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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 59(1); 2016 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2016;59(1): 64-67.
doi: https://doi.org/10.3342/kjorl-hns.2016.59.1.64
A Case of Aryepiglottoplasty under Conventional Ventilation in Congenital Laryngomalacia Patient.
Sang Hyun Park, Min Yun, Min Young Lee, Jeong Hwan Moon
1Department of Otorhinolaryngology-Head & Neck Surgery, Dankook University College of Medicine, Cheonan, Korea. drmjh7979@naver.com
2Kresge Hearing Research Institute, Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, University of Michigan, East Lansing, MI, USA.
선천성 후두 연화증 환아에서 기관 삽관 하에 시행한 피열 후두개 성형술 1예
박상현1 · 윤 민1 · 이민영2 · 문정환1
단국대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실1;Kresge 청력연구소, 미시간대학교 이비인후과-두경부외과학교실2;
ABSTRACT
Laryngomalacia is reported as the most common cause of congenital laryngeal stridor. Despite its benign and self-limited aspects, 10% of all cases require intervention. However, endolaryngeal surgery in neonates makes great demands on the anesthesiologist and the surgeon because of the narrowness of the airways. This case report will present a surgical management of severe laryngomalacia in a newborn using the combination carbon dioxide laser and cold instrument to surgically divide the aryepiglottic fold under conventional ventilation.
Keywords: Aryepiglottic foldCarbon dioxide laserEndotracheal intubationLaryngomalacia

Address for correspondence : Jeong Hwan Moon, MD, PhD, Department of Otorhinolaryngology-Head & Neck Surgery, Dankook University College of Medicine, 201 Manghyang-ro, Dongnam-gu, Cheonan 31116, Korea
Tel : +82-41-550-3974, Fax : +82-41-556-1090, E-mail : drmjh7979@naver.com


신생아에서 천명음의 가장 흔한 원인인 후두 연화증은 피열 연골, 피열 후두개 주름과 후두개를 포함한 성문 상부의 폐쇄를 특징으로 한다.1) 대부분 별다른 치료 없이 1
~2년 이내에 성장에 따라 자연적으로 호전되는 것으로 알려졌으나 중증인 경우 수술이 필요하다.2,3)
신생아나 영아의 경우 후두 및 기도가 좁아 안정적인 전신마취상태를 유지하면서 성공적인 치료를 위해서는 이비인후과 의사와 마취과 의사의 호흡이 중요하다.4) 저자들은 기관 삽관 상태에서 CO2 레이저의 탈 초점 방식과 후두 미세기구를 병용하여 합병증 없이 피열 후두개 성형술을 시행한 중증 후두 연화증 1예를 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.



환아는 개인 산부인과에서 40주 2일에 제왕절개를 통해 2740 g으로 출생하였다. 출생 당시에는 활동과 맥박은 양호하였으나 청색증, 흉부 함몰 소견을 동반한 흡기 시 심한 천명음이 있어, 본원 소아과 신생아 중환자실에 입원하였다. 환아는 동반질환으로 경증의 심실 중격 결손 및 대동맥관 개존증이 있었고 그 외에 다른 기형소견은 관찰되지 않았다. 환아는 지속적 상기도 양압술을 시행하고 있었고 구강섭취가 불가능하여 위관영양에 의존하고 있었다. 생후 3일에 이비인후과에 협진 의뢰되었다. 굴곡형 내시경 검사 결과 오메가 모양의 후두개가 관찰되었고, 양측 피열 연골부의 점막이 비대해져 있으면서 흡기 시 일부가 내측으로 함몰되어 기도가 좁아지는 소견을 보였다. 그 외 성대 마비나 성문하 협착 등 동반될 수 있는 비정상적인 소견은 관찰되지 않았다. 환아 중환자실 치료 중에 호흡곤란 및 천명음이 부분적 호전을 보여 경과 관찰하기로 하였고, 생후 4주째 퇴원하였다.
퇴원 다음 날, 환아는 수유 시 잦은 기침이 발생하였으며, 호흡곤란과 흡기 시 천명음이 다시 악화되어 재입원하였고, 호흡곤란이 호전되지 않아 생후 57일째 전신 마취 하에 레이저 상후두개 성형술 시행을 결정하였다. 수술은 기관 삽관을 통한 전신 마취 하에 소아형 현수 후두경을 이용하여 후두를 노출한 후 CO2 레이저(2 w, continuous mode)를 이용하여 수술을 진행하였다. 수술은 먼저 후두개의 설측면과 후두개와, 설기저부의 점막을 기화시켜 후두개의 전방 편위를 유도한 후 흡기 시에 후두 내로 흡인되는 피열 연골부에 비후해진 점막 부분을 기화하여 부피를 줄였다(Fig. 1). 술 후 1일 환아가 자가 발관하였으나 산소 공급 없이 산소 포화도는 유지되었고 수면 시 안정적인 호흡을 보였다. 하지만 수술 일주일 후 흡기 시 천명음과 흉부 함몰을 동반한 호흡곤란이 다시 발생하였다. 환아는 모세기관지염이 동반되어 증상이 악화되었을 가능성이 있어 이에 대한 소아과 치료 후 재평가하기로 하였다. 소아과 치료 후 환아의 모세기관지염은 호전되었으나 여전히 호흡곤란이 있어 술 후 5주째 굴곡형 내시경 검사를 다시 시행하였다. 검사상 후두개의 전방 편위는 잘 되어 있었지만, 피열 연골부의 점막 비후가 다시 관찰되었고, 피열 후두개 주름이 짧아 문제가 발생하는 것으로 판단되어 재수술을 결정하였다. 소아형 현수 후두경으로 먼저 시야를 확보한 후 식염수를 적신 솜(cottonoid)으로 마취튜브를 보호하면서 CO2 레이저를 이용하여 피열 후두개 성형술을 계획하였으나, 후두가 협소하여 수술 부위 시야가 확보되지 않았다. 이에 먼저 탈초점화(defocus mode) CO2 레이저를 이용하여 피열 후두개 주름의 외측면에 레이저 조사를 하여 점막과 점막하 미세혈관을 응고시킨 후 마취튜브 안쪽으로 한쪽 미세 가윗날을 넣어 피열 후두개 주름을 출혈 없이 충분히 절개하였다(Fig. 2). 수술 후 기도가 수술 전에 비해 넓어진 소견을 확인할 수 있었다. 기관 삽관을 한 상태로 수술은 종료하였으며, 수술 당일 신생아 중환자실에서 기관 발관을 하였고, 흡기 시 천명음은 들리지 않았고 안정된 호흡을 보였다. 이후 수일간의 경한 호흡곤란이 있었으나, 점차 호전되어 환아 술 후 11일에 일반 병실로 전동되었고 술 후 18일째에 호흡곤란이나 흉부 함몰, 청색증, 흡기 시 천명 등의 증상 없이 퇴원하였고, 당시 생후 3개월 16일째였고 몸무게는 4.68 kg이었다. 퇴원 3개월 후 외래 추적관찰 상 환아는 생후 7개월이었고 몸무게는 7.3 kg이었다. 특별히 호흡 장애는 관찰되지 않았고 연고지 인근 종합병원에서 위산 역류증에 대한 치료를 받고 있었다. 앞으로 특별한 문제 소견이 관찰되지 않으면 3개월 간격으로 추적관찰할 예정이다.



후두 연화증은 선천성 후두 기형 중 가장 흔한 질환으로 약 60
~75%에 달하지만, 대부분은 특별한 치료 없이 1~2세 사이에 자연적으로 호전된다고 알려져 있고, 해부학적 이상 또는 후두개의 연화 정도를 척도로 하여 진단하게 된다. McSwiney 등5)은 후두 연화증에서 동반되는 세 가지 해부학적 이상에 대해 1) 오메가 모양의 후두개, 2) 짧은 피열 후두개 주름, 3) 크고 돌출된 피열로 분류하였고, Holinger와 Konior6)는 후두개가 후두 폐쇄를 일으키는 양상을 기준으로 하여 A) 후외측 폐쇄, B) 완전 폐쇄, C) 전면 폐쇄로 세분화하였다. 중증의 후두 연화증의 경우 흡기 시 천명음, 호흡 시 흉부 함몰, 수유 곤란, 식후 구토, 청색증 등을 동반할 수 있으며 적절한 치료를 받지 못하는 경우 심부전증 또는 사망에 이를 수 있다.2,3)
전통적으로 후두 연화증에서 수술적 치료법은 기관 절개술이었으나 사망률이 높으며 장기간 중환아실에서 치료가 필요하다는 단점이 있다.7) 상후두 성형술은 1984년 Lane 등1)에 의해 내시경을 통해 microcupped forceps과 micro scissors를 이용한 방법으로 처음 소개되었으며, 호흡 시 후두 폐쇄가 발생하는 부위에 따라 후두개 고정술(epiglottopexy), 후두개 성형술(epiglottoplasty), 피열 후두개 성형술(aryepiglottoplasty), 피열 성형술(arytenoidoplasty)로 분류된다.8) Seid 등9)에 의해 CO2 레이저를 이용한 피열 연골 및 피열 후두개 주름 등에서 비후 점막이 관찰될 때 피열 후두개 주름을 분리하는 수술법인 피열 후두개 주름의 절개술이 소개되었고, Whymark 등10)은 CO2 레이저만을 이용한 흡기 시 후방으로 후두개의 전위가 확인되며, 기도를 폐쇄할 경우에 시행할 수 있는 수술법인 후두개 고정술이 후두 연화증에서 효과적인 방법임을 보고하였다. 그 후 미세 수술 기구와 CO2 레이저를 이용한 수술 방법을 비교한 연구에서 CO2 레이저를 이용할 시에 출혈이 적고 정확도가 높다는 보고가 있다.8)
이러한 수술 기법의 발전에도 불구하고 수술의 적절한 시야 확보와 안전한 마취 모두 중요하지만, 신생아나 영아의 경우 후두 및 기도가 좁아 충분한 수술 시야를 확보하면서 안정적인 마취를 유지하기 어려운 점이 있다. 따라서 성공적인 수술과 환아의 안전을 위해서는 숙련된 이비인후과 의사와 마취과 의사의 긴밀한 협조가 필요하다.4,11) 시야 확보를 위해 산소분압이 100%인 상태에서 마취튜브를 빼고 수술을 진행하다가 산소분압이 떨어지기 시작하면 곧바로 마취튜브를 삽입하는 무삽관 마취 방식은 무호흡 기간이 환아에게 부담이 될 수 있고, 반복적인 삽관으로 인해 의인성 손상이 발생할 수 있다. 고압환기장치(Jet ventilation)도 영아에서는 기관지, 폐포에 압력손상을 일으킬 수 있어 제한점이 있다.
저자들의 경우에는 1차 수술 시에는 CO2 레이저를 이용하여 후두개와의 점막을 기화시켜 후두개 전방 편위를 유도하였고 피열 연골부 주변에 비후 점막을 기화시켜 제거하였다. 수술 후 일주일간은 환아 수면 시 안정적인 호흡을 보였으나, 이후 점차적으로 피열 연골부의 점막재생이 되면서 수술 전처럼 호흡곤란이 악화되었다. 2차 수술을 계획할 당시에는 기관 절개술도 고려하였으나, 환아가 후두 연화증 외에 인두, 후두, 기관에는 동반된 다른 기형이 관찰되지 않았으며, 피열 후두개 주름의 충분한 절개를 통해 적절히 분리된다면 호흡곤란 등의 증상이 호전될 수 있다고 판단하여 재수술을 시행하였다.
2차 수술 시에는 식염수를 적신 솜을 마취튜브와 피열 후두개 주름 사이로 넣어 레이저로 인한 튜브 발화를 예방하려 하였으나 환아 후두가 협소하여 솜에 의해 수술 시야가 확보되지 않았다. 그리고 모세 기관지염, 동반된 선천성 심기형 등의 영향으로 인하여 비교적 안전하다고 알려진 무호흡 마취 기법으로는 충분한 수술 시간을 확보할 수 없었다. 또한 피열 후두개 주름이 두꺼워 후두 미세기구만을 사용하게 된다면 예상하지 못한 출혈 및 처치가 필요할 가능성이 있었다.
CO2 레이저의 탈 초점 방식을 이용하게 되면 초점 방식일 때 비하여 넓은 범위에 레이저가 도달하게 되고 관통력은 떨어지게 된다. 이러한 점을 이용하여 광범위한 점막의 응고를 통해 출혈 가능성을 낮출 수 있을 뿐 아니라 초점 방식일 때 발생할 수 있는 수술 중 기관 튜브의 천공 및 발화의 가능성이 많이 줄어들기 때문에 저자들은 안전하고 충분한 피열 후두개 주름의 절개를 위해 우선 CO2 레이저의 탈 초점 방식과 후두 미세기구를 병용하기로 계획하였다. 먼저 레이저가 튜브에 직접 조사되지 않게 피열 후두개 주름 절개 부위에 외측에 CO2 레이저의 초점을 흐리게 하여 점막 및 점막하 조직과 혈관의 광범위한 응고를 유발한 후 마취튜브에 의해 시야가 가려진 피열 후두개 주름 내측 부분을 미세 가위를 안쪽으로 충분히 넣어 특별한 출혈 및 합병증 없이 피열 후두개 주름을 절개할 수 있었다.
본 증례를 통해 중증 후두 연화증 환아 수술에서 무호흡 마취 또는 기관 절개술을 하지 않고, 기관 삽관 하에 안정적인 마취와 좁은 시야에서도 CO2 레이저와 미세기구를 이용하여 충분한 성문상부 및 피열 후두개 주름 성형술을 합병증 없이 시행할 수 있음을 확인할 수 있었다.


REFERENCES
  1. Lane RW, Weider DJ, Steinem C, Marin-Padilla M. Laryngomalacia. A review and case report of surgical treatment with resolution of pectus excavatum. Arch Otolaryngol 1984;110(8):546-51.

  2. Lee KS, Chen BN, Yang CC, Chen YC. CO2 laser supraglottoplasty for severe laryngomalacia: a study of symptomatic improvement. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2007;71(6):889-95.

  3. Marcus CL, Crockett DM, Ward SL. Evaluation of epiglottoplasty as treatment for severe laryngomalacia. J Pediatr 1990;117(5):706-10.

  4. Yellon RF. Prevention and management of complications of airway surgery in children. Paediatr Anaesth 2004;14(1):107-11.

  5. McSwiney PF, Cavanagh NP, Languth P. Outcome in congenital stridor (laryngomalacia). Arch Dis Child 1977;52(3):215-8.

  6. Holinger LD, Konior RJ. Surgical management of severe laryngomalacia. Laryngoscope 1989;99(2):136-42.

  7. Tucker JA, Silberman HD. Tracheotomy in pediatrics. Ann Otol Rhinol Laryngol 1972;81(6):818-24.

  8. Senders CW, Navarrete EG. Laser supraglottoplasty for laryngomalacia: are specific anatomical defects more influential than associated anomalies on outcome? Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2001;57(3):235-44.

  9. Seid AB, Park SM, Kearns MJ, Gugenheim S. Laser division of the aryepiglottic folds for severe laryngomalacia. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1985;10(2):153-8.

  10. Whymark AD, Clement WA, Kubba H, Geddes NK. Laser epiglottopexy for laryngomalacia: 10 years' experience in the west of Scotland. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2006;132(9):978-82.

  11. Pae SY, Park HJ, Chung SM, Kim HS. A case of aryepiglottoplasty with apnea technique in laryngomalacia patient. Korean J Otorhinolaryngol- Head Neck Surg 2008;51(10):942-5.

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