Address for correspondence : Young Saeng Kim, MD, Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Cheongju Saint Mary's Hospital, 589-5 Jujung-dong, Sangdang-gu, Cheongju 360-568, Korea
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서     론

   골종(osteoma)은 두경부 영역에서 상악골, 구개골, 하악골 등에 주로 나타나는 정상 골조직으로 구성된 양성 종양이다. 골부조직에서의 골종은 두경부에서 드물지 않게 발견되지만, 연부조직의 골종은 매우 드물고, 대부분 혀에서 발생한다. Monserrat가 1913년에 처음 혀의 골종을 발표한 이후 현재까지 100예 이하에서 보고되었고, 국내에서는 2예가 보고된 바 있다.^1,2,3) 저자들은 내시경검사에서 우연히 발견된 혀의 종물을 주소로 내원한 68세 남자 환자에서 절제술을 시행한 후, 병리조직검사에서 골종으로 확진된 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   68세 남자 환자가 위내시경검사 중 우연히 발견된 혀의 종물을 주소로 내원하였다(Fig. 1). 환자는 위내시경으로 종물이 발견되기 전까지 별다른 증상을 호소하지 않았다. 특이한 과거력이나 가족력은 가지고 있지 않았고, 혀에 외상의 병력도 없었다. 신체검사에서 혀의 유곽유두 뒤쪽 중앙에 약 1.5×1.0 cm 크기의 주위 조직과 잘 구별되고, 정상 점막으로 덮여 있는 종물이 관찰되었다. 종물 외에 구강, 후두 및 경부에 특별한 이상 소견은 관찰되지 않았다. 혈청학적 검사, 요검사, 흉부 X선 소견은 정상이었다. 
   전신마취하에 Denhardt 개구기로 입을 벌린 후 종물을 관찰하였다. 종물은 매우 단단하였고, 짧은 줄기(stalk)에 의해 혀의 점막에 붙어 있었으며, 주위 조직으로의 침범은 관찰되지 않았다. 단극전기소작을 이용하여 줄기를 잘라 혀의 종물을 제거하였다. 수술 후 시행한 병리조직검사에서 종물은 혀의 정상 중층편평상피세포로 덮여 있었고, 하버시안 계통(haversian systems)을 가지는 조밀하고 성숙한 뼈층판(lamella bone)으로 구성되어 있었다(Figs. 2 and 3).
   환자는 수술 다음 날 특별한 문제 없이 퇴원하였고, 수술 1년째까지 재발 소견 없이 외래 경과관찰 중이다. 

고     찰

   구강 내 연부조직에서의 골종은 대부분 맹공(foramen cecum)과 유곽유두(circumvallate papillae) 부위의 혀 뒤쪽에서 발생하지만, 혀의 중간 1/3이나 측면, 협점막, 구후삼각부, 치조돌기 등에서도 보고된 바가 있다.⁴⁾ 대부분 단일 병변이고, 조직학적으로 양성이지만, 혀에 다발성으로 발생한 경우가 1예 있었고, 골성 종양이 악성인 경우도 1예가 보고되었다.⁵⁾
   혀에 생기는 골종의 발생 원인은 아직까지 정확하게 밝혀지지 않았지만 다음과 같은 몇 가지 가설들이 제시되고 있다. Monserrat¹⁾는 중간엽 원시세포(mesenchymal primordial cells)와 새궁 잔유물(branchial arch remnants)로부터 혀의 골종이 발생한다고 주장하였다. 이러한 조직들이 혀의 전방 2/3(첫 번째 새궁)와 후방 1/3(두 번째와 세 번째 새궁)이 융합되는 부위에서 고립되어 발생한다는 가설로 대부분의 골종이 맹공과 유곽유두 근처에서 호발한다는 것이 이를 뒷받침한다. 이러한 발생학상의 이유 때문에 Krolls 등⁶⁾은 골성 이소종(osseous choristoma)이란 용어가 더 적절하다고 주장하였다. 정상 골조직으로부터 발생하는 골종과 신체 어느 부위에서도 일어날 수 있는 조직의 과형성인 과오종(hamartoma)과 달리 이소종은 원시세포에서 발생하여 해부학적으로 존재할 수 없는 곳에 발생할 수 있기 때문이다. 두 번째는 혀의 골종이 갑상선 잔유물의 골화로 인해 생겼다는 가설이다. 맹공은 갑상선이 발생하여 경부로 내려가는 곳인데, 경부로 내려가지 않은 갑상선 조직이 사춘기 이후에 골화가 이루어져 골종이 발생한다는 가설이다. 설갑상선을 비롯한 이소성 갑상선과 혀의 골종이 모두 20대 여성에서 흔하고, 갑상선 결절과 낭종에서 골화가 일어난다는 사실이 이를 뒷받침한다.⁷⁾ 세 번째는 기계적 외상, 만성 염증, 이물, 과오종, 그리고 죽거나 퇴화하는 조직의 칼슘 침착에 반응하여 골성 화생 분화가 발생한다는 가설이다.^8,9,10) 그 외에 혀의 양성 종양의 석회화 그리고 이소성 조직의 골화 등의 가설이 제안되고 있다.¹⁰⁾ 
   혀의 골종의 발병연령은 8세부터 73세까지이나 대부분 20~30대에서 호발하여 노인에서 발생하는 경우는 매우 드물고, 여성에서 호발하여 남성보다 3배 정도 많이 발생한다고 알려져 있다.¹¹⁾ 그러나 만 60세 이상의 노인 남성 환자에서 혀의 골종이 발생한 경우는 보고된 적이 거의 없다. 본 증례에서는 68세의 남성 환자에서 골종이 발생하여 그 의미를 가질 수 있다. 또한 혀의 골종은 0.5~2.5 cm의 크기로 다양하게 나타날 수 있다.
   환자가 호소하는 가장 흔한 증상은 이물감(25.8%)이고, 다른 증상으로는 연하곤란(6.9%), 구역질(5.1%), 오심(3.4%), 자극(3.4%) 등이 있다. 약 40%의 환자는 어떠한 증상도 호소하지 않아 우연히 발견된 경우가 많았고, 증상과 크기 사이에는 특별한 관계가 없다.^8,11) 
   육안적으로 종물은 경성(pedunculated) 또는 무경성(sessile) 형태이고, 정상 점막으로 덮여 있다. 조직학적으로는 정상적인 중층상피세포와 결합조직으로 이루어진 얇은 막으로 덮여 있으며, 하버시안 계통과 골세포가 있는 성숙한 치밀골로 구성되어 있고 주위와 경계가 명확하다. 그리고 골형성과 골파괴성 활동은 보여지지 않는다.^8,12)
   구강 내 촉지검사에서 단단한 종물이 있으면 혀의 골종을 의심해야 하며, 추가적인 검사로 측면단순촬영과 컴퓨터단층촬영을 수술 전에 시행해 볼 수 있다.⁸⁾ 또한 자기공명영상은 T1과 T2 강조영상에서 모두 낮은 신호 강도를 보여 설갑상선 등과 감별하는데 도움을 줄 수 있고, 갑상선 스캔도 정상적이고 기능을 하는 갑상선 조직을 확인하는 데 도움을 줄 수 있다.¹³⁾ 부갑상선 기능 항진증이나 비타민 D 과다증으로 인한 고칼슘혈증과는 관련이 없고, 혈액 속 칼슘 수치는 대부분 정상 범위이다.¹⁴⁾
   감별해야 할 질환으로는 맹공 근처에서 주로 발생하는 설갑상선, 설편도비대, 설연골종, 소타액선종양, 편평상피암종 등이 있고, 치료는 외과적 절제로서, 골종의 완전한 절제 후 재발되거나 악성변화가 보고된 경우는 없었다.¹⁵⁾ 

1. Monserrat M. Osteoma de langue. Bull Soc Anat 1913;88:282-3.

2. Kim SC, Kim SB, Kim JH, Park SY. A case of osteoma of the tongue. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2005;48(11):1411-3.

3. Cho SH, Lee DW, Lee YS, Paik SS. A case of osteoma of the tongue. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2006;49(3):346-8.

4. Wesley RK, Zielinski RJ. Osteocartilaginous choristoma of the tongue: clinical and histopathologic considerations. J Oral Surg 1978;36(1):59-61.

5. Reyes JM, Vangore SK, Putong PB, Harwick R, Miller AS, Chen SY. Osteogenic sarcoma of the tongue. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1981;51(4):421-5.

6. Krolls SO, Jacoway JR, Alexander WN. Osseous choristomas (osteomas)of intraoral soft tissues. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1971;32(4):588-95.

7. Cataldo E, Shklar G, Meyer I. Osteoma of the tongue. Arch Otolaryngol 1967;85(2):202-6.

8. Nash M, Harrison T, Lin PT, Lucente FE. Osteoma of the tongue. Ear Nose Throat J 1989;68(1):63-5.

9. Bernard PJ, Shugar JM, Mitnick R, Som PM, Meyer R. Lingual osteoma. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1989;115(8):989-90.

10. Yang SW, Chen CY, Lin CY. Lingual osteoma: case report. Chang Gung Med J 2000;23(8):498-502.

11. Supiyaphun P, Sampatanakul P, Kerekhanjanarong V, Chawakitchareon P, Sastarasadhit V. Lingual osseous choristoma: a study of eight cases and review of the literature. Ear Nose Throat J 1998;77(4):316-8, 320, 325.

12. Cannon SC, Niparko JK. Pathologic quiz case 1. Lingual osteoma. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1988;114(1):92-4. 

13. Lee DL, Wong KT, Mak SM, Soo G, Tong MC. Lingual osteoma: case report and literature review. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2009;135(3):308-10.

14. Wang JT, Chiang CP, Kuo YS, Liu BY, Lin SK, Chen CC, et al. Osseous choristoma of the tongue: report of a case and review of the literature. Chin J Oral Maxillofac Surg 1993;4:10-7.

15. Moore K, Worthington P, Campbell RL. Firm mass of the tongue. J Oral Maxillofac Surg 1990;48(11):1206-10.