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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 58(6); 2015 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2015;58(6): 421-424.
doi: https://doi.org/10.3342/kjorl-hns.2015.58.6.421
A Case of Multiple Lobular Capillary Hemangiomas of the Nasal Septum.
Min Joon Park, Bumjun Ko, Eun Mee Han, Jung Hyeob Sohn
1Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Bundang Jesaeng Hospital, Seongnam, Korea. entsohn@gmail.com
2Department of Clinical Pathology, Bundang Jesaeng Hospital, Seongnam, Korea.
비중격에 발생한 다발성 소엽성 모세관 혈관종 1예
박민준1 · 고범준1 · 한은미2 · 손정협1
분당제생병원 이비인후과1;병리과2;
ABSTRACT
Lobular capillary hemangioma (LCH) is a benign lesion of unknown etiology. LCH is a rapidly growing lesion usually affecting skin and oral mucosa. It is known to be relatively rare in the nasal cavity or sinuses. LCH bleeds easily even with a little irritation because of its excessive vascularity. Hormonal imbalance and microtrauma are known as the major etiologic factors in the development of LCH. The authors experienced a case of multiple LCH in the nasal cavity, which was completely removed with endoscopic approach. According to the literature review, there has been no case report on multiple lobular capillary hemangioma occurring in the nasal cavity. Therefore, the authors report a case with a review of literatures.
Keywords: Capillary hemangiomaMultiple primary neoplasmsNasal septumPyogenic granuloma

Address for correspondence : Jung Hyeob Sohn, MD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Bundang Jesaeng Hospital, 20 Seohyeon-ro 180beon-gil, Bundang-gu, Seongnam 463-774, Korea
Tel : +82-31-779-0258, Fax : +82-31-779-0265, E-mail : entsohn@gmail.com


소엽성 모세관 혈관종은 과거 pyogenic granuloma로 불리었던 질환으로, 피부나 점막에서 빠르게 성장하는 원인 불명의 양성 혈관성 병변이다. 흔히 임신이나 경구 피임약의 복용, 안면 외상 등과 관련 있는 것으로 알려져 있다. 대개 치은, 입술, 협점막 등, 구강 병변으로 나타나며, 비강에서의 발생은 비교적 드물다.1) 비강에서 발생할 경우 가장 흔한 증상은 비출혈과 코막힘이며, 크기는 수mm부터 수cm까지 다양하게 나타난다.2) 비강에서는 주로 혈관 분포가 많은 비중격 전방의 Kiesselbach's area에서 발생하게 된다.2) 지금까지 여러 문헌에서 비강 내에 발생한 소엽성 모세관 혈관종에 대한 증례를 보고하였으나, 다발성으로 발생한 경우를 보고한 예는 아직 없었다. 본 저자들은 수일 전 갑자기 발생한 일측성의 코막힘과 코피를 주소로 내원한 43세 남자 환자에서 비중격에 발생한 다발성의 소엽성 모세관 혈관종을 진단하여 치험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.



43세 남자 환자가 내원 수일 전부터 갑자기 심해진 좌측의 비폐색과 반복되는 좌측 비출혈을 주소로 내원하였다. 출혈량은 많지 않았으며 비출혈로 인해 비강에 패킹 등의 이물을 넣은 적은 없었다. 후각감퇴, 후비루, 안면통 등 다른 코 증상은 없었고, 가족력에서도 특이 사항은 없었다. 평소에도 코막힘 증상이 있었으나 심하지는 않았으며, 내원 3년 전 본원 외래에 방문했을 때 시행한 비내시경에서 좌측으로의 비중격 만곡 외에는 특이 사항이 없었다. 내과적 과거력상 1년 전에 건강 검진에서 우연히 primary hyperthyroidism이 진단되어 본원 내분비 내과에서 경과 관찰 중이었고, methimazole 5 mg/day로 조절되지 않아, 내원 5개월 전부터 propylthiouracil 50 mg/day를 투약하고 있었다. 가장 최근의 갑상선 기능 검사에서는 T3 2.54 ng/mL(정상 0.8
~2.0 ng/mL), free T4 2.35 ng/dL(정상 0.93~1.70 ng/dL), thyroid-stimulating hormone(TSH)<0.005 μIU/mL(정상 0.27~4.2 μIU/mL) 소견을 보이고 있었다. 비내시경 검사에서 좌측 비중격 전방에 비강을 채우고 있는 2개의 붉은 혈관성 종물이 관찰되었다(Fig. 1). 부비동 컴퓨터단층촬영을 시행하였으며, 좌측 비중격 전방에서 기원한 것으로 보이는 13 mm 크기의 종물이 관찰되었고, 조영 후 영상에서 중심부에 뚜렷한 조영 증강 소견을 보이고 있었다. 종물이 닿아 있는 비강 측벽과의 유착 여부는 분명하지 않았으며, 주변의 해부학적 구조를 파괴하거나 변형시키는 소견은 없었다. 그 후방에서 조영 증강 소견을 보이는 1개의 종물을 추가적으로 확인하였다(Fig. 2). 종양이 비강 내에 국한된 것으로 판단되어 내시경을 이용한 비내 접근법으로 비강 내 종양 제거술을 계획하였다. 기도 내 삽관을 통한 전신마취를 시행한 후, 좌측 비중격 전방에 변형 Killian 절개를 가하고 Freer elevator를 이용하여 점막연골막 피판을 박리하였다. 종물은 연골막 상부에 국한되어 연골막은 intact하였으며 종물 제거 시 연골의 손상을 피하기 위해 수술이 진행되는 동안 cotton pledget을 점막연골막 피판 아래에 삽입하였다. 다음으로 비내시경을 통해 비강을 관찰하여, 비중격 점막 표면에서 종양의 기시부를 확인하였다. 종물은 peduncle을 통해 비중격과 연결되어 있었으며, 정상 점막을 최대한 보존하면서 D-knife와 sharp scissors를 이용하여 종양을 제거하였다. 그 후방에 존재하던 종물은 앞서 제거한 종물과 달리 무경성의 형태를 띠고 있었으며, 역시 같은 방식으로 제거하였다. 두 개의 종물을 제거한 후 비내시경을 통해 비강 내부를 확인했을 때, 중비갑개 전방과 대응하는 부위의 비중격 표면에서 추가로 2개의 무경성의 종물을 확인할 수 있었다. 붉은색을 띠고 둥근 형태였으며 건드렸을 때 쉽게 출혈을 일으키는 혈관성 종물로, 그 크기는 직경이 5 mm, 2 mm 정도 되었다(Fig. 3). 추가로 발견된 종물은 sickle knife를 이용해 주변의 정상 점막을 일부 포함하여 en bloc으로 제거할 수 있었다. 종양의 제거 후 출혈은 많지 않았으며, Nasopore®(Polyganics, Rozenburglaan, Groningen, the Netherlands)로 1일 동안 패킹을 시행하였다. 병리조직학적 검사상 종물은 점액 섬유성 기질에 내피세포를 포함하는 소엽성 혈관종이 흩어져 있는 소견을 보여(Fig. 4) 소엽성 모세관 혈관종으로 진단되었으며, 4개의 종물 모두에서 동일한 소견을 보이고 있었다. 수술 후 1년까지 정기적인 외래 추적 관찰을 시행하였으며, 합병증이나 재발의 소견은 보이지 않았다. 수술 이후 methimazole 15 mg/day를 투약 중이며 갑상선 기능 검사 결과는 free T4 1.36 ng/dL(정상 0.93~1.70 ng/dL), TSH 0.068 μIU/mL(정상 0.27~4.2 μIU/mL)로 정상 기능 소견을 유지하고 있다.



소엽성 모세관 혈관종은 피부, 입술, 혀, 구강 점막, 비강 등에서 발견할 수 있으며, 빠르게 성장하는 양성종양이다. 1897년 Poncet과 Dor3)가 'human botryo-mycosis'라고 명명하였고, Hartzell4)이 1904년에 'pyogenic granuloma'라는 명칭을 처음으로 사용하였다. 지금의 소엽성 모세관 혈관종(lobular capillary hemangioma)이라는 명칭은 1940년에 처음으로 사용되었다. 대부분은 1세 이전에 발견되어 5
~6세 정도에 퇴화하지만 성인까지 지속될 수 있다. 비강에서 발생하는 소엽성 모세관 혈관종의 경우, 편측의 비출혈, 코막힘, 비루, 안면통, 두통, 후각저하 등의 증상을 보일 수 있다. 여자에서 많은 것으로 알려져 있으며, 모든 연령층에서 발생 가능하나 30대에 발생이 가장 흔하고 60%가 11세에서 40세 사이에 발생하는 것으로 보고되고 있다.5) 종양의 크기는 수mm에서 수cm까지 다양하며, 병변의 크기는 병의 이환 기간과 연관이 있다고 알려져 있다.6) 비중격에서 가장 흔하게 발생하며 하비갑개, 중비갑개 등에서도 발생할 수 있다. 비강에서 소엽성 모세관 혈관종이 발생한 경우 통증은 동반되지 않으나 빠른 성장을 보이며 약간의 외상에도 쉽게 출혈하는 성향이 있다.2) 이러한 소견은 비특이적이므로, 병리조직학적 검사를 통해 임신성 육아종, 혈관주위 세포종, 림프종, 흑색종, 혈관성 전이암, 도립성 유두종 등과 감별해야 한다. 컴퓨터단층촬영 소견에서 경계가 비교적 잘 구분되는 종괴로 현저한 조영 증강 소견을 보여 수술 전에 병변의 범위를 파악하는 데 도움이 되며, 골성 변화가 드물지 않게 관찰된다.7) 병리조직학적으로는 점액 섬유성 기질(fibromyxoid stroma)에 소엽성 혈관종이 흩어져 있는 소견을 보인다.2) 치료는 외과적 절제술로 충분하며, 불완전하게 절제될 경우 재발할 수 있으나 대개 재절제로 치유될 수 있다.8)
소엽성 모세관 혈관종은 내피세포가 조절되지 않는 과분열과 증식을 일으키는 것으로, 그 발생 원인은 피부나 점막의 국소적인 외상으로 인한 염증 반응으로 알려져 있으며, 호르몬의 변화가 영향을 미친다는 가설도 있다.9) Lance 등10)은 소엽성 모세관 혈관종이 estrogen과 progesterone의 순환 농도와 연관이 있다고 밝혔으며, 임신 때 소엽성 모세관 혈관종의 발생률이 의미 있게 증가하는 것이 이를 뒷받침하는 근거라고 소개하였다.10) 소엽성 모세관 혈관종과 갑상선 호르몬과의 연관성을 언급한 연구는 없었으나, 갑상선 호르몬은 내피세포의 성장을 자극하여 angiogenesis에 관여한다고 알려져 있어11,12) 소엽성 모세관 혈관종의 발생이나 진행에도 관련이 있을 것으로 추정해볼 수 있겠다.
지금까지 소엽성 모세관 혈관종이 비강 내에 다발성으로 발생한 경우는 보고된 적이 없다. 이 환자의 증례에서 갑상선 기능 항진증이나 그로 인해 복용한 anti-thyroid medication과 관련된 갑상선 호르몬의 변화가 이 종양이 비강 내에서 다발성으로 발생한 것에 직접적, 혹은 간접적인 영향을 주었을 것이라는 가설을 세워볼 수 있겠으나, 이러한 가설을 뒷받침할 만한 연구는 확인할 수 없었다. 또한 다발성의 종양이 일측 비강에서만 발생하였으므로 비중격의 만곡과 같은 국소적인 문제와의 관련성도 의심해볼 수 있겠으나, 문헌 고찰에도 불구하고 이와 관련된 연구도 확인할 수 없었다. 소엽성 모세관 혈관종이 일측 비강 내에서 다발성으로 발생한 이유를 찾는 것은, 현재 여러 가설로만 밝혀져 있는 소엽성 모세관 혈관종의 병인을 이해하는 데에도 도움이 될 것이다. 이 환자의 경우 재발의 여부와 갑상선 기능 검사 소견을 확인하여 정기적으로 추적 관찰을 시행할 예정이다. 그리고 소엽성 모세관 혈관종에 대해 여러 증례를 모아 비강의 해부학적 형태나 수술 병력 등과의 연관성을 확인하는 연구도 의미 있을 것으로 판단된다.
저자들은 수술 전 시행했던 부비동 컴퓨터단층촬영을 후향적으로 다시 검토하였으나, 비중격 후방에서 추가로 발견되었던 2개의 무경성 종물은 확인할 수 없었다. 소엽성 모세관 혈관종은 드물지만 다발성으로 발생할 수 있으므로, 수술 전 확인했던 병변을 제거한 후 반드시 내시경으로 비강을 다시 관찰하여 추가적인 종양이 남아 있지 않은지 확인하는 과정이 필요하겠다.


REFERENCES
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