교신저자：이흥만, 152-703 서울 구로구 구로동길 97번지  고려대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   하마종(ranula)의 어원은 라틴어의 개구리를 의미하는 "rana"에서 기원하며 구강저의 푸른빛 투명한 팽대가 개구리와 유사한 점에서 유래하였다.¹⁾ 몰입성 또는 경부형 하마종은 설하선으로부터 생기는 점액유출에 의한 가성낭종으로 무통성, 파동성의 측경부 팽대로 나타나며 연하와 섭식과는 무관하다.²⁾ 발생연령은 2세에서부터 61세까지 다양한 분포를 보이나 보통 청년층에서 많이 생기고, 여성에서 남성에 비해 1.3：1로 약간 더 빈발하며 좌우 편위는 차이가 없다.³⁾ 정확한 유병율은 보고된 바 없으며, 드물게 발생하는 질환이다.⁴⁾⁵⁾ 
   설하선관의 외상이나 폐쇄에 의한 타액의 유출이 설하낭의 주된 원인으로 생각되며 몰입성 하마종은 악하설골근의 틈새를 통해 또는 후면으로 빠져나와 악하선강으로 확장된다.⁴⁾ 또한 악하선관내의 타석을 구강내 접근법으로 제거한 경우나 악하선관의 전위를 시행한 후에 하마종이 발생하였다는 보고⁶⁾⁷⁾도 있어 드물지만 악하선관에 대한 수술적 처치가 몰입성 하마종의 원인이 될 수 있다.
   저자들은 최근 20년간 경험한 몰입성 하마종 22예에 대한 임상적 특징을 분석하여 적절한 진단 및 치료방침을 제시하고자 한다. 

대상 및 방법

   1982년 1월부터 2001년 12월까지 이비인후과에서 몰입성 하마종으로 진단받은 22명을 대상으로 이들의 의무기록을 후향적으로 분석하였다. 진단은 무통성 및 파동성의 측경부 팽대를 보이는 임상증상과 방사선학적, 병리 조직학적 소견을 바탕으로 하였다. 몰입성 하마종에 대한 임상적 특성을 분석하기 위하여 각 환자의 임상양상과 연령, 성별, 발병양상, 선행 외상이나 수술 병력, 치료방법, 수술적 접근방법을 조사하였다. 

결     과 

연령과 성별
   성별은 남성이 15예, 여성이 7예로 남성에서 더 빈발하였다. 환자군의 연령분포는 8세에서 30세사이였으며 평균연령은 19.8세였다. 20대가 10예(45.4%)로 가장 호발하는 연령대였다(Table 1).

과거력
   대부분의 환자들에서 경부와 구강의 외상병력은 없었으나 1예에서 외상의 병력이 있었고 6예중 1예에서 조대술을, 5예에서 단순절제술을 시행받은 기왕력이 있었다(Table 2).

주증상
   주증상중 가장 흔한 것은 악하삼각의 팽대이며(Fig. 1), 좌측에 13예(61.9%), 우측에 8예(38.1%)가 발생하였다. 그 외에 구강저부의 구강내 팽대가 7예(31.8%), 이하삼각의 팽대가 1예(4.5%) 발생하였다(Table 3).

진  단
   22예의 환자중 16예에서 수술전에 컴퓨터 단층촬영을 시행하였다. 특징적인 소견으로는 주로 이하삼각이나 악하삼각에서 기인하여 주변 악하선강이나 부인강으로 확장되는 단방성 및 낭종성 종물이 관찰되었다(Fig. 2).

병리 조직학적 소견
   병리 조직학적으로 하마종에 합당한 소견인 점액을 함유하는 중앙의 낭성 부위와 낭성부위를 둘러싸고있는 혈관이 발달된 성긴 결합조직이 관찰되었다(Fig. 3).

치  료
   치료방법으로는 22예 중 21예에서 수술적 방법으로 제거하였고 1예에서는 경화요법을 시행하였다. 수술을 시행한 21예중 구강내 접근법만을 시행한 7예에서 1예는 하마종만을 제거하였으며 6예는 하마종과 설하선을 함께 제거하였다. 나머지 14예에서는 경부 접근법과 구강내 접근법을 함께 시행하였다. 수술적 치료에 있어서 절제범위는 8예에서 하마종만을 제거하였고 6예에서는 하마종과 함께 설하선을 같이 제거하였다. 3예에서는 악하선과 하마종을 동시에 제거하였고, 4예에서는 악하선과 설하선을 하마종과 함께 광범위하게 절제하였다(Table 4). 하마종과 함께 제거할 타액선은 수술중 하마종과의 연결이나 유착을 관찰하여 결정하였다. 악하선과 설하선을 동시에 하마종과 제거한 4예의 경우 재발예로서 설하선, 악하선과 심하게 유착된 소견을 보여 함께 제거하였다. 경화요법을 사용한 1예는 타 병원에서 하마종 진단하에 단순 절제술 시행후 재발한 경우로 OK-432(Picibanil 1 ke^®, Chugai, Japan)을 투시검사(fluoroscopy)하에 병소에 주사하는 경화요법을 시행하였다(Fig. 4).

재발예의 치료
   조대술을 시행받았던 1예와 하마종의 단순 절제만을 시행받은 5예중 4예에서는 설하선과 악하선을 하마종과 함께 제거하였으며, 1예는 OK-432로 경화요법을 시행받았다. 재발 후 수술한 4예에서 6개월간의 추적관찰중 재발은 관찰되지 않았으며 경화요법을 시행받은 1예는 치료 후 8개월 현재 재발없이 추적관찰 중이다.

수술 후 합병증
   원발성의 몰입성 하마종인 경우 술식에 따른 합병증이나 수술 후 재발은 없었다. 단순 절제 후 재발했던 5예 중 1예의 환자에서는 경부 접근법을 통하여 설하선과 악하선을 하마종과 함께 제거한 직후 안면신경 변연하악분지의 일시적인 마비 증상이 발생하였으나 지속되지는 않았다.

고     찰

   몰입성 하마종은 비교적 드문 질환으로 본 교실에서는 20년간 22예를 경험하였다. 구강내 낭성 종물은 구강 어디에나 생길 수 있으며 악하선 부위에 많지만 점액성 낭성 종물은 드물다.⁸⁾ 대부분의 악하선 부위의 점액성 낭성 종물은 설하선으로부터 기인하고 이를 몰입성 하마종이라고 부르며,³⁾ 악하설골근의 틈새나 후면을 통해 악하선강으로 확장된다.⁹⁾ Gaughran¹⁰⁾은 324개의 사체 두개골을 조사하여 타액선 조직을 포함하는 악하설골근의 피열을 32%에서 관찰하였으며 Nathan 등¹¹⁾은 150구의 사체에서 악하설골근의 결함을 42%에서 관찰 하였고 결손부위의 크기는 최대 직경이 15 mm로 보고하였다. 조직학적으로 피열 부위에서 관찰된 타액선 조직의 52%는 설하선형으로 점액의 함유가 많았고 48%는 악하선형으로 장액이 많이 함유되어 있다.¹²⁾
   진단은 임상적 병력과 신체검사를 기초로 하며¹³⁾ 병리 조직학적 검사로 확진한다. 환자들은 측경부에 생긴 낭성종물을 주소로 내원하여 술전에 몰입성 하마종에 대한 진단이 쉽지않은 경우가 많아 종물을 제거하는 술중에 정확한 진단과 치료가 결정되는 경우가 많다.¹⁴⁾ 본 연구에서는 술전에 대부분의 환자가 정확히 진단되었는데 경부에 대한 신체검사와 경부 컴퓨터 단층촬영이 기본적으로 진단방법에 포함되었다. 컴퓨터 단층촬영 소견으로 균질하고 낮은 조영증강(10~20 hounsfield units)을 보이는 낭성 종물이 인접한 설하선으로부터 악하선강 또는 부인강으로 확장되어지는 것을 관찰할 수 있으며 이 낭성종물이 꼬리모양을 형성하며 설하선으로 연결되는 "tail sign"은 몰입성 하마종의 특징적인 영상소견이다.¹⁵⁾ 세침흡입검사에서 조직구가 많고 점액에서 아밀라제 함유가 높은 소견이 진단에 도움이 되지만¹⁶⁾ 낭종내 점액의 점도가 높아 흡인검사 자체가 어렵다. 
   몰입성 하마종의 치료로 단순절제 또는 조대술을 시행하는 경우 재발하는 예가 많아 다양한 술식이 시도된다.¹⁴⁾ 조대술이나 단순 설하선 절제술, 조대술과 단순 설하선 절제술을 동시에 시행하는 술식, 경부접근법을 통한 하마종과 설하선을 동시에 절제하는 술식 등이 시도되고 있고 최근에는 경화요법이 시도되고 있다.¹⁶⁾ 치료에는 몰입성 하마종의 병인에 근거하여 하마종을 만드는 분비선 조직에 대한 술식이 포함되어야 한다. 따라서 설하선을 같이 제거하는 것이 이상적인 치료법이다.¹⁴⁾ 본원에서 시행한 8예의 하마종 단순절제는 모두 1990년 이전에 시행된 예로 이후에는 하마종과 함께 관련된 타액선을 모두 절제하였다. 
   Parekh 등⁴⁾은 각 술식에 대한 수술후 재발은 절개 배농술 후 70%, 조대술이후 53%, 단순 절제술 후 85%에서 발생하였고 경부접근법 또는 구강내 접근법을 이용하여 설하선을 절제한 경우 2%에서 발생하여⁴⁾ 하마종과 함께 설하선을 제거하는 것이 몰입성 하마종의 치료에 좋은 술식이라고 하였다. Ichimura 등¹⁴⁾은 악하설골근 하측면에 이소성 설하선 조직이 있을 수 있기 때문에 구강저에 팽대가 없는 몰입성 하마종일 경우 경부접근법을 통한 설하선 절제가 가장 좋다고 주장하였다.¹⁴⁾ 
   비수술적 치료법으로 OK-432를 이용한 경화요법이 젊은 여성이나 술 후 재발한 경우 및 크기가 큰 경우 사용될 수 있다.¹⁷⁾ 경화요법은 면역적격세포를 자극함으로써 다양한 사이토카인을 유도하여 병소에 염증을 유발하고 림프관으로의 배출을 용이하게 만들어 결국 하마종의 수축을 유도한다. 부작용으로는 쇼크(0.1%), 발열(21.9%), 및 압통 등의 국소적인 염증반응(12.5%)이 있다.¹⁷⁾ 본 연구의 1예에서는 첫번째로 OK-432를 병소내로 주입한 후 뚜렷하게 크기가 감소되지 않았으나 2번째 병소내 주입후 크기가 현저하게 감소되었다. 현재까지 경화요법으로의 치료시도가 많지 않고 치료후 추적관찰 기간이 길지않아 추가연구가 필요하다. 

결     론

   몰입성 하마종은 설하선으로부터 타액이 유출되어 생기는 가성낭종으로 측경부의 팽대로 나타나고 악하선강으로 악하설골근의 피열 등을 통하여 확장되어진다. 진단은 임상병력과 경부에 대한 신체검사, 그리고 컴퓨터 단층촬영 등이 도움이 되며 병리 조직학적 검사로 확진한다. 치료는 외과적 절제술이 필요하며 하마종 자체의 절제와 더불어 연관된 타액선을 같이 제거하는 것이 효과적인 치료법이다. 재발한 예의 경우 하마종과 함께 유착되어있는 타액선을 함께 제거하는 것이 효과적이며 또한 수술적 치료에 제한점을 가지는 재발성 몰입성 하마종의 경우 OK-432를 이용한 경화요법을 시도할 수 있다. 

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