A Clinical Study of Branchial Anomaly.

Tae, Kyung; Jeong, Seung Won; Lee, Eung Jun; Lee, Seung Hwan; Kim, Kyung Rae; Park, Chu Won; Lee, Hyung Seok

Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 45(10); 2002 > Article

Original Article
Head and Neck

Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2002;45(10): 998-1003.

A Clinical Study of Branchial Anomaly.

Kyung Tae, Seung Won Jeong, Eung Jun Lee, Seung Hwan Lee, Kyung Rae Kim, Chu Won Park, Hyung Seok Lee

Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, College of Medicine, Hanyang University, Seoul, Korea. kytae@hanyang.ac.kr

새성기형의 임상적 고찰

태 경 · 정승원 · 이응준 · 이승환 · 김경래 · 박철원 · 이형석

한양대학교 의과대학 이비인후과학교실

주제어: 새성기관ㆍ낭ㆍ루.

ABSTRACT

BACKGROUND AND OBJECTIVES:
The branchial anomaly is a lateral neck mass commonly seen by otolaryngologists. Although somewhat controversial, almost all surgeons agree that lateral cervical cyst, fistula and sinus are of branchogenic origin. Depending on its anatomic location, branchial anomaly can be classified into first, second, third and fourth. The purpose of this study is to evaluate the clinical and pathologic manifestations of branchial anomaly and to determine proper diagnosis and treatment.
MATERIALS AND METHOD:
With a review of charts, we retrospectively analyzed 46 cases of the branchial anomaly who had been treated at the Hanyang University Medical Center between 1991 and 2001. Age, sex, site of lesion, classification, surgical therapy, radiologic and pathologic findings and post-operative surgical complications were reviewed.
RESULTS:
The second branchial cyst was the most common anomaly. Patients were commonly seen in the 3rd and 4th decades. Compared with cysts, the fistulas and sinuses were detected relatively at the younger age. Twenty five per cent of patients were presented in the infected state, and 45 cases were treated with complete surgical excision; there were no major post-operative complications and recurrence.
CONCLUSION:
An accurate diagnosis is crucial in the management of branchial anomaly to prevent recurrence and multiple surgical procedures. Although clinical examination and history are the most important factors suggesting the diagnosis of branchial anomaly, preoperative radiologic evaluation can be used to determine the nature and extent of the branchial anomaly. After control of acute inflammation or abscess, the complete surgical excision is crucial for a successful outcome.

Keywords: Branchial regionㆍCystsㆍFistula

교신저자：태 경, 471-701 경기도 구리시 교문동 249-1 한양대학교 의과대학 이비인후과학교실
전화：(031) 560-2363 · 전송：(031) 566-4884 · E-mail：kytae@hanyang.ac.kr

서 론

   측경부 선천적 경부종물 중 가장 빈도가 높은 새성기형(Branchial anomaly)은 소아 경부종물의 약 17%를 점유한다.¹⁾ 논쟁이 있기는 하나 대부분의 측경부 낭종은 새성기관에서 발생하는 것으로 알려져 있으며 발생학적 기원에 따라 제1, 제2, 제3 및 제4 기형으로 구분한다.²⁾³⁾⁴⁾ 새성기형의 정확한 진단과 치료를 위해서는 적절한 해부학적, 발생학적 이해가 반드시 필요하다. 새성 기관은 태생 2주에 출현하여 6주 내지 7주에 발달을 완료하는데 이는 중배엽성 새궁(mesodermal branchial arch)과 외부는 외배엽성인 새구 혹은 새열(ectodermal groove or cleft), 내부는 내배엽성인 새낭(endodermal internal pouch)으로 구성된다. 태생기 3주경에 두경부에 중배엽성의 6개 새궁이 형성되나 제5, 6 새궁은 발달과정 중에 퇴화되어 사라진다. 태생기 6주경에 제 2새궁이 하방으로 급격한 성장을 하여 제 2, 3, 4 새구를 덮게되고 심외막 융선(epicardial ridge)과 융합하여 외배엽으로 분화한다. 이렇게 형성된 부분을 경관(cervical sinus of His)이라 하며 태생기 2개월 말에 유착을 일으켜 완전한 폐쇄가 이루어지는데 이 때 완전히 폐쇄되지 않거나 외배엽으로 완전히 덮이지 않게 되면 여러 형태의 기형이 발생한다.¹⁾²⁾³⁾⁴⁾⁵⁾⁶⁾ 새성기형은 형태에 따라서 낭종, 루 그리고 동의 형태로 나뉜다. 낭종은 인두나 피부로의 연결이 모두 경우이며 동은 인두나 피부 중 어느 한 쪽으로의 연결이 있어 인두쪽으로 연결이 있는 것은 새낭동(bran-chial pouch sinus)이라 하고, 피부쪽으로 연결이 있는 것은 새열동(branchial cleft sinus)이라 한다. 인두와 피부쪽으로 모두 연결이 있는 것은 새열루(branchial cleft fistula)라 한다. 새성기형은 기원하는 새성기관에 따라 발생하는 위치가 다르며 각각의 새궁에서 발생하는 구조물의 미부(caudal)에 위치한다.
   새성기형은 형태나 발생위치에 따라 임상 양상이 다양하여 진단이 쉽지 않은 경우가 있다. 이에 저자들은 새성기형으로 진단받고 수술받은 환자를 대상으로 임상 및 병리조직학적으로 분석하여 새성기형의 정확한 진단과 치료의 방향을 제시하고자 본 연구를 시행하였다.

관찰대상 및 방법

   1991년 1월부터 2001년 12월까지 한양대학교 이비인후과학교실에서 새성기형으로 수술을 시행한 46명의 환자를 대상으로 나이, 성별, 병변의 위치, 종물의 성상, 영상진단 및 술 후 병리조직검사 결과와 술 후 합병증 등을 의무기록을 통하여 후향적으로 분석하였다.

결     과

연령및 성별 분포
   총 46예 중 최연소자가 1세, 최고령자는 66세였으며 20세 미만이 8예, 20~29세는 20예, 30~49세는 14예 그리고 50세 이상은 4예로 20대에서 가장 호발하였다. 성별분포는 남자 22예, 여자 24예로 여자가 다소 많았다. 형태에 따른 연령분포를 보면 동의 평균연령이 6.3세, 루는 21세, 그리고 낭종은 30.6세로 동 및 루의 경우 낭종에 비하여 발견연령이 낮았다.

주증상
   내원시 호소한 주증상은 경부 종물이 40예로 가장 많았고 이 중 34예는 측경부 종물, 6예는 이하선 부위 종물이었으며 10예(25%)에서 낭종의 압통을 호소하였다. 경부 피부 개구부로부터의 점액성 또는 화농성 분비물 배출을 호소한 경우가 6예였다. 과거력상 새성기형의 반복된 감염을 호소한 환자는 14예였다.

병변의 좌우 위치
   우측에 발생한 경우가 25예, 좌측에 발생한 경우가 21예로 좌우측에는 큰 차이가 없었다.

낭종의 크기
   낭종 및 동의 크기별 분포를 보면 2 cm 미만이 2예, 2~4 cm가 25예, 4 cm이상은 13예로 2~4 cm사이가 가장 많은 빈도를 차지하였다.

분 류
   새성 기형을 낭종, 루, 동의 형태로 나눈 분류상 낭종이 37예로 가장 많았으며 루는 6예, 동은 3예였다. 발생학적 위치에 따른 분류상 제1 새성기형은 6예(13%) (세분하여 Type I이 1예, Type II가 5예), 제 2 기형이 38예(82.6%), 제 4 기형이 2예(4.3%)으로 제2 새성기형이 대부분을 차지하였다(Table 1).

과거감염력
   1회 이상의 절개 배농술을 받은 과거력이 있는 환자는 총 14예였으며 제2 새성기형 환자가 10예, 제1 새성기형 환자가 2예, 제4 새성기형 환자가 2예였다. 2회 이상의 절개 배농술을 시행받은 환자는 9예였으며 평균 절개 배농 횟수는 2.1회였다.

방사선학적 검사
   46예 중 38예에서 경부 전산화 단층촬영술을 시행하였다. 제2 새성낭종은 경동맥 삼각에 주로 발생하여 경동맥을 내측으로 그리고 흉쇄유돌근을 외측으로 편위시키는 낭종의 형태를 보이며 감염이 의심되는 경우 주변과의 경계가 불분명하고 조영이 잘되는 양상을 보였다(Fig. 1). 제1 새성기형중 Type I 1예는 이개 뒤편에 낭종의 형태를 보였으며(Fig. 2), Type II의 경우 하악각 근처 이하선 하방에 발생하는 낭종의 형태를 보였다. 2예의 제4 새성기형은 모두 갑상선 좌엽의 급성염증과 농양을 형성하였으며 구인두에까지 확대된 양상을 보였다(Fig. 3). 6예의 루의 형태를 보인 환자 중 3예에서 누 조영술을 실시하였으며 제2 새성루의 경우 피부 개구부로 조영제를 투여하고 촬영한 결과 조영제가 경부 위쪽으로 상행 후 구개 편도와로 연결되는 완전한 루의 소견을 보였다(Fig. 4). 제4 새성동환자의 경우 바리움 조영술(barium swallowing test)을 시행하였으며 1예에서 이상와(pyriform sinus)에서 시작하여 하행하는 누관을 관찰할 수 있었다(Fig. 3).

병리조직학적 소견
   세침흡인세포검사는 전체 환자 중 29예에서 시행하였는데 10예에서는 class 0로 진단에 적합하지 않은 소견을 보였으며 9예에서는 편평상피세포를 포함한 액체가 채취되어 새성낭종을 의심할 수 있었으며 급성염증을 동반한 환자의 경우는 호중구세포가 포함된 농양소견을 보였다.
   새성기형의 완전 적출 후 실시한 조직검사 중 46예 모두에서 낭종의 벽은 중층 편평상피세포로 구성되어 있었으며 낭종의 상피하에는 많은 림프구와 림프조직 소견을 보였다. 3예에서는 타액선 조직이 같이 관찰되었으며 1예에서는 비지선과 모낭(hair follicle)이 같이 관찰되었다.

치료 및 합병증
   급성염증이 있었던 경우, 우선 적절한 항생제를 투여하였으며 필요시 절개 및 배농술을 시행하여 급성염증이 완전히 소실된 후 종물의 완전 적출술을 시행하였다. 제2 새성낭종은 종물의 가운데 부위의 피부주름을 따라 절개를 가하고 흉쇄유돌근을 측방으로 견인하고 경동맥초에 손상을 주지 않으면서 종물을 박리하여 완전 적출하였으며(Fig. 1), 제2 새성루는 경부하부에 위치한 피부개구부 주위에 타원형의 피부절개를 가하고 루의 경로를 따라 박리하면서 편도와로 개구되는 최대한 가까운 부위에서 루관을 결찰하고 절제하였다. 새성루 6예 중 2예에서는 경부 상부에 별도의 계단형 절개를 필요로 하였으며 다른 4예는 개구부의 절개만으로 누관의 완전 적출이 가능하였다(Fig. 4). 제1 새성기형은 이개 후방으로 변형된 이하선절제술의 피부절개를 가하고 안면신경을 박리하여 보존하면서 종물을 완전 절제하였다(Fig. 2). 제4 새성동 2예 중 1예는 갑상선 좌엽절제술 및 종물의 완전 적출술을 시행하였고 누관의 내측 이상와 개구부는 레이저를 이용하여 소작하여 개구부를 폐쇄하였고 다른 1예는 좌측 갑상선부위의 농양을 절개 배농하여 동은 유착되었으며 이상와로 개구된 개구부는 역시 레이저를 이용하여 폐쇄하였다. 술 후 합병증은 창상감염이 2예, 일시적인 안면신경의 마비가 1예에서 있었으며 혈종이나 추적 관찰상 재발된 예는 없었다.

고     찰

   1832년 Ascherson이 새성기형에 관하여 처음 기술하였으며 1864년 Heusanger 등이 새성루(branchial fistula)라는 용어를 처음 사용하였다.²⁾⁷⁾
   새성낭종의 상피조직은 90%가 편평세포로 구성되며 8%는 섬모원주상피세포, 그리고 2%에서는 혼합된 형태를 보인다. 상피하조직에는 림프조직이 있어 배중심(germinal center)을 보이기도 하며 때때로 타액선조직, 비지선 등을 포함할 수 있고 낭종 내에는 다량의 콜레스테롤 결정을 포함하는 노란 점액성 액체가 들어있다. 새성동은 주로 위증층 원주상피로 구성되어 있으며 림프조직은 있으나 배중심은 없다.⁷⁾ 이런 구조적인 차이로 인하여 Bhasker 등⁸⁾은 새성낭종이 림프절이 낭성변화를 하여 발생한다고 하였으나 현재 많은 저자들은 낭종, 동, 루가 새성기관에서 기원하며 새성루는 새구나 새낭이 불완전하게 막혀 발생하며 새성낭종은 상피조직의 잔존의 결과로 발생한다는 것에 동의하고 있다.
   Work 등⁹⁾¹⁰⁾은 제1 새성기형을 Type I과 Type II로 분류하였다. Type I은 외배엽의 외이도 연골부위의 이상으로 발생하며 Type II보다 빈도가 적고 대개 이개의 내측, 하방, 후방에 존재한다. 주로 안면신경의 외측에 위치하고 누관로가 외이도와 평행하게 주행하다 외이도로 개구한다. Type II는 외이도와 이개의 발달이상으로 외배엽과 중배엽조직을 모두 포함하여 유리연골(hyaline cartilage) 등이 존재할 수 있다. 대개 하악각 부위에 위치하며 안면신경과 밀접한 관계가 있고 개구부는 외이도로 개구한다.¹⁰⁾
   제2 새성기형은 가장 흔한 형태의 새성기형으로 전체의 약 80~90%를 차지하는데 저자들의 경우도 82.6%가 제2 새성기형이었다. 제2 새성루의 외부 개구부로부터 누관의 경로는 경동맥초를 따라서 상행하는데 내, 외경동맥의 사이를 지나 설골 상부에서 설하신경에 도달하여 이 신경을 돌아서 중인두 수축근 높이에서 인두벽을 뚫고 구개 편도와에 개구한다. 낭종은 누관루 경로의 어느 곳에서나 발생하지만 대개 경동맥 삼각에 위치한다.²⁾¹¹⁾¹²⁾¹³⁾¹⁴⁾¹⁵⁾ 제3 새성기형은 누관의 제2 새성기형과 같이 주로 경동맥 삼각에서 발생하며 누관이 있는 경우 내측의 인두 개구부는 이상와이다. 제3 새성기형의 누관로는 갑상설골막을 뚫고 상후두 신경의 상방을 연하여 주행하며 내,외경동맥의 내측방향을 통과하여 설하신경의 외측을 지나서 총경동맥을 따라 내려온다.¹⁶⁾ 경동맥 삼각에 위치한 경우 누관이 없는 새성낭종의 경우 제 2 기형과 제 3 기형을 명확히 구분하기 힘들며 이런 경우 저자들은 모두 제 2기형으로 분류하였다. 제4 새성동은 주로 좌측에서 발생하며, 갑상연골과 이상와의 첨부에서 시작하여 상후두신경, 윤상갑상근 및 갑상연골의 미측에서 인두를 탈출하여 반회후두신경과 기관의 측방으로 하행한 후 대동맥궁을 감고 돌아 총경동맥의 후방을 따라 상행한 후 설하신경을 위로 감고 돌아서 다시 하행한 후 흉쇄유돌근 전방의 피부에 외공을 형성한다.¹⁷⁾¹⁸⁾¹⁹⁾ 제4 새성동을 시사하는 소견으로는 소아에서 약물적 또는 수술적인 치료에도 불구하고 반복적으로 재발하는 좌측의 경부 종물로 급성 화농성 갑상선염, 후인두 농양, 경부 심부 농양등의 다양한 형태로 나타난다. 저자들이 경험한 제4 새성동에서는 갑상선 농양에서 세침 흡인 검사와 절개 및 배농 시 검사한 세균배양검사에서 구강내 정상균총의 하나인 streptococcus salivarius가 검출되었고,¹⁷⁾¹⁸⁾ 갑상선 농양이 구강과 연결통로에 의해서 교통한다는 것을 증명하는 소견이라 볼 수 있다.
   새성기형은 형태나 발생위치에 따라 양상이 다양하기 때문에 진단시 정확한 병력청취와 철저한 검사를 요한다. 새성낭종은 대개 부드럽고 둥글고, 압통이 없으며 요동하는 종괴로 이개하부에서 쇄골 상부에 걸쳐 흉쇄유돌근의 전연에 위치한다.¹⁾³⁾⁵⁾ 어느 연령에서도 발병하나 대부분 10대에서 30대에 발견되며 남녀차이는 없다. 약 20~40%에서 상기도 감염 등과 연관되어 나타나며 많은 예에서 일시적인 종물 크기의 증가와 통증이 있다.³⁾ 감염된 낭종은 진행되어 농을 형성할 수도 있으며 절개 배농이 필요할 수 있다. 본 연구에서도 20~30대 환자가 수일에서 수개월 전에 시작한 점차 증가하는 경부 종물을 주소로 내원한 경우가 가장 많은 빈도를 차지하였으며 약 25%에서 압통과 농성분비물 배출 등의 감염된 상태로 내원하였으며 제4 새성기형은 2예의 환자 모두 좌측에 발생한 경부 심부 감염의 양상으로 내원하였다.
   동과 루는 낭종과는 달리 대개 태어날 때부터 발견할 수 있으며 저자에 따라 보고가 다르나 여성에서 호발하며 약 1/3에서는 양측성으로 발생한다.¹⁷⁾ 저자들의 경우도 동과 루의 경우가 낭종에 비하여 발견 연령이 낮았다. 피부개구부는 대개 경부의 하부 1/3에서 작은 피부의 함몰로 발견되며 점액성물질이 배출되나 감염이 되면 농성물질이 배출된다. 특히 제1 새성기형은 이개 하방 부위에 농양이 발생한 것으로 오인되어 국소적인 절개, 배농술만을 시행하는 경우가 많아 주의를 요하며 반복되는 이개 주위의 염증, 이루나 동의 개구부가 있을 때 제 1 새성기형을 의심하여야 한다(Fig. 2).²⁰⁾ 저자들의 제1 새성기형 Type I 환자 1예의 경우도 이개 하방의 반복적인 농양형성과 감염으로 2차례 절개 배농을 한 병력이 있었으며 다시 염증이 재발하여 치료를 받았던 경우였다.
   신체검사, 문진 등과 더불어 초음파 검사, 전산화 단층 촬영, 누조영술 등의 영상검사가 진단에 도움을 주며 새열루의 경우 누관 개구부를 통하여 누조영술을 시행하여 피부 개구부로부터 인두 개구부까지의 누관로를 확인할 수 있다.
   새성기형의 치료로는 병변의 완전한 수술적 제거가 가장 좋은 치료방법이다.¹²⁾¹⁴⁾ 시기는 낭종이나 루, 동 등 새성기형이 있는 것 자체가 수술의 적응증이 되는데 그대로 놔둘 경우 약 25%에서 감염이 있고 염증이 있으면 수술 후 재발할 확률이 2배로 높아지고 염증 자체가 이환율을 증가시키기 때문에 수술의 적응이 된다.²⁾ 영아는 좀 더 기다렸다 3~4세에서 수술하는 것이 좋으며 급성염증이 있는 경우는 적합한 항생제나 절개 배농을 하여 염증을 없앤 후 수술하는 것이 좋다.
   방사선치료, 경화제의 주입, 천자나 반복적인 절개 배농 등의 치료는 완치의 가능성도 적고 수술 후 재발이 많기 때문에 적합한 방법이 아니다.²⁾
   수술은 대개 전신마취하에서 시행하며 새성낭종, 루, 동의 주위의 간질조직을 충분히 포함하여 절제하여야 하는데 상피나 남는 조직이 없게 하여 재발을 줄이기 위함이다. 반복적인 염증이 있었던 경우는 누관이 주위 신경과 혈관에 유착이 되어있기 때문에 수술시 어려우며 신경 등의 손상을 줄이기 위하여 많은 주의를 기울여야 되며 이 경우 수술 후 재발의 위험도 증가하게 된다. 제1 새성기형의 경우 안면신경과 밀접하게 연관되어 있는 경우가 많으며 이 경우 안면신경의 손상을 주의하여야 하며 이하선절제술과 같은 피부절개 및 안면신경의 박리가 필요하다.
   술 후 합병증으로는 감염 및 5번, 7번, 9번, 10번, 11번 및 12번 뇌신경의 손상이 있을 수 있다. 술후 재발은 초수술의 경우 약 3%, 재수술의 경우 약 14~22%정도이며 낭종보다 동의 경우가 많다.²⁾ 본 연구에서는 1예가 재수술이었으며 45예는 초수술이었다. 저자들의 경우 추적관찰기간이 다르고 장기적인 추적관찰이 안된 경우도 있지만 추적관찰이 가능하였던 경우에서는 수술 후 재발이 없었다.
   새성기형과 감별해야할 질환으로는 결핵성 림프절염, 지방종, 전이성 암종, 림프관기형, 혈관종, 이소성 갑상선, 경부 흉선낭종 등이 있다.²⁾⁴⁾¹²⁾

결     론

   20~30대의 연령에서 특히 낭종 형태의 일측 경부 종물을 주소로 내원한 경우에는 반드시 새성기형을 감별하여야 하며 특히 이개주위의 반복적인 농양이나 염증이 있는 경우 제1 새성기형을, 좌측 갑상선부위의 반복적인 농양형성의 경우 제4 새성기형을 염두에 두어야 한다. 정확한 진단을 위해서 검사와 철저한 문진 등의 임상적인 검진 이외에도 전산화 단층 촬영, 누조영술, 바리움 조영술 등의 영상 진단이 유용하며 새성기형의 완전 적출술이 재발을 줄이고 합병증의 빈도를 감소시킬 수 있는 좋은 치료법이라 사료된다.

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