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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 43(4); 2000 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2000;43(4): 438-441.
A Case of Allergic Fungal Sinusitis.
Ki Sang Rha, Gwang Cheol Sin, O Young Lee, Jin Man Kim
1Department of Otolaryngology, College of Medicine, Chungnam National University, Taejon, Korea.
2Department of Pathology, College of Medicine, Chungnam National University, Taejon, Korea.
알레르기성 진균성 부비동염 1예
나기상1 · 신광철1 · 이오영1 · 김진만2
충남대학교 의과대학 이비인후과학교실1;병리학교실2;
주제어: 알레르기성 진균성 부비동염부비동염비내시경 수술.
ABSTRACT
Since the initial description of allergic fungal sinusitis by Millar et al. in 1981, reported cases have been increasing. However, one case of allergic fungal sinusitis has been reported in Korea. The diagnosis can be established by demonstrating type I hypersensitivity reaction, nasal polyposis, characteristic CT scan, eosinophilic mucus without evidence of fungal invasion into sinus tissue, and a positive fungal stain or culture of sinus contents. The authors present a case which met the diagnostic criteria of allergic fungal sinusitis. This patient had nasal polyp and showed elevated level of total IgE, peripheral eosinophilia, positive MAST and strongly positive immediate skin reactivity to fungal antigens. On histologic examination, typical allergic mucin containing sheets of eosinophils, Charcot-Leyden crystals was found. Fungal hyphae were also found in the mucin content.
Keywords: Allergic fungal sinusitisSinusitisEndoscopic sinus surgery

서     론


   1980년대 초 알레르기성 진균성 부비동염이 처음으로 기술된 이후1)2) 이에 대한 인식이 높아지고 있다. 알레르기성 진균성 부비동염으로 진단하기 위해서는 typeⅠ 과민반응을 증명할 수 있어야 하고, 특징적인 알레르기성 점액과 점액내 진균을 확인할 수 있어야 하며, 그 외에도 다발성 비용 및 특징적 컴퓨터 전산화단층촬영 소견이 있어야 한다.3)
   외국 문헌에 따르면 만성 부비동염으로 수술을 요하는 환자의 약 7%가 알레르기성 진균성 부비동염이라고 알려져 있으나4) 국내에서는 아직 1예 만이 보고되었을 뿐이다.5)
   저자들은 상기 기준에 부합되는 알레르기성 진균성 부비동염 환자에서 비내시경 수술로 비용을 비롯한 병적 점막과 함께 모든 분비물을 제거하였으며 술후 약 3주에 걸쳐 경구 스테로이드 제제를 투여하여 만족스러운 치료 결과를 보였기에 보고하는 바이다.

증     례

   39세 남자 환자가 악화와 호전을 반복하는 양측 비폐색, 수양성 비루, 가려움증 등을 주소로 1999년 2월 내원하였다. 환자는 내원 2년전 좌측에 국한된 범발성 부비동염 및 비용으로 본원에서 좌측 부비동 내시경수술을 받았으며 수술후 처치 중 증상이 악화되거나 비용이 재발하는 등의 특이소견 없이 잘 치유되는 듯이 보였다. 약 2개월 후 환자는 더 이상 외래에 내원하지 않았다.
   환자는 아스피린이나 비스테로이드성 항염증제 복용시 아토피성 피부염이 발생한다고 하였으나 가족력에서 특기할 만한 사항은 없었다.
   비내시경 검사에서 양측 하비갑개 점막은 창백하게 종창되어 있었고 우측 중비도 및 상비도에서 회백색의 투명한 다발성 비용이 관찰되었으며, 2년전 수술을 시행받았던 좌측에서도 중비도, 상비도 및 상악동 점막의 폴립양 변성을 관찰할 수 있었다. 부비동 전산화단층촬영에서 접형동을 제외한 양측 전 부비동이 비균질의 연조직 음영으로 가득 차 있었고 양측 중비갑개의 골윤곽은 명확하지 않았으며 우측 사골포의 골격벽은 대부분 소실되어 있었다(Fig. 1).
   알레르기성 진균성 부비동염을 의심하여 2년전의 조직 표본을 다시 관찰한 결과 매우 많은 호산구가 비용 및 점막내에 침윤되어 있음을 확인할 수 있었다. 혈청학적 검사상 환자의 총 면역글로블린 E는 541.5 IU/ml 이었고, 혈액내 호산구수는 605×10 -3/μl 로 증가되어 있었으며, MAST와 피부반응 검사에서 국균과 흑색 리조푸스에 양성을 보였다.
   1999년 3월 11일 알레르기성 진균성 부비동염이라는 임상진단하에 부비동 내시경수술을 시행하였다. 수술시 전 비강을 채우는 회백색의 다발성 비용을 관찰할 수 있었고 사골포의 골격벽, 지판 및 중비갑개가 얇아져 있고 부분적으로 골결손이 관찰되었다. 부비동내의 점막은 창백하고 폴립양 소견을 보였으며 양측 전두동, 접형동 및 상악동 내에는 회백색의 끈끈한 점액이 가득차 있었다. 점액은 점도가 매우 높아 쉽게 흡인되지 않았고 때로 흡인기로 제거되지 않아 일부는 겸자를 이용하여야만 제거가 가능하였다. 병적인 점막과 비용을 제거하고 끈끈한 점액을 모두 제거한 다음 일부는 병리학적 검사를 의뢰하였고 일부는 진균배양검사를 의뢰하였다.
   점액의 H & E 염색에서 괴사된 호산구가 층판을 이루며 모여있고 육각형 또는 장방형의 소위 ‘Charcot-Leyden crystal’ 이 보이는 알레르기성 점액의 특징적인 소견을 관찰할 수 있었으며, Gomori's methenamine silver(GMS) 염색에서는 격벽을 갖는 균사를 관찰할 수 있었다(Fig. 2). 그러나 점액 및 점막의 진균배양검사에서 진균은 배양되지 않았다.
   환자는 술후 2일째 팩킹 제거후 퇴원하였으며 macroli-dew계 항생제를 2주간 복용하였다. 조직검사 결과를 확인한 다음 술후 8일째부터 Prednisolone을 하루에 60 mg씩 7일간, 40 mg을 5일간, 20 mg을 5일간 투여하였으며 국소 스테로이드 제제도 함께 분무하도록 하였다. 수술 직후 일반적인 부비동염 수술시와는 다르게 수술강은 삼출액의 덩어리로 가득차고 가피 형성을 볼 수 없었으며 점막의 심한 부종을 보였다. Prednisolone 투여후 바로 부종이 가라앉고 수술강은 깨끗해졌으며 일반적인 부비동염 수술시와 동일한 경과를 취하며 치유되었다. 수술 약 2개월 후 환자의 증상은 매우 호전되었고 수술창은 정상적인 점막으로 치유되어 국소 스테로이드 제제 이외의 약물 투여는 하지 않았다. 수술후 4개월에 국소 스테로이드 제제 분무를 중지하고 현재까지 추적관찰 중이나 재발의 소견은 보이지 않고 있다.

고     찰


   알레르기성 진균성 부비동염의 발생 기전은 type I 과민반응에 의해 발생한다는 설6-8)과 알레르기성 기관폐국균증에서와 마찬가지로 type I 과민반응과 type III 과민반응이 혼합되어 나타난다는 설,9) 그리고 진균 감염에 의한 염증으로 발생한다는 설10)이 있다. 따라서 알레르기성 진균성 부비동염의 원인이 알레르기 반응인지 염증반응인지 또는 자가면역반응인지에 대해서는 여전히 의문으로 남아있다.11) 그러나 대부분의 학자들은 아토피성 개체에서 진균이 부비동 점막에 접촉한 후 증식하여 면역반응을 유발하고 이로 인해 점막이 비후되고 알레르기성 점액과 비용이 형성될 것이라는 이론에 동의하고 있다.12)
   알레르기성 진균성 부비동염을 의심하는 경우 환자의 병력이 중요하다. 대부분의 환자는 아토피와 비용을 동반하고 환자의 약 1/3에서는 천식이 동반
된다고 알려져 있다.10) 저자들의 증례는 천식 증상은 없었으나 아스피린에 대한 아토피성 피부염의 개인력이 있었다. 또 환자의 증상은 악화와 호전을 반복하는 특성을 보이며 수년에 걸쳐 비부비동 수술을 여러 차례 시행한 병력이 있는 경우가 많다. 본 증례에서도 병력상 증상의 악화와 호전이 반복되었으며 처음 수술시 좌측에 국한된 단순한 부비동염으로 생각하여 수술을 시행하였으나 이후 정상이었던 우측 비강 및 부비동에 새로운 병변을 형성하면서 좌측 수술부위에서도 점막의 폴립양 변성을 보여 알레르기성 진균성 부비동염을 의심할 수 있었다.
   본 증례의 전산화 단층촬영에서 양측 부비동내 비균질의 연조직음영과 부비동 골벽과 사골포의 골격벽의 골미란과 일부 골파괴 소견을 관찰할 수 있었다. 이러한 소견은 알레르기성 진균성 부비동염의 특징적인 소견으로,
10)12) 골미란, 골파괴 등이 발생하는 원인으로는 진균에 의해 생성된 효소 또는 알레르기 반응시 생성되는 여러 매개물질들로 인해 발생한다는 설과 비용이나 알레르기성 점액의 압력에 의해 발생한다는 설이 있으나 아직까지 확실하지는 않다.10)12)13)
   병력, 임상소견, 방사선검사 등에서 알레르기성 진균성 부비동염이 의심되면 확진을 위해 면역학적 검사상 type I 과민반응을 확인하여야 하고, 알레르기성 점액이라는 회백색의 끈끈한 분비물을 관찰할 수 있어야 하며, 점액의 조직학적 검사나 배양검사에서 진균을 확인할 수 있어야 한다.
3)12)
   본 증례의 경우 총 면역글로블린 E와 혈액내 호산구수가 증가되어 있었고 MAST와 피부반응 검사에서 국균과 흑색 리조푸스에 양성을 보여 type I 과민반응을 확인할 수 있었다.
   점액내에 호산구가 층판을 형성하고 있으며, 호산구가 퇴화되어 형성된 ‘Charcot-Leyden’ 결정을 보이면 알레르기성 점액이라고 할 수 있으며,
12) 본 증례에서도 알레르기성 점액의 특징적인 소견을 관찰할 수 있었다.
   점액내에서 진균을 확인하기 위하여 H&E 염색이나 GMS 염색을 통해 균사를 확인하거나 진균배양검사를 시행한다.
3)13) 그러나 진균배양검사에서 양성인 경우 진단에 도움을 줄 수는 있으나 음성이라도 진단을 내리는데 큰 문제는 없다.12) 저자들의 증례에서도 점액내에서 진균의 균사를 관찰할 수 있었지만 배양검사에서는 진균이 자라지 않았다.
   치료는 크게 수술, 스테로이드 투여, 항진균제의 투여와 면역치료로 나눌 수 있으며 대부분 수술을 포함한 병합치료를 시행하는 것이 효과적이다.
14)
   수술적인 치료는 대부분 비내시경을 이용한 수술로 충분하며 진균덩어리, 정상적인 회복이 불가능해 보이는 비강 및 부비동 점막과 알레르기성 점액을 모두 제거하고 정상적인 점액섬모기능이 회복되도록 하는 것을 목표로 한다. 수술후에는 적절한 비강내 처치가 필요하며 하루에 2∼4회의 비강세척을 한다.
15)
   경구용 스테로이드는 수술후 재발 우려가 있는 경우에 투여하여야 하며 기간 및 용량은 저자들마다 이견을 보인다. Kuferberg 등
12)은 체중 70 kg의 성인에서 4일간 하루에 40 mg, 이후 4일간 하루에 30 mg을 투여하며 방문 1개월까지 하루에 20 mg을 투여하는 방법을 제시하였다. 소아 환자에서 경구 스테로이드 제제의 사용은 골성장 장애 같은 치명적인 합병증을 유발할 수 있으므로 0.5~1 mg/kg/day의 용량으로 시작하여 점차 감량하고 6개월까지 사용한 후 중단한다.16)
   항진균제의 전신 투여에 대해서는 부정적인 시각이 대부분이나 국소 항진균제를 0.125% 아세톤 용액에 용해시켜 수술 중과 수술 후 수개월까지 비강세척을 시행하는 것이 효과적이었다는 보고가 있다.
15)
   면역치료에 대해서는 아직까지 논란이 있다. 일부 저자들은 type I 과민반응 뿐만 아니라 type III 과민반응도 질병의 발생기전에 관여하므로 효과가 없거나
14) 오히려 금기사항이 된다고 하였으나,9)  일부 저자들은 부작용은 없으며 재발을 감소시킬 수 있고 경구 스테로이드의 용량을 줄일 수 있기 때문에 효과적인 치료방법이라고 하였다.8)17)  
   저자들의 증례에서는 항진균제 투여나 면역치료는 시행하지 않았으며 수술적인 치료 후 경구 스테로이드 투여로 만족할 만한 치료효과를 보았다.


REFERENCES
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  5. Dhong HJ, Yoon SW, Chung SK. A case of allergic fungal sinusitis. Korean J Otolaryngol 1999;42:919-22.

  6. Mabry RL, Manning S. Radioallergosorbevt microscreen and total immuniglobulin E in allergic fungal sinusitis. Otolaryngol Head Neck Surg 1995;113:721-3.

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  8. Mabry RL, Mabry CS. Immunotheraphy in the treatment of allergic fungal sinusitis. Otolaryngol Head Neck Surg 1997;116:31-5.

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  16. Kupferberg SB, Bent JP. Allergic fungal sinusitis in pediatric population. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1996;122:1381-4.

  17. Mabry RL, Mabry CS. Allergic fungal sinusitis: Experience with immunotherapy. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1998;124:1178.

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