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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 42(2); 1999 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1999;42(2): 255-257.
A Case of Lingual Osseous Choristoma.
Young Sun Kim, Mun Kyu Park, Cheol Kyu Park
Department of Otorhinolaryngology, Chungku Sungsim General Hospital, Seoul, Korea. Osseous choristoma
설부에 발생한 골성 분리종
김영선 · 박문규 · 박철규
청구성심병원 이비인후과
주제어: 골성 분리종.
ABSTRACT
The term "choristoma" is used to describe a mass of histologically normal tissue presenting in an aberrant site. The authors have experienced a case of lingual osseous choristoma in a 17-year-old female patient, which was totally removed and followed up for 12 months without any evidence of recurrence or developments to other disease.
Keywords: Osseous choristoma
서론 혀에 발생하는 골성 분리종은 설배부 후방의 설맹공과 인접하여 발생하는 것으로 알려져 있으며 전세계적으로 55례 정도의 보고만 있을 뿐이다. 대개 치과적 치료시나 이비인후과 치료시 우연하게 발견되는데 저자들은 혀에서 발생한 골성 분리종1례를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다. 증례 17세 여자환자가 자주 재발하는 편도염으로 편도적출술을 받기 위하여 내원하였다. 이학적 검사상 양측 편도의 비대가 있었으며 혀의 중앙 배부 후방 1/3부위에 콩알만한 둥글고 단단한 종괴를 발견하였다. 종괴의 주변과 혀의 다른 부위에 염증의 소견은 없었으며 환자는 음식물 저작시에 나타나는 무통의 이물감을 호소하였다. 술전 검사로 시행한 흉부 방사선촬영, 혈액검사, 소변검사 및 간기능 검사의 결과는 모두 정상 범위였다. 전신 마취하에 편도적출술을 시행후 정상 설점막과 근육조직을 1 cm 정도 타원형으로 절개하여 섬유성 결체 조직으로 둘러싸인 골종을 제거하고 봉합하였다. 술후 시행한 병리 조직 검사상 둥글고 단단한 0.5×0.5×0.6 cm 크기의 종괴였으며 조직학적 소견은 설 표피 하부에 중층 편평상피조직이 잘 발달되어 있었으며 구분이 잘되는 성숙한 골조군이 보였고 악성 변이는 없었다(Figs. 1 and 2). 환자는 술후 12개월까지 추적 관찰하였으나 재발의 증거나 다른 병변으로의 전이는 볼 수 없었다. 고찰 골성 분리종1)은 피부골종, 골종2)4)5)등으로 소개되어 왔으나, Krolls 등3)에 의해 분리종이란 이름을 쓰기 시작했다. 분리종(choristoma)5)이란 원시세포(primordial cells)의 집단이 원래조직 또는 장기에서 멀리 떨어진 다른 곳에서 종양과 비슷한 성장을 하는 것을 의미한다. Jeannie와 Daly4)6)는 태생발달동안 하강에 실패한 골화된 갑상선 조직이라 하였는데, 이 조직은 원시내배엽 또는 후분화된 설갑상선조직에서 기원한 것이다. 이들은 성별 편향과 골종환자와 이소성 갑상선조직을 가진 환자의 나이의 유사성 및 갑상선에서 발견되는 골화의 사실이 이 가설을 뒷받침해주는 상황적 증거로 보여진다. 다른 이론은 이러한 병변이 윤상유두의 분계구에서 혀의 앞부분과(첫번째 새궁 원기) 뒷부분(두번째 새궁 원기)의 결합시기에 원시세포 또는 새궁 잔유물에서 유래한 것이라고 하는데 조직학적으로 섬유 결체조직인 얇은 무세포층으로 싸여진 성숙된 골종이면서 정상 설점막같은 중층 편평상피로 쌓여있다.1) 골막 인대나 치근막 인대 발생을 가진 병변을 제외하고 구강 점막병변에는 정상 성숙골은 없다. 이러한 이유 때문에 설골종은 적어도 세 가지 이론으로 발생을 설명한다. 첫번째 이론은 기계적 손상, 만성 감염, 이물질, 외상 후 화골성 근염에서 발견되는 혈종에서 보이는 화생골성 변화의 결과로 생기는 설골종 발생이다. 그러나 그러한 병변은 특징적으로 설골종이 없는 잔존 연골과 불규칙한 골을 나타낸다.4)6) 두번째 이론은 외부 골 형성의 발생이다. 그러나 이 두 가지는 골종과 맹공간의 관계를 설명하지 못한다.4)6) 이러한 해부학적 관계는 세번째 이론인 선천적 원인과 관계가 있다. 정상 인간의 혀가 연골이나 골을 포함하지 않지만 다능성 중배엽 세포가 새궁과 갑상선의 발달동안에 맹공의 영역과 격리되어 있다고 가정할 수 있다. 후반 발달동안에 이러한 세포들의 자극은 근원세포대신 골아세포의 형성결과이다. 맹공은 첫번째와 세번째 새궁유도체사이 결합구역뿐만 아니라 갑상선원기와 목으로 하행하는 원기부위를 기술하는데 유일하다. 그것이 설골종이 새궁잔유물이라고 기술할 수 있는 가정이지만 골화된 하강하지 않은 갑상선 조직의 유도물이라고 가정할 수도 있다. 후자는 설 갑상선 조직, 전이된 후두내 갑상선 조직, 설골종을 가진 30대 여성에서 명백한 증거를 보인다. 게다가 갑상선의 골화는 콜로이드 갑상선종, 갑상선 낭종에서 발생한다.4)6)7) 골성 분리종은 이학적 검사 및 전산화 단층촬영 소견상 조밀하고 잘 분화된 골종괴로 보이므로 섬유종, 유두종, 연골종, 골연골종, 설 갑상선 조직, 소타액선 종양, 편평세포암과 감별 진단해야 한다.7) 골성 분리종의 발생연령은 이미 전세계적으로 발표된 55례에서 5세에서 73세로 다양했으며, 이중 64%인 35례가 2, 30대에서 발생했으며, 성비는 1:4.5(남 10:여 45)의 비율로 여성에서 많았으며, 종족간의 발생빈도의 차이는 보고되지 않았다.8)9) 형태학적으로 대개 각종괴(pendulated mass)나 결절성종괴(nodular mass)인 경우가 많았으며, 주로 혀의 배부에서 발생되었다. 크기는 직경 0.5∼2.0 cm 정도이고 둥글고 단단한 종괴가 단독적으로 발생(54례)하였고 1례에서만 2개의 종괴가 같이 발견되었다.10) 조직학적으로 골성분리종은 섬유성 결체 조직으로 둘러싸인 성숙 골종으로 정상 설점막과 비슷한 중층 편평상피로 싸인 성숙된 골조직을 포함하고 있다.1)7) 증상으로는 무증상인 경우가 대부분(40례)이었으며 연하장애가 3례, 오심이 3례에서 있었으며 이물감을 느낀 예도 있었다.9) 치료로는 단순 절제술이 모든 예에서 시행되었으며 전례에서 재발이나 다른 병변으로의 전이의 증거는 발견되지 않았다.1)8)
REFERENCES
1) Kim JH. A case of Osseous Choristoma of the tongue. Korean J Otolaryngol 1987;30:479-81. 2) Bejel H, Wilson H, Stratigos G, Zambito RF. Osteoma of the tongue: Report of case. J Oral Surg 1968;26:662-4. 3) Witchell IS. Osteoma of the tongue. Arch Otolaryngol 1949;50:453-6. 4) Jahnke V, Daly JF. Osteoma of the tongue. J laryngol 1968;82:273-5. 5) Peimer R, Dreizen DH, Masugi Y. Osteoma of the tongue. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1956;64:148-50. 6) Cataldo E, Shklar G, Meyer I. Osteoma of the tongue. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1967;85:202-6. 7) Peter JB, Joel MAS, Robin M, Peter MS, Richard M. Lingual osteoma. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1989;115:989-90. 8) Ishikawa M, Mizukoshi T, Notani K, Amemiya A, Fukuda H. Osseous choristoma of the tongue: Report of two cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1993;76:561-3. 9) Engel P, Cherrick HM. Extraosseous osteomas of the tongue. J Oral Med 1976;31:99-103. 10) Markaki S, Gearty J, Maskakis P. Osteoma of the tongue. Br J Oral Maxillofac Surg 1987;25:79-82.
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