Address for correspondence : Chul Ho Jang, MD, Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Chonnam National University Medical School, Chonnam National University Hospital, 42 Jebong-ro, Dong-gu, Gwangju 501-757, Korea
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서론

골종(osteoma)은 천천히 성장하고 비교적 흔치 않은 양성 종양으로 이비인후과에서는 주로 부비동이나 하악골에서 발생된다. 이과 영역에서 논의되는 골종은 대부분 외이도에서 발견되었고¹⁾ 중이강 내에서 발견되는 경우는 드물다. 중이 골종은 발생위치에 따라 이소골 연쇄에 영향을 미쳐 전음성 난청을 일으키는 것으로 알려져 있지만 특별한 증상 없이 수술 중 우연히 발견되는 경우가 대부분이다. 중이 골종 중 이소골(ossicle)을 침범한 골종(osteoma)에 대한 논문은 현재까지 세계적으로 매우 드물게 보고되고 있으며^2,3,4,5) 특히, 진주종(cholesteatoma)과 동반된 이소골 골종은 2예만 보고되고 있다. 하지만 2예는 모두 선천성 진주종과 동반된 경우였고^4,5) 후천성 진주종에 동반된 이소골 골종은 아직까지 국내외적으로 보고된 바 없다. 저자들은 일차성 후천성 진주종성 중이염(primary acquired cholesteatoma) 환자를 수술하던 중 진주종과 동반된 침골 골종(incudal osteoma) 1예를 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증례

44세 남자 환자가 약 10여년 전부터 간헐적으로 반복되어 온 좌측 이루를 주소로 내원하였다. 과거력상 외상이나 수술력 및 다른 특이소견은 없었으며 가족력도 없었다. 환자는 좌측 청력의 감소와 이명을 호소하였고 어지럼증은 호소하지 않았다. 시행한 이학적 검사상 좌측 고막 하부와 이완부가 함입되어 있었고 추골병(handle of malleus) 후방 부위의 고막 너머에 하얀색의 종괴로 보이는 병변이 관찰되었으나 추골병 전방의 고막 부위에 있는 고실경화반(tympanosclerotic plaque)과 구별이 되어 보이진 않았다(Fig. 1). 순음청력검사 결과 좌측 혼합성 난청 소견이었다(Fig. 2). 측두골 전산화단층촬영상 좌측 이소골 주변으로 약간 증가된 음영의 골음영(bony density)이 관찰되었지만 고막소견으로 미루어 석회화된 진주종의 음영으로 생각되었다(Fig. 3).
전신마취 하에 유양돌기 삭개술 및 고실 성형술을 시행했다. 고실 외이도 피부판(tympanomeatal flap)을 거상한 후 중이강을 확인하고 상고실(epitympanum)에 이소골(ossicle) 주위를 둘러싸고 있는 진주종(cholesteatoma)을 제거하였다. 수술은 중이 내의 진주종을 완전히 제거하고 시야 확보를 위해 개방형 유양돌기 삭개술(canal wall down mastoidectomy) 술식으로 진행되었고 bone pate를 이용하여 유양동 폐쇄술을 시행하였다. 진주종을 제거한 후에도 침골(incus)의 장돌기(long process)에 단단하게 붙어있는 약 4 mm 크기의 딱딱한 백색 종괴를 관찰할 수 있었다(Fig. 4). 이 종괴는 안면신경의 고실부(tympanic segment)에 일부 유착되어 있었으며 이소골 연쇄를 고정시키고 있었다. 안면신경과 이소골의 움직임을 주의하면서 이소골로부터 조심스럽게 골종을 분리하고 완전히 제거하였다(Fig. 5). 등골(stapes)의 움직임, 추침(malleoincudal) 및 침등(incudostapedial) 관절은 정상으로 침골(incus)만 골종과 함께 제거 후 나머지 이소골은 모두 보존하였다. 술 후 전음성 난청의 호전 확인을 대비하여 청력 검사 후 상황에 따라 청력 개선을 위한 단계적 이소골 재건술을 계획 하에 수술을 마쳤다. 술 후 시행한 조직병리검사상 골종으로 확진되었고(Fig. 6), 환자는 수술 후 현재까지 특별한 합병증은 보이지 않으며 단계적 이소골 재건술을 계획 중이다.

고찰

골종은 층판골(lamellar bone)로 이루어진 유경성 양성 종양으로 측두골에서는 주로 외이도에서 발견된다.¹⁾ 중이 내에서 골종은 굉장히 드문 종양으로 1964년 Thomas 등이 발표한 이후 세계적으로 23예만이 보고되고 있다.^{2,3,4,5,6,7,8,9,10,11,12,13)} 그 중 추골 혹은 침골을 침범한 경우는 단 5예 뿐이었다.^2,3,4,5,6)
중이 골종은 대부분 증상이 없고 고막 소견도 정상인 경우가 많다. 일부에서 골종이 이소골 연쇄에 영향을 미치거나 정원창을 폐쇄하거나 하면 전음성 난청이 발현되는 것으로 알려져 있지만,⁷⁾ 대개 중이염 등으로 수술을 하다가 우연히 발견되는 경우가 많다. 본 증례 역시 진주종성 중이염으로 수술을 하던 중 골종을 우연히 발견하였다. 수술 전 시행한 순음청력검사상 혼합성 난청 소견이었지만 환자는 진주종성 중이염에 함께 이환되어 있었기 때문에 골종으로 인한 전도 장애 여부는 판단할 수 없었다.
골종의 생성 기전에 대해서는 알려져 있지 않으나 감염, 외상, 혈관 이형성 등으로 인한 반응성 골증식이 병소를 만들고 이로 인해 골종 생성이 촉진된다는 것으로 여겨지고 있다. 본 증례의 경우 원형의 종괴가 안면신경의 고실부(tympanic segment)에 일부 유착되어 있었으나 이소골로부터 비교적 쉽게 분리되었고 병리학적으로 피막에 의해 잘 싸여져 있는 소견이었다. 대다수 진주종성 중이염에서는 진주종 자체의 압력효과와 염증반응으로 인한 collagenase, acid protease, cytokine 등의 작용으로 골 파괴현상이 일어난다.^14,15) 때로는 진주종성 중이염에서 반응성 골증식이 발생할 수 있고 본 증례와 같이 이소골 골종의 발현 가능성도 배제할 수 없다.
일반적으로 중이 골종은 측두골 전산화단층촬영과 외과적 절제에 의해 확진된다. 측두골 전산화단층촬영에서 골종은 특징적으로 이소골 혹은 갑각에 유착되어 있는 주위와 경계가 명확한 경화성 종괴로 나타난다.²⁾ 본 증례의 경우 측두골 전산화단층촬영에서 음영이 증가된 부분이 이소골 주변에 관찰되었으나 술 전에 확신할 수 없었고 수술을 통해 이소골 연쇄를 방해하고 경계가 비교적 명확하며 둥근 모양의 골종을 확인할 수 있었다. 중이 골종이 이과적 문제를 야기하지 않는 이상 외과적 절제의 필요성은 없고 정기적인 추적관찰을 통해 증상 발현여부를 확인하는 것이 필요하다. 하지만 청력감소 등의 문제가 발생한다면 수술적 처치를 통해 제거해야 한다.⁸⁾ 수술을 시행할 때는 골종이 이소골 연쇄나 갑각에 단단히 유착되어 제거할 때 이낭(otic capsule)에 손상을 입히면 감각신경성 난청을 야기할 수 있으므로 주의 깊게 제거해야 하며, 만약 골종이 큰 경우에는 끌(chisel)을 이용하여 제거하기보다는 드릴을 이용하여 골종을 작은 조각(pieces)으로 깬 다음 없애는 것이 더 좋다. 다행히 본 증례에서는 원형의 종괴가 이소골로부터 쉽게 분리, 제거되어 술 후 청력소실 및 다른 합병증은 없었다. 중이 골종은 흔하지 않지만 문진상 다른 특이소견이 없고 고막이 정상이면서 전음성 난청의 소견을 가지고 있는 환자의 경우 골종도 감별해야 할 질환 중의 하나임을 숙지해야 할 것이다.

1. Lee DH, Shim MB, Lee CH, Cho KJ. A case of osteoma with cholesteatoma in the external auditory canal. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2005;48(7):923-6.

2. Shimizu T, Okamoto K, Majima Y. Osteoma of the malleus: a case report and literature review. Am J Otolaryngol 2003;24(4):239-41.

3. Milroy CM, Phelps PD, Michaels L, Grant H. Osteoma of the incus. J Otolaryngol 1989;18(5):226-8.

4. Jang CH, Cho YB. Osteoma of the incus with congenital cholesteatoma: a case report. Auris Nasus Larynx 2009;36(3):349-52.

5. Chang CY, MacMillan C, Kamerer DB, Lipman SP, Barnes L. Osteoma of the malleus. Otolaryngol Head Neck Surg 1997;117(6):S150-3.

6. Ramadan HH. Osteoma of the malleus. Am J Otol 1994;15(6):807-9.

7. Britt JC, Hood RJ, Hashisaki GT. Round window obliteration by osteoma of the middle ear. Otolaryngol Head Neck Surg 2000;123(4):514-5.

8. Unal OF, Tosun F, Yetişer S, Dündar A. Osteoma of the middle ear. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2000;52(2):193-5.

9. Greinwald JH Jr, Simko EJ. Diagnosis and management of middle ear osteomas: a case report and literature review. Ear Nose Throat J 1998;77(2):134-6, 138-9.

10. Kim CW, Oh SJ, Kang JM, Ahn HY. Multiple osteomas in the middle ear. Eur Arch Otorhinolaryngol 2006;263(12):1151-4.

11. Yamasoba T, Harada T, Okuno T, Nomura Y. Osteoma of the middle ear. Report of a case. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1990;116(10):1214-6.

12. Ito S, Tanaka H, Hirano M. Osteoma of the middle ear. J Laryngol Otol 1990;104(10):803-6.

13. Silver FM, Orobello PW Jr, Mangal A, Pensak ML. Asymptomatic osteomas of the middle ear. Am J Otol 1993;14(2):189-90.

14. Abramson M, Gross J. Further studies on a collagenase in middle ear cholesteatoma. Ann Otol Rhinol Laryngol 1971;80(2):177-85.

15. Ahn JM, Huang CC, Abramson M. Third place-Resident Basic Science Award 1990. Interleukin 1 causing bone destruction in middle ear cholesteatoma. Otolaryngol Head Neck Surg 1990;103(4):527-36.