만성 폐쇄성 침샘염에서 침샘관 협착은 타석증 다음으로 흔한 원인이다[1]. 만성 폐쇄성 침샘염은 침샘 실질뿐 아니라 침샘관 내에서도 염증을 일으키며 관내 협착으로 인해 타액 흐름 감소, 상행관 감염, 점액 또는 섬유성 플라크 형성, 침샘관 협착을 유발한다[2]. 메가덕트란 침샘관의 협착으로 인해 Stensen’s duct가 크게 늘어나고(huge dilatation) 그 늘어난 관의 부분이 길거나 전장을 걸칠 경우(long segment or entire duct)를 일컫는다[3]. 이런 경우 환자는 협부의 종물로 느끼거나, 수지 압박 시 구강개구부를 통해 높은 압력으로 침이 배액되거나 이하선 부종, 통증 등을 호소하기도 한다[4].

침샘내시경을 사용할 경우 침샘관의 염증이나 협착을 직관적으로 확인할 수 있다는 장점이 있다. 뿐만 아니라 도관내 국한된 협착부위를 확장하는 시술도 동시에 시도해볼 수 있으며 이는 최소 침습적인 시술의 장점을 지닌다[5].

본 증례에서는 메가덕트를 형성한 이하선관 협착증의 증례를 수술 중에 침샘내시경을 이용하여 이하선관 협착의 위치를 확인하면서 시행한 경구강 도관성형술의 경험을 보고하고자 한다.

특별한 기저질환 없는 24세 여자 환자가 내원 수일 전 악화된 우측 협부의 부종을 주소로 내원하였다. 약 10여년 전부터 반복되는 우측 협부의 부종 과거력이 있었으나 유행성 이하선염 등 침샘과 관련한 감염력 없었으며 타석증 과거력 또한 없었다. 최초 내원 당시 상기 부종 외에 우측 이하선 압박 시 이하선관 개구부를 통하여 흰색의 끈끈한 침이 순간적으로 다량 배출되었다. 그 외 다른 신체 진찰상 이상 소견은 없었다.

10여년 이상 반복된 만성 침샘관염 환자에 대하여 이하선관 상태 확인을 위해 침샘관 자기공명영상검사 시행하였으며 우측 이하선관에서 개구부로부터 2 cm 정도의 위치에서 최대 직경 약 1 cm의 이하선관 팽창을 확인하였다(Fig. 1). 침 샘관 내 결석은 관찰되지 않았다. 이에 대하여 우측 이하선관 협착 진단하에 전신마취하 타액선 내시경을 이용한 침샘관 탐색술을 계획하였다. 이전 시행한 자기공명영상검사에서 확인했던 대로 우측 이하선관 개구부의 원위부에서 심한 국소 협착을 확인할 수 있었다. 이에 대하여 1.3 mm 직경의 타액선내시경을 이용하여 협착 부위를 확장하였다. 이후 침샘관 내로 triamcinolone을 주입하였고 재협착을 막기 위해 16 G 혈관 카테터로 스텐트를 설치하였다. 본 스텐트는 2주 동안 유지하였으며 증상의 재발 및 악화는 관찰되지 않았다. 이에 스텐트를 제거하고 우측 이하선 수지압박을 하며 경과 관찰하였다. 그러나 수술 1달 후 시점에 증상 재발하였으며 압박에도 침이 배액 되지 않아 2차 수술을 계획하였다. 이전 수술로부터 약 2달 가량 경과된 시점에 전신마취하에 두 번째 우측 이하선관 타액선 내시경술을 시행하였다. 이전 수술 당시 협착이 관찰되었던 위치에 다시 협착이 발생하였고, 이에 구강내 접근을 통해 도관성형술을 시행하였다. 우측 협부 점막을 박리하여 우측 이하선관의 원위부를 찾았으며 개구부 기준 2 cm 위치에서 약 1 cm 직경의 메가덕트를 확인할 수 있었다(Fig. 2A and B). 원래의 침샘관 입구에서부터 원위부 협착부위를 박리하여 메가덕트 초입의 일부를 절제하였고(Fig. 2C), 근위부의 메가덕트를 협부 점막에 봉합하였다(Fig. 2D). 메가덕트의 전장을 다 제거하면 길이가 짧아 협부 점막과 일차 봉합이 어려워 침샘관의 협부 부분을 포함하여 메가덕트의 일부만 절제하였고, 연결부위의 메가덕트 도관 직경 사이즈가 8 mm 정도로 넓어서 neo opening에 스텐트는 삽입하지 않았다. 절제한 이하선관은 조직병리검사 의뢰하였으며 만성 염증에 의한 섬유화 소견이 확인되었다. 2차 수술 직후 증상의 호전 있었으나 5주 경과 후 경증의 증상 재발을 호소하며 다시 외래에 내원하였다. 육안적으로 새로 만든 neo opening이 scar change로 섬유화되어 협착된 것이 확인되어 국소마취하에 침샘관 개구부를 재박리하여 침샘관을 박리한 후 재협착을 막기 위해 14 G의 혈관 카테터를 스텐트로 neo opening에 거치하게 하였으며, 타액선 내시경으로 스텐트의 안쪽 끝 위치를 관의 벽에 닿지 않게 조절하였다. 약 1주일간 경구 항생제 복용하며 유지 후 스텐트를 제거하였다. 이후 1년 동안 증상의 재발은 없었다.

Koch와 Iro [6]는 침샘관의 협착을 협착의 정도에 따라 세 가지 타입으로 분류하였다. 염증성(type 1), 웹 또는 원통형(type 2), 섬유성 또는 미만성 전반성(type 3) 협착으로 구분하였고 type 1은 type 3의 전구형 타입이며 타입3은 도관 전체적으로 나타날 수 있다. 한편 웹타입이나 원통형의 type 2는 국소적 협착(stricture)을 형성하여 물리적으로 근위부의 도관을 늘어나게 하여 메가덕트를 동반하게 한다[7].

도관의 국소적 협착의 경우 그 협착의 섬유화 정도에 따라 침샘내시경을 통한 소식자 확장법(bougination)을 시도해볼 수 있다[8]. 본 증례의 경우, 1차 수술 시에는 국소적 협착부위를 침샘내시경으로 확인 후 1.3 mm까지 통과하도록 침샘관의 확장을 시도하였으나 이미 많이 확장된 메가덕트로 인한 환자의 불편감은 해소되지 못했고, 2차 수술 시 침샘내시경으로 확인하였을 때 이전 협착부위가 다시 좁아진 것을 확인 할 수 있었다. 1차 수술 시 협착의 정도가 단순 염증이 아닌 웹모양의 단단한 원통형 섬유화 형태로, 딱딱해진 섬유화 조직이 해소가 되지 않는다면 구강 내 접근법을 이용한 수술로 이하선관의 협착부 등을 절제하고, 관의 정상 부위를 협측 점막에 연결하는 도관성형술이 도움이 될 것이라 사료된다[9]. 본 증례의 경우 메가덕트의 전장이 길어 관의 정상 부위는 Stensen’s duct의 근위부에 근접하여 메가덕트의 중간 부위와 협부 점막에 연결할 수 밖에 없었다. 연결부위의 도관 직경 사이즈가 8 mm 정도로 상대적으로 크다고 판단되어 도관성형술 후 스텐트를 삽입하지 않았는데, 후에 scarring 등으로 새로 만든 개구부(neo opening)의 재협착을 일으켰다. 실제로 도관성형술 후 섬유화등을 재협착이 잘 일어나 최근 이를 예방하기 위한 스테로이드 등의 약물 방출성 스텐트[4], 3D 프린팅 약물 방출 스텐트[10]도 개발하는 연구가 진행되고 있다. 증례 환자의 경우 2차 수술 시 새로 만든 개구부의 직경은 상대적으로 컸지만, 연결한 메가덕트의 조직의 염증 성분은 다시 개구부의 점진적 협착을 일으켰으므로 스텐트의 삽입으로 이를 예방할 수 있을 것으로 사료된다. 스텐트 삽입 시 침샘내시경의 도움하 관의 분지 전에 스텐트의 끝이 위치하게 함으로써, 스탠트의 적절한 위치 선정에 도움을 받을 수 있다.

결론적으로, 이하선 도관 협착증의 경우 협착의 위치 및 메가덕트 동반 여부에 따라 적절한 치료가 이루어져야 한다. 본 증례는 수술 전 영상 검사에서 이하선 원위부에 협착이 있으면서 메가덕트를 형성한 경우로, 침샘 내시경으로 협착 부위 확장이 어려워, 침샘 내시경을 이용한 경구강 도관성형술로 치료하였기에 이를 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.