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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 51(10); 2008 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2008;51(10): 935-937.
Two Cases of Cavernous Hemangioma of the Submandibular Gland.
Jung Hae Cho, Min Sik Kim, Young Hoon Joo, Dong Il Sun
Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Seoul, Korea. hnsdi@catholic.ac.kr
악하선의 해면상 혈관종 2예
조정해 · 김민식 · 주영훈 · 선동일
가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
주제어: 해면상 혈관종악하선석회화.
ABSTRACT
A cavernous hemangioma of the submandibular gland is extremely rare. Cavernous hemangiomas often contain thrombi or phleboliths, which make it difficult for imaging to differentiate them from sialadenitis with calcification. We present two female patients, I and II, 41 and 16 years of age, respectively. They were referred for recurrent swelling in the submandibular area. A computed tomography scan demonstrated a cystic lesion with contrast enhancing vasculature and multiple nodular calcifications in the submandibular region. After surgical removal of the lesion, histopathological examination showed a cavernous hemangioma with phlebolith. The clinical feature of cavernous hemangioma of submandibular gland shows that repeated painful swelling is not related with eating. Histologically, phleboliths are calcified nodules that can be regarded as a pathognomic feature of a cavernous hemangioma.
Keywords: Cavernous hemangiomaSubmandibular glandCalcification

교신저자:선동일, 137-701 서울 서초구 반포동 505  가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
교신저자:전화:(02) 590-2765 · 전송:(02) 595-1354 · E-mail:hnsdi@catholic.ac.kr

서     론


  
혈관종은 두경부 영역에서 가장 빈번하게 발생하는 연부조직 종양 중 하나이다. 가장 일반적인 징후는 이학적 검사시에 파동성을 가지면서 천천히 자라는 종괴로 만져지는 것이다. 특히 악하선을 침범하는 혈관종은 매우 드물어서 국내에서는 아직 증례가 보고된 적이 없는 실정이다.
   이 병변이 악하선에서 가장 흔히 볼 수 있는 타석증과 유사하고 발생 빈도가 매우 적기 때문에 수술 전에 악하선의 혈관종으로 정확히 진단하여 수술을 결정하기는 매우 어렵다.
   따라서 저자들은 수술 전에 악하선의 타석증과 감별이 어려웠던 해면상 혈관종 2예를 최근에 경험하였기에 진단에 필요한 특징적인 임상양상과 방사선학적 검사를 중심으로 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

증  례 1
  
41세 여자 환자가 좌측 악하 부위의 재발하는 종괴를 주소로 내원하였다. 환자는 약 6개월 전부터 피곤할 때마다 통증을 동반하면서 반복되는 악하 부위의 종창을 호소하였으나 이 증상이 식사시에는 악화되지 않는다고 하였다. 좌측 악하선 부위에 3×4 cm 크기의 부드러운 종괴가 이학적 검사시에 촉지되었으나 박동성은 감지되지 않았다. 종괴 위의 피부는 가동성이 있었고 색깔의 변화는 보이지 않았다. 전산화단층촬영 결과 좌측 악하선 부위에서 조영 증강되는 혈관 구조물을 가지는 4.7×3 cm 크기의 낭성 병변이 관찰되었다(Fig. 1A). 병변 내부에는 여러 개의 석회화 결절이 보였으나 악하선관의 확장은 없었다. 초음파검사에서는 좌측 악하선의 측하방에 경계가 불명확한 다격막을 가진 낭성 병변이 관찰되었고 이 병변 내에 높은 메아리 발생 결절이 몇 개 있는 것을 확인할 수 있었다(Fig. 1B). 초음파 유도하에 낭성 병변의 세침흡인검사를 시행하였으나 결정적인 진단에 도움을 주지는 못하였다. 외부 악하부 접근법으로 낭성 병변과 악하선을 일괴로 절제하였으며 수술시에 악하선 주위의 불명확한 혈관 병변이 감싸고 있는 것을 확인할 수 있었고 이 병변으로 상당한 출혈을 보였으나 별다른 합병증 없이 수술을 끝낼 수 있었다. 혈액으로 차있는 해면질의 혈관 병변이 주병변이었으며 확장된 혈관 내부에는 석회화 결절이 관찰되었다(Fig. 1C). 병리 조직학적 검사에서 내피 세포로 이루어진 얇은 벽을 가진 불규칙한 내강으로 구성되어 있는 굴모양의 공간이 있어 해면상 혈관종으로 확진할 수 있었다. 술 후 회복 기간 중 특이 사항은 없었으며 2년 동안 수술 부위의 재발 없이 정기 관찰 중이다.

증  례 2
  
16세 여자 환자가 우측 악하 부위의 종창으로 타병원에서 의뢰되었다. 이 종창은 약 1년 전부터 서서히 크기가 증가하고 있다고 하였으나 식사시에 통증을 동반하는 종창이 악화되지는 않았다. 이학적 검사시에 우측 악하선 부위에 2×3 cm 크기의 동통이 없는 미만성 종괴가 촉지되었으나 박동성은 보이지 않았다. 전산화단층촬영에서 우측 악하선 부위에 여러 개의 석회화 결절이 내부에 있는 경계가 불명확하면서 조영 증강되는 종괴가 관찰되었다(Fig. 2A). 악하선과 주위의 낭성 병변을 일괴로 절제하였으며 수술시에 정상 악하선의 전내측에 해면상의 혈관 병변을 확인할 수 있었다(Fig. 2B). 또한 확장된 혈관 내부에 여러 개의 석회화 결정이 보였고 조직학적 검사 결과 정맥결석이 있는 해면상 혈관종으로 진단되었다(Fig. 2C). 환자는 술 후 약 1년간 증상의 재발 없이 정기관찰 중이다.

고     찰

   혈관종은 비정상적으로 분화되어 급격히 증식하는 내피 세포망에서 유래하는 선천성 혈관 기형으로 알려져 있다.1) 혈관종은 세 가지 형태로 분류할 수 있는데 해면상 혈관종, 모세 혈관종, 그리고 이 두 가지가 혼재된 형태의 혈관종이 있으며 성인의 타액선에서 발생하는 혈관종은 대부분 해면상 혈관종인 반면 소아에서는 모세 혈관종이 우세하다. 주타액선에서 발생하는 혈관종은 드물며 타액선 혈관종의 90%가 이하선에서 주로 발생하기 때문에 악하선에서 발생하는 혈관종은 매우 희귀하다고 할 수 있다.2) 혈관종 발생에 있어 성별에서도 차이가 있어 여자에서 약 2배 정도 남자보다 빈번히 발생하며 임신 중이나 초경시에 크기가 증가하게 되는데 이것은 내피 세포가 혈액 내의 호르몬에 상당히 반응한다는 것을 의미한다.3) 임상적으로 환자가 느끼는 통증의 정도는 혈관종의 크기, 주위 구조물에 미치는 압력, 내부의 출혈이나 혈전 등과 비례하는 것으로 알려져 있다.1)
   조직학적으로 해면상 혈관종은 평활근이 결여된 얇은 섬유성 벽을 가지고 있는 혈관이 확장된 것이 보이면 진단할 수 있다. 혈관들은 소엽성 배열로 도식적으로 존재하거나 임의로 배열되기도 한다.3) 해면상 혈관종은 혈전이 존재하는 혈관을 종종 볼 수 있으며 경우에 따라 정맥결석을 형성하기도 한다.4) 정맥결석은 혈관종의 특징적인 소견으로 인정되는 석회화 결정이다. 혈관종이 혈류의 정체를 유발하는 구불구불한 혈관이 있기 때문에 혈전이 자주 발생할 수 있고 혈전이 더 진행하면 정맥결석을 형성하게 된다.1,5)
   수술 전에 해면상 혈관종을 진단하기 위해서는 전산화단층촬영이 가장 유용하다. 전산화단층촬영에서 해면상 혈관종은 방사선 비투과성의 다수의 정맥결석이 있으면서 혈관성 종양을 시사하는 낭성의 조영 증강 부위가 함께 관찰되는 것이 특징적이고 타액선관에 발생하는 타석증과 달리 근위부의 타액선관 확장이 관찰되지 않는 것을 확인할 수 있다.5) 또한 혈관종이 주요혈관의 침범여부를 전산화단층촬영에서 평가할 수 있다. 본 증례에서는 시행하지 않았지만 타액선 조영술로 타액선관의 타석 위치를 확인할 수 있으므로 해면상 혈관종과 타석증을 구별하는데 많은 도움을 줄 수 있다.3) 혈관종에서 자기공명영상촬영은 풍부한 혈액으로 인하여 T2 강조영상에서 전체적으로 고신호 강도를 보이고 T1 강조영상에서는 근육과 비슷한 강도를 보인다.2) 또한 확장된 혈관으로 종양 내에 무신호가 보일 수 있으며 혈전이나 섬유화 혹은 석회화 부위를 나타내는 부분적인 비균질성도 함께 나타날 수 있다.3)
   악하선의 해면상 혈관종과 감별해야 할 질환은 악하 삼각에서 발생할 수 있는 모든 종양이 해당된다. 우선 가장 빈번이 발생하는 악하선의 타석증이 있고 그 외 몰입성 하마종, 유피 낭종, 악하선 점액 낭종, 낭성 림프관종, 새열 낭종, 비특이성 림프절병증, 염증성 단핵구증, 악성 림프종 등이 있다. 임상적으로 악하선의 해면상 혈관종은 타석증과 달리 식후 통증을 동반하는 종창을 보이지 않는다. 본 증례들에서도 통증은 주로 피곤할 때 발생되었고 타액선을 자극하는 식사 등과 같은 활동과는 무관하였다. 정맥결석은 타석과는 달리 타액선관과 관계 없이 발생하고 혈관종 자체는 유연성을 지니고 있기 때문에 타액선관을 압박하여 타액 유출을 방해하는 경우는 거의 없기 때문이다. 악하 부위의 몰입성 하마종도 파동성을 지니는 종창으로 나타나기 때문에 감별이 필요하며 이것은 세침흡인검사를 시행하여 염증 세포가 있는 점액이 보이면 진단할 수 있고 또한 흡인 물질을 분석하여 고농도의 아밀라제와 단백질이 검출되어 감별에 유용한 방법이 된다.6)
   대부분의 혈관종은 점점 커지고 주위로 침투하게 되므로 발견시에 수술을 하는 것이 원칙이다.3) 종양의 위치, 범위, 성장 속도, 수술 접근 방법, 환자의 나이 및 미용적 측면을 고려해야 한다. 수술 이외에 스테로이드 주입법, 냉동 요법, 주혈관 결찰술, 색전술, 레이저 응고법 등이 대안으로 제시되기도 하나 확실한 치료결과를 보이지는 않는다.7) 수술시에는 혈관이 매우 발달되어 있으므로 출혈이 쉽게 발생되기 때문에 세밀한 박리가 반드시 필요하고 종양 자체만 제거하기 보다는 악하선을 일괴로 제거하여 출혈을 줄이면서 그 외 안면신경, 설신경 등의 손상을 예방해야 할 것으로 사료된다. 또한 출혈 방지를 위해 수술 전 색전술은 필요 없으며 수술 후 재발률은 약 12% 정도로 보고되고 있다.8)


REFERENCES

  1. Altug HA, Büyüksoy V, Okcu KM, Dogan N. Hemangiomas of the head and neck with phleboliths: Clinical features, diagnostic imaging, and treatment of 3 cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2007;103(3):e60-4.

  2. Batsakis JG. Vascular tumors of the salivary glands. Ann Otol Rhinol Laryngol 1986;95:649-50.

  3. McMenamin M, Quinn A, Barry H, Sleeman D, Wilson G, Toner M. Cavernous hemangioma in the submandibular gland masquerading as sialadenitis. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1997;84(2):146-8.

  4. Kano M, Kameyama K, Hosoda Y, Sugino K, Ito K. A cavernous haemangioma of the thyroid gland. J Laryngol Otol 2005;119(10):828-30.

  5. Cankaya H, Unal O, Ugras S, Yuca K, Kiris M. Hemangioma with phleboliths in the sublingual gland: As a cause of submental opacity. Tohoku J Exp Med 2003;199(3):187-91.

  6. Ozturk K, Yaman H, Arbaq H, Koroglu D, Toy H. Submandibular gland mucocele: Report of two cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2005;100(6):732-5.

  7. Lee JK, Lim SC. Intramuscular hemangiomas of the mylohyoid and sternocleidomastoid muscle. Auris Nasus Larynx 2005;32(3):323-7.

  8. Terezhalmy GT, Riley CK, Moore WS. Intramuscular hemangiomas. Quintessence Int 2000;31(2):142-3.

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