교신저자：이승신, 158-710 서울 양천구 목동 911-1  이화여자대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   부비동의 점액낭종은 주로 전두동이나 사골동에서 발생하며 상악동에서 1차적으로 발생하는 경우는 매우 드물다.¹⁾ 부비동 점액낭종은 부비동의 점막에 의해 경계가 지어지는 공간 내에 점액이 저류되는 확장성 낭종성 병변으로 부비동 자연공 주변 점막의 염증성 폐쇄가 가장 흔한 원인이지만 외상, 종양, 수술에 의해 2차적으로도 발생할 수 있다.²⁾ 
   부비동 내의 기질화 혈종(organized hematoma)은 부비동 내에 고인 혈액이 배액이 불충분하여 혈종이 형성된 후, 이 혈종 내로 혈관이 자라 들어가고 섬유화가 진행되는 기질화(organization) 과정을 거치면서 종괴의 형태를 띠며 원인이 되는 출혈이 지속되면서 점차 커지게 된다. 기질화 혈종이 작은 초기에는 반복되는 비출혈 외에 특별한 증상이나 비강 내 소견이 없고 비출혈도 모든 환자에서 보이지 않기 때문에 진단이 늦어지는 경우가 많아 진단 당시 대부분 상악동 골벽의 파괴를 보이게 된다.^3,4) 상악동에서 발생한 기질화 혈종은 1996년 처음 보고된 이래 현재까지 보고된 증례가 많지 않다.^3,4,5,6) 
   저자들은 상악동 내측벽에서 발생한 기질화 혈종이 자연공을 막아 2차적으로 발생한 점액낭종을 경험하였고 이러한 경우는 현재까지 보고된 적이 없으며 이를 통해 혈종의 기질화 과정을 관찰할 수 있었던 바 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다. 

증     례

   31세 남자가 2주 전에 발생하여 점차 심해지는 좌측 안면 감각저하, 이상감각, 안와부 동통을 주소로 본원 응급실에 내원하였다. 부비동의 수술, 외상 또는 반복적인 비출혈과 같은 과거력은 없었다. 내원 당시 발열, 오한, 전신 쇠약감은 호소하지 않았다. 비내시경으로 검사하였을 때 좌측 구상돌기가 경미하게 내측으로 밀려있는 소견 외에 비용, 분비물, 점막의 이상 등은 보이지 않았다. 좌측 제5번 뇌신경 상악분지 영역의 감각저하를 제외한 신경학적, 안과적 검사는 모두 정상이었다. 일반혈액검사, 일반화학검사, 혈액응고검사도 모두 정상이었다. 조영 증강 부비동 전산화단층촬영에서 균일하지 않은 팽창성의 낭성 종괴가 좌측 상악동을 가득 채우고 있었다. 좌측 안와저 골벽의 일부가 파괴되고 나머지 상악동의 골벽은 두꺼워져 있었다(Fig. 1). 좌측 상악동을 제외한 모든 부비동은 정상이었다. 자기공명영상에서 팽창성 낭성 종괴가 안와저 골부를 일부 파괴하고 하직근 외측으로 팽창되어 있었다. 상악동 전체를 채우고 있는 낭성 종괴 내부에 상악동 내측벽에 붙어서 상악동 개구부를 막고 있는 내부 신호강도가 다른 또 하나의 작은 낭종이 보였고 이 두 낭종은 조영이 잘 되는 얇은 막으로 각각 둘러싸여 있었다(Fig. 2).
   자기공명영상의 신호강도와 조영 정도에 따라 큰 낭종은 상악동에 발생한 점액낭종으로, 작은 낭종은 혈종으로 생각하고 전신마취하에 점액낭종에 대한 내시경적 조대술과 점액낭종 내의 작은 낭종의 제거를 계획하였다. 구상돌기를 제거할 때 사골누두까지 팽창해 있던 작은 낭종이 일부 파열되면서 내부에서 혈성 분비물이 소량 누출되었고 이로 인해 작은 낭종의 크기가 줄면서 막혔던 상악동 자연공이 개방되었고 내부에서 점액낭종의 분비물에 합당한 점액성의 액체가 배출되었다. 상악동 내의 점액성 액체를 모두 제거하자 작은 낭종의 형태를 관찰할 수 있었는데, 이는 상악동 내측 일부와 구상돌기의 외측 점막이 해당 점막하공간에 차있는 내용물로 인해 뼈로부터 융기되어 반구형 낭종의 형태를 이루고 있었다. 조심스럽게 제거한 작은 낭종은 약 2 cm 크기로 기저부가 터진 반구형으로 점막이 둘러싸고 있었고 내부의 혈성 분비물이 누출된 후 내부의 모습은 황색, 황갈색, 붉은색이 섞여 있었고 쉽게 부스러지는 울퉁불퉁한 표면을 가지고 있었다(Fig. 3). 작은 낭종이 제거된 상악동 내측 벽은 일부 점막이 소실되어 있어 이 부위가 낭종의 기저부로 생각되었다. 안구를 눌러서 안와저 골부의 파괴를 확인하였지만 덮고 있는 상악동 점막의 손상은 없었다. 자기공명영상(Fig. 2B)에서 상악동 내측 하부에 신호강도가 높은 부분은 점액낭종의 일부로 단백질 농도의 차이에서 기인하는 것으로 생각하였다. 작은 낭종의 병리조직학적 소견은 둘러싸고 있는 호흡기점막 내부에 혈종이 넓게 존재하고 사이사이 신생혈관과 섬유화가 관찰되어 기질화 혈종으로 진단되었다(Fig. 4). 두 낭종의 내용물에서 세균은 배양되지 않았다. 환자는 수술 2일 후 퇴원하였고 안구의 동통은 수술 직후, 제5번 뇌신경 상악분지 영역의 감각저하는 2주에 걸쳐 서서히 회복되었다. 

고     찰 

   수술 후 2차적으로 발생한 경우를 제외한 상악동 점액낭종은 전체 부비동 점액낭종의 10%가 되지 않는 드문 질환이다.¹⁾ 점액낭종은 자연공의 폐쇄로 인해 발생하며 폐쇄의 흔한 원인으로는 알레르기 비염, 외상, 수술 등이 거론되고 있다.⁷⁾ 이 증례에서 상악동 점액낭종의 원인은 자연공 근처의 점막하공간에 발생한 기질화 혈종이 자연공을 막아서 발생한 것으로 생각된다(Fig. 5).
   상악동의 기질화 혈종은 드문 질환으로 팽창하면서 국소적으로 주변 조직을 파괴하기도 한다. 기질화 혈종의 원인이 되는 혈종의 기원에 대한 기전은 첫째로 비강 내 출혈이 상악동 내로 유입된 경우, 둘째로 상악동 내 혈관의 파열로 인한 상악동 내 또는 점막하 출혈이 된 경우 등을 생각할 수 있다.⁸⁾ 이 증례는 환자가 이전에 비출혈이 없었고 수술 전 자기공명영상 사진, 수술 소견, 병리조직 소견 등을 근거로 상악동 내측벽의 점막하에 혈종이 발생한 것으로 판단하였다. 어떠한 기전으로 혈종에 신생혈관이 발생하는가는 현재 알려지지 않았고 종양의 성장에서 보이는 혈관의 신생과 같은 과정을 밟을 것으로 생각된다. 
   기질화 혈종을 가진 대부분의 환자가 잦은 비출혈을 호소한다고 보고되지만 이 증례처럼 점막하 출혈에 의한 경우 비출혈이 없을 수도 있다. 기질화 혈종은 주변 골조직을 파괴하여 종종 악성종양으로 오인하여 비외접근으로 수술한 경우도 있다. 이 증례는 기질화 혈종의 발생부위가 상악동의 개구부에 위치하고 있어서 비교적 초기에 2차적인 점액낭종을 유발하였고 이로 인한 증상으로 기질화 혈종이 작은 초기에 발견할 수 있었다. 따라서 이 증례의 기질화 혈종은 크기도 작고 제거 당시에도 기질화가 진행중인 것을 관찰할 수 있었다. 조직학적 소견은 혈종을 둘러싸고 있는 호흡기 점막하에서 중앙부로 갈수록 신생혈관과 섬유화가 줄고 적혈구 덩어리가 증가하여 수술 중에 누출된 혈성 분비물은 기질화 혈종의 중앙부에 위치하고 있었고 조직학적 소견은 호흡기 점막 내부로부터 신생혈관과 섬유화가 시작하여 혈종의 중앙부로 진행하는 것을 짐작할 수 있었다. 기존의 보고에서는 혈종이 수술 당시 이미 부비동 전체를 채우고 있어서 혈종의 위치가 점막하 공간인지 점막외 부비동 내부인지에 대한 언급이 없었다. 이 증례를 보면 점막하 공간에 혈종이 생기고 이것이 점차 진행하여 기질화 혈종으로 발생하는 것으로 생각할 수 있다. 
   일측 상악동을 가득 채우는 팽창성 병변에 대한 감별진단으로는 점액낭종, 혈관종, 기질화혈종, 악성 종양 등을 들 수 있다. 혈관종과 악성 종양은 다양한 정도의 조영 증강을 보이며, 악성 종양은 주변의 뼈를 파괴하는 양상을 보이는 경우가 많다. 점액낭종과 기질화혈종은 조영 증강을 보이지 않으며 자기공명영상에서 점액낭종은 단백질 농도에 따라 다양한 신호강도를 보일 수 있고, 기질화혈종은 주변 뼈를 파괴하여 악성 종양으로 오인될 수 있다.
   상악동에 발생한 점액낭종이 상악동 점막하의 기질화 혈종에 의해 발생한 경우는 현재까지 보고된 적이 없다. 이 증례는 점액낭종의 원인 분석에 있어서 기질화 혈종의 역할에 대한 연구가 필요함을 시사하는 흥미있는 증례로 편측성 부비동 질환의 감별진단에 기질화 혈종을 포함해야 할 것으로 생각한다.

1. Natvig K, Larsen TE. Mucocele of the paranasal sinuses. J Laryngol Otol 1978;92(12):1075-82.

2. Busaba NY, Salman SD. Maxillary sinus mucoceles: Clinical presentation and long-term results of endoscopic surgical treatment. Laryngoscope 1999;109(9):1446-9. 

3. Ozhan S, Arac M, Isik S, Oznur II, Atilla S, Kemaloglu Y. Pseudotumor of the maxillary sinus in a patient with von Willebrand's disease. Am J Roentgenol 1996;166(4):950-1.

4. Unlu HH, Mutlu C, Ayhan S, Tarhan S. Organized hematoma of the maxillary sinus mimicking tumor. Auris Nasus Larynx 2001;28(3):253-5.

5. Tabaee A, Kacker A. Hematoma of the maxillary sinus presenting as a mass-a case report and review of literature. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2002;65(2):153-7. 

6. Lee BJ, Park HJ, Heo SC. Organized hematoma of the maxillary sinus. Acta Otolaryngol 2003;123(7):869-72.

7. Weber AL. Inflammatory diseases of the paranasal sinuses and mucoceles. Otolaryngol Clin North Am 1988;21(3):421-37.

8. Helidonis E, Myers EN. Organized hematoma of the neck simulating carotid body tumor. Int Surg 1975;60(10):519-20.