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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1998;41(8): 1091-1093. |
| Mucosa-Associated Lymphoid Tissue Lymphoma of the Parotid Gland Mimicking Warthin's Tumor. |
| Geon Choi, Dong Hee Yoo, Ho Jeong Park, Jong Ouck Choi |
| Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, Korea University College of Medicine, Seoul, Korea. geonchoi@kamc.or.kr |
| Warthin’s Tumor와 유사한 임상양상을 보인 Mucosa-Associated Lymphoid Tissue 림프종 |
| 최 건 · 유동희 · 박호정 · 최종욱 |
| 고려대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실 |
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| 주제어:
MALT 림프종ㆍWarthin씨 종양. |
| ABSTRACT |
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The parotid tumor which presents as solid and cystic mass on computed tomography, shows hot uptake on technetium-99m scan and oxyphilic oncocytic cells and intermingled lymphocytes on fine needle aspiration usually suggests Warthin's tumor.
We have treated a patient with such preoperative findings of Warthin's tumor. However, the pathologic diagnosis of the surgical specimen was mucosa-associated lymphoid tissue lymphoma. |
서론
이하선에는 조직병리학적으로 여러가지 형태의 종양이 발생하며, 조직병리학적 분류에 따른 생물학적 특성이 달라지고 치료방법과 술후 경과도 달라지므로 이하선 종양의 수술전 진단은 중요하다.1) 이하선의 양성종양 중 2번째로 빈발하는 Warthin씨 종양은 전산화단층촬영에서 고형부(solid portion)와 낭종부(cystic portion)가 함께 존재하며,2) 세침흡인검사(fine needle aspiration)상 호산성의 종양세포(oxyphilic oncocyte)와 림프구가 관찰되는 특징적 소견을 보이고,3) technetium-99m 주사에서 온점(hot spot)을 보이는 등의 특성을 갖고 있다.4)
71세 여자환자의 이하선에 발생한 종양의 술전 진단과정 중 시행한 전산화단층촬영에서 고형부와 낭종부가 함께 존재하였고, 세침흡인검사상 림프구가 주로 관찰되었으며, technetium-99m 주사에서 온점(hot spot)을 나타내어 Warthin씨 종양을 의심하였다. 이 환자에서 이하선 천엽적출술을 시행하였으나, 술후 조직병리검사에서 mucosa-associated lymphoid tissue(MALT) 림프종으로 진단되었다.
증례
71세 여자환자로 5개월전에 발견되어 점차 커지는 좌측 이하선의 종물을 주소로 내원하였다. 내원시 종물은 이하선의 미부(tail)에 3×4 cm 크기로 표면은 매끄러웠고, 낭종의 촉감이 있었으며, 경부에서 비정상적인 림프절은 촉지되지 않았고, 기타 이학적 소견은 정상이었다. 전산화단층촬영에서 고형부와 낭종부가 함께 존재하였고(Fig. 1), 세침흡인검사에서 림프구가 주로 관찰되었으며, technetium-99m 주사에서 온점(hot spot)을 보였다(Fig. 2). 기타 통상적 술전검사는 정상이었다.
1996년 11월 21일 Warthin씨 종양을 의심하여 이하선 천엽적출술을 시행하였다. 이하선 천엽을 안면신경과 박리하고 4×3.5×3 cm의 갈색의 표면을 가진 낭종부와 고형부가 섞여 있는 종양을 이하선천엽과 함께 적출하고 1996년 11월 27일 퇴원하였다.
적출한 종물의 조직병리검사에서는 낭부에서는 점액류(mucocele)와 유사한 양상을 보였으나 고형부에서는 단형성의(monomorphous) 중심세포와 유사한(centrocyte-like) 세포의 집단이 근상피성(myoepithelial) 병변으로 침습하는 양상을 보였고(Fig. 3), B세포 표지자인 단클론성 항체 L-26(미국Zymed사)을 사용한 면역조직학적 염색에서 양성을 보여 저급(low-graded) B세포 mucosa-associated lymphoid tissue(MALT) 림프종으로 진단되었다.
술후 4500 cGy의 방사선치료를 좌측 이하선 부위에 실시하였으며 술후 14개월에 추적관찰한 결과 재발의 증후는 없었다.
고찰
타액선에 발생하는 악성림프종은 타액선종양의 1.7%를 차지하는 드문 종양으로5) Kassan등6)에 의하면 136명의 건성 증후군(sicca syndrome)을 가진 여성에서 6개월에서 13년 사이에 7명의 환자에서 악성림프종이 발병되었음을 보고하여 건성 증후군을 특징으로 하는 근상피성 타액선염(myoepithelial sialadenitis)등과 같은 자가면역질환과 악성림프종과 연관이 있음이 알려졌다. 건성증후군과 연관된 이하선의 악성림프종은 소화기관이나 폐등 타부위에 발생하는 MALT 림프종과 마찬가지로 점막내의 B 세포에서 기원하며 저급의 분화도를 보이고, 예후는 동급의 분화도를 보이는 림프절에 발생하는 림프종보다도 좋은 것으로 보고되었다.7) 이하선의 MALT 림프종의 치료는 이하선 적출술을 단독으로 시행하거나 술후에 방사선 치료 또는 항암화학요법을 병용하기도 한다.8) 본 증례에서는 건성 증후군은 없었으며, 술전에 Warthin’s 종양으로 의심하여 이하선 천엽적출술을 시행하였기 때문에 수술 단독으로는 치료가 불충분하다고 판단되어 술후 방사선 치료를 추가하였으며, 수술 후에 복부 및 골반 전산화단층촬영을 비롯한 전신검사에서 타부위에 의심되는 병변이 없어 항암화학요법은 시행하지 않고 관찰중이며 술후 14개월의 추적관찰에서 재발의 증거는 없었다.
이 증례에서 Warthin씨 종양을 의심하게 된 주된 이유는 technetium-99m 주사에서 온점을 보이는 소견이었다. Technetium-99m 주사에서 온점을 보이는 종양은 Warthin씨 종양과 호산성 과립세포종(oncocytoma)이지만9) 건성증후군이 있을 때도 온점을 보이는 예들도 보고되었다.10) 또한 MALT 림프종과 건성 증후군과의 관계가 깊다고 알려져 있어6) 본 증례에서 열종을 보이는 소견이 건성 증후군과 관련이 있을 가능성도 있기 때문에 수술 적출물에서 종양 주위의 이하선 조직을 재검토하였으나 건성증후군에서 보이는 조직병리학적 소견은 관찰되지 않았다. 영문문헌과 국내문헌을 검색한 결과에서 타액선에 발생한 MALT 림프종에서 technetium-99m 주사에서 온점(hot spot)을 보였다는 보고는 없었다. 최근에는 타액선 종양의 진단법에서 technetium-99m 주사를 생략하는 경우가 많지만1) 타액선 종양의 진단과정 중 세침흡인검사에서 림프종이 의심될 때 technetium-99m 주사를 시행하는 임상적 시도를 하면 MALT 림프종에서 technetium-99m 주사의 소견을 확립할 수 있을 것으로 생각된다.
본 증례에서 술전에 Warthin씨 종양으로 생각하게 된 이유는 열종을 보인 technetium-99m 주사 소견 외에도 전산화단층촬영에서 고형부와 낭종부가 함께 존재하였으며 세침흡인검사에서 림프구가 주로 나타나는 소견을 보인 점이다. 전산화단층촬영에서 고형부와 낭종부가 함께 존재하였는데 이러한 소견은 Warthin씨 종양에서의 특징적인 소견이다.2) 세침흡인검사에서는 림프구가 주로 나타나는 소견을 보였는데, Warthin씨 종양에서 세침흡인 검사의 특징적인 소견은 호산성의 종양세포(oxyphilic oncocyte)와 림프구가 석여있는 양상을 보이지만 동반된 염증이 있을 때는 호산성의 종양세포 없이 림프구만이 관찰될 수 있다.3) 따라서 이 환자의 세침흡인검사 결과는 Warthin씨 종양을 배제할 수 있는 소견이 아니라고 판단하였다.
결론적으로 지금까지 문헌에 보고되지 않은 Warthin씨 종양과 술전양상이 유사한 MALT림프종을 경험하여 향후 MALT림프종에서 technetium-99m주사를 포함한 임상상을 확립하는 것이 필요할 것으로 생각된다
REFERENCES
1) Byrne MN, Spector JG. Parotid masses: Evaluation, analysis, and current management. Laryngoscope 1988;98:99-105.
2) Choi G, Kim HY, Jeong PH, Jung KY, Choi JO. Clinical study of Warthin’s tumor. Korean J Otolaryngol 1996;39:1820-27.
3) Lindberg LG, Akerman M. Aspiration cytology of salivary gland tumors. diagnostic experience from 6 years of routine laboratory work. Laryngoscope 1976;86:584-94.
4) Weinstein GS, Harvey RT, Zimmer W, Ter S, Alavi A. Technetium-99m pertechnetate salivary gland imaging: Its role in the diagnosis of Warthin’s tumor. J Nucl Med 1994;35:179-83.
5) Gleeson MJ, Bennet MH, Cawson RA. Lymphomas of salivary glands. Cancer 1986;58:699-704.
6) Kassan SS, Thomas TL, Moutsopoulos HM, Hoover R, Kimberly RP, Budman DR. Increased risk of lymphoma in sicca syndrome. Ann Int Med 1978;89:888-92.
7) Isaacson PG, Spencer J. Malignant lymphoma of mucosa-associated lymphoid tissue. Histopathology 1987;11:445-62.
8) Takahashi H, Cheng J, Fujita S, Tsuda N, Tejuta F, Liu A-R, et al. Primary malignant lymphoma of the salivary gland: A tumor of mucosa-associated lymhoid tissue. J Oral Pathol Med 1992;21:318-25.
9) Higashi T, Murahashi H, Ikuta H, Mori Y. Identification of Warthin’s tumor with technetium-99m pertechnate. Clin Nucl Med 1987;12:796-800.
10) Greyson ND, Noyek AM. Radionuclide scanning. J Otolaryngol 1982;2(Suppl 10):1-47.
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