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서     론

   갑상선은 발생과정 중 처음으로 나타나는 내분비조직으로, 수정 후 약 24일에 원시인두 바닥 정중부의 내배엽조직에서 나타나기 시작한다. 갑상선 게실(thyroid diverticulum)로 알려진 낭을 형성하며 발생 중인 설골과 후두연골을 지나 하강한다. 발생 중인 갑상선은 혀와 갑상설관(thyroglossal duct)으로 연결되어 있으며, 이 관의 혀 쪽 입구는 맹공(foramen cecum)으로 불린다. 발생 7주차에 갑상선은 본래의 모양을 가지고 성인과 같은 위치에 도달하며, 정상적으로 이 시기에 갑상설관은 퇴화하여 사라진다. 갑상선의 하강 과정이 정상적으로 이루어지지 않고 중간에 멈추게 되면 이소성 갑상선이 된다.¹⁾ 
   이소성 갑상선은 2~4번째 기관지 연골의 전측방에 위치하지 않은 모든 갑상선조직으로 정의된다. 전체의 90%가 설근부에 발생하며 종격동, 폐, 식도, 심장 등에서 발견되기도 한다.²⁾ 
   이중 이소성 갑상선(dual ectopic thyroid)은 갑상선조직이 서로 다른 두 곳에 존재하는 것으로 매우 드물게 발생하며, 영어문헌에 27예가 보고되어 있고 국내에서는 15세 여아와 7세 여아의 증례가 발표되어 있다.^3,4) 최근 저자들은 19세 남자 환자에서 발생한 이중 이소성 갑상선을 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   19세 남자 환자가 6개월 전부터 서서히 커지는 무통성의 전경부 종물을 주소로 내원하였다. 신체검사 중 정중부 설골상부에서 약 1.5 cm 크기의 가동성의 견고한 종물이 만져졌으며 침을 삼킬 때 상하로 움직였다(Fig. 1A). 경부의 다른 곳에서 촉지되는 종물은 없었으며 정상 갑상선도 만져지지 않았다. 피로하면 목의 이물감이 나타난다고 하여 내시경으로 설근부를 관찰하였다. 유곽유두 뒤쪽의 설맹공 부근에서 약 2 cm 정도의 표면이 매끄러운 붉은 색의 융기된 종물이 관찰되었으며(Fig. 1B), 후두의 다른 곳에는 특이한 소견은 없었다. 과거력 및 가족력에 특이한 사항은 없었다. 이상의 소견으로 이중 이소성 갑상선을 의심하여 갑상선 기능검사, 경부 전산화단층촬영, 갑상선 동위원소검사를 시행하였다. T3는 0.94 ng/dL(정상치：0.58~1.59 ng/dL), free T4는 1.04 μg/dL(정상치：0.70~1.48 μg/dL), 그리고 TSH는 13.96 μIU/mL(정상치：0.35~4.94 μIU/mL)로 측정되어 무증상 갑상선기능저하증(subclinical hypothyroidism)의 소견을 보였다. 경부 전산화단층촬영에서는 설근부에 2×2 cm 크기의 주위와의 경계가 명확하고 조영증강이 되는 종물과 설골상부 정중부에 1.5×1.5 cm의 동일음영의 병변이 관찰되었으며, 정상 위치의 갑상선은 나타나지 않았다(Fig. 2). _99mTc pertechnate를 이용한 갑상선 동위원소검사에서 설근부와 설골상부에서 2개의 독립적인 섭취가 관찰되었다(Fig. 3). 이상의 검사결과로 이중 이소성 갑상선으로 진단되었으며, 현재 Synthyroid(0.1 mg/day, 부광제약, 한국)를 복용하는 갑상선 호르몬 억제요법으로 치료 중이다.

고     찰

   이중 이소성 갑상선은 모든 연령대(4~71세)에서 발견될 수 있으며, 평균 나이는 15세로 알려져 있다.⁵⁾ 대개의 경우 사춘기 혹은 임신 후 갑상선 호르몬의 생리적 요구량이 증가하면서 이소성 갑상선의 크기가 증가하며 내원하는 경우가 많다. 본 증례의 경우도 신체활동이 활발한 군 복무 중인 육군병사로서 입대한 이후 6개월간 크기가 서서히 증가하는 전경부 종물로 내원하여 진단된 경우이다.
   이중 이소성 갑상선은 여성과 남성의 비율은 1.25：1로 성별에 따른 차이가 거의 없는 것으로 알려져 있다.⁵⁾ 주로 설근부에 발생하는 이소성 갑상선은 약 4~7배 정도 여성에서 잘 발생하지만,⁶⁾ 이중 이소성 갑상선은 남녀의 비율이 크게 다르지 않는다는 것이 특이하며, 본 증례는 국내에서 보고된 2예와는 달리 19세 남자에서 발생한 경우이다.
   증상은 무증상에서 전경부 종물, 연하장애, 호흡곤란, 발성장애 등으로 다양하며 발생 위치에 따라 설맹공하부에 발생하는 설근부(lingual)와 이설골근(geniohyoid m.)과 하악설골근(mylohyoid m.) 사이에 발생하는 설하부(sublingual), 설골상부(suprahyoid) 및 설골하부(infrahyoid)로 구분된다. 현재까지 보고된 문헌들에 따르면 첫 번째 갑상선조직의 발견 위치는 설근부와 설하부가 각각 19예와 7예 이고, 두 번째 이소성 갑상선은 설골하부 15예(55%), 설골상부 8예(30%), 설하부 2예(7%), 간문맥 1예(4%) 등이라고 한다.⁵⁾ 국내에 보고된 2예는 설근부-설골하부에 위치하는 경우였으며 저자들이 경험한 경우는 설근부-설골상부에 위치하는 경우이다. 
   이중 이소성 갑상선의 경우 48%에서 호르몬 이상이 없는 전경부종물로 나타나며 31%에서 무증상 갑상선기능저하증(subclinical hypothyroidism)을 보이고 약 13%에서 갑상선기능저하증(clinical hypothyroidism)을 보인다고 한다.⁷⁾ 본 증례에서는 T3와 free T4는 정상 범위에 있었고, TSH가 크게 증가하여 무증상 갑상선기능저하증의 소견을 보였으며, 최근 수개월간 전경부종물의 크기가 약간 증가한 것 외에 다른 증상은 호소하지 않았다. 
   이중 이소성 갑상선의 경우 정상적인 위치에 갑상선이 존재하는 경우는 거의 없기 때문에 신체검사나 초음파에서 갑상선이 정상 위치에 보이지 않을 때 구강, 설근부 및 전경부를 면밀히 검사해야 한다. 컴퓨터 단층촬영검사에서 정중부의 조영증강이 되는, 주변과의 경계가 명확한 종물로 관찰되며 수술적 치료가 계획되었을 경우 주위구조물과의 관계가 나타난다. 갑상선 동위원소검사(thyroid scintigraphy)는 이소성 갑상선의 가장 유용한 비침습적 검사법으로 알려져 있고, 갑상선의 기능을 반영하는 검사법이기 때문에 구강이나 경부의 다른 종물과 감별할 수 있게 한다.⁷⁾ 세침흡입검사는 악성변화와 갑상선의 종대를 구별하게 해주며 이소성 갑상선의 진단에 도움을 준다. 이소성 갑상선의 악성변화 가능성은 정상 갑상선의 그것과 비슷하다고 알려져 있으며, 악성변화의 80~95%는 유두상 갑상선 암종으로 보고되어 있다.⁸⁾
   이소성 갑상선은 증상이 없고 크기가 작으며, 갑상선 기능이 정상일 때는 정기적으로 갑상선 기능검사 등을 시행하여 추적관찰한다. 내과적 치료는 갑상선 호르몬을 투여하여 갑상선 자극 호르몬을 억제함으로써 이소성 갑상선의 크기를 줄일 수 있다. 주로 경한 증상이 있는 경우나 TSH가 증가되어 있는 경우에 사용할 수 있는 방법이다. 호르몬 치료에도 반응하지 않는 갑상선 기능이상이나, 출혈, 호흡곤란, 연하곤란 등이 지속되면 외과적 절제술을 고려할 수 있지만, 술 후 갑상선 기능이 저하되는 단점이 있다. 과거에는 설갑상선의 경우 설중앙 분리법이나 경구강 접근법 등을 이용하여 외과적 절제를 하였으나 최근에는 거의 시행되지 않고 있다.⁹⁾ 본 증례에서는 설갑상선에 의한 자각증상이 미미하고 전경부종물의 크기도 약 1.5 cm 정도이며 TSH가 정상보다 증가되어 있어 갑상선 호르몬 투여요법으로 치료 중이다.
   저자들은 수개월 동안 서서히 커진 전경부종물로 내원한 19세 남자 환자를 구강 및 설근부의 신체검사를 통하여 이중 이소성 갑상선으로 의심하고, 갑상선 기능검사, 컴퓨터단층촬영, 갑상선 동위원소검사법으로 진단한 후 갑상선 호르몬 투여요법으로 치료 중인 증례를 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다. 

1. Moore KL, Persaud TV. The Developing Human-clinically oriented embryology. 5^th ed. Philadelphia: Sauders WB.;1993. p.200-3.

2. Batsakis JG, El-Naggar AK, Luna MA. Thyroid gland ectopias. Ann Otol Rhinol Laryngol 1996;105(12):996-1000.

3. Choi JH, Kim DH, Kang HJ, Lee DJ, Lee HM. Dual ectopic thyroid: A case report. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2001;44(8):897-900.

4. Kim DY, Yang SH, Song SH, Park JS. Dual ectopic thyroid. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2001;44(10):1120-2.

5. Sood A, Sood V, Sharma DR, Seam RK, Kumar R. Thyroid scintigraphy in detecting dual ectopic thyroid: A review. Eur J Nucl Med Mol Imaging 2008;35(4):843-6.

6. Williams JD, Sclafani AP, Slupchinskij O, Douge C. Evaluation and management of the lingual thyroid gland. Ann Otol Rhinol Laryngol 1996;105(4):312-6.

7. Chawla M, Kumar R, Malhotra A. Dual ectopic thyroid: Case series and review of the literature. Clin Nucl Med 2007;32(1):1-5.

8. Bayat MR, Vawda F, Campbell H. Dual ectopic thyroid. Clin Radiol 2005;60(7):821-5.

9. Huang TS, Chen HY. Dual thyroid ectopia with a normally located pretracheal thyroid gland: Case report and literature review. Head Neck 2007;29(9):885-8.