교신저자：조광재, 480-717 경기도 의정부시 금오동 65-1번지  가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
교신저자：전화：(031) 820-3797 · 전송：(031) 847-0038 · E-mail：entprince@hanmail.net

서     론 

   비강 내에 발생하는 과오종은 매우 드문 질환으로 알려져 있으며, 1973년 Kacker 등이 처음 비강 내의 과오종에 대해 보고한 이후 다양한 형태의 과오종이 보고되고 있다.¹⁾ 비강, 부비동, 그리고 비인강에서 발견되는 과오종은 그 구성 성분의 기원에 따라 다양한 스펙트럼으로 분류할 수 있으며, 상피 조직에서 유래한 상피성 과오종에서부터 간엽 조직에서 유래한 간엽성 과오종까지 여러 형태가 있다. 이 중 상피조직에서 유래한 상피성 과오종은 종괴 내의 분화된 성분에 따라 순수하게 호흡상피에서 유래한 선종양(adenomatoid) 과오종과, 이러한 선종양 과오종 내부에 연골 혹은 골화성 분화를 보이는 부분이 있을 경우 연골-골화성(chondro-osseous) 과오종으로 분류하였다.²⁾ 현재까지 세계적으로 50예의 상피성 과오종이 보고되었으며, 이중 연골-골화성 과오종은 선종양 과오종에 비해 드물어 14예에 불과하다.³⁾ 또한 국내에서 비강에 발생한 선종양 과오종은 보고된 바가 있었으나 아직까지 연골-골화성 과오종에 대하여 보고된 바가 없었다.⁴⁾
   이에 저자들은 비폐색을 주소로 내원한 환자에게서 비강 내에 발생한 연골-골화성 과오종 1예를 치험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   57세 남자가 4개월 전부터 발생한 우측 비폐색을 주소로 내원하였다. 환자는 또한 우측 비강의 이물감 및 후비루를 호소하고 있었으며, 그 외 비증상은 호소하고 있지 않았다. 환자는 비외상력이나 수술력 등의 과거력은 없었으며, 가족력상에서도 특이사항은 없었다. 이학적 검사상 후비공 상부 5 mm 상방 위치에 우측 비중격 후방부에서 기시한 노란색의 단일 종괴가 비인강으로 돌출되어 있는 것이 관찰되었으며, 이 종괴의 표면은 폴립양 모양이었고 비중격 후방의 종괴 기시부를 제외한 하비갑개나 비강저, 비인두와의 연관성은 관찰되지 않았다(Fig. 1). 전산화단층촬영상 우측 비강내에서 발생하여 비인강까지 연장된 13×28×43 mm 크기의 종괴를 보였으며 이 종괴의 내부에는 주변 골조직과 비슷한 신호 강도의 석회화 음영이 관찰되었다(Fig. 2). 종괴는 조영 증강이 되지 않았으며, 골파괴나 부비동을 침범한 소견은 없었다. 주변 림프절 등에 이상 소견도 관찰되지 않았다. 외래에서 시행한 조직 검사상 만성 염증 및 일부 골조직 소견을 보였으며, 악성을 의심할 만한 소견은 보이지 않아 비내 내시경 접근으로 종괴의 완전적출을 계획하였다. 종괴의 기시부인 우측 비중격 후방부의 점막을 포함하여 비내 내시경 접근법으로 종괴의 완전 적출술을 시행하였다. 적출된 폴립양 종괴의 전면은 노란색의 점막으로 굴곡져 있었으며(Fig. 3A), 후면은 비교적 얇은 점막으로 덮여 있는 골부분이 관찰되었다(Fig. 3B). 종괴는 광학 현미경상 정상적인 모양의 섬모호흡상피로 피복되어 있었으며, 간질은 성긴 섬유성 결합조직으로 이루어져 있었고 만성 염증세포의 침윤을 동반하고 있었으나 이형성이나 악성변화는 관찰되지 않았다(Fig. 4A). 그 외 무골층으로 이루어진 골주와 낭구조 등이 관찰되었으며 골주 내에는 균일한 크기의 뼈세포방(osteocyte lacuna)이 존재하였고, 정상적인 모양의 골세포가 존재하였다(Fig. 4B). 환자는 합병증 없이 술 후 4개월까지의 추적관찰에서 재발 등의 소견은 보이지 않고 있다(Fig. 5).

고     찰

   과오종이란 양성이며, 신생물이 아닌 기형의 한 종류로서 발생부위에 있는 고유의 조직들 중 하나 또는 그 이상의 세포 성분이 과도하게 증식한 것을 말한다.⁵⁾ 신체 어느 부위에나 발생 가능하며 폐, 신장, 소장 등에 호발하는 것으로 알려져 있다.³⁾ 1995년 Wenig와 Heffner는 비강, 부비동, 그리고 비인강에서 호흡 상피로 피복되어 있는 과오종을 발표하였으며 이는 이전까지 보고되었던 과오종과 조직학적으로 다른 종류의 과오종으로 확인되었다.⁶⁾ 이후 1996년 Adair 등은 같은 병리학적 과정을 거치나, 호흡 상피와 연골 또는 골성 성분을 모두 가진 조직학적 변이를 보고하였고 이를 연골-골화성 과오종으로 분류하였다.⁷⁾ 
   비강, 부비동, 그리고 비인강에서 발견되는 선종양 과오종은 6.8：1로 남자에서 호발하는 것으로 알려져 있으나, 연골-골화성 과오종은 1：1.8로 여자에서 호발한다.³⁾ 발생 부위로는 70% 정도가 비중격의 후방부에서 발생하며, 그 외에 비인강과 사골동, 전두동 드물게 접형동에서 발견된다. 임상적으로는 주로 비폐색, 비출혈, 그리고 만성 부비동염의 증상을 나타낸다.
   상피성 과오종은 조직학적으로 다양한 크기의 샘으로 구성되어 있으며, 이들 샘은 표면의 술잔세포와 섬모 호흡상피가 고유층으로 함입되어 형성된다. 간질 조직은 간질 부종, 혈관 및 섬유모세포 증식, 만성 염증성 세포의 산재 등비부비동 염증성 폴립과 비슷한 조직학적 소견을 보인다. 이러한 부분에서 유일한 조직학적 특징은 샘상피세포의 위축성 변화와 샘을 둘러싸고 있는 간질의 유리질화이다.³⁾ 샘상피세포의 위축성 변화란 정상 호흡상피세포인 거짓중층섬모원주상피세포가 입방상피세포모양으로 편평화되어 한 층처럼 보이는 것을 말하며, 간질의 유리질화란 샘주변의 간질이 기저막처럼 샘을 둘러싸고 있는 모습을 말한다. 연골-골화성 과오종은 이러한 선양성 과오종의 조직학적 소견과 더불어 연골성 혹은 골성 기둥이 혼재되어 있어야 하며, 이형성이나 종양성 변화가 관찰되지 않아야 한다. 본 증례에서도 샘상피세포의 위축성 변화와 더불어 유리질화가 관찰되었으며 어떠한 이형성이나 악성변화도 관찰되지 않았다. 하지만 이러한 조직학적 소견은 종종 단순한 염증성 폴립으로 오인되기도 하며, 간혹 반전성 유두종이나 선암종(adenocarcinoma)으로 판단하여 불필요한 근치적 수술을 시행할 수 있게 된다. 
   연골-골화성 과오종과 감별해야 할 질환으로는 부비동에서 비교적 자주 접하게 되는 골종(osteoma), 골화성 섬유종(ossifying fibroma), 그리고 섬유성 이형성증(fibrous dysplasia) 등과 같은 양성 섬유-골화성 병변(benign fibro-ossous lesion)이다.^3,8) 골종은 신생물(neoplasm)인지 아닌지 분류가 확실하진 않으나 양성이며, 머리뼈나 안면뼈에서 돌출된 모양을 보인다. 크기와 침범한 위치에 따라 다양한 임상 증상을 보이며 방사선 검사상 주변 골조직의 파괴 없이 둥그런 모양의 경계가 분명한 종괴로 보인다. 조직학적으로는 골종의 구성 성분에 따라 치밀뼈종과 해면뼈종으로 구분된다. 골화성 섬유종은 신생물로 분류되며, 정상 골격근의 성장이 정지된 후 확장이 계속되는 질환이다. 방사선학적 검사상에서 국한된 난형 또는 구형의 모양의 경화된 경계선을 보이며, 내부에는 다양한 방사선 투과성을 보인다.⁹⁾ 현미경 검사상에서는 골모세포로 피막된 뼈층판의 침착을 보인다. 섬유 이형성증의 방사선학적 검사 소견은 골과 무기질화 양에 따라 결정되며, 특징적으로 간유리(ground glass) 모양을 보인다.¹⁰⁾ 현미경 검사상에서는 뼈층판 소견이 없이 다양한 무층골(woven bone) 소견을 보이며, 골모세포의 피막이 존재하지 않는다. 섬유-골화성 과오종의 경우 골모세포의 피막이 관찰되지 않으며, 성숙한 뼈층판이 보인다는 점에서 골화성 섬유종과 골종을 감별할 수 있다. 또한 방사선학적 검사로 섬유 이형성증과 감별을 할 수 있다.
   선종양 과오종이나 연골-골화성 과오종은 양성 종괴이며, 치료는 종괴의 완전 적출로 충분하다. 하지만 매우 드물게 발견 되기 때문에 반전성 유두종이나, 선암종와 같은 다른 병변과 조직학적으로 감별에 실패하게 될 경우 불필요한 근치적 수술을 시행할 수 있게 된다. 방사선학적 검사와 수술 시의 소견, 그리고 조직학적 소견을 종합하여 적절한 수술 방법을 결정하는 것이 가장 중요하다.

1. Kacker SK, Dasgupta G. Hamartomas of the ear and nose. J Laryngol Otol 1973;87(8):801-5.

2. McDermott MB, Ponder TB, Dehner LP. Nasal chondromesenchymal hamartoma: An upper respiratory tract analogue of the chest wall mesenchymal hamartoma. Am J Surg Pathol 1998;22(4):425-33.

3. Roffman E, Baredes S, Mirani N. Respiratory epithelial adenomatoid hamartomas and chondroosseous respiratory epithelial hamartomas of the sinonasal tract: A case series and literature review. Am J Rhinol 2006;20(6):586-90.

4. Park KH, Kwon SU, Yoon SW, Joo JE. A case of adenomatoid hamartoma originated from nasal cavity. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2004;47(12);1323-5.

5. Willis RA. Hamartoma and Hamartomatous syndromes. In: Borderland of embryology and pathology. 2nd ed. London: Butterworths;1962. p.351-92.

6. Wenig BM, Heffner DK. Respiratory epithelial adenomatoid hamartomas of the sinonasal tract and nasopharynx: A clinicopathologic study of 31 cases. Ann Otol Rhinol Laryngol 1995;104(8): 639-45.

7. Adair CF, Thompson LDR, Wenig BM, Heffner DK. Chondroosseous and respiratory epithelial hamartomas of the sinonasal tract and nasopharynx. Mod Pathol 1996;9:100.

8. Boudewyns AN, van Dinther JJ, Colpaert CG. Sinonasal fibro-osseous hamartoma: Case presentation and differential diagnosis with other fibro-osseous lesions involving the paranasal sinuses. Eur Arch Otorhinolaryngol 2006;263(3):276-81.

9. Harrison DFN. Osseous and fibro-osseous conditions affecting the craniofacial bones. Ann Otol Rhinol Laryngol 1984;93(3 Pt1):199-203.

10. Brannon RB, Fowler CB. Benign fibro-osseous lesion: A review of current concepts. Adv Anatom Pathol 2001;8(3):126-43.