교신저자：권재환, 600-730 부산광역시 중구 대청동 4가 12번지  메리놀병원 이비인후과
교신저자：전화：(051) 461-2205 · 전송：(051) 461-0297 · E-mail：wejae99@hanmail.net

서     론

   림프 기형은 출생 시 또는 대부분 2세 이하에서 발생하는 림프계 발달 이상으로 비교적 흔한 질환이다.^1,2,3) 낭의 크기와 위치에 따라 크게 두 군으로 나눌 수 있는데, 이 중 하악설골근 상부에서 주로 발생하는 미세낭종형은 구강, 구순, 혀를 침범할 수 있으며 경계가 불분명하고 주변 근육과 지방층으로 침윤하는 양상을 보인다. 대부분의 미세낭종형 림프기형은 완전 적출이 어렵고, 합병증의 가능성 때문에 수술적인 치료보다는 보존적인 접근법이 필요하다.^1,4,5,8) 본원에서는 구강 내 발생한 림프 기형 환자 2예에서 라디오전파(radiofrequency)를 이용한 응고술(ablation)을 시행하여 재발이나 합병증 없이 성공적으로 치료하였기에, 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

증  례 1
   13세 여자환자가 1년 전 우연히 발견한 혀의 종괴를 주소로 내원하였다. 이후 지속적으로 크기의 변화가 있었으나 다른 치료나 검사를 받은 적은 없었다. 신체검사상 혀의 우측 부위에 정중선을 넘어서는 3×4 cm 크기의 종괴가 관찰되었고, 감염이나 출혈의 양상은 보이지 않았다(Fig. 1A). 방사선학적 검사상, MRI T2 영상에서 우측 혀의 가운데 부위에 불규칙한 고신호 강도를 가지는 병변이 관찰되었다(Fig. 2). 술 전 2주간의 항생제 및 스테로이드 요법에도 반응이 없어 국소마취 시행 후 종괴에 대한 생검을 시행하였다. Coblator(r)II(ENTec, Sunnyvale, CA)와 바늘전극을 이용하여 병변부위의 점막하로 삽입한 후 6의 출력 수준(output power level)으로 9~12초간 응고술을 시행하였다. 시술은 약 10 mm 간격으로 총 4곳에 시행하였다. 술 후 정상적인 식사 및 생활이 가능하였으며, 술 중 및 술 후 통증과 출혈은 관찰되지 않았고 염증, 미각 이상 등의 합병증도 발생하지 않았다. 술 중 시행한 조직 검사상 림프기형으로 진단되었으며, 현재 술 후 12개월째로 종괴의 크기는 지속적으로 감소하였고, 합병증은 없는 상태이다(Fig. 1B, C and D).

증  례 2
   24세 남자 환자가 출생 시부터 지속적인 크기 변화가 있는 좌측 협부 종괴를 주소로 내원하였다. 신체검사상 좌측 협부 점막에 4×4 cm 크기의 불규칙한 표면을 가지는 종괴가 관찰되었고, 감염이나 출혈의 양상은 보이지 않았다(Fig. 3A). 방사선학적 검사상 MRI T2영상에서 좌측 협부에 불규칙한 고신호 강도를 가지는 병변이 관찰되었다(Fig. 4). 술 전 2주간의 항생제 및 스테로이드 치료에 호전이 없어, 국소마취 시행 후 Coblator^®II와 바늘전극을 이용하여 병변부위의 점막하로 삽입한 후 6의 출력 수준으로 9~12초간 응고술을 시행하였다. 시술은 약 10 mm 간격으로 총 5곳에 시행하였다(Fig. 3B). 
   술 후 즉시 정상적인 식사 및 생활이 가능하였으며, 술 중 및 술 후 통증과 출혈은 관찰되지 않았고 염증, 감각이상, 안면신경 마비 등의 합병증도 발생하지 않았다. 현재 술 후 14개월째로 종괴의 크기는 지속적으로 감소하였고, 합병증은 없는 상태이다.

고     찰

   림프기형은 림프관의 발달 이상으로 발생하는 양성 종양으로 두경부와 구강내를 침범하며 대부분 2세 이하에서 발생한다.^1,2,3) 낭의 크기와 위치에 따라 크게 두 군으로 나눌 수 있다. 하악설골근 하부에 발생하는 대낭종형은 낭포성 수활액낭종(cystic hygroma)으로도 불리며 수술적 치료가 가장 효과적인 질환이다.^1,6,7) 이에 반하여 미세낭종형은 하악설골근 상부에 발생하며 설부, 입술, 협부, 안면부를 주로 침범하는 질환이다. 재발성 감염, 출혈, 종창, 압통 등의 증상을 나타낼 수 있으며, 특히 설부를 침범할 경우 연하곤란, 발음장애, 부정교합, 기도폐쇄 등의 증상을 나타낼 수 있다. 이는 상기도 감염 후나, 외상 후 병변 내 출혈로 증상이 더 심해질 수 있다.^1,2,4) 대부분의 경우 완전 적출이 어렵기 때문에 추가적인 수술이 필요할 수 있고, 수술시 주변 장기 손상으로 발성 및 호흡장애 등의 합병증이 유발될 수 있으므로 보존적인 접근법이 필요하다.^1,4,5,8) 이러한 병변들은 특징적인 방사선학적 소견을 보이는데, 컴퓨터 단층촬영에서는 조영제 사용 후 낭종벽의 조영증강과 함께 저음영의 병변을 관찰할 수 있다. 그리고 자기공명영상에서는 특징적으로 T1 강조영상에서는 저신호, T2 강조영상에서 고신호를 보이는 병변을 관찰할 수 있다.^9,10)
   치료에는 수술적 절제, cyclophosphamide나 interferon 등을 이용한 전신적 약물치료, bleomycin, OK-432 등을 이용한 경화 요법, Nd：YAG, CO2레이저를 이용한 절제 등이 있다. 림프기형은 서로 연결되지 않는 많은 낭포로 구성되어 있어 경화치료에 한계가 있고, 수술 시에는 주변 구조물의 기형을 남기지 않고 완전 절제가 불가능하며, 부분 절제를 시행할 경우 높은 재발률을 보인다.^{1,2,4,5,6,7,8,11,12)} 최근에는 라디오전파를 이용한 수술적 치료가 이비인후과 영역에서 많이 시도되고 있으며, 특히 코골이나 수면무호흡증, 비후성 비염 환자 등에서 조직의 부피 축소에 대한 안정성과 효과가 입증되고 있다.¹³⁾ 하지만 라디오전파를 이용한 구강 내 림프기형의 치료는 해외에서 발표되고 있으나 국내에서는 보고된 바가 없다. 라디오전파를 이용한 응고술은 낮은 열에너지로 조직을 파괴시켜 주위 조직의 손상이 적어 빠른 창상 치유 효과를 기대할 수 있다. 그리고 술 중과 술 후 출혈과 염증, 신경 손상 등의 부작용이 적고, 빠른 구강 내 섭취는 본 시술의 장점이다.^1,4,8) 이러한 라디오전파를 이용한 림프기형의 치료는 최소한의 술 후 합병증과 간편한 시술 등으로 인하여 보존적인 치료를 요하는 미세낭종형 림프기형 환자에게 효과적이라고 사료된다.

1. Edwards PD, Rahbar R, Ferraro NF, Burrows PE, Mulliken JB. Lymphatic malformation of the lingual base and oral floor. Plast Reconstr Surg 2005;115(7):1906-15.

2. Penna KJ, Verveniotis SJ. Lymphangiomatous macroglossia. Medical and surgical treatment. N Y State Dent J 1995;61(10):30-3.

3. Iamaroon A, Pongsiriwet S, Srisuwan S, Krisanaprakornkit S. Lymphangioma of the tongue. Int J Paediatr Dent 2003;13(1):62-3.

4. Grimmer JF, Mulliken JB, Burrows PE, Rahbar R. Radiofrequency ablation of microcystic lymphatic malformation in the oral cavity. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2006;132(11):1251-6.

5. Jian XC. Surgical excision of lymphangiomatous macroglossia: A case report. J Oral Maxillofac Surg 1997;55(3):306-9.

6. Burrows PE, Mason KP. Percutaneous treatment of low flow vascular malformations. J Vasc Interv Radiol 2004;15(5):431-45.

7. Kennedy TL, Whitaker M, Pellitteri P, Wood WE. Cystic hygroma/lymphangioma: A rational approach to management. Laryngoscope 2001;111(11 pt 1):1929-37.

8. Bozkaya S, Ugar D, Karaca I, Ceylan A, Uslu S, Baris E, et al. The treatment of lymphangioma in the buccal mucosa by radiofrequency ablation: A case report. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2006;102(5):28-31.

9. Borecky N, Gudinchet F, Laurini R, Duvoisin B, Hohlfeld J, Schnyder P. Imaging of cervico-thoracic lymphangiomas in children. Pediatr Radiol 1995;25(2):127-30.

10. Gelbert F, Riche MC, Reizine D, Guichard JP, Assouline E, Hodes JE, et al. MR imaging of head and neck vascular malformations. J Magn Reson Imaging 1991;1(5):579-84.

11. White JM, Chaudhry SI, Kudler JJ, Sekandari N, Schoelch ML, Silverman S Jr. Nd: YAG and CO2 laser therapy of oral mucosal lesions. J Clin Laser Med Surg 1998;16(6):299-304.

12. Harashima T, Hossain M, Walverde DA, Yamada Y, Matsumoto K. Treatment of lymphangioma with Nd: YAG laser irradiation: A case report. J Clin Laser Med Surg 2001;19(4):189-91.

13. Kim JH. Radiofrequency surgery. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2002;45(6):531-7.