교신저자：최병윤, 100-196 서울 중구 을지로 6가 18-79  국립의료원 이비인후과
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서     론

   Mumps 바이러스는 paramyxovirus 군에 속하는 바이러스로서 주로 일측 혹은 양측의 이하선을 침범하여 이하선의 종창을 일으키는 것이 특징이다. 통년성으로 발생하나 주로 겨울이나 봄철에 많으며 주로 타액의 비말 감염에 의해 전파된다.¹⁾ Mumps 바이러스 감염은 전염성이 있는 바이러스 질환으로서 감염이 확인된 경우 격리조치가 필요하므로 정확한 진단은 중요한 의의가 있다 하겠다. Mumps 바이러스 감염의 진단에 있어서 이하선의 종창과 같은 특징적인 임상양상을 파악하고 혈청학적 검사를 통하여 mumps 바이러스에 대한 항체를 증명하는 것이 무엇보다 중요하다. 이외에도 타액, 소변, 혈액, 뇌척수액 등에서 바이러스를 검출함으로써 진단하기도 하며,¹⁾ 대부분의 경우 대증적인 치료로 호전되게 된다. 합병증으로는 뇌수막염, 고환염, 췌장염, 감각신경성 난청 등이 발생할 수 있다.¹⁾ 
   진단에 있어서 매우 중요한 임상 양상을 살펴볼 때 mumps 바이러스가 이하선 이외의 장기를 침범하는 경우는 비교적 드물다. 이하선과 함께 악하선을 침범하는 경우는 종종 보고되어 왔으나,²⁾ 이하선의 침범 없는 일측 혹은 양측성 악하선의 종창, 종물 또는 경부 종창 등을 mumps 바이러스 감염과 연관하여 고찰해보는 것에 대해서는 소홀했던 측면이 많은 것이 사실이다.
   이에 저자들은 양측 악하선의 종창과 함께 경부의 종창을 주소로 내원하여 mumps 바이러스 감염으로 확인된 2예를 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

증  례 1：
   12세 남자 환자가 내원 하루 전에 생긴 양측 악하선 부위와 전경부의 종창을 주소로 내원하였다. 발열, 근육통 등의 전신증상이 생기면서 점차적으로 종창이 진행되었다고 진술하였다. 과거력 및 가족력 상에는 특이 소견이 없었으며, MMR 백신(measles, mumps, rubella vaccine)을 두 차례 접종하였다. 혈액 검사상 백혈구 수치는 4,800/ul으로 정상이었으며 적혈구침강속도는 30 mm/hr로 증가되어 있었고, 아밀라제 수치 역시 423 U/L로 증가되어 있었다.
   신체검사에서 양측 악하선 부위에 약 3×3 cm의 크기로 경도의 압통을 동반한 종물이 촉지되었고 경부에는 양측 Level I, II, III에 걸쳐 전반적 종창이 관찰되었다. 악하선의 세균 감염을 의심할 만한 wharton’s duct로부터의 배농소견은 관찰되지 않았고 침분비는 원활하였으며, 이하선 부위의 종창이나 압통 등의 이상소견은 관찰되지 않았다. 경부 전산화단층촬영에서는 양측 악하선이 약 4×3 cm 크기로 커져 있었고 침샘내 소관의 확장이 관찰되었으며, 표피하층의 종창과 함께 심경부 근막의 천층과 중간층 사이에 분포하는 수액축적 소견이 위로는 악하공간에서 아래로는 윤상연골 높이까지 관찰되었다. 한편 이하선은 정상적인 모양으로 관찰되었다(Fig. 1A and B). 
   이상의 소견을 종합하여 바이러스에 의한 악하선염과 세균에 의한 이차감염의 가능성을 염두에 두고 주사 항생제 및 보존적인 치료를 시행하였고, 원인이 될 수 있는 바이러스에 대한 검사를 시행하였다. 입원 4일째에 혈청학적 검사상 ELISA(enzyme-linked immunoabsorbent assay)법에 의하여 측정한 항 mumps IgM 항체(1.82)와 IgG 항체(2.62)가 양성임을 보고 받았고, parainfluenzavirus 제 1-3형, cytomegalovirus, picornavirus에 대한 검사는 음성이었다(Table 1). 발열과 근육통 등의 전신증상은 입원 2일째부터 소실되었고 악하선과 경부의 종창은 입원 5일째부터 점차 감소하기 시작하였으며, 발병 8일째에 현저한 호전을 보여 별다른 합병증없이 퇴원하였다. 발병 2주 후 경부와 악하선의 종창이 거의 소실된 것을 확인할 수 있었다. 발병 35일 후 외래에서 시행한 혈청학적 검사상 mumps IgM 항체가 2.30으로 더욱 증가되어 mumps 바이러스에 의한 감염으로 확진하였다. 발병 3주 후 환아의 형이 동생과 비슷한 증상으로 본원에 내원하였다.

증  례 2：
   증례 1 환자의 형인 14세 남자 환자가 내원 3일 전부터 시작된 전경부의 종창을 주소로 내원하였다(Fig. 2). 경부 종창이 시작되기 전에 양측 이하선부의 통증이 약 6시간 정도 지속되었다가 소실되었다고 진술하였다. 전신증상은 관찰되지 않았다. 동생과 마찬가지로 MMR 백신을 2회 접종하였다. 혈액 검사상 백혈구 수치와 적혈구침강속도 등의 염증수치는 정상이었으나 아밀라제 수치는 603U/L으로 증가되어 있었다.
   신체검사에서 양측 악하선의 종창과 전경부 전반적 연조직의 부종이 관찰되었다. 경부 전산화단층촬영에서는 양측 악하선이 약 3×3 cm 정도의 크기로 커져 있고 전경부 피하층의 종창 및 수액 축적이 관찰되었다(Fig. 1C and D).
   동생의 볼거리로부터의 감염으로 추정하고 대증요법을 시행하였다. 입원 3일째 경부 및 악하선의 종창이 감소하기 시작하여(Fig. 2) 입원 6일째 퇴원하였다. 혈청학적 검사상 mumps IgM 항체가 발병 3일째와 26일째 각각 3.48, 4.01로 양성 소견을 보여 mumps 감염으로 확진하였다(Table 1).

고     찰

   Mumps 바이러스 감염은 약 2~3주 간의 잠복기를 가지며 전구증상은 거의 없으나 드물게 발열, 두통, 근육통, 식욕부진, 구토 등이 나타나기도 한다. 전염력이 있는 시기는 종창 1~2일 전부터 종창이 사라진 후 3일까지이다.¹⁾ 바이러스가 침범하게 되면 구강과 비강 등의 호흡기 세포에서 일차증식을 한 후 혈행성으로 침샘으로 퍼지게 되며, 약 85%의 환자에서 주타액선의 종창을 관찰할 수 있다.¹⁾ 대부분의 경우 양측 혹은 일측의 이하선을 침범하고 때때로 악하선을 침범할 수 있으나, 악하선만을 단독으로 침범하는 경우는 매우 드문 것으로 보고되었다. Darham 등이 2,500예를 정리한 보고에 따르면 이하선과 악하선을 동시에 침범한 경우가 11.3%, 악하선을 단독으로 침범한 경우가 1.3%인 것으로 나타났다.²⁾ 혈청학적으로 mumps 바이러스에 대한 항체를 검사하여 IgM 항체가 양성이거나 IgG 항체가 4배 이상 증가할 때 진단적 가치를 갖는다.³⁾ 하지만 parainfluenzavirus도 paramyxovirus 군에 속하는 virus로 교차반응을 통하여 이종항체를 형성하여 양성으로 나타날 수 있으므로 주의를 기울여야 한다. Parainfluenzavirus 뿐만 아니라 타액선염을 일으키는 다른 바이러스(cytomegalovirus, picornavirus 등)에 대한 검사도 시행되어야 한다.⁴⁾ 이번 2예 모두 항 mumps 바이러스 IgM 항체가 양성소견을 보였고 다른 바이러스에 대한 검사가 음성이었기 때문에 mumps 바이러스 감염으로 진단할 수 있었다. 
   양측 악하선의 종창을 보일 때 생각해 볼 수 있는 질환으로는 침샘관이 양측으로 막힌 경우와 알러지, 감염, 그리고 악성종양의 전이, Kimura병, angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia(ALHE) 등을 생각해 볼 수 있다.⁵⁾ 본 증례의 경우 내원 당시 양측 wharton's duct로부터의 침분비가 원활하였고, 환자의 나이가 어렸으며 별다른 알러지의 기왕력이 없었던 점으로 미루어 침샘관의 폐쇄나 알러지, 악성종양 등의 가능성은 낮다고 판단하였다. 또한 이전에 반복적인 종창을 보이지 않았던 점과 혈중 호산구증다증이 없었기 때문에 Kimura 병이나 ALHE의 가능성도 배제할 수 있었다. 
   본 두 예 모두 경부의 근막층과 피하조직에 수액이 축적되면서 부종이 발생하였고 이는 mumps 바이러스 감염 시 주로 악하선을 침범한 경우 볼 수 있는 비교적 드문 소견이다.²⁾ 문헌고찰에 따르면 1~6%의 빈도로 흉골전부(presternal) 부종이 보고된 바 있다.²⁾ Moulin 등은 이러한 수액의 축적이 감염된 악하선으로부터 타액이 유출되어 발생한다고 기술하였다.⁶⁾ 이 보고에서 양측 악하선의 종창과 전경부의 부종을 보이는 환자에서 침샘조영술 후 경부 전산화단층촬영을 시행한 결과 악하선이 조영 증강되면서 주변의 지방층으로 유출되는 것이 확인되었다. 
   Mumps는 평생면역을 가지는 것으로 여겨져 왔지만, Biedel은 자연감염이나 예방접종 후 발생한 mumps 바이러스 감염 3예에 대해 보고한 바 있다.⁴⁾ 본 증례에서도 두 환자 모두 예방접종을 두 번씩 시행 받았었고 입원 당일에 시행한 검사에서 IgG 수치가 각각 양성과 경계수치(equivocal)로 나타났다. 예방접종 후 면역력의 지속기간에 대한 정확인 기준은 없지만 Hwa 등은 항 mumps 바이러스 IgG 항체는 예방접종 후 약 5년이 지나면 감소하기 시작하며, 4~6세 경에 백신의 추가 접종이 필요하다고 보고하였다.⁷⁾ 자연감염 후 재발되는 경우는 매우 드문 것으로 알려져 있으나 예방접종을 한 후 발생한 mumps 바이러스 감염은 여러 문헌들을 통해 보고되어 왔다.^8)9)10)11) 백신의 효과는 문헌에 따라 차이가 있지만 75~90% 정도 되는 것으로 보고되었으며,^8)9)10)11) 항체 수치는 자연면역의 경우 예방접종을 한 경우에 비하여 높은 것으로 알려져 있다.¹²⁾
   본 두 증례는 이하선의 침범 없이 단독으로 악하선을 침범하면서 경부의 부종을 동반한 mumps 바이러스 감염의 경우였다. Mumps 바이러스 감염은 대부분 자연관해를 보이고 3차 의료기관으로 의뢰되는 경우가 상대적으로 드물기 때문에 정확한 진단이 이루어지지 못하는 경우가 많으며, 특히 본 증례와 같이 이하선 이외의 기관을 침범하고 예방접종의 기왕력이 있는 경우에는 진단에 어려움을 겪을 수 있으리라 생각된다. 따라서, 앞으로 원인이 분명치 않은 일측 혹은 양측성 악하선 종창으로 내원한 환자의 진단에 있어서 이하선의 종창이 없다 하더라도 mumps 바이러스 감염을 배제하려는 혈청학적 검사 등의 노력이 있어야 할 것으로 사료되며, 특히 악하선의 종창이 경부의 부종과 동반되어 나타날 때에는 다른 질환으로 확인되기 전까지 mumps 바이러스 감염의 치료에 준하여 격리조치 등을 취하는 것도 고려해야 한다고 사료된다. 
   두 형제가 모두 악하선을 단독으로 침범하는 드문 임상 경과를 보인 점으로 보아 악하선에 친화적인 유전적인 요인이 있거나, 밝혀지지 않은 mumps 바이러스의 아형이 있을 가능성을 생각해 볼 수 있다. 이 점에 대해서는 앞으로 더욱 많은 연구가 필요할 것으로 생각된다. 

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