교신저자：백정환, 135-710 서울 강남구 일원동 50번지  성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 이비인후과학교실
              전화：(02) 3410-3577, 3579 · 전송：(02) 3410-3879 · E-mail：chbaek@smc.samsung.co.kr

서     론

   선천성 혈관 기형은 임상적으로 저유속(slow flow) 기형과 고유속(fast flow) 기형으로 나눌 수 있으며, 전자에는 림프 기형, 정맥 기형이 속하고 후자에는 동정맥 기형이 포함된다.¹⁾ 동정맥 기형은 태생 4~6주 사이에 혈관 발달의 이상으로 발생한다고 알려져 있으며 대개의 경우 선천적으로 증상의 발현이 있다.²⁾ 대체적으로 병변은 크기가 점차 증가하게 되는데 이는 정상 혈류가 저항이 작은 동정맥 단락으로 이동함으로써 측부 혈류가 형성되기 때문인 것으로 알려져 있다.³⁾ 주로 사지에 호발하며 두개 외 두경부에서는 발생 빈도가 상대적으로 낮아 이비인후과 영역에서는 흔히 경험하지 못하는 질환의 하나이다. 
   두개 외 두경부 동정맥 기형에 대한 문헌을 살펴보면 국외의 경우 Jackson 등⁴⁾이 16예(1993), Malan 및 Azzolini⁵⁾가 15예(1968), Chen 등⁶⁾이 14예(1996)의 보고를 하였고, 1998년 Mulliken²⁾이 81예의 두경부 두개 외 동정맥 기형 환자를 임상 분석하여 발표함으로써 이 분야에서 독보적인 연구 업적을 남긴바 있다. 국내에서는 Suh 등⁷⁾의 3예(1993), Kim 등⁸⁾의 2예(1994), Koh 등⁹⁾의 1예(1999), Ahn 등¹⁰⁾의 1예(2000) 등 증례 보고만 되어있는 실정이다. 
   이에 본 연구에서는 19명의 두개 외 두경부 동정맥 기형 환자에 대하여 임상 양상, 진단, 치료 방법 및 결과를 분석하여 두경부 동정맥 기형의 진단 및 치료의 경험을 공유하고 치료의 원칙을 제시하여 보고자 하였다. 

대상 및 방법

   1995년 1월부터 2001년 12월까지 선천성 혈관기형 클리닉 또는 이비인후과 외래로 내원한 환자 중, 두개 외 두경부 동정맥 기형으로 진단 및 치료를 받은 19명을 대상으로 하여 임상 양상, 진단 및 치료 방법, 치료 후 결과를 의무기록을 통하여 후향적으로 분석하였다. 동정맥 기형의 분류는 1990년 암스테르담에서 열린 혈관 기형 연구를 위한 국제 워크숍(Meeting of the International Workshop for the Study of Vascular Anomalies)에서 소개된 Schobinger classification을 단순화하여 사용하였다(Table 1).²⁾ 치료 방법은 에탄올 경화요법, 색전술 및 외과적 절제술의 병합요법, 외과적 절제술 등을 사용하였으며 치료 효과의 판정은 치료 과정 중에는 방사선학적 검사를 통한 동정맥 기형의 크기 변화로 판단하였고, 최종적인 효과는 치료 전, 후의 적혈구 스캔에서의 방사능 섭취 정도로 판정하였다. 
   19명의 환자 중 남자가 9명, 여자가 10명이었고, 연령 분포는 7세에서 60세까지였으며 평균 연령은 30.2세였다. 추적 관찰 기간은 5개월에서 84개월까지로 평균 27.3개월이었다.

결     과

임상 양상
   19명의 환자 중 출생 당시부터 증상의 발현이 있었던 경우는 7명이었으며, 증상 발견 당시의 연령은 평균 13.2세였다. 주된 증상으로서 두경부 종물이 19예 모두에서 나타났으며, 그 외의 증상으로 출혈이 1예, 피부 변색이 1예에서 발견되었다. 
   동정맥 기형이 나타난 위치는 1998년 Mulliken 등이 제안한 바대로 두피, 전두부, 귀, 협부(cheek), 상순, 비부, 하순, 상악골, 하악골, 경부 등 10개 부위로 나누어 분류하였다.²⁾ 가장 흔한 원발 부위는 협부로서 6예가 발생하였고, 경부가 5예, 상순이 3예로 그 다음으로 호발한 부위였다(Table 2).
   처음 진단 당시의 동정맥 기형의 크기는 방사선학적 검사 상 장경을 기준으로 하였으며, 다발성인 경우 장경의 합을 기준으로 하였다. 19예의 동정맥 기형의 크기는 0.7×1.0 cm부터 4×11.0 cm까지였고, 평균 크기는 4.4 cm였다.

진  단
   혈관조영술과 혈류 초음파촬영술(Doppler ultrasonography)로 고유속 단락의 동정맥 기형을 확진 하였고 18예에서는 자기공명영상을, 15예에서는 적혈구 스캔을 추가로 실시하였다. 자기공명영상은 동정맥 기형의 진단 뿐만 아니라 병변의 침범 정도를 정확히 평가하기 위하여 시행하였으며 적혈구 스캔은 치료의 효과를 정량적으로 평가하기 위해 시행하였다.
   이학적 검사 및 방사선 검사를 토대로 Schobinger classification에 따라 환자를 분류하였으며 stage I이 16예로 가장 많았고, stage II, III가 각각 2예와 1예였으며 stage IV는 없었다(Table 1).

치  료
   동정맥 기형의 치료 방법으로 에탄올 경화요법, 색전술 및 외과적 절제술의 병합요법, 외과적 절제술 중 한 가지를 사용하였다. 초치료 방법의 선택은 혈관외과 전문의와 이비인후과 전문의의 경험적 판단에 의거하여 결정하였으며, 초치료로 에탄올 경화요법을 사용한 경우는 11예였고 색전술 및 외과적 절제술의 병합요법을 사용한 경우는 7예였으며 외과적 절제술만 사용한 경우는 1예였다(Fig. 1). 외과적 절제술은 잔존 병변이 없도록 동정맥 기형 병변 부위 전체의 제거를 의도하여 시행하였으며, 수술 시야에서 혈관이 확장된 병변 부위를 모두 제거하고 난 후 정상적인 조직을 확인할 수 있는 범위까지 포함하였다. 
   경화요법을 위하여 사용된 에탄올은 100% 에탄올로서 1회 당 평균 10∼15 ml를 사용하였으며, 색전술에는 N-butyl cyanoacylate(NBCA) glue를 1회당 2∼10 ml씩 사용하였고 1예에서는 NBCA와 코일을 함께 사용하였다. 동정맥 기형의 핵(nidus)이 다수인 경우에는 핵 각각에 대하여 경피적 천자를 시행하여 에탄올을 주입하였다.
   경화요법 후 치료 효과의 판정은 치료 전, 후의 동정맥 기형의 크기 변화로 판단하였으며 치료 후 동정맥 기형의 크기가 50% 이상 감소한 경우 그 치료가 효과가 있다고 판정하였고 그렇지 못한 경우 치료에 반응이 없다고 판정하였다. 그러나 에탄올 경화용법의 경우 처음 시술 당시 효과가 없었다 하더라도 3회까지는 반복하여 시술하는 것을 원칙으로 하였다.
   초치료로 에탄올 경화요법을 사용한 11명에서 평균 2.9회의 시술을 받았는데, 1회 치료한 환자가 3명, 2~3회 치료한 환자가 6명이었고, 예외적으로 4회 이상 치료한 환자가 2명 있었다. 이 2명의 환자는 3회의 경화요법으로 반응이 좋지 않아 색전술 및 외과적 절제술을 권유받았으나 환자가 수술을 거부하여 각각 6회 및 8회의 경화요법을 시행하게 되었으며, 치료 종결 후 동정맥 기형의 크기는 각각 75%, 90%가 감소하였다. 이들 2명을 포함하여 모두 11명의 에탄올 경화요법 초치료 환자 중 5명(45.5%)에서 치료 효과가 있었다. 에탄올 경화요법으로 효과를 보지 못한 나머지 6명의 환자들은 색전술 및 외과적 절제술의 병합 요법으로 치료 방법을 전환하였고, 그 중 1예에서는 색전술만으로 치료가 되었다(Fig. 1). 
   색전술과 외과적 절제술의 병합 요법을 초치료로 사용한 7명의 환자에서는 모두 치료에 효과가 있어 다른 추가적인 치료가 필요하지 않았다. 
   외과적 절제술은 총 13예에서 시행하였는데, 이 중에는 절제술 단독의 초치료가 1예, 색전술과 함께 병합요법으로서 사용한 경우가 7예, 에탄올 경화요법에 반응하지 않은 환자 중 색전술과 함께 시행한 경우가 5예 있었다(Fig. 1). 외과적 절제술의 적응증은 저자들의 경험에 근거하여 1) 3회의 에탄올 경화요법 시행 후 50% 이상의 크기 감소가 관찰되지 않거나, 2) 출혈을 동반한 Schobinger class III의 병변인 경우, 또는 3) 수술로써 쉽게 완전 절제가 가능하리라고 판단되는 3cm 미만의 표층에 위치한 병변, 마지막으로 4) 직경 1cm 이상의 거대 동정맥 단락이 다수 존재하여 경화 요법 또는 색전술 만으로 단락의 차단 및 동정맥 핵(nidus)의 소멸이 불가능하다고 판단되는 경우에 시행하였다. 크기가 작고(2.1×1.5 cm) 표층에 위치한 후경부의 1예를 제외하면 나머지 12예에서는 수술 중의 출혈을 줄이기 위해 술 전 색전술을 필요로 하였는데, 색전술은 환자 당 평균 1.8회, 수술은 환자 당 평균 1.3회 시행하였다. 
   모든 치료가 종결된 후 최종적인 치료 효과를 판정하기 위하여 저자들은 적혈구 스캔(99mTc RBC scintigraphy)을 이용하였고 방사능 섭취 정도가 75% 이상 감소되었던 경우를 만족스러운 결과로 판단하였다. 비록 4명에서 검사가 시행되지 않았으나 이들은 방사선학적 검사나 육안 소견 상 병변이 거의 소실되어 검사가 불필요한 환자들이었고 결국 대상 환자 전체를 종합하여 볼 때 최종적으로 19예 중 15예(79%)에서 만족스러운 치료가 이루어 졌다. 또한 치료 후 병변의 크기 증가 및 재발은 경과 관찰 기간 동안 19예 모두에서 발견되지 않았다. 
   합병증의 빈도는 에탄올 경화요법, 색전술, 외과적 절제술 등 각 시술이 병합 여부와 관계없이 각각 몇 명의 환자에게 적용되었는지를 토대로 그 빈도를 계산하였다(Table 3). 에탄올 경화요법은 모두 초치료로서 11명의 환자에서 사용되었고, 그 중 국소적 피부 괴사가 일어난 경우가 4예, 수포 형성 1예, 호흡곤란이 1예 있었다. 이 중 수포 형성과 호흡 곤란은 1개월 내에 회복되었고, 피부 괴사의 경우도 2예에서는 1개월 내에 회복되었으며 1예에서는 차후에 색전술 및 외과적 절제술을 통하여 피부 괴사 부위도 함께 절제되었다. 결국 1예에서만 피부 괴사 부위가 약 1.5 cm 크기의 반흔 형성으로 치유되어 영구적 합병증이 초래되었다.
   색전술의 경우에는 초치료로서 절제술과의 병합 요법으로 7명, 에탄올 경화요법에 반응하지 않았던 환자 6명 등 총 13명에서 시술되었다. 그 중 안면 신경 마비와 시력 장애가 발생하였던 경우가 1예 있었는데 결국 경과 관찰 기간 내에 회복되지 않았다. 
   외과적 절제술은 모두 13명에서 시술되었고, 단독 초치료로서 1예, 색전술과의 병합 초치료로서 7예, 에탄올 경화요법에 반응하지 않은 환자 중 5예 등에서 시행되었다. 이들 중에는 안면 신경 마비가 4예에서 관찰되었는데, 이 중 2예는 술 후 2개월 내 회복되었고 영구적 마비도 2예에서 발생하였다. 이 외에도 창상 감염이 1예, 창상 열개(dehiscence)가 1예 있었으나 두 경우 모두 술 후 3주 이내에 회복되었다. 결국 외과적 절제술의 경우 영구적 합병증은 15.4% (13예 중 2예)에서 관찰되었다.

고     찰

   두개 외 두경부 동정맥 기형은 고유속 단락을 가지는 혈관 기형 질환으로서 아직까지 정확한 빈도는 보고되고 있지 않지만 정맥 기형, 림프 기형에 비하여 상대적으로 적은 빈도를 보이는 것으로 알려져 있다.²⁾ 대개는 선천적으로 존재하지만 증상의 발현은 다양한 연령대에서 발생할 수 있고 특히 여성에서는 사춘기, 임신 등에 의하여 크기가 증가할 수 있다.²⁾ 이러한 현상은 호르몬의 변화에 의한 혈류역학적 변화가 원인이라고 생각되지만 정확한 기전은 아직 알려져 있지 않은 상태이다.²⁾ 본 연구에서도 이와 유사하게 7명에서 출생 당시부터 증상이 있었고 진단 시 평균 연령은 13.2세로 사춘기 초기에 동정맥 기형의 증상이 많이 발현됨을 알 수 있었다. 또한 19명의 환자에서 병변이 호발한 부위는 협부(31.5%)와 경부(26.3%)와 상순(15.7%) 순이었고, 이러한 결과는 안면 중앙 부위에 가장 호발한다고 보고하였던 Mulliken의 보고와도 일치하였다.²⁾
   두개 외 두경부 동정맥 기형의 증상은 병변의 침범 정도에 따라 다양하게 나타날 수 있는데 주로 박동성의 종괴가 가장 흔한 증상이며 주변 조직의 압박에 의한 국소 증상이 나타날 있고, 종괴가 커서 단락을 통한 흐름이 많은 경우 심혈관계에 영향을 끼쳐 심비대, 고혈압, 심부전 등이 발생할 수도 있다.¹¹⁾¹²⁾ 본 연구에서는 심부전을 일으키는 Sc-hobinger stage IV은 없었고 출혈, 궤양, 통증을 동반하는 Schobinger stage III는 1예 있었으며 나머지 18예는 모두 Schobinger stage I 또는 II에 해당하였다. 이러한 분포는 각 stage별로 고른 분포를 보이는 Mulliken²⁾의 보고와 상이한데, 이것은 초기 병변에 대하여 보다 적극적인 치료를 시도한 저자들의 치료 전략이 그 원인이라고 생각된다. 본 연구에서 나타난 것처럼 두개 외 두경부 동정맥 기형의 평균 크기는 4.4 cm였고 사춘기 초기에 증상의 발현이 많음을 감안하면, 이 병변이 환자의 외모에 심각한 문제를 초래할 가능성이 많다고 할 수 있다. 따라서 저자들은 두경부 동정맥 기형의 초기(stage I 또는 II)에도 적극적인 처치를 시도하는 것이 환자의 삶의 질을 개선시킬 것이라 판단하였다.
   진단적인 검사에는 혈관조영술, 혈류 초음파촬영술, 전산화 단층촬영, 자기공명영상, 적혈구 스캔 등이 사용되고 있다.^1)2)13) 이 중 혈관조영술은 고유속의 단락을 직접 확인할 수 있으며 특히 동정맥 기형의 핵(nidus)과 주요 공급 혈관(feeding vessels)에 대한 정보를 얻을 수 있고 혈류의 특성을 평가할 수 있어서 가장 중요한 검사의 하나이다.¹⁴⁾ 특히 동정맥 기형의 핵(nidus)과 동원된 측부 순환을 구별하는 것이 치료의 범위를 결정하는데 중요한데 이러한 정보는 혈관조영술에 의해서만 얻을 수 있다. 하지만, 병변의 혈액 양에 대한 정량적 평가가 불가능하고 검사 자체가 타 검사 방법에 비하여 침습적이라는 단점이 있다. 혈류 초음파 검사 역시 고유속의 단락을 확진하는데는 유용하지만 치료의 방향을 결정하는데는 충분한 정보를 주지 못한다.¹⁴⁾ 병변의 범위를 결정하기 위해서는 전산화 단층촬영 및 자기공명영상이 유용하다. 전산화 단층촬영은 병변 내 고혈류로 인해 강한 조영 증강을 보이며 특히 골 침범 정도를 파악하는데 유리하고, 자기공명영상은 병변의 연부 조직 내 침범 정도 및 혈류의 특성을 아는데 도움이 된다고 알려져 있으며 T1 강조영상에서는 중간 정도의 신호 증강을, T2 강조영상에서는 강한 신호 증강을 보인다.¹⁵⁾¹⁶⁾ 
   본 연구에서는 위의 검사와 더불어 적혈구 스캔을 15예에서 시행하였다. 이 검사는 환자의 혈액을 5 ml 채취한 뒤 99mTechnetium(Tc) 20∼25 mCi와 섞어서 적혈구를 표지하고 다시 환자에게 주입하여 감마 카메라로 전신의 혈액 영상을 얻는 핵의학 검사이다. 이 검사는 전신의 혈액 풀(pool)에 대한 동정맥 기형 부위의 혈액 풀의 상대적인 비율을 구할 수 있어서 동정맥 기형 병변을 정량화 할 수 있는 장점을 가지고 있다(Fig. 2).¹³⁾ 이러한 정량화를 통하여 치료의 효과를 객관적으로 파악할 수 있고 치료의 방침을 결정하는 구체적인 지표를 제시할 수 있게 한다. 또한 동위원소의 주입 초기(40~60초)에 영상을 얻는 관류 스캔과 15분 후에 영상을 얻는 혈액 풀(pool) 스캔을 함께 시행할 경우, 관류 스캔에서는 활성도가 증가하지만 혈액 풀 스캔에서는 활성도가 정상이거나 약하게 증가하여 병변이 고유속 단락의 혈관 기형임을 알 수도 있다.¹³⁾¹⁷⁾ 15명 환자를 대상으로 치료 전 후의 방사능 섭취 정도를 측정하여 비교해 보았을 때 이 검사가 최종적인 치료 효과를 판정하는데 매우 유용함을 알 수 있었다.
   두개 내 동정맥 기형이 크기와 비례하는 즉각적인 뇌신경 증상을 유발하는 것과는 달리 두개 외 두경부 동정맥 기형은 대부분에서 기능적인 장애 보다는 외형적인 문제를 유발한다. 따라서 두경부 동정맥 기형의 치료 목표는 외형적인 문제를 해결하는데 중점을 두고 두개 내 동정맥 기형과는 다른 치료 방침을 적용해야 한다. 
   동정맥 기형의 치료 방법에는 크게 경화요법, 색전술, 외과적 절제술, 색전술과 외과적 절제술의 병합 요법 등이 사용되고 있다. 외과적 절제술은 짧은 시간 안에 치료할 수 있는 장점이 있기는 하나 기술적으로 어려운 경우가 많고 수술 도중 출혈이 많은 단점이 있다. 또한 잔존하거나 휴지기에 있는 기형성 혈관들이 있으면 측부 혈관들이 형성되어 재발할 수 있고 술 후 미용상이나 기능적인 문제를 초래할 수도 있다.⁶⁾ 
   색전술은 근치적 목적으로 사용되기도 하나 대부분은 고식적 목적 또는 외과적 절제 전에 수술 중의 출혈을 줄일 목적으로 사용된다. 그러나 이 방법 역시 다시 측부 혈관이 발달할 수 있다는 단점이 있으며 주입 약물에 의해 혈관 내벽의 손상을 유발할 수 있고 작은 단락들은 완전히 막히지 않는 한계가 있다.⁶⁾¹⁸⁾ 최근 색전술에 많이 사용되는 물질은 N-butyl cyanoacylate(NBCA) glue로 본원에서도 대부분에서 NBCA를 사용하였다. 본 연구에서 색전술을 초치료로 선택하여 이것만으로 치료가 종결되었던 경우는 없었으나, 상순에 발생한 3.5 cm 크기의 동정맥 기형 1예에서 경화요법 초치료 후 색전술을 시행하여 90%의 크기 감소가 관찰되어 외과적 절제술을 시행하지 않은 경우가 있었다. 색전술에 의한 주요 합병증은 주입 물질이 원치 않는 곳으로 이동하여 그 곳의 혈관을 차단하여 발생할 수 있는데 본 연구에서도 안면 신경 마비와 시력 장애가 동시에 발생한 경우가 1예 있었다. 따라서 색전술을 시행할 경우에는 사전에 철저한 혈류역학적인 평가를 해야 함은 물론이고 다른 조직 및 장기 손상에 대한 위험성을 철저히 인지하고 있어야 하며 숙련된 술자가 시행하는 것이 중요하다고 하겠다.
   경화요법은 동정맥 기형 내로 경화제를 주입하는 방법으로 주입된 경화제가 혈액 내 단백질을 변성시키고 혈관 내벽에 손상을 주어 혈전을 형성시켜 동정맥 기형의 단락을 폐쇄시키는 방법이다. 경화 물질로는 현재 에탄올이 가장 널리 사용되고 있고¹⁹⁾ 저자들도 에탄올을 이용하였다. 경화제의 주입 방법에는 도관을 삽입하여 주입하는 방법과 경피적 천자를 통해 주입하는 방법이 있으나 도관을 통하여 주입하는 방법은 불규칙하게 발달된 혈관으로 인해 동정맥 기형의 핵(nidus)에 도달하지 못하여 완전한 폐쇄를 일으키지 못하는 경우가 많다.²⁰⁾ 따라서 두경부 동정맥 기형의 대부분은 경피적으로 접근하게 되며 실제 동정맥 기형의 핵(nidus)에 접근 가능한 경우에만 충분한 치료 효과를 얻을 수 있다. 또 하나의 주의할 점은 동정맥 기형의 고유속 단락에 의하여 경화제가 동정맥 기형의 핵(nidus)에 작용하기 전에 전신으로 확산될 가능성이 있으므로 풍선 폐쇄술(balloon occlusion), 압박, 결찰과 같은 보조적인 방법을 필요로 한다는 점이다. 이러한 보조적인 방법은 동정맥 기형의 고유속 단락을 일시적으로 저유속으로 전환시켜서 경화제가 충분히 작용할 수 있도록 하여 효과적인 치료 결과를 얻을 수 있게 한다. 본원에서도 경화요법 시 보조적인 술식으로 풍선 폐쇄술을 이용하였다. 
   두경부 영역의 동정맥 기형에 대하여 표준화된 치료 방법은 아직 확립되지 않은 상태이다. Mulliken 등²⁾은 Schobinger stage I, II의 초기 상태에서는 외과적 절제술 혹은 병합요법을 권장하였고 stage III 이상의 진행된 상태에서는 합병증의 발생 가능성이 높기 때문에 가급적 빨리 치료할 것을 권장한 바 있다. 본원의 경험에 따르면 색전술과 외과적 절제술의 병합 요법을 사용하였던 7예의 환자 모두 만족할 만한 치료 결과를 얻었으나 치료 방법 자체가 매우 침습적이며 치료 후 미용적 혹은 기능적 측면에서 장애가 남는 단점이 많았다. 반면 에탄올 경화요법의 경우 만족할 만한 치료 결과를 얻은 경우는 11예 중 5예로 병합 요법에 비해 다소 떨어지는 하지만 비교적 덜 침습적인 방법이면서 미용적, 기능적으로 만족할 만한 경우가 대부분이었다. 또한 경화요법에 반응이 없는 경우 색전술 및 외과적 절제술의 병합요법을 통하여 모두 만족할 만한 치료 결과를 얻을 수 있었다. 따라서 저자들은 경피적 접근이 가능한 두개 외 두경부 동정맥 기형의 초치료로서는 경화요법을 시행한 후 이에 반응이 없는 환자들에 한해 색전술과 외과적 절제술의 병합요법을 사용하는 것이 보다 합리적인 치료방침이라고 생각한다. 이상의 결과들을 요약하여 저자들이 제시하는 두경부 동정맥 기형의 치료 프로토콜은 다음 그림과 같다(Fig. 3).

결     론

   두개 외 두경부 동정맥 기형을 진단하기 위해서는 혈관 조영술, 자기 공명 영상 등이 필요하며 특히 적혈구 스캔 검사는 병변을 정량화할 수 있어서 치료의 효과 판정에 유용한 검사 방법이다. 핵(nidus)에 대한 경피적 접근이 가능한 두개 외 두경부 동정맥 기형의 경우 초치료로서는 경화요법을 시행하는 것이 좋으며, 이에 반응이 없는 경우에 한해 색전술과 외과적 절제술의 병합요법을 사용하는 것이 타당한 접근 방법이라 생각된다.

1. Mulliken JB, Glowacki J. Hemangiomas and vascular malformation in infants and children: A classification based on endothelial characteristics. Plast Reconstr Surg 1982;69:412-22.

2. Kohout MP, Hansen M, Pribaz JJ, Mulliken JB. Arteriovenous malformations of the head and neck: Natural history and management. Plast Reconstr Surg 1998;102:643-54.

3. Holman E. Reflections on arteriovenous fistulas. Ann Thorac Surg 1971;11:176-86.

4. Jackson IT, Carreno R, Potparic Z, Hussain K. Hemangiomas, vascular malformations, and lymphovenous malformations: Classification and methods of treatment. Plast Reconst Surg 1993;91:1216-30.

5. Malan E, Azzolini A. Congenital arteriovenous malformations of the face and scalp. J Cardiovasc Surg 1968;9:109-40.

6. Chen MT, Horng SY, Yeong EK, Pan QD. Treatment of high-flow vascular malformations in the head and neck with arterial ligation followed by sclerotherapy. Ann Plast Surg 1996;36:147-53.

7. Suh JC, Kim JW, Goh EK, Chon KM. Three cases of arteriovenous malformation of the auricle. Clin Otol 1993;4:141-8.

8. Kim DI, Rho YS, Kim HJ, Lim HJ, Jung CH. Two cases of arteriovenous malformation arising from head and neck. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1994;37:1335-41.

9. Koh JW, Oh JH, Shin JC, Kim SY. Case report: Intramasseteric vascular anomaly-misdiagnosed to parotid sialolithiasis. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1999;42:380-5.

10. Ahn SK, Kim JK, Kim SH, Yu HK. A case of arteriovenous malformation of the parotid gland. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2000;43:1134-6.

11. Burns JC, Julian J, Alexander J. Arteriovenous malformation of the submandibular gland. J Oral Maxillofac Surg 1985;43:294-6.

12. May M, Lucente FE, Farrell FW. Facial palsy: Bell's versus parotid vascular malformation. Laryngoscope 1973;83:2020-3.

13. Fukuda Y, Murata Y, Umehara I, Yamashita T, Ono C, Iwai T, et al. Perfusion and blood pool scintigraphy for diagnosing soft tissue arteriovenous malformations. Clin Nucl Med 1999;24:232-4.

14. Yamamoto Y, Ohura T, Minakawa H, Sugihara T, Yoshida T, Nohira K, et al. Experience with arteriovenous malformations treated with flap coverage. Plast Reconstr Surg 1994;94:476-82.

15. Odake G, Suzuki K, Hirakawa K. A congenital arteriovenous aneurysm in the neck. Jpn J Surg 1980;10:164-7.

16. Memis A, Arkun R, Ustun EE, Kandiloglu G. Magnetic resonance imaging of intramuscular hemangiomas with emphasis on contrast enhancement patterns. Clin Radiol 1996;51:198-204.

17. Hardoff R, Gips S, Front A. Imaging patterns of vascular lesions of the head and neck demonstrated by Tc-99m labeled red blood cells. Clin Nucl Med 1992;17:288-91.

18. Yakes WF, Haas DK, Parker SH, Gibson MD, Hopper KD, Mulligan JS, et al. Symptomatic vascular malformations: Ethanol embolotherapy. Radiology 1989;170:1059-66.

19. Clouse ME, Levin DC, Desautels RE. Transcatheter embolotherapy for congenital renal arteriovenous malformations. Urology 1983;22:360-5.

20. Hyodoh H, Fujita A, Hyodoh K, Furuse M, Kamisawa O, Hareyama M. High flow arteriovenous malformation of the lower extremity: Ethanolamine oleate sclerotherapy. Cardiovasc Intervent Radiol 2001;24:348-51.