교신저자：이동희, 480-130 경기도 의정부시 금오동 65-1번지  가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   외이도 골종(osteoma)은 드물게 발견되는 양성 골성 종양으로, 전체 귀 수술의 약 0.05%를 차지한다.¹⁾ 이러한 외이도 골종은 서서히 자라는 종양으로 대부분 편측성이며 증상이 없는 편이다. 국내에서는 외이도 골종 9예²⁾³⁾⁴⁾와 측두골 골종 2예⁵⁾⁶⁾가 보고된 바 있는데, 현재까지 국내에서 보고된 외이도 골종은 경도의 전음성 난청이나 이충만감을 호소하거나 증상이 없는 경우가 전부였다.
   외이도 골종이 외이도 진주종을 동반하는 경우는 매우 드문 경우로 국내에서는 아직 보고가 없으며, 국외에서도 극히 일부에서 보고되고 있다.⁷⁾⁸⁾ 저자들은 외이도, 유양동, 중이강을 함께 침범한 진주종이 합병된 외이도 골종 1예를 경험하고 이를 개방형 유양동삭개술 및 고실성형술로 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다. 

증     례

   49세 남자 환자가 수일간의 좌측 이루와 심한 이통을 주소로 내원하였다. 환자는 좌측의 심한 난청을 호소하였으나, 이명이나 어지러움은 호소하지 않았다. 과거력 상 환자는 1994년 본원에서 좌측 외이도 골종을 진단받았으나, 당시 경제적인 문제로 청력검사 및 측두골 전산화 단층촬영 등의 이과적 검사를 시행하지 않았고 이후 경과관찰이 중단된 상태였다. 이후 난청과 이충만감 외에는 다른 불편감이 없어서 그냥 지내오던 중 내원 수일 전부터 이루와 함께 음식을 씹지 못할 정도의 심한 이통을 이유로 치료위해 내원하였다.
   전신소견 상 특이사항은 없었고, 이학적 검사 상 골부 외이도가 시작되는 부위에 외이도를 완전히 폐색하는 단단한 종괴가 관찰되었다. 이 종괴는 외이도에 단단하게 고정되어 있었고 외이도를 거의 막고 있어 고막을 관찰할 수 없었으며 환자의 통증이 심하여 골종의 부착부위를 탐침할 수 없었다.
   측두골 전산화 단층촬영 상에서 최대 1.2×1.5 cm 크기의 난원형의 균질한 골 종괴가 외이도 골부의 외측 2/3정도를 채우고 있었다. 골 종괴보다 내측의 외이도는 연부조직 음영으로 가득차있었으며 외이도 후벽과 하벽은 파괴되어 있었고 연부조직 음영이 유돌봉소와 상고실 및 중이강을 가득 채우고 있었다. 중이강에는 이소골의 잔존으로 생각되는 골 음영이 관찰되었다(Fig. 1). 측두골 전산화 단층촬영 영상을 근거로 한 3차원 영상재건을 통하여 외이도 골종과 외이도 후벽의 파괴 범위를 보다 명확하게 알 수 있었다(Fig. 2). 외래에서 시행한 순음청력검사 상 일상회화영역에서 4분법으로 계산 시 우측 기도는 10 dB로 정상이었으나 좌측은 전농 소견을 보였다. 임상적으로 외이도 골종과 함께 이에 합병된 외이도 진주종이 외이도, 유양동 및 중이강을 침범한 것으로 진단하고 골종과 진주종의 완전한 제거를 위하여 수술을 계획하였다.
   수술은 전신마취 하에 후이개접근법으로 먼저 유돌봉소 및 유양동을 천공하였고, 이 과정에서 골종의 내측에서 진주종에 의하여 외이도 후벽이 파괴되어 유양동과 외이도가 통해있음을 확인하였다. 상고실 절제(epitympanic dissection)와 하고실 절제(hypotympanic dissection) 후 잔존한 외이도와 함께 골종을 en bloc으로 제거하였다. 중이강 내 진주종을 모두 제거한 후 추골을 제거하고 침골의 두부에 연골절편을 얹은 후 측두근막을 덮어주었다. 중두개와의 경막이나 S자 정맥동, 안면신경 등의 노출이나 손상은 없었고 전정 및 와우 누공 등의 합병증 없이 수술을 마쳤다. 병리조직소견 상 골막하에 층판골(lamellar bone)로 구성된 뼈잔기둥(trabeculae)과 그 사이로 산재한 섬유혈관 통로(fibrovascular channel)를 관찰할 수 있었다(Fig. 3).
   현재 환자는 술 후 6개월 동안 외이도 골종이나 진주종의 재발소견 없이 외래 경과관찰 중이다.

고     찰

   골종(osteoma)은 대부분 두개안면골에 발생하는데, 두개골에 발생하는 양성 종양 중 가장 흔한 원발성 종양으로 그 정확한 발생 원인은 알려져 있지 않다. 이비인후과 영역에서 골종은 대부분 하악골이나 부비동에 발생하고, 측두골에서는 어느 부위에서나 발생할 수 있으나 대부분 외이도에서 많이 발생한다. 유양돌기는 측두골 골종의 두 번째 호발부위이며, 그 외 인부, 내이도, 악관절와, 이관, 추체능, 추체첨, 경상돌기, 갑각융기, 침골, 추체융기 등 측두골 어디에서나 발생할 수 있다.²⁾⁶⁾ 외이도 골종은 어느 연령에서나 발생할 수 있으나 주로 30대에 호발한다고 알려져 있으며 남자에서 여자보다 약 3배 정도 호발한다.²⁾ 측두골 골종의 발생원인으로 외상, 감염, 유전 등의 요인이 제시되고 있지만 현재로서는 반응뼈돌출로 생각되는 외이도 뼈돌출증(exostosis)과는 달리 외이도 골종은 골 종양으로 인식된다.⁹⁾ 
   외이도 골종은 매우 서서히 자라기 때문에 처음에는 아무런 증상을 느끼지 못하므로 대개 임상적으로 심각한 증상을 일으키지 않고 우연히 발견되는 경우가 많다. 그러나 골종이 점차 커지면서 외이도가 귀지 등에 의하여 폐색되면 전음성 난청, 이충만감 등의 증상이 나타나게 된다.²⁾³⁾⁴⁾ 외이도 골종은 대개 외이도 협부의 외측에서 발생하고 그 부착부는 고실인상봉합(tympanosquamous suture)이나 고실유양돌기봉합(tympanomastoid suture)인 경우가 대부분인데 이는 봉합선이 다른 외이도 골부보다 피하조직이 두텁고 혈관이 풍부하기 때문이라고 알려져 있다.^2)3)4)9) 본 증례에서는 부착부가 넓어서 외이도 후벽에서 기원했다는 것 밖에는 알 수 없었으나 위치상으로 보아 고실인상봉합보다 고실유양돌기봉합에서 발생했을 가능성이 더 높았다.
   일반적으로 골종은 병리조직학적으로 피질골 골종, 해면뼈 골종, 혼합성 골종으로 구분되는데, 이중 피질골 골종이 가장 흔한 것으로 되어 있다. 외이도 골종은 외이도의 편평상피와 골막으로 덮여 있으며 많은 섬유혈관 통로들이 층판골에 의해 둘러싸여 있다. 섬유혈관 통로들은 불규칙하며 많은 섬유조직과 동모양 혈관(sinusoidal blood vessel)을 포함하는 경우가 많은데, 이는 외이도 뼈돌출증과 조직학적으로 구분하는데 매우 중요한 지표이다. 외이도 골종에서는 섬유혈관성 통로를 둘러싸고 있는 치밀한 층판골은 불규칙하게 여러 방향을 향하고 있으며 절단면에서 골세포와 열공은 드물게 관찰되는데, 골막하 층판골의 주위층판(circumferential lamella) 구조는 외이도 뼈돌출증을 시사하는 소견으로 알려져 있다.⁹⁾¹⁰⁾
   외이도 진주종 역시 외이도에서 드물게 발견되는 질환으로서 이비인후과를 방문하는 환자의 0.1~0.5%를 차지하며 여러 가지 다양한 기전에 의하여 발생할 수 있는데, 대부분은 외이도가 막히거나 좁아져서 외이도 내측에서 생긴 귀지가 적체되거나 외이도 피부 밑에 편평상피가 착상되면서 진주종이 외이도에서 발생한다는 기전을 바탕으로 하고 있다.¹¹⁾ 외이도 진주종의 원인 및 발생기전에 대해서 Farrior¹²⁾는 1) 선천성 외이도 폐쇄증 및 외이도 협착증, 2) 중이 및 유양동 수술 후나 외이도 외상 후, 3) 폐쇄각화증, 4) 국소적 골염에 의한 경우로 구분하였고, Holt¹³⁾는 1) 수술 후, 2) 외상 후, 3) 외이도 협착, 4) 외이도 폐색, 5) 자연적 발생으로 구분하였다.
   외이도 진주종의 합병증으로는 안면신경 마비, 이소골 미란, 전정 누공 등이 보고되며, 외이도 진주종이 유양동을 광범위하게 침범했을 때에 발생한다.¹¹⁾
   Orita 등⁸⁾은 외이도 골종에 합병된 외이도 진주종의 발생 원인으로서 골종에 의한 외이도 폐색을 꼽고 있는데, 외이도 상피의 탈락이 계속되지만 배출되지 못하고 외이도 내에 축적되면서 외이도 피부의 생리를 변화시켜 궁극적으로 진주종이 발생한다고 하였다. 위에서 언급한 사항들을 종합하여 본 증례에서의 병인을 추론하면, 먼저 원발성으로 외이도에 골종이 발생을 하고 이것이 수년에 걸쳐 점차 커지면서 외이도를 폐색하고, 이로 인하여 골종보다 내측의 외이도에서 정상적으로 일어나야할 상피의 외측 이동이 저해되면서 귀지가 축적되었을 것으로 생각된다. 또한 골종 내측의 외이도에서 염증이 발생하면 상피의 외측 이동기전은 더욱 억제되었을 것이고 이 과정에서 외이도 피부 밑에 편평상피가 착상되었을 것으로 생각된다. 이렇게 발생한 외이도 진주종은 외측에 단단한 골종이 있는 관계로 내측이나 상, 하, 전, 후방의 외이도를 압박하고 파괴하게 되는데, 본 증례에서는 후방 및 하방으로 진행하여 유양동으로 파급되었고 역으로 유양동구(aditus ad antrum)를 통하여 상고실 및 중고실로 파급되었을 것으로 추론된다.
   외이도 골종의 치료는 수술적 절제인데, 골종의 크기, 위치 및 그로 인한 증상에 따라서 치료방법을 선택한다. 외이도 골종의 크기가 작아서 별 증상이 없을 때에는 보존적으로 치료할 수 있으나, 크기가 커지고 외이도가 막히면서 귀지가 축적되어 반복되는 난청 및 감염이 유발될 때에는 수술적으로 제거한다. 외이도의 외측에 크기가 그리 크지 않고 유각상인 골종은 경외이도접근법을 통하여 절골기와 드릴을 이용하여 비교적 간단하게 제거할 수 있지만 종양이 외이도 협부의 내측에 위치하면서 크기가 크거나 부착부위가 넓은 경우에는 후이개접근법을 통해 제거하는 것이 안전하다.²⁾³⁾⁴⁾
   외이도 진주종의 치료 선택에도 역시 질병의 경과나 증상의 경중이 매우 중요한데, 만성 소양감이나 약간의 불편감을 호소하는 환자에서는 보존적으로 치료하고 전음성 난청이나 반복적 혹은 지속적인 염증을 유발하는 환자는 수술적 치료를 한다. 수술방법은 진주종의 위치와 침범정도에 따라서 다른데, 유돌봉소를 침범하지 않은 외이도 전벽 및 하벽의 진주종은 외이도성형술을 하고, 피부결손이 큰 경우 피부이식술을 해준다. 그러나 외이도 후벽을 침범하여 후벽 결손이 크거나 만성 중이염이 동반 시에는 개방형 유양동삭개술을 시행한다. 경우에 따라서 외이도 후벽을 침범하여 후벽 결손이 있으나 이관이나 중이강은 정상인 경우에는 폐쇄형 유양동삭개술을 시행하고 외이도 결손부를 재건해주는 수술을 할 수도 있다.⁸⁾¹¹⁾
   본 증례에서는 환자가 매우 큰 외이도 골종과 이차적으로 발생한 광범위한 외이도 진주종으로 극심한 통증을 호소하였고 측두골 전산화 단층촬영 상 외이도 진주종이 유양동 및 중이강을 침범하는 양상을 보여 후이개접근법을 선택하였다. 또한 진주종이 유양동 및 중이강을 침범하였으며 외이도 후벽 결손이 너무 커서 외이도 후벽을 보존할 수 없었기에 개방형 유양동삭개술 및 고실성형술을 시행하였다. 
   본 증례와 같이 외이도 골종에 동반하여 외이도 진주종이 발생한 증례가 아직 국내에서는 보고되지 않았고, 수술을 통하여 좋은 결과를 보았기에 이를 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

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