교신저자：김재원, 400-711 인천광역시 중구 신흥동 3가  인하대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   방선균증은 구강이나 소화관내에 정상적으로 존재하는 그람양성의 혐기성세균으로 구강내의 외상이나 수술, 염증으로 인한 정상 점막의 손상 시 주위조직으로 침범하여 유황과립을 함유한 특징적인 농양을 형성하는 매우 드문 만성 질환이다.¹⁾²⁾
   국내외적으로 이비인후과 영역에서 방선균증에 관한 보고는 드물고, 세침흡인검사상이나 조직검사, 균배양검사 등에서 쉽게 진단되지 않는 경부종물이나 타액선 종물 시 감별해야 하는 질환이다. 국내에서는 Kim 등²⁾이 악하선에 생긴 방선균증을 보고한 이외에는 경부 종물을 주소로 진단된 방선균증이 보고된 적이 없다.
   이에 저자들은 비교적 짧은 기간 동안의 항생제 투여와 절개 및 배농 시술만으로 치료된 경부에 발생한 방선균증을 1예 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고한다.

증     례

   83세 남자환자는 내원 1달 전부터 발생한 좌측 악하선 부위의 경부 종물을 주소로 내원하였다. 과거력상 외상이나 수술을 받은 적은 없었다. 내원 당시 이학적 검사상 좌측 악하선 주위에 압통을 동반하지 않고 둥글고 단단하며 피부에 유착되어 잘 움직이지 않는 약 5×3.5 cm 크기의 종물이 관찰되었으며(Fig. 1), 그 외 다른 부위에서는 특이소견이 발견되지 않았다. 경부전산화단층촬영 상 좌측 하악각 근처의 피부에 중심을 둔 타원형 모습인 1.5×2.5 cm 크기의 경부종물이 관찰되었다. 이 종물은 피부와 근막 사이에 위치하고 있고 지방층에 국한되면서 주변 지방층으로 퍼져나가는 양상을 보여 경계가 불분명하였으며 악하선과 연결되어 있어 악하선의 종창 소견이 보였다(Fig. 2). 이 종물 내에 부분적인 괴사조직소견을 보여 미세농양이 형성된 것으로 판단되었다. 세침흡인검사상 수레바퀴의 살 모양으로 뻗어 있는 유황과립을 관찰할 수 있었다(Fig. 3). 위의 소견으로 방선균증 진단 하에 절개 및 배농술을 시행 하였으며 농성 분비물이 약 3 cc 정도 나왔다. 이를 호기성과 혐기성 균배양 검사를 내보냈으나 모두 균주는 동정되지 않았다. 이때부터 Ampicillin 3.0 g을 3주간 정맥내 투여를 하였으며 이 후 Amoxicillin 1.5 g을 1개월 간 경구투여 하였으나 피부발적 증세가 보여 Doxycycline 200 mg을 6주 간 경구투여 하였다. 현재 10개월 간 재발없이 외래 경과관찰 중이다(Fig. 4).

고     찰

   방선균증은 1876년 Bollinger³⁾가 bovine form을 발표한 이래로 Samuels and Martin 등⁴⁾이 구강 및 경부 안면 부위의 방선균증을 7년 동안 184예를 발표하였고, Stenhouse 등⁵⁾은 5년 동안 39예를 발표하는 등 임상에서 간혹 볼 수 있는 질환이다.
   방선균은 필라멘트를 가지고 있고 그람 양성 비항산균 염기성 세균이며, 정상적으로 편도나 충치 안에 존재하는 균으로 주로 주타액선이나 경부안면, 소화기, 호흡기 계통에 감염을 일으킨다.⁶⁾⁷⁾ 구강내 점막을 손상 줄 수 있는 외상이나 수술, 발치를 비롯한 치과적 치료를 받은 사람에서 구강내 위생상태가 좋지 않거나 충치가 있는 경우 균주의 파급이 쉽게 되지만,³⁾⁶⁾ 정상 점막을 뚫지 못하는 특성이 있다.⁸⁾ 가장 흔한 균주로는 Actinomycosis israelii이 있으며 그 외 A. bovis, A. viscous, A. odontolyticus, A. naeslumdii 등이 있다.¹⁾³⁾⁷⁾
   특징적인 임상양상은 A. israelii에 의한 연부조직 침윤에 의해 주로 통증을 동반하지 않는 서서히 자라는 경화를 동반한 종물을 형성하거나, 몇 개의 농양을 형성하기도 하며, 염증의 진행으로 인해 종물과 몇 개의 배출되는 누관을 형성하기도 한다. 경부안면형, 복부형, 흉부형 등 3가지 임상형이 있으며 경부안면형이 제일 많고 그 이유는 균이 입안 도처에 산재해 있기 때문에 경부나 안면부의 조직으로 파급될 기회가 많기 때문이다.³⁾
   유발인자로는 구강위생상태가 좋지 않은 사람, 당뇨, 암환자, 면역기능이 저하된 사람, 스테로이드를 장기간 복용한 사람, 영양결핍 등이 있어 방선균증을 기회감염이라고 보는 사람들도 있는가 하면,¹⁾⁹⁾ 구강 점막에 조그마한 손상 시 방선균증이 일어나는 것이 드물기 때문에 기회감염이 아니라고 주장하는 사람도 있다.³⁾
   경부 방선균증의 경우 각종 악성 종양, 선천성 낭종, 진균성 감염, 결핵성 림프절염, 나병, 세균성 골수염과 감별진단 해야 한다.^3)7)10)11) 병의 진행양상은 혈행성이나 림프관을 따라 퍼지지 않고 직접 파급에 의해 퍼지나 해부학적인 층을 따르지 않는다.¹⁾³⁾ 권태감이나 백혈구 증가증, 림프절 증대 같은 소견은 없지만, 림프절 침범이 초기에도 나타날 수 있어 초기에 림프종으로 잘못 진단되는 경우도 있다.¹²⁾
   진단은 배양결과 방선균이 검출되고 병리조직학적으로 만성 육아종성 염증소견을 보이면서 특징적으로 병변 내에 유황과립이 존재할 때 진단을 내릴 수 있다.³⁾⁷⁾ 이전의 외상이나 수술 과거력이 있으면서 농이 배출되는 여러 개의 누공이 있고 안면 부종이 동반되어 있으면 안면부의 방선균증으로 의심할 수 있다.⁷⁾ 피부루(fistula)나 피부동(sinus tract) 있는 경우나 이러한 소견 없이 여러 가지 검사에도 불구하고 진단되지 않는 경부 종물인 경우 또는 구강내 위생이 안 좋은 환자에서 방선균증을 감별진단에 포함시켜야 한다.³⁾¹²⁾ 비교적 드물고 균배양 검사상 세심한 주의가 필요한 특성으로 인해 진단이 어렵기 때문에⁸⁾ 정확하고 적절한 시기의 진단을 위해 검체를 얻기 전에 의심하는 것이 매우 중요하다.¹⁾⁶⁾⁸⁾ 즉 부적절한 배양기술, 타균주의 과다성장, 이전의 항생제 치료 때문에 방선균이 동정되는 확률은 50% 미만이다.^1)3)6)11) 유황과립을 세침흡인검체 내에서 볼 수 있으나 방선균증이 의심되는 환자 중 1/3에서만 검출되고 그 양도 전 검체의 1%도 안 될 정도로 적을 뿐만 아니라 유황과립 말고는 나머지 소견은 다른 염증과 비슷한 특징을 가지고 있다. 그러므로 임상적인 의심 하에 유황과립을 찾으려는 병리학자의 노력이 이 질환의 진단에 필수적이다.³⁾⁶⁾ 본 예에서는 세침흡인 검사 상 유황과립이 보였기 때문에 비교적 조기 진단과 적절한 치료를 할 수 있었다.
   치료원칙은 고용량과 장기간의 항생제 투여와 농양의 배농 또는 방선균증의 동(sinus tract) 제거이다.⁶⁾¹¹⁾ 수술은 방선균증의 중요한 치료 방법으로 여겨져 왔으나 항생제가 발달한 이후는 역할이 많이 줄어들고 있다.
   수술적 치료는 항생제에 반응하지 않거나,⁶⁾ 비강내 질환,¹⁾ 괴사조직의 제거가 필요하거나 섬유조직의 제거가 필요한 경우,³⁾ 방사선골괴사가 있는 경우, 치료에 반응하지 않는 경우에 적용한다.⁹⁾ 또한 구강내에 충치가 있는 경우 재감염의 원인을 막고 치아 농양을 치료할 목적으로 반드시 충치를 제거해야만 한다.⁶⁾
   항생제는 방선균증을 치료하는 주된 치료 방법이며 고용량을 써야 하는데 그 이유는 섬유화된 벽을 통과하고 유황과립의 중심부까지 항생제가 도달하여야 하기 때문이다.³⁾ 정맥용 항생제 중 페니실린이 가장 좋은 약으로 알려져 있으며⁶⁾ 경구용 항생제로는 amoxycillin이 좋은 효과를 나타낸다.⁷⁾ Sulfonamide, streptomycin, doxycycline, minocyclin, erythromycin, tetracycline, chloramphenicol을 쓸 수 있다.³⁾ 효과가 적은 약물로는 oxacillin, dicloxacillin, methicillin 등³⁾이 있으며, metronidazole³⁾⁶⁾은 in vitro에서는 효과가 있는 것으로 생각되었으나 임상적으로는 불투명한 것으로 알려져 있고, cephalosporin³⁾ 등은 저자들에 따라 결과가 다르게 나타나 사용 시 신중을 기하는 것이 좋을 것으로 사료된다. 사용기간은 저자들마다 다르게 보고하고 있으나 정맥내 투여는 2~6주 정도, 경구용 투여는 2개월에서 12개월 동안 투여할 것을 권장하고 있다. Burns 등⁶⁾은 단순 종물인 경우 치과적 치료를 동반하면 항생제를 짧게 투여해도 될 것이지만, 골수염 등 다른 병변을 동반한 경우는 재발도 잘 되므로 장기간의 항생제 투여가 필요하다고 하였다. 경구용 약물을 끊는 시기에 관한 의견도 다양하여 Bennhoff 등³⁾은 경부안면형인 경우 임상적 병변이 없어진 때부터 4~6주 뒤, 흉부형인 경우 흉부사진 촬영 시 병변이 몇 개월 동안 소멸된 시점을 항생제 중지 시점으로 잡았다.
   예후는 안면형인 경우 특히 방선균증의 동이 형성되기 전, 그리고 골침범이 있기 전에는 항생제 단독요법만으로도 좋은 예후를 보이고 있으나 치료에 반응이 없는 경우 배농되지 않은 농양이 있는지 살펴보아야 한다.³⁾
   본 환자의 감염경로를 살펴보면 외상이나 수술경력이 없지만 좌측 악하선의 종창이 있고 악하선과 병변이 서로 연결되어 있어 구강으로부터 악하선으로의 역행성 감염이 있은 후 경부 피하 연부 조직 내로 직접 전파가 된 것으로 사료된다.
   항생제 투여기간이 기존 문헌에서와 달리 정맥내 투여 3주 후 경구용으로 전환 후 10주 동안 투여하여 비교적 짧았으나 경부 종물이 절개 및 배농과 함께 완전히 회복되었다. 이는 Burns 등⁶⁾이 주장한대로 국한된 병변이고 항생제에 반응을 잘하는 경우는 지속적 외래 추적관찰이 가능하다면 발치나 절개 및 배농 같은 간단한 처치와 함께 단기간 항생제 투여 후 지속적인 외래 추적관찰이 더 나은 치료방법일 것으로 사료된다.

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