교신저자：한기훈, 503-715 광주광역시 남구 양림동 264번지  광주기독병원 이비인후과
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서     론

   외이 및 중이 질환에 의한 악관절 침범은 아주 드문 것으로 보고되고 있으며 결손부위에 의한 직접 침범 혹은 혈행성 침범에 의한 것으로 알려져 있지만 그 기전에 대해서는 정확히 모르는 실정이다.¹⁾ 저자들은 외이 및 중이 질환 환자에서 악관절이 노출된 병변 2예를 치험하였기에 이를 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

증  례 1：
   51세 남자 환자로 5일 전부터 발생된 좌측 이루를 주소로 내원하였다. 과거력상 18년전부터 당뇨로 인슐린 치료 중이었고 수년 전부터 좌측에 간헐적인 이루 및 청력감소와 함께 간헐적인 현기증과 두통이 있어왔으며 저작시 악관절에서 간헐적인 염발음과 통증을 호소하였다. 신체적 검사상 좌측 외이도내 협착소견과 함께 외이도를 대부분 채우는 용종이 관찰되었으며(Fig. 1) 이로 인해 고막 및 중이 소견은 관찰할 수 없었다. 웨버 및 린네의 음차 검사상 좌측의 전음성 난청 소견 보였고 내원 당일 시행한 순음청력검사에서 4분법상 좌측 귀의 골도, 기도의 평균청력역치는 각각 30 dB, 71 dB로서 혼합성 난청 소견 보였다. 측두골 전산화단층촬영상 좌측 유돌봉소들의 전반적인 경화소견과 유양동 및 중이강을 가득 채우는 연조직 음영 관찰되었고, 특징적으로 골성 외이도를 채우는 연조직 음영과 함께 외이도 전벽에 부분결손이 의심되었다(Fig. 2). 수술전 환자는 1달 가량 aminoglycoside계열의 항생제와 Quinolone계의 이용액으로 치료를 시행하였고 치료 후 이루와 악관절 종창은 많이 호전되었다. 환자는 개방형 유양돌기절제술 및 고실성형술을 시행하였다. 수술소견상 골성 외이도내 용종을 제거 후 관찰한 결과 외이도 전벽에 0.1×0.1 cm 크기의 결손부위가 관찰되었고(Fig. 3), 천와(glenoid fossa)의 화농 소견과 외이도, 중이강 내로 돌출된 용종이 발견되었으나 악관절내 하악과의 골미란 소견은 관찰되지 않았다. 추골과 침골의 미란과 골 파괴, 유돌봉소들의 경화 및 유양동내 육아종성 조직이 관찰되었으나 육안상 진주종으로 의심될만한 병변은 발견되지 않았다. 유양돌기절제술 부위는 측두근막과 이개연골 등으로 채웠고 외이도 후벽은 개방하였으며 천와와 중이 및 외이도에 존재하는 용종은 제거 후 조직검사를 보냈고 악관절 낭(capsule)으로 의심되는 부위는 항생제로 세척을 시행하였다. 외이도 전벽의 결손부위는 측두근막 및 골편으로 재건술을 시행하였다. 술 중 악관절 내와 외이도내 화농부위에서 실시한 세균배양검사상 Pseudomonas aeruginosa 균이 검출되었고 외이도 용종과 중이점막, 천와내 섬유화 조직에서 채취한 조직검사상 육아종을 포함한 만성 염증 소견 외에 진주종은 발견되지 않았으며 술 후 7일째 퇴원하였다. 퇴원 후 6개월째 악관절내 염증소견이나 외이도내 병변 관찰되지 않는 상태로 외래 추적관찰 중이다.

증  례 2：
   51세 여자환자로 30년 전부터 간헐적으로 좌측 이루가 있어오다 2개월 전부터 증상이 심해져 본원 내원하였다. 과거력상 특이소견 없었으며 신체적 검사상 우측 상고실 부위의 함몰 및 골파괴 소견과 함께 외이도 전벽에 용종이 관찰되었다. 내원시 시행한 순음 청력검사에서 4분법상 우측귀의 골도, 기도의 평균청력역치는 각각 23 dB, 63 dB로서 혼합성 난청 소견 보였다. 측두골 전산화단층촬영상 우측 유돌봉소들의 경화소견과 중이강내 연조직 음영이 관찰되었으며, 이소골 및 고실개(scutum)의 미란 혹은 파괴 의심되는 소견 관찰되었으나 유돌고실개(tegmen tympani) 및 내이의 파괴 소견은 발견되지 않았다. 특징적으로, 우측 골성 외이도 전벽에 음영결손부위가 관찰되었으며 그 외 하악과의 골 미란이나 악관절강내 연조직 음영 소견은 발견되지 않았다(Fig. 4). 환자는 개방형 유양돌기절제술 및 고실성형술을 시행하였다. 수술 소견상 진주종 주머니가 유양동, 유양동구 및 상고실 부위까지 관찰되었으며 이소골은 추골 두부와 등골판만 남아있었다. 또한 골성 외이도 내측 1/3 부위의 전벽에 0.2×0.2 cm 크기의 결손부위가 존재하여 악관절과 외이도가 교통하는 소견 관찰되었으나 하악과의 골파괴나 악관절강내 육아종 또는 염증 소견은 관찰되지 않았다. 결손된 골성 외이도 전벽은 측두근막과 골편 등으로 복원하였다. 술 중 시행한 조직검사 결과 진주종으로 판명되었으며 술 후 7개월째 추적관찰 중으로 현재 특별한 문제없이 경과 양호한 상태이다.

고     찰

   외이 및 중이 질환에 의한 악관절의 침범은 드문것으로 보고되고 있으며 직접 전파 혹은 혈행성 전파에 의한 것으로 생각되어지고 있다.¹⁾²⁾³⁾ 특히 당뇨, 고령 등 면역이 약화된 환자에서 잘 발생하는 괴사성 외이도염과 연관되어 악관절 침범이 간혹 보고되고 있다. 괴사성 외이도염은 만성 외이도염과 구분하기가 어려우나 대개 면역이 저하된 환자에서 치료에 잘 반응하지 않은 지속적인 외이도염과 함께 심한 이통, 외이도에 육아조직이 발견될 경우 고려해볼 수 있으며 Pseudomonas aeruginosa가 가장 흔한 균주이다.²⁾⁶⁾ 저자들의 첫 번째 증례에서도 당뇨의 기왕력이 있으면서 외이도를 가득 채우는 용종과 악관절의 반복적인 종창소견, 그리고 세균검사상 Pseudomonas aeruginosa가 발견된 점으로 미루어 볼 때 괴사성 외이도염에 의한 악관절 및 중이강의 침범을 의심해볼 수 있었다.
   괴사성 외이도염에서의 악관절 침범은 연골성 외이도와 santorini 절흔, 혹은 고실인상봉합의 결손 등이 중요한 역할을 하는 것으로 알려져 있다.¹⁾³⁾ Thomson 등¹⁾이 보고한 외이도염에 의해 발생한 악관절의 괴사성 관절염 2예 중 1예에서 외이도 전벽의 결손이 발견되었으며 이밖에 외이도 전벽의 결손에 의한 악관절과의 교통로는 국외에서는 몇 예가 보고되었다. Hawke 등⁴⁾은 악관절이 양측 외이도 내로의 이탈되었으나 아무런 증상이 없던 증례를 보고하면서 이 결손부위를 후시케공(Huschke’s foramen)의 폐쇄장애에 의한 것으로 설명하였다. 즉, 생 후 6개월경에 고막윤(tympanic ring)에서 기원한 알파벳 U 모양의 2개의 융기가 융합하면서 측두골고실부(tympanic bone)에 의해 골성외이도가 형성되는데 이 융합부위의 내측으로 후시케공이 존재하게된다. 이 후시케공은 측두골고실부가 성장함에 따라 점차 작아지면서 생후 5년 정도 되면 대부분 막히게된다.³⁾ 그러나 Wang 등⁵⁾은 377예의 성인 측두골 해부의 7.2%에서 후시케공이 존재한다고 발표하였다. 이 논문에 따르면 전형적인 후시케공은 측두골의 전하방 즉, 하악골 두부의 내측, 하측, 후방에 개구하였고 약 50%에서 양측으로 존재하였으며 2예에서는 다수가 발견되었다. 또한 중국에서 수집한 측두골에서는 6.7%, 미국에서 수집한 측두골에서는 9.1%로 인종간의 차이를 보였다고 하였다. 국내에서는 2001년 Seo 등¹³⁾이 고실성형술 중 발견한 후시케공에 대한 1예만 보고되었을 뿐 국내에서 후쉬케공에 대한 해부학적 통계나 연구결과는 보고되지 않았다.
   급성, 혹은 만성 중이염에 의한 악관절 침범 역시 극히 드물게 보고되고 있다. Knappe 등⁸⁾은 15세 여아에서 진주종과 병발한 측두골골막하 농양을 보고하였고 그 전파 경로로 Rivinus 절흔을 언급하였다. 또한 Takes 등⁹⁾은 8개월된 소아에서 급성중이염에 병발한 악관절 농양의 1예를 보고하면서 중이염의 악관절로의 염증전파가 외이도내의 골막하 공간과 Rivinus 절흔 등을 통해 이루어질 것으로 생각하였다. Hadlock 등¹⁰⁾은 11세 여아에서 급성 중이염 후 발생한 유양돌기염과 악관절내 농양을 보고하면서 소아에서는 측두골, 천와, 악관절 등의 발달이 미숙하므로 중이염이 성인에 비해 인접부위로 전파될 위험이 더 높다고 주장하였다. 또 Faerber 등¹¹⁾에 따르면 영유아의 경우 고실인봉합의 불완전 폐쇄와 고실판의 골화 미숙 등의 기전으로 인해 중이나 유양동의 병변이 악관절내로 전파되기 쉽다고 하였고 Blair 등¹²⁾도 고실판의 완전한 골화는 10세 이후에 이루어지며 이 중 20%에서는 성인이 되어서도 불완전한 상태가 지속된다고 주장하였다. 저자들의 두 번째 증례의 경우에서는 진주종성 중이염에 의한 골성 외이도 및 악관절 침범을 고려해볼 수 있었으나 측두골전산화단층촬영 및 수술 소견상 악관절내의 병변이 전혀 발견되지 않았고 환자가 호소하는 악관절의 증상도 전혀 없는 상태여서 후시케공의 존재 등과 같은 해부학적 결손과 감별이 어려웠다. 또한 악관절 X-ray, 골주사 등의 추가적인 검사를 시행하지 않은 것이 아쉬운 점이라 하겠다.
   괴사성 외이도염의 악관절로의 합병증을 초기에 진단 내리기는 어려우며 그 이유는 외이도염 자체만으로도 통증에 의한 악관절 운동장애, 이개전부 부종 및 압통 등을 유발할 수 있고 또, 악관절의 골파괴가 많이 진행되지 않고서는 악관절 방사선 검사상 정상소견을 보이는 경우가 많기 때문이다.¹⁾ 따라서 외이도염에 의한 악관절 침범이 의심될 경우 철저한 이학적 검사와 함께 악관절 X선 촬영, 악관절 초음파, 측두골 전산화 단층 촬영, Ga이나 Tc^99m 골 주사 등 다양한 검사를 시행하여야 한다.⁷⁾ 중이염이나 유양돌기염에 의한 악관절 침범 역시 동일한 진단 방법을 통해 진단을 내릴 수 있다.
   외이도염에 의한 악관절 침범시 치료로 병변 부위의 천자와 균검사 및 항생제 투여를 시행하고 하악골두부의 골파괴가 진행되면 관절의 개방 수술이 필요한 경우도 있다. 악관절 개방수술시 이하선 절제술과 동일하게 절개를 시행하며 외이도 연골에 최대한 접근하여 안면신경 손상을 최소화 하여야하고 외이도의 결손부위는 근 피판이나 골편 등으로 재건할 수 있다.¹⁾ Hawke 등⁴⁾과 Wang 등⁵⁾은 후시케공의 존재 등에 의한 골성외이도전벽의 결손은 외이도를 통한 이하선 및 악관절강내로의 염증 전파의 통로가 될 수 있으나 무증상인 경우에는 결손 자체만으로 수술적 치료를 요하지는 않는다고 주장하였다.
   결론적으로 외이도나 중이 병변에 의한 악관절 침범은 드물게 발생하며, 그 명확한 기전은 아직 밝혀지지 않은 실정이며 향후 악관절과 외이 및 중이간의 염증 전파경로에 대한 더 폭넓은 고찰 및 연구가 필요할 것으로 사료된다.

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