교신저자：고윤우, 420-600 경기도 부천시 원미구 중동 1374번지  순천향대학교 의과대학 이비인후과학교실
              전화：(032) 621-5438, 5015 · 전송：(032) 621-5016 · E-mail：ywkohent@schbc.ac.kr

서     론

   유피낭종(dermoid cyst)는 조직학적으로 연관성이 있는 유피낭종, 유표피낭종(epidermoid cyst) 그리고 기형종(teratoma) 등의 낭종을 통칭하는 것으로 제 1 새열궁과 제 2 새열궁의 정중융합과정에서 포함된 상피조직의 증식에 의해 발생하는 선천성 종양으로 알려져 있다. 간혹 후천적인 이식(implantation)에 의해서 발생되기도 한다.¹⁾²⁾³⁾ 신체의 다양한 부위에서 발생할 수 있으며 그 중 난소와 천골부위가 주된 호발부위이고 두경부영역에서 발생하는 경우는 드물며 특히 구강저에 발생하는 예는 매우 드물다.⁴⁾ 따라서 구강저에 발생한 유피낭종의 경우 치료 시작 전에 여러 질환을 감별 진단하는 것이 중요하다. 이를 위하여 환자의 병력청취를 포함한 면밀한 두경부 영역의 진찰 및 다양한 영상진단법들이 필수적이며 외과적인 완전절제로 재발없이 완치를 기대할 수 있다. 저자들은 최근 구강저에 발생한 낭성종물을 구강내 접근법으로 적출하여 각각 유피낭종과 유표피낭종으로 확진된 2예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

증  례 1：
   48세 남자환자로 약 2년 전부터 서서히 커지는 구강저종물을 주소로 내원하였다. 과거력상 내원 1년 6개월 전 타병원에서 경부절개를 통한 절제술 시행하였으나 당시 종물을 완전히 적출하지 못하였다고 하며 그 후 별다른 치료없이 지내던 중 서서히 자라는 양상이 있어 본원 이비인후과를 내원하였다. 내원 당시 통증이나 호흡곤란 등의 증상은 없었으나 구강저의 종물로 인하여 경도의 연하곤란과 조음장애가 있었다. 구강내 진찰상 종물에 의하여 혀가 상방으로 상승되어 혀의 가동성이 저하되어 있었으나 설하신경의 마비는 없었다. 종물의 크기는 약 4×5 cm 정도로 종물을 덮고 있는 구강저 점막은 정상소견이었다(Fig. 1). 종물을 촉진 시 가동성이 있었으며 주위 구조와의 유착은 없는 것으로 확인되었다. 경부에는 과거 수술에 의한 절개반흔이 관찰되었고 턱밑부위에는 구강저 종물에 의한 경도의 종창이 동반되었다. 전산화단층촬영상 구강저의 중심부에 양측 이설근과 이설골근사이에 자리하는 주위와 경계가 분명한 7×5 cm 크기의 낭종성 종물이 관찰되었고 조영증강시에도 내부는 조영증강이 되지 않는 소견이었다(Fig. 2).
   비강을 통한 기관삽관 하에 전신마취를 시행하고 구강내 접근법을 이용하여 종물을 적출하였다. 양측 구강저 점막에 절개를 가한 후 종물의 파열에 유의하여 종물과 주위 조직을 박리하였다. 종물은 껍질에 잘 싸여져있는 양상이었으며 크기는 약 7×5 cm 정도로 황갈색의 색깔을 띠고 있었다(Fig. 3). 종물의 절제시 양측 악하선관과 설신경을 관찰, 보존 가능하였으며 주위 조직과의 유착이 거의 없어 완전절제가 가능하였다(Fig. 4). 수술부위는 세심한 지혈 후에 배액관의 삽입없이 일차 봉합하였으며 술후 구강저의 부종이나 혈종에 의한 기도폐쇄의 징후는 관찰되지 않았으며 악하선의 종창이나 설신경 및 설하신경의 손상도 관찰되지 않았다. 조직병리학적 검사상 다른 피부부속기관이 포함되지 않은 편평상피층으로만 구성된 유표피낭종으로 확진되었으며(Fig. 5) 술후 7일째 퇴원하여 12개월이 지난 현재까지 합병증이나 재발소견없이 외래추적관찰 중이다.

증  례 2：
   19세 여자환자로 약 3년 전부터 서서히 크기가 증가하는 구강저의 종물을 주소로 내원하였다. 과거력상 특이소견은 없었으며 평소 구강저 종물에 의한 조음장애가 있었으나 별 다른 치료 없이 지내던 중 보호자에 의해 구강저 종물이 발견되어 본원 이비인후과를 내원하였다. 증례 1과 마찬가지로 통증이나 호흡곤란 등의 증상은 없었으며 연하곤란도 호소하지 않았다. 구강내 진찰소견도 증례 1과 거의 유사하였으며 종물의 크기는 약 4×5 cm 정도로 종물을 덮고 있는 구강저 점막은 정상소견이었다. 마찬가지로 촉진시 가동성이 있고 주위 구조와의 유착은 없는 것으로 확인되었다. 전산화단층촬영상에서도 증례 1과 거의 유사한 소견이었으나 이 경우에는 종물이 좀 더 구강저의 전방에 치우치고 모양이 원형에 가까운 양상이었다. 수술은 동일한 방법으로 시행하였으며 적출된 낭종의 크기는 약 6×4 cm이었다. 조직병리학적 검사상 각질화된 편평상피층으로 구성된 낭종벽내에 피부부속기인 한선이 확인되어 유피낭종으로 확진되었으며(Fig. 6) 술후 5일째 퇴원하여 11개월이 지난 현재까지 합병증이나 재발소견없이 외래추적관찰 중이다.

고     찰

   구강저에는 두경부의 다른 부위와 마찬가지로 다양한 종류의 종양이 발생할 수 있다. 구강저에 생길 수 있는 종양성 질환은 크게 염증성 질환, 악성종양 또는 양성종양, 점액저류낭종 그리고 선천성 종양 등이 있다.¹⁾²⁾³⁾ 염증성 질환의 경우에는 대개 치성감염이나 악하선 혹은 설하선의 급성 타액선염에 의한 것으로 진행속도가 빠르고 통증, 개구장애, 발열, 연하장애 및 경부 피부의 발적소견 등의 증상을 호소하는 것으로 진단할 수 있으며³⁾ 본 증례의 경우에는 종양이 수년간에 걸쳐 서서히 자라는 양상이었으며 염증을 시사하는 여러 증상이 동반되지 않아 염증성 질환의 가능성은 배제할 수 있었다. 구강저에 발생하는 악성종양의 경우에는 구강저 점막, 악하선 또는 설하선에서 기원하는 것일 가능성이 있으며 이러한 경우에는 진찰소견 상 구강저 점막의 궤양이 동반되거나 주위 조직으로의 침습에 의하여 종양이 촉진시 고정되어 있거나 동통을 동반하게 되므로³⁾ 본 증례에서는 악성종양의 가능성을 배제할 수 있었다. 구강저에 발생할 수 있는 신경성종양 등의 양성종양의 가능성은 완전히 배제할 수는 없었지만 진찰소견상 설하신경이나 설신경 등의 신경학적 결손 소견이 없었으며 경부 전산화단층촬영상 종양전체가 균일한 저음영의 낭종의 형태를 이루고 있어 신경성종양의 가능성은 떨어지는 것으로 판단하였다. 또한 술후에도 신경학적 결손이 발생하지 않았다. 본 증례에서는 초진시 점액저류낭종, 즉 하마종의 가능성을 완전히 배제할 수 없었으나 수술 소견 상 비교적 낭종의 껍질이 잘 형성되어 있고 주위 조직과의 박리가 용이했던 점으로 미루어 상피층이 존재하지 않는 하마종의 가능성을 배제할 수 있었다. 그 외 갑상설관낭종과 경부새열낭종의 가능성은 발생위치가 일치하지 않아 쉽게 감별이 가능하였다.²⁾³⁾⁴⁾
   유피낭종은 발생학적 낭종성 기형으로서 신체의 다양한 부위에 발생할 수 있으며 가장 호발하는 부위가 난소와 천골부위로서 전체 유피낭종의 약 80%가 이 부위에 발생한다고 알려져 있다.⁴⁾ New와 Erich에 의하면 총 1,495예의 유피낭종 중 단지 6.9%(103예)만이 두경부 영역에 발생하였고 구강저에 발생한 경우는 1.6%(24예)라고 보고한 바 있다.⁵⁾ 이후에 나온 보고에 의하면 Taylor 등이 총 541예의 유피낭종 중 6.5%가 구강저에 발생한 경우였고 두경부에 발생한 184예 중에서는 약 19%가 구강저에 발생하였다고 보고한 바가 있다.⁶⁾ 두경부에서는 눈썹의 외측부가 가장 호발하는 부위이며 그 다음으로 구강저에 호발하는 것으로 알려져 있다.³⁾ 구강저에 발생하는 유피낭종은 발생연령이 신생아에서부터 60대까지 다양하며 호발 연령은 15세에서 35세 사이이고 남녀의 발생빈도는 비슷한 것으로 알려져 있다.⁷⁾
   유피낭종의 발생기전은 현재까지도 정설은 없으며 Mickulicz가 제안한 두 가지 가설로 설명하고 있다.^{2)3)7)8)9)10)11)} 즉 후천성과 선천성 가설로 설명하고 있다. 선천성 가설은 임신 3주와 4주 사이에 일어나는 제 1 새열궁과 제 2 새열궁의 정중융합 도중 상피잔유물이 포함되어 발생한다는 이론으로 현재 가장 정설로 받아들여지고 있다. 후천성 가설은 외상에 의해 상피세포가 심부조직으로 이식되어 발생한다는 이론이다.
   구강저에 발생하는 유피낭종의 경우 발생위치에 따라서 분류를 하기도 한다.¹⁰⁾¹²⁾ 즉 정중형은 설소대 아래 혹은 이설근사이에 발생하는 것을 의미하고 외측설하형은 하악근과 악설골근사이에 발생하는 것을 의미하며 진외측형은 내측으로는 이설근과 설골설근 그리고 외측으로는 악설골근 사이에 발생하는 것을 의미한다. 정중형의 경우에는 구강저쪽으로 성장하게 되어 혀가 위쪽으로 상승되고 조음장애, 연하장애 및 호흡곤란 등의 증상이 유발될 수 있다. 본 증례의 경우에도 정중형에 해당하는 것으로 호흡곤란의 증상은 없었으나 조음 및 연하장애를 호소하였던 경우였다.
   유피낭종을 조직학적 소견에 따라 유표피낭종, 유피낭종 그리고 기형종으로 분류하고 있다.¹⁾²⁾³⁾ 세 가지 낭종 모두 표피에 의해 둘러싸여져 있다는 공통점이 있으며 낭종 내의 내용물의 조직학적 차이에 의해 분류되고 있다. 즉 낭종 내의 다른 부속기관이 포함되지 않으면 유표피낭종이며, 한선, 피지선, 모낭 등이 포함되면 유피낭종이고 낭종 내에 세 가지 배아세포층에서 기원하는 구조물들, 즉 피부부속기관, 근육, 골조직, 소화기점막 등이 포함되면 기형종으로 분류된다. 본 증례 중 1예는 유표피낭종이었고 다른 1예는 조직학적으로 한선이 포함된 유피낭종으로 확진되었다.
   구강저 유피낭종의 치료를 위해서는 낭종의 완전절제가 필수적이다. 수술적 치료이전에 경화요법을 시행한 적이 있거나 구강피부루가 있는 경우 또는 반복적인 감염의 병력이 있는 경우에는 주위 조직과의 유착이 심하기 때문에 낭종의 절제 시 주의를 요한다.⁷⁾ 유피낭종은 완전한 절제가 이루어진 경우 재발이 없다. 수술적 접근법에는 구강 내로 낭종을 절제하는 방법과 경부절개를 이용하는 방법 그리고 두 가지 접근법을 함께 이용하는 경우가 있다. 대개는 수술적 접근법을 선택할 때 본 증례와 같이 구강 내로 돌출된 경우에는 구강접근법을 이용하며 경부로 돌출된 경우에는 경부절개법을 이용하는 것이 좋다. 때론 낭종의 크기가 커서 수술시야 확보를 위하여 양측 접근법을 모두 이용하는 경우도 있다고 한다.⁷⁾ 저자들의 경우에는 경부 전산화단층촬영상 종물이 모두 구강저 점막아래에 낭종이 위치하였기 때문에 구강접근법을 이용하였다. 수술 시에는 악하선관, 설신경 그리고 설하신경 등의 손상에 유의하여야 한다. 본 증례에서는 구강저 점막의 절개시 악하선관에 손상을 주지 않도록 주의하였으며 설신경과 설하신경의 손상을 피하기 위하여 가능한 낭종에 가깝게 박리를 시행하였다. 이 과정에서 양측 설신경의 가지를 확인, 보존하였으며 설하신경은 노출되지 않았다. 낭종의 크기가 큰 경우나 술전에 이미 호흡곤란이 있는 경우에는 전신마취를 위한 기관삽관 시 문제가 될 수 있고 이러한 경우 기관절개술을 시행하거나 주사기로 낭종내 물질을 흡인하여 낭종의 크기를 줄이는 방법도 이용된다고 한다.⁷⁾ 본 증례에서도 술전에 기관절개술의 가능성을 환자에게 설명하였으나 낭종의 가동성이 용이하여 직접후두경을 이용한 통상의 기관삽관에 별 다른 지장을 주지는 않았다.
   결론적으로 구강저에 발생한 유피낭종은 다양한 질환을 감별 진단하여야 하며 이를 위하여 술전에 초음파검사, 전산화단층촬영, 핵자기공명영상 등을 포함한 철저한 병력 청취와 진찰소견이 중요하리라 사료된다. 치료는 구강 또는 경부절개를 통한 낭종의 완전절제가 중요하며 절제시 주위의 구조물의 손상, 특히 설신경과 악하선관의 손상에 주의를 기울여야 할 것으로 사료된다.

1. Chung K, Kim HD, Oh WH, Cho JH. A case of multiple dermoid cyst of the floor of the mouth. Korean J Otolaryngol 2000;43:447-9.

2. Ariyoshi Y, Shimahara M. Magnetic resonance imaging of a submental dermoid cyst: Report of a case. J Oral Maxillofac Surg 2003;61:507-10.

3. Louis PJ, Hudson C, Reddi S. Lesion of the mouth. J Oral Maxillofac Surg 2002;60:804-7.

4. Fuchshuber S, Grever G, Issing WJ. Dermoid cyst of the floor of the mouth - a case report. Eur Arch Otorhinolaryngol 2002;259:60-2.

5. New GB, Erich JB. Dermoid cyst of the head and neck. Surg Gynecol Obstet 1937;65:48-55.

6. Taylor BW, Erich JB, Dockerty MB. Dermoids of the head and neck. Minn Med 1966;49:1535-40.

7. King RC, Smith BR, Burk JL. Dermoid cysts in the floor of the mouth. Review of the literature and case reports. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1994;78:567-76.

8. Qurashi HA, Ortiz O, Wax MK. Dermoid cyst of the floor of the mouth. Otolaryngol Head Neck Surg 1998;118:562-3.

9. De Ponte FS, Brunelli A, Marchetti E, Bottini DJ. Sublingual epidermoid cyst. J Craniofac Surg 2002;13:308-10.

10. Mathews J, Lancaster J, O'Sullivan G. True lateral dermoid cyst of the floor of the mouth. J Laryngol Otol 2001;115:333-5.

11. Myssiorek D, Lee J, Wasserman P, Lustrin E. Intralingual dermoid cysts: A report of two new cases. Ear Nose Throat J 2000;79:380-3.

12. Zelster R, Milhem I, Azaz B, Hasson O. Dermoid cysts of floor of the mouth: Report of four cases. Am J Otolaryngol 2000;21:55-60.