교신저자：강준명, 420-717 경기도 부천시 원미구 소사동 2번지  가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   선천성 비루관 낭종(congenital nasolacrimal duct cyst)은 선천성 비루관 폐쇄의 드문 형태로서 비루관의 원위부가 폐쇄되어 발생한다. 낭종이 드물게 양측으로 있는 경우 코로만 호흡하는 신생아는 구강 섭취나 잠잘 때 호흡곤란이 나타나며 심한 경우 생명을 위협할 수도 있다. 내안각의 선천성 누낭류에 동반된 비루관 낭종은 Raflo 등¹⁾이 처음 보고한 후 국내외에 여러 예가 발표²⁾³⁾⁴⁾되었으나, 선천성 누낭류나 누낭염이 동반되지 않은 비루관 낭종은 Righi 등⁵⁾이 처음 보고한 이후 아직 국내에는 보고된 바가 없다.
   최근 저자들은 호흡곤란이 있는 신생아에서 양측의 선천성 비루관 낭종을 발견하고 비내시경하에서 낭종 조대술을 시행하여 좋은 결과를 얻었기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   생후 2일된 여아가 생후 1시간부터 시작된 호흡곤란 및 수성 비루를 주소로 본과로 의뢰되었다. 제태기간은 39주, 출생 시 체중이 3.2 kg으로 자연분만을 통해 출생하였으며 산과력 및 가족력상 특이한 소견은 없었다. 전신 검사상 약한 비호흡, 증가된 구강 분비물 및 경도의 늑골밑 뒤당김 소견이 관찰되었고 청진상 흡기 협착음이 들렸다. 산소 치료로 산소 포화도는 95% 이상 유지되었고 동맥혈가스분석상 정상 소견이었으며, 양측 내안각 부위의 융기나 발적은 관찰되지 않았다(Fig. 1). 구강 섭취는 불량하였으며 양측 비강내로 5 F 도관 삽입을 시도하였으나 저항으로 실패하였다. 경성 및 연성 비내시경검사상 양측 하비도를 채우고 있는 낭성 종물이 관찰되었고 양측 하비갑개는 낭성 종물에 의해 내측으로 전위되어 있었으며 후비공폐쇄나 협착은 관찰되지 않았다(Fig. 2). 부비동 컴퓨터 단층촬영을 실시한 결과 양측 하비도를 채우고 있는 연조직 음영이 관찰되었으며 양측 비루관이 약간 확장되어 있었으나 누낭의 확장은 관찰되지 않았다(Fig. 3).
   생후 6일째 전신마취 후 비내시경 조대술(marsupialization)을 시행하였더니 맑은 분비물이 배출되었으며 이 후 호흡곤란은 호전되는 양상을 보였고 구강 섭취도 증가하였다. 술 후 6개월의 경과관찰 기간 동안 재발을 보이지 않았다(Fig. 4).

고     찰

   비루관은 태생 6주경에 상악돌기와 비골돌기 사이의 외배엽으로부터 발생되며 태생 3개월에는 누소관 형성을 시작하여 6개월경 하비도에 개통하게 된다.¹⁾⁶⁾ 선천성 비루관 폐쇄는 35~73%의 비율로 흔하게 일어나며,⁷⁾⁸⁾⁹⁾ 가장 흔한 폐쇄 부위는 비루관의 원위부, 즉 하스너관(valve of Hasner)으로 주로 막성 폐쇄가 일어난다.⁶⁾ 이는 대부분 출생전 후 울음, 재채기, 기침 등에 의한 흡입효과와 막성 폐쇄에 가해지는 기계적인 힘에 의해 개방된다.⁶⁾ 선천성 비루관 낭종은 선천성 비루관 폐쇄의 드문 형태로 생후 첫 6주에서 12주간 코로만 호흡해야 하는 신생아에게 호흡부전을 일으킬 수 있다.
   선천성 비루관 낭종의 진단은 경성, 연성 비내시경, 전산화단층촬영, 자기공명영상으로 이루어지며, 감별하여야 할 질환으로는 후비공 폐쇄, 수막뇌류, 신경아교종, 유피낭, 점액 저류낭, 두개인두종 등이 있다.¹⁰⁾ 전산화단층촬영상 비루관 확장, 점막하 비강내 종괴 등은 선천성 비루관 낭종의 특징적인 소견이다.¹¹⁾
   비루관 낭종의 치료는 비강 폐쇄의 정도에 따라 보존적 치료를 시행하기도⁵⁾ 하지만 호흡곤란이 동반된 경우나 구강섭취가 불량한 경우에는 비내시경 조대술을 실시한다. 비루관 낭종과 누낭류가 동반되었을 때의 치료방법에 대해서는 아직까지 논란이 많지만 일반적으로 누낭 마사지, 항생제 정맥 주사 및 점안약 투여 등의 보존적 치료를 먼저 시행 후, 증세 호전이 없거나 감염이 있는 경우에는 단순 비루관 소식자탐사법, 소식자탐사법과 실리콘 튜브 삽입, 낭벽의 천자 및 조대술 등의 수술적 치료를 한다.^{2)10)12)13)14)} 누낭비강문합술과 조대술을 함께 시행하여 좋은 결과를 얻었다는 보고도 있다.¹⁵⁾ 선천성 누낭류 비내시경 조대술은 1987년 Lusk 등¹⁶⁾ 에 의해 처음 시도되었으며, 이후 비내 통기를 향상시키기 위해 비내시경 조대술 또는 절제술이 하비갑개 외측 절골술과 함께 시행되기도 하였다.¹⁶⁾¹⁷⁾ 수술 후 합병증으로 선천성 누낭류에 동반된 비루관 낭종의 경우 소식자탐사법과 비내시경 조대술을 동시에 시행했을 때 누낭 주위 봉와직염이 발생하였다는 보고가 있으나,¹²⁾ 비루관 낭종만이 있는 경우 비내시경 조대술만으로도 합병증 없이 좋은 결과를 얻었다.^16)17)18)
   선천성 비루관 낭종은 신생아에서 비강폐쇄를 일으키는 모든 경우에 생각해야 하며 내안각 종괴가 동반되면 선천성 누낭류에 동반된 비강내 확장을 비강폐쇄의 원인으로 생각할 수 있지만, 본 증례와 같이 선천성 누낭류가 없더라도 비루관폐쇄가 일어날 가능성이 있다는 것을 배제해서는 안 되겠다. 저자들은 선천성 누낭류가 동반되지 않고 호흡곤란을 주소로 한 선천성 비루관 낭종을 비내시경 조대술로 치료하여 호흡 부전 개선의 효과를 보았던 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

1. Raflo GT, Horton JA, Sprinkle PM. An unusual intranasal anomaly of the lacrimal drainage system. Ophthalmic Surg 1982;13:741-4.

2. Oh YK, Lee DS, Kim SY, Ye MK. A case of bilateral congenital dacryocystoceles with nasolacrimal duct cysts. J Korean Ophthalmol Soc 2002;43:781-5.

3. Ye MK, LeeYH, Lee SJ, Chang HW. Neonatal dacryocystitis associated with nasolacrimal duct cysts. Korean J Otolaryngol 2001;44:1216-9.

4. Jin HY, Shin SO. Endoscopic marsupialization of bilateral lacrimal sac mucoceles with nasolacrimal duct cysts. Auris Nasus Larynx 1999;26:441-5.

5. Righi PD, Hubbell RN, Lawlor PP. Respiratory distress associated with bilateral nasolacrimal duct cysts. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1993;26:199-203.

6. Sevel D. Development and congenital abnormalities of the nasolacrimal apparatus. J Pediatr Ophthalmol Strabismus 1981;18:13-9.

7. Cassady JV. Developmental anatomy of nasolacrimal duct. Arch Ophthalmol 1952;47:141-58.

8. Guerry D, Kendig EL. Congenital impatency of the nasolacrimal duct. Arch Ophthalmol 1948;39:193-204.

9. Schwarz M. Congenital atresia of the nasolacrimal canal. Arch Ophthalmol 1935;13:301-2.

10. Paysee EA, Coats DK, Bernstein JM, Go C. Management and complications of congenital dacryocoele with concurrent mucocoele. J AAPOS 2000;4:46-53.

11. Meyer JR, Quint DJ, Holems JM, Wiatrak BJ. Infected congenital mucocele of the nasolacrimal duct. Am J Neuroradiol 1993;14:1008-10.

12. Shashy RG, Durairaj V, Holmes JM, Hohberger GG, Thompson DM, Kasperbauer JL. Congenital Dacryocystocele associated with intranasal cysts: Diagnosis and management. Laryngoscope 2003;113:37-40.

13. Levin AV, Jaffe TW, Forte V, Buckwalter JA, Buncic JR. Nasal endoscopy in the treatment of congenital lacrimal sac mucoceles. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 2003;67:255-61.

14. Roy D, Guevara N, Santini J, Castillo L. Endoscopic marsupialization of congenital nasolacrimal duct cyst with dacryocoele. Clin Otolaryngol. 2002;27:167-70.

15. Woo KI, Kim YD. Four cases of dacryocoele. Korean J Ophthalmol 1997;11:65-9.

16. Lusk RP, Muntz HM. Nasal obstruction in the neonate secondary to nasolacrimal duct cysts. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1987;13:315-22.

17. Tabor MH, Desai KR, Respler DS. Symptomatic bilateral nasolacrimal ducts cysts in a newborn. Ear Nose Throat J 2003;82:90-2.

18. Calcatera VE, Annino DJ, Carter BL, Woog JJ. Congenital nasolacrimal duct cysts with nasal obstruction. Otolaryngol Head Neck Surg 1995;113:481-4.