교신저자：조강한, 100-272 서울 중구 필동 2가 82-1  중앙대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   혈관종은 선천성 종양의 하나로서 주로 영아기때 흔하게 보이며 병리조직검사상 혈관의 크기에 따라 모세, 해면상, 혼합성 혈관종으로 구별한다.¹⁾ 피부로 둘러싸인 신체 어느 곳에서나 생길 수 있지만 고막을 포함한 외이도에서의 발생은 극히 드물게 보고되고 있으며,^2)3)4)5) 특히 외이도에서 발생한 모세혈관종은 전세계적으로도 1예만 보고되어 있고⁴⁾ 국내에서는 아직 보고된 바가 없다.
   영아기에 발생한 대부분의 혈관종은 나이가 들어감에 따라 자연적으로 퇴행하는 것으로 알려져 있지만 성인에서 발견된 경우는 자연 퇴행이 드물기 때문에 보다 적극적인 치료가 필요하다.¹⁾
   저자들은 외이도 종물로 발견되어 술 후 병리조직검사상으로 외이도에서 발생하여 고막의 후방으로 일부 침범한 모세혈관종 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   44세 남자환자로 한달전부터 시작된 우측 이충만감을 주소로 내원하였다. 과거력상 특이 소견은 없었으며 우측 귀의 청력 감소, 이충만감을 보였고 이명, 현훈, 이통, 이루, 안면마비의 소견은 보이지 않았다. 이학적 검사상 우측 외이도의 후방에서 전방으로 돌출된 넓은 기저부를 가지며 경계가 명확한 적색의 종물이 관찰되었고(Fig. 1), 이로 인해 고막의 앞쪽 일부만을 관찰할 수 있었다. 초진시 외이도 종양이 의심되어 EMLA cream을 이용한 국소 표면 마취후 23 gauge needle을 이용하여 세포흡입검사를 시행하였으나 선홍색의 혈액이 흡입되어 혈관종의 가능성이 높았다.
   순음청력검사에서 우측은 기도 47 dB, 골도 3 dB의 전도성 난청의 소견을 보였고 어음청취역치는 42 dB, 어음명료도는 96%로서 순음청력검사의 결과와 비슷하였으며 좌측은 기도 5 dB, 골도 0 dB로서 정상 청력을 보였다(Fig. 2A). 고막운동성계측은 B형이었고 Weber 검사에서는 환측으로 편위되었다. 측두골 컴퓨터 단층 촬영사진에서 우측 외이도내에 위치한 연부조직 음영의 종물이 보였으며 고막과의 경계는 불분명하고 외이도 골과 중이로의 침범은 없었다(Fig. 3).
   1999년 6월 21일 외이도 종양 진단하에 전신마취로 후이개 접근법을 통하여 외이도 피부를 골성 외이도로부터 박리하였다. 외이도 후방에 존재하는 종물의 안전역을 확보하기 위해 상하측 및 외측으로는 주변 정상 피부를 일부 포함하였고 내측으로는 고막의 후상방 및 후하방 일부를 포함하여 제거하였다. 수술시 종물은 고막의 외층으로 일부 침범이 있었으며 고막 내층과 중이강은 정상 소견을 보여 종물의 기원이 외이도임을 확인할 수 있었다. 종물 제거후 고막 및 외이도 피부 결손부위는 이개 후상방에서 얻은 측두근막을 이용하여 고막성형술 및 외이도 피부 재건을 시행하였다.
   외이도에서 제거한 종물은 0.5×0.5 cm 크기로, 수술실에서 절단시 연홍색의 연성종물이었다. 광학현미경소견상 저배율에서(×20) 편평상피로 둘러싸인 경계가 명확하고 외장성의 염증을 동반하지 않은 혈관 증식성의 병변이 보였고, 고배율로(×200) 확대하여 성숙한 모세혈관들과 내피세포의 증식을 확인하였다(Fig. 4).
   술 후 7일째 외이도 팩킹을 제거한 뒤 퇴원하였고 정기적으로 이내시경으로 확인한 결과 고막의 일부가 약간 두꺼워진 것 이외에는 특이 소견 없었으며(Fig. 5), 술 후 2년 뒤 검사한 순음청력검사상 기도 15 dB, 골도 5 dB, 어음청취역치는 10 dB, 어음명료도는 98%로 정상 청력을 회복하였다(Fig. 2B). 환자는 현재 술 후 2년째로 재발의 징후없이 정기적인 외래 관찰 중이다.

고     찰

   혈관종은 선천성 두경부종양의 가장 흔한 원인이며 백인 소아의 10%에서 나타난다.¹⁾ 대부분 영아기에 발생하여 생후 6개월까지 급격히 자라다가 2세 이후에는 서서히 퇴화한다고 알려져 있다.¹⁾⁶⁾ 따라서 성인에서 혈관종의 발생 빈도는 소아에 비해 낮으며 특히 외이도에서의 발생은 극히 드물어 국내에서는 아직 보고된 바가 없다.
   1972년 Freedman등⁷⁾은 외이도 후벽과 인접한 고막을 침범한 해면상 혈관종 2예를 보고하였는데, 모두 중이와의 연관성은 없었으며 고막의 중간 섬유층에서 기원한다고 하였다. 1978년 Balkany등⁸⁾은 외이도의 침범없이 고막에 국한된 모세혈관종을 보고하였고, 1987년 Hawke등³⁾은 고막의 침범없이 외이도에 발생한 해면상 혈관종을 보고하였다. 외이도에서 발생한 모세혈관종은 1988년 Krueger등⁴⁾에 의해 보고된 이후 현재까지 보고된 예가 없으며 국내에서도 아직 보고된 예가 없다. 문헌에 보고된 혈관종의 크기는 1.5~3.0 cm까지 다양했으며 위치는 고막과의 경계를 이루는 외이도 후벽에 주로 발생했고 대부분 50대의 남성에서 발견되었다.⁵⁾⁹⁾ 발생 원인은 아직 정확하게 밝혀지지 않았다.
   외이도 혈관종의 임상 증상은 청력 감소, 현훈, 이충만감, 이명, 이루 및 이통등이 다양하게 나타났으며 특별한 증상없이 우연히 발견된 경우도 적지 않았다. 이학적 검사상 특징적으로 주로 외이도 및 고막의 후방에서 적색의 종물로 관찰되며 청력 감소의 정도는 혈관종의 위치나 크기에 따라 다양하며 현재까지의 모든 증례에서 중이내로의 침범은 없었다.
   감별 진단을 요하는 질환들로는 이성 용종, 화농성 육아종, 흑색종, 고실정맥구종양, 외이도 암종 등이 있으며^7)8)10) 이중 화농성 육아종이 혈관종과 비슷한 병리 소견을 보이므로 진단시 세심한 주의를 요한다. 화농성 육아종에서는 염증의 임상 소견이 있으며 광학현미경상 염증 세포가 관찰되며 혈관사이의 섬유성 격막은 두꺼워지지 않은 것이 특징적인 소견으로 혈관종과 감별할수 있다.⁸⁾
   일반적인 두경부 영역의 혈관종의 치료로는 절제술, 소작술, 방사선 치료, 압박술, 스테로이드, 경화 치료, 레이져 치료등이 이용되고 있으나 고막이나 외이도에 생긴 혈관종의 경우 절제술이 가장 좋은 치료 효과를 거둘수 있으며⁴⁾⁶⁾⁸⁾ 절제술을 시행받은 환자중 재발을 한 경우는 1예만이 보고되었다.
   1990년 Jackson등⁵⁾이 보고한 60세 백인 여성에서 발생한 외이도의 혈관종은 단순 절제술을 시행한 후 재발하여 고막성형술을 포함한 부분적인 측두골 절제술을 시행하였으며 악성 변화는 없었다고 하였다. 이러한 종양의 침습적인 습성을 고려하여 보다 광범위한 절제의 필요성을 주장하였으나, 조기진단으로 안전역을 확보한 단순 절제술이 수술의 위험률을 낮출수 있고 술 후 치유과정을 단축시킬 수 있는 술식으로 사료된다.
   소아에서 생긴 혈관종과는 달리 성인에서의 혈관종은 자연 퇴행이 드물어서 보다 적극적인 치료를 요한다.¹⁾¹¹⁾ 보고된 증례수가 적기 때문에 아직 많은 연구가 필요하지만 가급적 조기에 발견하여 수술을 하는 것이 고막과 외이도의 재건술의 범위를 줄이는데 도움이 될 수 있다.⁴⁾⁸⁾

1. Garfinkle TJ, Handler SD. Hemangiomas of the head and neck in children- a guide to management. J Otolaryngol 1980;5:439-49.

2. Kemink JL, Graham MD, McClatchey KD. Hemangioma of the external auditory canal. Am J Otol 1983;5:125-6.

3. Hawke M, Nostrand PV. Cavernous hemangioma of the external ear canal. J Otolaryngol 1987;16:40-2.

4. Krueger RA, Porto D. Pathologic quiz case 2. Benign capillary hemangioma. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1988;114:1480-1, 3.

5. Jackson CG, Levine SC, McKennan KX. Recurrent hemangioma of the external auditory canal. Am J Otol 1990;11:117-8.

6. Albritton F, Lenis A. Cavernous hemangioma of the tympanic membrane. Ear Nose Throat J 1994;73:808.

7. Freedman SI, Barton S, Goodhill V. Cavernous angiomas of the tympanic membrane. Arch Otolaryngol 1972;96:158-60.

8. Balkany TJ, Meyers AD, Wong ML. Capillary hemangioma of the tympanic membrane. Arch Otolaryngol 1978;104:296-7.

9. Andrade JM, Gehris CW Jr, Breitenecker R. Cavernous hemangioma of the tympanic membrane. A case report. Am J Otol 1983;4:198-9.

10. Magliulo G, Fusconi M. Capillary hemangioma of the tympanic membrane. Otolaryngol Head Neck Surg 1997;116:137.

11. Moon JH, Hwang DJ, Kim JS, No HS, Lee SE, Kim SH, et al. Clinical Study of the Hemangioma of the Head and Neck in Adult. Korean J Otolaryngol 2000;43:878-82.