서     론

   방선균증(Actinomycosis)은 주로 구강, 경부, 호흡기, 그리고 소화관에서 그람양성의 혐기성 세균인 A. israelii, A. bovis 등이 단백질 분해효소분비로 점막을 통과, 연부 조직 침습으로 현미경적으로 유황과립(sulfur granule)을 함유하는 특징적인 종괴나 농양을 형성하는 매우 드문 아급성 또는 만성 감염성 질환이다.¹⁾ 국내외적으로 이비인후과 영역에서 방선균증의 보고는 드물며, 국내에서는 인두편도와 혀, 악하선, 그리고 비강에서 발생된 예가 보고된 바 있었고^2-5) 비인강과 비강에서 발생된 예는 국내외적으로 각각 2예씩이다.^2)6-8) 저자들은 두부의 서로 다른 부위­비인강 및 두개저, 비강, 안면협부­에서 발생하여 병리조직학적으로 확진된 방선균증 3예에 대하여 의무기록, 방사선학적 검사, 병리학적 검사 소견 등을 후향적으로 검토하여 방선균증의 임상적 특성 및 치료 결과를 알아보았다.

증     례

증  례 1：
   41세 남자 환자가 내원 5개월 전부터 지속된 두통을 주소로 하고 개구 장애(trismus), 이통, 이충만감을 호소하였다. 내시경 검사상 비인강의 좌측 후벽에 1.5 cm 정도의 부드러운 갈색 돌출이 관찰되었다. 이경검사에서 양측 고막의 함몰과 혼탁이 있었다. 부비동 CT와 뇌 MRI 사진에서 비인강부위의 종물이 두개저의 사대(clivus)를 침범하며 좌측 내경동맥을 둘러싸는 양상을 보였다(Fig. 1A).
   좌우 측의 Rosenmller fossa, 이관융기부위, 비인강 후벽의 표재층 및 심층 부위를 조직 검사한 결과 비인강 후벽의 표재층과 심층부위에서 유황과립과 방선균(Actimomyces)으로 보이는 군락이 발견되었다(Fig. 2).
   치료목적으로 입원한 상태에서 amoxicillin-clavulanate(Augmentin^®)를 1.2 g씩 1일 3회 정맥으로 2주간 투여하였고 그후 경구용(500 mg, 1일 3회)으로 전환하여 31일간 투여하였다. 입원 10일째에 두통, 이통 및 이충만감이 사라졌고 입원한지 18일만에 퇴원하였다. 개구장애는 입원당시 개구 간격 0.5 cm에서 퇴원 시 1.6 cm으로 개선되었고 이후 재활치료를 받고 정상화되었다. 치료 후 촬영한 컴퓨터 단층사진 결과 회복된 양상을 보였다(Fig. 1B). 이후 3년 6개월 동안 정기적 경과 관찰에서 재발의 증거는 없었다.

증  례 2：
   50세 여자 환자가 내원 2년 전부터 시작된 좌측 비폐색을 주소로 하고 좌측 코의 농성 비루와 후각 감퇴를 호소하였다. 비강 내시경검사에서 갈색의 잘 부스러지는 표면이 불규칙한 종물이 좌측 중비도에서 관찰되었으며 주변 점막에 육아조직의 형성과 점액농성 분비물이 있었다(Fig. 3). 부비동 컴퓨터 단층 사진에서 좌측 비강에 쉼표(comma)모양으로 2 cm가량의 석회화를 보이는 종물이 상악동 자연공을 막으며 중비도를 채우고 있었으며 좌측 상악동에 혼탁음영이 있었다(Fig. 4). 외래에서 시행한 조직생검에서 방선균증으로 진단되었다. 입원한 상태에서 좌측 내시경 부비동 수술을 시행하였다. 종물은 단단하지만 잘 부스러졌다. 종물은 약 1.5×1×1 cm 크기로 중비도를 가득 채우고 있었다. 수술 중 제거한 표본의 조직검사 결과 석회화를 동반한 방선균군락과 유황과립이 관찰되었다. 입원 당시부터 감염내과의 조언에 따라 ampicillin(2.0 gm, 1일 6회)을 4주간 정맥주사로 투여하였으며 내시경 수술 시 상악동의 농성 분비물에 대한 세균배양결과 Enterobacter aerogenes가 검출되어 ciprofloxacin을 정맥으로 10일간 투여하였다. 이후 경구용 amoxicillin(500 mg, 1일 3회)으로 바꾸어 7개월간 투여하였다. 수술 후 5일째 감염내과로 전과되어 입원한지 31일만에 퇴원하였다. 비폐색 및 농성비루는 개선되었고 약 8개월 후 시행한 내시경검사에서 비강점막은 재발의 흔적 없이 정상 소견을 보였으며 농성비루도 없었다.

증  례 3：
   78세 여자 환자가 한 달간 지속된 우측 안면협부의 홍반성 종창을 주소로 내원하였다. 40년전 우측 상악동염으로 Caldwell-Luc 수술을 시행한 과거력이 있었다. 신체검사상 우측 협부에 홍반성 배경에 농양모양으로 돌출된 견고한 병변이 있었으며 압통이 있었다(Fig. 5). 컴퓨터 단층 사진에서 2×1.5×3.5 cm 정도의 석회화 소견을 보이는 원주모양의 종물이 우측 상 치주에서 시작하여 협부 공간(buccinator space), 안면 근막(facial fascia)과 피하조직까지 침범된 양상이 관찰되었다(Fig. 6). 세침흡인 검사상 방선균증으로 밝혀졌다.
   외래 내원 1주 후 입원하여 수술을 시행하였다. 우측 협부의 병변부위를 중심으로 타원형의 피부절개와 박리로 3×1.2×0.2 cm 크기의 부드러운 회색 종물을 표재부의 농양과 함께 일괴(en bloc)로 제거하였다. 병변은 주변과 구분되었지만 피막으로 싸이지는 않았다. 술후 조직검사 결과 방선균으로 보이는 필라멘트와 유황과립이 관찰되었다. 수술 후 환자는 감염내과로 전과되어 4주동안 penicillin G(500만 U, 1일 3회)를 정맥으로 투여한 뒤 경구용 amoxicillin(500 mg, 1일 3회)으로 바꾸어 5개월간 투여하였다. 수술 후 7개월간의 정기적인 관찰에서 재발은 없었다.

고     찰

   방선균은 동물과 인간에서 만성 화농성 감염을 일으키며 캡슐과 포자 없이 세포 내에 존재하는 부동성의 그램 양성, 혐기성 박테리아로서 건강한 사람에게서 정상 균주로 구인두에 존재한다.¹⁾ Bollinger가 1877년 가축에서 A. bovis를 처음 보고하였고 일년 후 Israel이 인간에서 처음 발견하여 A. israelii라 명명하였으며 이 균주가 방선균증을 일으키는 가장 흔한 원인균이다.¹⁾ 이외에도 인간에게 감염을 일으킬 수있는 균주로서 A. viscosis, A. naeslundi, A. odontolyticus 등이 있다.⁸⁾ 호발 연령은 30~60대의 중년층 이상이 대부분을 차지한다.¹⁾⁹⁾ 발생 부위는 두경부에서 55%, 복부 20%, 흉부 15%, 기타 부위에서 10%로 보고되고 있고 두경부에서 병변의 발생은 주로 치과적 시술, 외상 등에 의해 정상적인 점막의 손상으로 방선균이 혐기성 환경에 유입되어 증식이 활발하게 될 때 일어난다.¹⁾
   진단은 일반적으로 배양결과 방선균이 검출되고 병리조직학적으로 만성 육아종성 염증소견을 보이면서 특징적으로 병변 내에 유황과립이 존재할 때 내려지게 되지만 방선균배양의 어려움 때문에 진단을 내리기 어려울 때가 있다.^1)7)10) 안면부에 생긴 병변은 이전의 치과수술 병력, 안면 부종, 농이 배출되는 누공 등으로 그 진단이 비교적 쉽지만 안면부 이외의 두경부에 생긴 병변은 악성종양, 선천성 낭종, 진균성 감염, Wegener's granulomatosis와 비슷하여 감별진단에 유의하여야 한다.^1)9)11) 또한 약물요법에 반응을 보이지 않는 만성 부비동염의 경우에도 의심해보아야 한다.⁸⁾
   치료로는 약물요법과 수술요법이 있으며 약물요법으로는 penicillin 정맥주사와 amoxicillin 경구 투여가 있다. 투여 기간에 대해서는 여러 가지 의견이 있으나 4주간의 penicillin 정맥 내 투여 후 6∼12개월간의 경구용 amoxicillin복용이 대체적으로 통용되고 있다.^1)10)12)13) Penicillin에 민감한 환자에게는 tetracycline(0.5 g, 1일 4회)¹⁴⁾과 erythromycin, minocycline, doxycycline을 사용할 수 있다.^15-17) 다른 화농성 염증에서와 마찬가지로 수술요법이 필요한 경우도 있으며 치료기간을 단축시킬 수 있다.¹⁾
   본 논문의 증례 1과 증례 2의 비인강과 비강의 방선균증은 세계적으로 보고가 매우 드문데 Weese 등¹⁸⁾이 비강과 부비동, 구개에 발생한 각 1예를 보고하였고, Osborne 등⁶⁾ Scott 등⁷⁾이 비인강에 발생한 것을 각각 1예씩 보고한 바 있다.
   증례 1에서는 병변의 위치가 수술적으로 접근이 힘든 비인강과 두개저 부위였고, 조직검사 후 수술을 하지 않고 약물요법만으로 치료하였다. 항생제 투여 기간이 기존 문헌에서와는 다르게 정맥용 2주 후 경구용으로 전환 후 31일 동안 투여하여 비교적 기간이 짧았으나 신경학적 증상인 두통과 개구장애가 약물치료와 함께 완전히 회복되었다. 병변으로 인한 이관 기능장애로 발생한 삼출성 중이염도 완치되었는데 이는 방선균증이 가역적인 병변임을 의미한다고 볼 수 있다. 증례 2에서 비강은 방선균이 자라기에 적합한 혐기적 환경이 형성되기 어렵다는 점에서 특이했다. 증례 2와 증례3에서의 치료는 수술적 접근이 수월하였으므로 우선 수술로써 비강내 병변을 충분히 제거한 후 약물요법을 실시하였다. 두 증례에서는 약물요법의 치료기간이 평균 5.5개월(6주∼9개월)로 기존 문헌과 비교해 볼 때 짧았지만 재발 없이 성공적으로 치료되었다.
   방선균증이 면역기능 약화시 발생한다는 보고가 있으나¹⁹⁾ 반대되는 보고도 있어서²⁰⁾ 기회감염(opportunistic infection)일 것이라는 데는 아직 논란이 있다. 또한 완치를 위한 항생제 투여기간에 대해서는 향후 연구가 더 필요할 것이다.

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