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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1999;42(7): 923-926. |
| A Case of Basal Cell Adenoma Arising in a First Branchial Cleft Cyst. |
| Jae Kook Oh, Moon Suh Park, Hun Ki Min, Jin Hee Sohn |
1Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, College of Medicine, Hallym University, Seoul, Korea. pms0@channeli.net
2Department of Pathology, College of Medicine, Hallym University, Seoul, Korea. |
| 제1새열 낭종에서 발생한 기저세포 선종 1예 |
| 오재국1 · 박문서1 · 민헌기1 · 손진희2 |
| 한림대학교 의과대학 이비인후과학교실1;병리학교실2; |
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| 주제어:
새열 낭종ㆍ기저세포 선종. |
| ABSTRACT |
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Several types of cyst may occur in the neck. Branchial cleft cyst is the most common cystic lesion, but the first branchial cleft cyst is a very rare disease. Cystic cervical lesions may be mistaken for enlarged lymph nodes or tumors.
To avoid interpretation errors, aspiration of all cysts or cystic lesions must be followed by careful palpation and reaspiration of any residual mass. Further, a careful analysis of the patient's clinical data is of value. In questionable cases, surgical excision of the cystic tumor for histologic examination is recommended. We report a case of basal cell adenoma arising in the first branchial cleft cyst. This case support the hypothesis that lymphoepithelial cysts of the major salivary glands arise from inclusions of salivary gland tissue in lymph node. |
| Keywords:
Branchial cleft cystㆍBasal cell adenoma |
서론
새성 기형은 선천성 경부질환으로 태생기 발육과정에서 나타나는 새성 기관(branchial apparatus)의 잔유물에 의해 이주와 쇄골 사이에 발생하는 비교적 드문 질환1)2)으로서 그 중 제 1 새열 낭종은 이개하방과 하악각 하방 경부사이에 발생한다.
기저세포 선종은 단형성 선종(monomorphic adenoma)의 주된 형태이며 성인에서 대개 이하선에 흔하게 발생하는 종양으로서3) 새열 낭종에서 암종(carcinoma)이 발생된 예는 1950년 Martin4)이래 여러 차례 보고된 적이 있으나 새열 낭종에서 기저세포 선종이 발생된 경우는 1986년 Evans5)이래 보고된 적이 없으며 국내에서도 아직 보고가 없다.
저자들은 제 1 새열 낭종에서 발생한 기저세포 선종 1예를 수술적인 방법으로 치료하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
증례
59세 여자 환자로 내원 2개월 전부터 우측 이하선 부위에 발생한 무통성 종물을 주소로 1997년 8월 15일 본원에 내원하였다. 과거력상 특이사항이 없었고 이학적 검사상 우측 이하선 부위에 3.5×3 cm 크기의 무통성, 가동성 종물이 촉진되었으며 경부의 림프절은 만져지지 않았다. 경부 전산화단층촬영상 우측 이하선에 3×2.5 cm 크기의 경계가 좋지 않은 저음영의 병소가 보였고 조영증강 검사에서 그 병소 속에 난원형의 조영증강되는 종괴가 관찰되었으며 림프절의 종창은 관찰되지 않았다(Fig. 1). 세침흡인 세포검사를 시행하였을 때 3 cc의 초콜렛 색깔의 액체가 나왔으며 광학 현미경 상 비교적 세포밀도가 낮은 도말 배경에 단핵구성 염증 세포와 양성 편평상피 또는 무세포성 비늘(유령 세포)이 서로 섞여 있었고 비정형 세포는 관찰되지 않았다. 이상의 세포학적 소견으로 새열 낭종에 합당하다고 진단되었다. 본 환자는 1997년 9월 1일 전신 마취하에 곡선 절개(curvilinear incision)를 시행 한 다음, 이하선 천엽 제거후 안면 신경이 손상되지 않도록 주의하면서 3×2.5×2.5 cm 크기의 돌출된 주 종물(Fig. 2)을 완전 적출하는 우측 이하선 전적출술을 시행하였다(Fig. 3). 병리 조직학적 검사상 낭은 두꺼운 섬유성 피막(fibrous capsule)으로 싸여 있었다. 낭의 내부는 평평해진 한 층의 입방형과 편평상피세포로 피복되어 있었다. 낭안에 벽재성 결절(mural nodule)이 존재하였고 그 결절은 증식된 기저세포(basal cell)들로 구성되어 있었다(Fig. 4). 수술 직후 House-Brackmann grade Ⅲ의 안면 신경 마비가 발생하였으나 수술 6 개월 후 완전회복되었다.
고찰
새열 낭종은 대개 설골 상부의 측경부에 발생하는 선천성 질환이다.1)2) 그 중 제 1 새열 낭종은 발생학적, 임상적, 병리조직학적 차이에 따라 2가지 형태로 분류하며 제 1 형은 이개하방에, 제 2 형은 하악각 하방 경부에 발생한다.
Martin(1950)등이 새열 낭종에서 발생한 악성 종양을 보고한 이래 여러 학자들이 동일한 보고를 하였고 새열 낭종에서 발생한 갑상선 유두악성종양(thyroid papillary carcinoma), 반전성 유두종(inverted papilloma), 기저세포 선종이 보고되었으나 국내에서는 보고된 바가 아직 없다.4-8)
원래 새열 낭종은 원시 림프절내의 새열 상피(enclaved branchial cleft epithelium)에서 발생된 것으로 생각하였으나 일부 저자들은 새열 낭종이 경부 림프절내 이하선 봉입체에서 발생한다고 주장하고 있고3)5)6) 이를 림프상피성 낭종(lymphoepithelial cyst)이라 부르기도 하였다. 림프절내에 여러 양성 조직의 봉입체가 발생할 수 있고 특히 타액선 조직의 봉입체가 상부 경부 림프절에 매우 잘 발생한다고 알려져 있다.3) 이 봉입체에서 흔히 낭성 변화(cystic change)뿐 아니라 종양성 변화(neoplastic change)도 생긴다. 그 중 와르틴 종양(Warthin's tumor)이 가장 흔하지만 양성 혼합 낭종(benign mixed tumor), 단형성 선종, 점액표피양 암종(mucoepidermoid carcinoma), 선방상 암종(acinic cell carcinoma)등도 생긴다고 보고되어 있다.3) 이상에서 유추해 보면 임파선내 타액선 조직의 봉입체에서 새열낭종에 해당하는 림프상피성 낭종과 기저세포 선종이 발생한 것으로 생각할 수 있고 선행 관계는 더 많은 연구가 있어야 할 것으로 간주된다.3)5)6) 제 1 새열 낭종은 이하선 천엽에 자주 발생하며 이하선 내에 발생하는 낭종의 대부분은 제 1 새열의 등쪽 부분에서부터 발생한 것으로 알려져 있다.1)9)
임상적으로 이하선내나 근처에 발생한 제 1 새열 낭종의 진단은 수술적 방법을 사용하지 않고는 매우 어렵다. Triglia나 Nicollas 등9)은 23%, Olsen 등9)은 85%의 낭종이 이하선 내에 존재한다고 보고하였으며 술전에는 모든 예에서 이하선 종양으로 오인되었을 정도로 정확한 진단이 어렵다.
기저세포 선종은 대부분 이하선 내에 발생하는 것으로 알려져 있고 소수에서 이하선 주위 림프절에서 발생한다. 외관상 자주 낭종의 형태로 나타나 제 1 새열 낭종과의 감별은 매우 어렵다.3) 그러나, 낭을 싸는 상피세포가 새열 낭종에 합당하고 기저세포 선종으로 구성되어 있지 않은 점등으로 감별할 수 있다.
두경부 영역에서 낭종은 종양이나 종양과 유사한 병변(tumor-like lesion)과의 감별이 꼭 필요하다. 특히 전이된 분화가 좋은 각화 편평세포 암종은 측경부에 흔히 낭종의 형태로 나타나고 5% 정도에 있어 도말 표본(smear)시에도 양성 편평세포를 보이기 때문에 감별에 특히 중요하다.10) 그밖에도 갑상선 유두악성종양, 타액선의 낭성 악성 종양인 와르틴 종양, 혼합 종양, 점액표피양 암종이나 림프관종, 혈관종과의 감별이 중요하다. 또한 앞에서 언급한 새열 낭종 내 악성 종양이나 양성 종양도 꼭 감별하여야 한다.10) 오진을 줄이기 위해서는 두경부영역에 낭종이 관찰되면 천자를 한 후 간과하지 말고 주의깊게 촉진하여 보고 남아있는 종물이나 딱딱한 부분이 있다면 재천자를 시행하여야 하고 임상적 소견을 철저히 분석하여야 하며 약간이라도 의심스러운 경우에 있어서는 낭성 종양의 조직학적 진단을 위하여 수술을 시행하여 양성 종양인지, 악성 종양인지 아니면 전이된 림프절인지를 감별하여야 한다.10) Favus 등11)은 낭종 내의 액체를 분석하여 콜레스테롤 성분이 많을 때 새열 낭종을 진단할 수 있다는 보고를 하였는데 이를 이용하면 다른 낭성 종물과의 감별이 더욱 용이할 수 있으리라 생각된다. 임상적으로 지속적인 이루가 중이병변이 없이 지속될 때, 특히 경부에 종물 혹은 농양의 병력 소견이 있을 때 제 1 새열 낭종을 꼭 의심해야 하며, 그 외에도 전상경부에 종괴나 농양의 병력이 있을 때, 이개 하연이나 유돌 첨부에 재발성 낭종이나 누공의 화농이 있을 때 의심하여야 한다.12-14)
병리 조직학적 소견으로는 새열 낭종 병변의 경우 중층 편평상피세포와 섬모성 위중층성 상피세포가 동일 빈도로 발견되며2)15)16) 내면이 편평상피로 피복된 경우는 콜레스테롤을 함유하는 치즈같은 황색 액체가, 원주상피로 피복된 경우에는 끈끈한 점액이 들어 있는 경우가 많고17) 선종의 경우는 균일하고 이형성이 적은 기저 세포들이 지주, 관상, 고형, 막성의 배열을 하면서 증식하며 주변 조직으로 침윤하는 양상이나 세포의 이형성, 유사분열등의 악성을 시사하는 소견은 관찰되지 않는다.
제 1 새성 기형이나 이하선 내 발생한 선종의 치료는 경로상 안면 신경과 밀접한 관계가 있으며 Aimi 등18)은 제 1 새열기형 11예 중 7예는 안면 신경의 외측, 4예는 안면 신경의 내측으로 지난다고 보고하였다. 그러므로, 단순한 절개 배농으로는 안면 신경 손상 및 재발을 초래하므로 단순 적출술의 시도보다는 안면 신경 확인이 가능한 절개 방법을 택해야 한다.2)14)19) 대부분의 경우 안면 신경 확인하에 이하선 천엽 적출술을 시행하여야 하며 안면 신경 내측부로 누관이 연결 된 경우 pull-through방법이 추천되고 있다.2)16)
Drewienkiewicz20)는 이하선 심엽에 발생한 제 1 새열낭종의 치료로 이하선 천엽 적출술 및 이하선 심엽의 천부로부터의 낭종 적출술을 추천하였다.
저자의 경우 안면 신경 확인 하에 이하선 전적출술을 시행하였다. 수술 후 합병증으로 창상 감염, 일시적 안면 신경 하악분지 마비, 안면 신경 마비 등이 보고되고 있고 안면 신경 마비는 단순 적출술 시도 때에 흔히 보인다. 저자들의 경우는 수술 초기 안면 신경 마비가 있었으나 6개월 후 완전회복되었다.
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