A Case of Ethmoid Mucocele with Superimposed Fungal Infection.

Kwon, Sam Hyun; Seo, Su Young

Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 42(3); 1999 > Article

Case Report

Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1999;42(3): 369-372.

A Case of Ethmoid Mucocele with Superimposed Fungal Infection.

Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, College of Medicine, Chonbuk National University, Chonju, Korea.

진균 감염을 동반한 사골동 점액낭종 1례

권삼현 · 서수영

전북대학교 의과대학 이비인후과학교실

주제어: 점액낭종ㆍ진균감염.

ABSTRACT

Mucocele is a benign, chronic, expansive and cyst-like lesion of the paranasal sinuses and contains mucoid secretions. The secretion is usually sterile, however, secondary bacterial infection may lead to the development of a pyocele. Mucocele with superimposed fungal infection is very rare. Only four cases have been reported in the literature, of which, two were allergic fungal sinusitis. It is very difficult to distinguish mucocele from fungal sinusitis, when etiher one is presented as a sinus mass, with radiologic findings alone. Only intraoperative and pathologic findings can tell the difference between the two diseases. Recently we experienced an anterior ethmoid mucocele which was treated with endoscopic sinus surgery and verified it histopatologically to be fungal sinusitis.

Keywords: MucoceleㆍFungal infection

서론 점액낭종은 부비동에 생기는 양성 확장성 병변으로 점막 부종이나 농축 점 액이 부비동 개구부를 막아서 분비물이 축적되어 부비동의 완전 혼탁화와 주위 벽의 침식, 확장을 일으키는 질환이다.1) 점액낭종내의 점액은 대부분이 무균적이나 때때로 세균에 의한 이차감염으로 농류(pyocele)를 형성한다.2) 하지만 점액낭종에 진균 감염이 동반되는 경우는 매우 드물어 문헌상에 4개의 증례가 보고되어 있으며 그중 2례는 알레르기형 진균성 부비동염(allergic fungal sinusitis)이었다.3-5) 점액낭종과 진균성 부비동염의 진단에는 전산화 단층촬영이나 핵자기공명영상이 유용하지만 농축된 점액낭종은 부비동내에 종괴를 형성하는 진균성 부비동염과 유사한 소견을 보여 점액낭종의 진균 감염을 방사선 검사로 예측하기는 어렵다.6)7) 수술시 볼 수 있는 종괴내의 내용물의 양상과 술후 병리학적인 소견으로만 이를 확진할 수가 있다. 저자들은 최근 진균 감염을 동반한 전사골동 점액낭종을 내시경 수술로 효과적으로 치료하였기에 보고하는 바이다. 증례 환자는 40세 여자로 수개월 전부터 발생한 우측 농성비루, 비 폐색감, 무취 증으로 개인 이비인후과에서 통원치료중 시행한 부비동전산화단층촬영상 우측 사골동내에 고형종괴가 의심되어 정확한 진단과 치료를 위해 본원 이비인 후과로 전원 되었다. 과거력상 20년전 가끔 피부에 담마진이 발생하였으나 천식이나 아토피와 같 은 알레르기 증상은 없었고 과거에 외상이나 부비동 또는 비내수술을 받은 기왕력 또한 없었다. 진찰 결과 우측 전두부나 안구의 종창은 없었고 복시, 안구운동장애, 시력 장애 소견도 보이지 않았다. 내시경 소견상 중비도 전방으로 돌출된 2×2 cm 크기의 표면이 매끈한 종괴가 관찰되었고 상비도 및 중비도에서 농성 분비물 이 관찰되었다. 부비동전산화단층촬영상 우측 전사골동에 2×3 cm 크기의 타원형의 균일한 연조직 음영의 종괴가 내측으로 팽창하여 우측 중비갑개의 골 미란과 함께 비중격을 좌측으로 밀고 있었으나 안구를 압박하지는 않았고 조영제 주입 후에는 조영증강 되지 않았다(Fig. 1). 또한 좌측 전 부비동의 혼탁 소견이 관찰되었다. 자기공명영상에서 우측 전사골동의 종괴는 T1 강조영상에서 저 신호강도를 보였고, T2 강조영상에서는 더 낮은 신호강도를 보였으며(Fig. 2) 좌측 전 부비동에는 T2 강조영상에서 고신호강도를 보이는 액체 저류 소견 이 관찰되었다. 입원 2일째 국소마취 하에 내시경적 접근으로 종괴의 전면을 개방하자 이 종괴는 사골동내에 하나의 큰 공동을 이루고 있었고 다량의 황갈색의 점액 성 액체와 함께 그 저부에는 연한 녹색의 땅콩버터와 같은 끈끈한 점액이 혼재되어 낭내를 가득 채우고 있었다. 점액과 낭종의 점막을 완전히 제거후 후사골동절제술과 전두동, 접형동, 상악동 자연개구부 확장술을 동시에 시행 하였다. 조직학적 검사상 연한 녹색의 점액 내에는 다수의 균사가 군집을 이루고 있었는데 형태학상 균사 내에 격막이 있고 45°예각으로 분지 되는 Aspergillus이었으며(Fig. 3) 배양검사상 Aspergillus fumigatus가 배양되었고 황갈색의 점액성 액체도 세균도말 및 배양검사를 시행하였으나 동정된 균은 없었다. 낭 내면은 위중층섬모원주세포로 피복되고 점막하 조직 조직은 비교적 소성인 결체조직으로 구성되고 중등도의 림파구, 형질세포 및 극소수 호산구의 침윤이 관찰되었으나 Charcot-Leyden crystal이나 진균의 침윤은 관찰되지 않았다(Fig. 4). 술후 24개월까지 재발 증상은 보이지 않았고 내시 경 추적관찰소견상 사골동절제부위는 정상점막으로 치유되었고 전두동, 상악 동, 접형동은 넓혀진 개구부를 통하여 비강과 잘 연결되어 있었다. 고찰 부비동 점액낭종은 만성적 팽창성의 낭종 질환으로 무균의 점액성 분비물을 함유하고 있으며 점막에 의해서 경계지어지는 것으로 정의되고있으나 무균의 내용물은 감염을 일으켜 농류(pyocele)를 형성하는 경우도 있다.1) 이 경우 대부분이 세균성 감염인데 그 중 연쇄상구균이나 포도상구균과 같은 그람양성균이 주종을 이루며 최근에는 그람음성균과 혐기성균도 발견되고 있다.2) 그러나 진균 감염이 동반되는 경우는 매우 드물어 Rumans 등3)이 사골동에 발생한 1례를, Tassel 등4)이 양측 접형동과 후사골동 그리고 양측 전 부비동에 발생한 2례를 보고하였고 Campbell 등5)은 접형동에 발생한 1례를 보고하면서 진균성 점액낭종(Fungal mucocele)이란 용어를 사용하였다. 상기한 모든 증례에서 술전 방사선학적 진단명은 점액낭종이었으나 술후 조직학적검사상 진균성 부비동염으로 확진되었고 Tassel 등이 보고한 2례에서는 알레르기형 진균성 부비동염(allergic fungal sinusitis)으로 진단되었다. 저자들의 증례에 에서도 술전 방사선학적 검사상 전사골동에 발생한 점액낭종으로 생각되었으나 술후 점액의 조직학적 검사상 진균이 검출되었다. 진균 감염을 동반한 점액낭종의 발생기전에 관하여 밝혀진 바는 없으나 점액낭종의 발생기전으로8) 미루어보면 선행했던 진균성 부비동염으로 부비동 개구부가 폐색되어 부비동 점막으로부터 분비되는 점액이 고여서 발생하거나, 이미 생성된 점액낭종에 진균의 이차감염으로 인해 발생되리라 사료된다. 점액낭종과 진균성 부비동염의 진단에 중요한 역할을 하는 것중의 하나는 방사선학적 검사인데, 그중 전산화단층촬영과 핵자기공명영상이 유용하다.4) 전산화단층촬영상 두질환 모두 부비동내의 연부조직 종괴로 나타나는데, 점 액낭종은 뇌조직과 비슷한 균일한 밀도로 보이는 반면6) 진균성 부비동염에서는 석회화된 국소적 고음영 부위가 관찰되는 것이 특징이지만 진균증의 100%에서 보이는 소견은 아니므로9)10) 이 소견만으로 두 질환을 확실히 감별 하기는 어렵다. 핵자기공명영상에서는 점액낭종 내용물의 농도와 종류 혹은 구성 성분에 따라 다양한 신호강도를 보인다고 알려져있다. 특히 점액낭종내의 단백질의 농도가 25% 이상인 경우에는 T1과 T2 강조영상에서 모두 저신 강도를 보이므로7) T1 강조영상에서 저신호강도와 T2 강조영상에서 더욱 감소된 저신호강도로 보이는 진균종과의11) 감별은 핵자기공명영상으로도 어려워진다. 그러므로 점 액낭종내에 만성적으로 농축된 점도가 높은 점액이 충만되어 있다면 진균성 부비동염과의 감별은 방사선학적 소견만으로는 어려우며 수술시 볼 수 있는 점액의 양상과 술후 조직학적 소견으로 확진이 가능하다. 점액낭종의 점액은 농축된 정도와 세균의 이차감염 유무에 따라 다소 차이 가 있으나 보통 황갈색의 고형성분이 없는 액체로 보인다.8) 반면 진균종은 회색 또는 녹갈색의 치즈와 같이 잘 부서지는 덩어리를 형성하며,9) 알레르 기형 진균성 부비동염(allergic fungal sinusitis)에서는 이와는 약간 달리 점도가 높고 땅콩버터와 같은 녹갈색의 진득진득한 점액을 볼 수가 있는데 이를 알레르기성 점액(allegic mucin)이라 하고 조직학적 검사상 호산구와 Charcot-Leyden crystal을 포함한 점액에 조직에 침윤 없이 산재한 진균들이 특징적으로 관찰된다고 알려져있다.12) 저자들의 증례에서는 점액낭종에서 볼 수 있는 황갈색의 점액과 알레르기성 진균성 부비동염에서 볼 수 있는 연한 녹색의 끈끈한 점액이 혼재된 양상이었으나 조직학적인 검사에서는 진균과 극소수의 호산구만이 관찰되었고 알레르기형 진균성 부비동염에서 특징적으로 보여지는 Charcort-Leyden crystal은 찾을 수 없었다. 점액낭종과 진균성 부비동염의 치료는 모두 수술적 방법으로 병변의 제거와 더불어 부비동의 환기와 배출을 용이하게 하여야하며 침습형 진균증인 경우에는 항진균제의 전신적인 투여가 필수적이다.12)13) 저자들의 증례에서는 비침습형 진균 감염이 동반된 점액낭종으로 전신적 항진균제의 투여 없이 내시경 수술만으로 병변을 제거하여 재발 없이 좋은 결과를 얻을 수 있었다.
REFERENCES
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