Address for correspondence : Young-Jun Chung, MD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Dankook University College of Medicine, 201 Manghyang-ro, Dongnam-gu, Cheonan 330-715, Korea
Tel : +82-41-550-3974, Fax : +82-41-556-1090, E-mail : entdocjung@hanmail.net

서론

치근낭은 전체 치성 낭종의 61.4%를 차지하는 가장 흔한 형태이며, 치주낭 또는 치근 주위낭으로도 불린다. 대부분 20~40대에 상악에서 발생하며, 맹출 치아의 감염으로 발생한다.¹⁾ 치근 상피가 염증으로 인한 자극을 받아 상피로 둘러싸인 낭종을 형성하며, 이 상피는 주로 Malassez 잔류조직에서 기원한다.²⁾ 치근낭은 대부분 무증상이지만, 크기가 커지면서 감각이상을 유발하거나 주변 구조물을 침범해 안면부 변형이나 비대칭 등의 증상을 유발할 수 있다.³⁾
치근낭이 크거나 인접 구조물에 합병증을 유발한 경우에 수술의 적응증이 되며, 일반적으로 완전 적출술이나 조대술을 시행한다.⁴⁾ 비강을 통해 조대술을 시행하는 경우에는 술 후 재발 없이 개방부가 잘 유지되는 것이 일반적인 수술 결과의 판단 기준이지만, 일부 문헌에서는 조대술 후에 재발 없이 치근낭이 존재했던 골결손 부위가 골재생으로 인해 복원된 경우도 보고된 바 있다. 골결손 부위의 복원은 위치와 크기에 영향이 있으며, 성인과 소아에서 모두 보고된 바 있다.⁵⁾ 하지만, 안면부의 변형을 유발한 치근낭에 대해 조대술을 시행한 후, 치근낭이 존재했던 골결손 부위에 골형성이 발생하여 안면부 변형이 회복된 경우는 아직까지 보고된 바 없다. 이에 저자들은 최근 안면부 변형을 초래한 치근낭을 내시경적 조대술을 시행한 후, 치근낭이 존재했던 골결손 부위가 골형성으로 인해 복원됨과 동시에 안면부의 변형이 정상적으로 회복된 증례를 경험하였기에 회복 기전에 대한 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증례

11세 여자 환자가 좌측 협부 종창과 안면부 비대칭을 주소로 내원하였다(Fig. 1). 신체 검진상 좌측 협부 종창 부위는 압통을 동반한 단단한 골성 병변이었고, 비내시경 검사에서 좌측 하비도를 채우는 팽창성 병변 외에는 다른 특이 소견이 관찰되지 않았다(Fig. 1). 부비동 전산화단층촬영에서 좌측 상악동의 기저부와 상악의 구개돌기(palatine process) 및 치조돌기(alveolar process)를 침범한 3 cm 크기의 낭성 병변이 관찰되었다(Fig. 2). 소견들을 종합하여 치근낭으로 진단한 후, 전신 마취하에서 내시경적 조대술(marsupialization)을 시행하였다. 좌측 하비도로 돌출된 부분을 제거하여 낭 내부의 노란색 저류액을 배액한 후, 치근낭의 개구부를 비강 내로 최대한 크게 만들었다. 수술시 치근낭 내부의 점막은 보존하였고, 좌측 협부로 돌출된 치근낭의 전벽을 눌러서 내측으로 골절시켜 주었다. 환자가 유학생인 관계로 술 후 2주째까지 외래 관찰을 한 후, 다음 귀국시에 경과 관찰하기로 계획하였다. 술 후 2주째 비강 내 치근낭 개구부는 잘 유지되었고, 안면부의 변형은 교정되지 않은 상태로 출국하였다. 환자는 술 후 1년 후에 내원하였고, 안면부의 비대칭이 정상적으로 교정된 상태로 다른 특별한 증상은 호소하지 않았다. 비내시경 검사에서 수술시 넓게 개방한 부위는 일부 육아조직을 동반한 상태로 폐쇄된 소견이 관찰되었다(Fig. 3). 재발 여부 확인을 위해 시행한 부비동 전산화단층촬영에서 치근낭이 존재했던 기존의 골결손 부위가 신생골 형성으로 인해 복원된 소견과 안면부 대칭성이 회복된 소견이 관찰되었다(Fig. 4).

고찰

본 증례는 안면부의 변형을 유발한 치근낭을 조대술로 치료한 후, 치근낭이 존재했던 골결손 부위가 골형성으로 복원됨과 동시에 안면부 변형이 회복된 첫 증례 보고이다.
조대술은 완전 적출술에 비해 비교적 덜 침습적인 방법이지만, 낭종의 개방부를 유지하기 위해서 지속적인 경과 관찰과 함께 좁아진 개방부에 대해서는 개방부가 유지될 수 있도록 추가적인 처치가 필요하다.⁵⁾ 본 증례에서는 환자 사정상 술 후 정기적인 경과 관찰을 시행하지 못했기 때문에, 술 후 1년 시점에 비강 내 개방부가 폐쇄된 것을 관찰하고 저자들은 재발을 의심하여 방사선학적 검사를 추가로 시행하였다. 술 후 부비동 전산화단층촬영을 통해서 조대술로 만들어준 비강 내 개구부가 막혀 재발한 것이 아니라, 치근낭이 존재했던 부위에 골형성이 일어나 치근낭의 재발 없이 안면부 변형이 정상적으로 회복되었음을 확인하였다.
본 증례와 같이 조대술 후에 치근낭이 존재했던 골결손 부위가 골형성으로 복원된 점을 두 가지 가설 및 기전을 통해 설명할 수 있을 것으로 판단된다. 첫째, 조대술을 시행하면 낭종 내부의 압력은 감소하는데, 이 감압 효과가 골형성을 촉진한다는 연구가 보고된 바 있다.⁶⁾ 낭종의 크기는 주위 골조직을 흡수하면서 증가되는데, 골 흡수 진행에 가장 핵심적인 역할을 하는 사이토카인(cytokine)이 인터루킨-1 알파(interleukin-1 alpha)이다. 치골낭에서 생성되는 인터루킨-1 알파는 파골세포를 활성화시키는 프로스타글란딘(prostaglandin)을 생산하여, 파골세포(osteoclast)가 골파괴를 일으키게 하는 역할을 한다. 인터루킨-1 알파는 낭종 내부의 압력이 증가할 때와 지속적인 압력자극이 있을 때 발현이 증가하지만, 낭종 내부 압력이 감소할 때는 발현이 감소되거나 없어진다. 따라서, 조대술을 시행한 후에는 내부 압력의 감소로 인해 인터루킨-1 알파의 mRNA 발현은 감소 또는 생성되지 않는다.⁷⁾ 결과적으로, 조대술 후에 낭종 내부의 압력이 감소한다면 파골세포의 골파괴를 통한 낭종 크기의 증가는 이루어지지 않으며, 상대적인 역할을 하는 조골세포(osteoblast)의 작용으로 골형성을 일으킬 수 있다. 또한, 간헐적인 음압 형성이 골수 유래 줄기세포(bone marrow-derived stromal stem cells)에서 골형성을 촉진한다는 것을 증명한 실험적 연구 결과가 보고되었다.⁸⁾ 골형성과 골파괴에 관여하는 오스테오프로테게린(osteoprotegerin)은 파골세포의 생성을 막으며, 오스테오프로테게린 리간드(osteoprotegerin ligand)는 파골세포의 생성을 촉진하는 작용을 한다. 이 연구에서는 음압 형성이 골수 유래 줄기세포에서 오스테오프로테게린의 생성 증가와 오스테오프로테게린 리간드의 생성 감소를 유발하여 골형성을 일으켰다고 보고하였다.⁸⁾ 이 연구들을 근거로 본 증례에서도 조대술 후 내부 압력 감소로 인한 인터루킨-1 알파의 mRNA 발현 감소와 호흡을 통한 낭종 내부의 음압 형성이 골형성을 촉진했을 가능성을 유추할 수 있다. 둘째, 정상 상악동 점막은 손상만으로도 골형성을 일으킬 수 있는 기능이 있다. 치성 낭종의 내부는 조직학적으로 각질중층편평상피 뿐만 아니라 거짓중층섬모상피, 섬모상피와 같이 다양한 세포로 이루어지기도 하며, 다형핵 세포와 백혈구 침윤과 같은 만성 염증의 소견을 보인다.⁹⁾ 하지만, 조대술을 통해 내부 압력을 감소시키면, 내부 공기흐름 및 배액 체계의 개선과 같은 환경 변화를 일으키고, 이런 변화는 낭종 내부의 조직학적 변화를 일으킨다.¹⁰⁾ 조대술 후 낭종 내부의 상피는 염증 소견이 감소하고, 낭종이 위치했던 부위는 정상적인 조직으로 변화한다.¹¹⁾ 정상적인 상악동 점막은 골형성 세포를 분화시킬 수 있는 위턱굴 점막(schneiderian membrane)으로 이루어져 있다.^12,13) 이 점막의 표면은 거짓중층섬모원주상피로 이루어져 있고, 기저막 아래쪽으로는 혈관이 풍부한 결합조직으로 구성되어 있다. 위턱굴 점막이 들어올려지는 자극(sinus lifting)을 받으면 골형성 세포를 분화시키며, 동시에 위턱굴 점막의 풍부한 혈관 부위의 출혈을 통해 피브린 결합 골격막을 형성한다. 이러한 골격막은 위턱굴 점막과 뼈 사이의 공간에 형성되며,¹⁴⁾ 피브린 결합 골격막에 골형성 세포들이 부착되어 생성된 응결물이 골형성의 시작점이 되어 골형성을 일으킨다. 이에 대한 연구 결과는 치아 임플란트를 식립하기 위해 상악동 점막을 들어올리기(sinus lifting)만 해도 들려진 공간 안에 골조직이 생성된다는 동물 및 임상 연구에서 증명된 바 있다.^12,13) 앞서 기술하였듯이 치근낭 내부 조직소견은 다양하기 때문에, 수술 시점에서 치근낭 내부에 정상 상악동 점막인 위턱굴 점막이 있었을 수 있으며, 수술 후 치근낭 내부가 정상 상악동 점막으로 변환되었을 가능성이 모두 존재한다. 본 증례에서 치근낭의 전벽을 안쪽으로 골절시키는 자극으로 인해 치근낭의 점막이 골조직에서 분리되어 골형성 세포가 손상 받은 점막과 골조직 사이의 출혈 부위로 이동하여 골형성이 시작되었을 가능성도 있을 것으로 판단된다.
골형성이 일어나면서 좌측 협부 종창이 유지되지 않고 회복된 것은 수술시 치근낭의 전벽을 내측으로 골절시켜 가동성 있게 만들어 주었기 때문으로 판단된다. 골형성이 일어나면서 상대적으로 얇고 가동성이 있는 치근낭의 전벽이 치근낭 내측으로 당겨지면서 골형성이 일어나 안면부 종창이 회복된 것으로 생각된다. 골형성은 비어있는 치근낭 내부가 아닌 주위 골 부위에서 일어나며, 방향은 압력이 낮은 치근낭 내측으로 일어난다. 이는 또한 Caldwell-Luc 수술 후 상악동 내부 공간이 가운데 방향으로 함몰되는 것과 비교해 생각해 볼 수 있다. Caldwell-Luc 수술시 점막이 제거된 후에는 골경화가 발생하는데, 압력이 낮은 상악동 중심부로 일어나 이로 인해 상악동 내부 공간의 감소가 생긴다.¹⁵⁾
본 증례에서는 수술 전, 후의 사이토카인 측정이나 수술 직후에 부비동 전산화단층촬영을 시행하여 점막과 골부 사이 출혈부의 유무를 확인하지 않았기 때문에, 어떤 기전으로 골형성이 발생되었는지는 확실히 평가할 수 없다. 또한, 주기적인 경과 관찰을 하지 못했기 때문에, 비강 내 치근낭 개방부의 변화와 안면부의 비대칭이 회복된 시점을 명확히 평가하지 못한 단점이 있다. 하지만, 결과적으로 본 증례를 기존 문헌에서 제시한 가설들로 유추해 본다면, 조대술과 더불어 치근낭의 벽을 추가적으로 골절시키는 술식이 낭종이 위치했던 골결손 부위에 골형성을 일으켜 낭종으로 인해 유발된 얼굴의 비대칭을 회복시킨 것으로 판단된다.

1. de Souza LB, Gordón-Núñez MA, Nonaka CF, de Medeiros MC, Torres TF, Emiliano GB. Odontogenic cysts: demographic profile in a Brazilian population over a 38-year period. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2010;15(4):e583-90.

2. Nair PN. New perspectives on radicular cysts: do they heal? Int Endod J 1998;31(3):155-60.

3. Meningaud JP, Oprean N, Pitak-Arnnop P, Bertrand JC. Odontogenic cysts: a clinical study of 695 cases. J Oral Sci 2006;48(2):59-62.

4. Wong M. Surgical fenestration of large periapical lesions. J Endod 1991;17(10):516-21.

5. Baek CH, Park JH, Kim GJ, Hong J, Kim CS, Paeng JY. Comparison of healing pattern with or without bone graft after odontogenic cyst enucleation. J Korean Assoc Oral Maxillofac Surg 2010;36(6):515-9.

6. Zhao Y, Han QB, Liu B. Intracystic negative pressure may promote bone formation around jaw cysts. Shanghai Kou Qiang Yi Xue 2011;20(2):217-8.

7. Ninomiya T, Kubota Y, Koji T, Shirasuna K. Marsupialization inhibits interleukin-1alpha expression and epithelial cell proliferation in odontogenic keratocysts. J Oral Pathol Med 2002;31(9):526-33.

8. Yang Z, Liu M, Zhang YG, Guo X, Xu P. Effects of intermittent negative pressure on osteogenesis in human bone marrow-derived stroma cells. J Zhejiang Univ Sci B 2009;10(3):188-92.

9. Santos LC, Vilas Bôas DS, Oliveira GQ, Ramos EA, Gurgel CA, dos Santos JN. Histopathological study of radicular cysts diagnosed in a Brazilian population. Braz Dent J 2011;22(6):449-54.

10. Maria A, Sharma Y, Chabbria A. Marsupialization as a treatment option of a large odontogenic keratocyst: a case report with the review of literature. People J Sci Res 2012;5(1):46-51.

11. Jo JB, Lee KH, Lee SH, Kim BJ, Kim CH, Hwang DS, et al. Evaluation on the decision and timing of cyst enucleation after marsupialization of large sized cystic lesion on the jaws. J Korean Assoc Oral Maxillofac Surg 2009;35(6):411-9.

12. Srouji S, Ben-David D, Lotan R, Riminucci M, Livne E, Bianco P. The innate osteogenic potential of the maxillary sinus (Schneiderian) membrane: an ectopic tissue transplant model simulating sinus lifting. Int J Oral Maxillofac Surg 2010;39(8):793-801.

13. Graziano A, Benedetti L, Massei G, Cusella de Angelis MG, Ferrarotti F, Aimetti M. Bone production by human maxillary sinus mucosa cells. J Cell Physiol 2012;227(9):3278-81.

14. Lundgren S, Andersson S, Sennerby L. Spontaneous bone formation in the maxillary sinus after removal of a cyst: coincidence or consequence? Clin Implant Dent Relat Res 2003;5(2):78-81.

15. Nemec SF, Peloschek P, Koelblinger C, Mehrain S, Krestan CR, Czerny C. Sinonasal imaging after Caldwell-Luc surgery: MDCT findings of an abandoned procedure in times of functional endoscopic sinus surgery. Eur J Radiol 2009;70(1):31-4.