Address for correspondence : Moo Kyun Park, MD, PhD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Seoul National University Hospital, Seoul National University College of Medicine, 101 Daehak-ro, Jongno-gu, Seoul 03080, Korea
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서론

유소아(childhood) 난청의 원인은 발병 시기에 따라 선천성 난청과 지연성 난청으로 구별할 수 있다. 국내의 경우 선천성 난청은 신생아 난청 선별검사를 통해 진단이 되고 있으며 현재 전체 신생아에 대한 난청 선별검사를 추진 중이다. 외국 연구에 의하면 어린이 난청이 천 명당 3.47인 경우, 천 명당 1.89명은 지연성 난청이며 난청 고위험군에서 좀 더 지연성 난청의 발생이 높기는 하나 발생 환아의 절반은 정상 아이이기 때문에 난청 고위험군 아이뿐만 아니라 모든 아이에 대해 학령기(school age)가 되기 전까지 체계적인 난청 진단 프로그램이 필요하다고 한다.1,2) 우리나라의 경우에도 2011년 장애인 실태조사 결과 돌(1세) 이전에 난청이 발생한 것으로 파악된 경우가 2.7%이며 돌 이후 발생한 난청 중 7.9%가 1~4세 사이에 발생한 것으로 조사되어 영유아(infants and toddlers) 난청의 발생 비율이 신생아 난청에 비해 오히려 많은 것을 알 수 있다. 하지만 유소아 난청의 절반을 차지하는 지연성 난청의 경우에는 적절한 선별검사가 이루어지지 않았고 선별검사의 필요성이 보호자들에게 잘 알려져 있지 못하였다.3)
현재 우리나라의 청각 부분의 검진은 신생아기(신생아청각선별검사, 200% 저소득층 대상, 보건복지부), 영유아기(청각문진 7회, 영유아 검진, 보건복지부), 학생(청각문진과 1개 주파수 검사, 초1, 초4, 중1, 고1, 교육부), 생애전환기(순음청력검사, 40, 66세, 보건복지부)에서 시행되고 있으며 기존 영유아 건강검진은 2007년에 시작되어 4개월, 9개월, 18개월, 30개월, 4세, 5세, 6세 시기(총 7시기)에 걸쳐 시행되고 있다. 청각문진은 시기별 5문항으로 구성되어 있으며, 1개의 문항이라도 이상 소견을 보일 때에는 이비인후과 전문병원으로 의뢰하고 있다. 학령전기(preschool)에 순음청력검사를 의무적으로 시행하는 영국, 일본, 독일 등과 비교하여 각 시기별 5개의 문진을 통해 목표질환인 난청을 발견하는 것은 근본적으로 한계를 가지고 있다. 2012년에 실시한 청각문진사유별 유소견율은 문항별로 큰 차이가 있었다. 또한 건강검진자료에서 청각 진단코드로 문진항목의 민감도와 특이도를 측정하려 하였으나, 실제 입력된 청각진단코드가 실제 난청을 의미하는지 여부를 확인할 수 없어 그 문진의 유용성을 측정하는 데 한계가 있었다. 하지만 현행 영유아 건강검진의 예산상 순음청력검사를 시행하지 못하고 있고 기존 청각문진은 문진별 민감도 및 특이도 분석이 이루어진 적이 없어 차선책으로 청각문진이 얼마나 난청아를 선별가능한지에 대해 분석하여 국가검진에서 사용되는 적절한 청각문진 항목을 제시하고자 하였다.
이에 새로운 영유아 검진의 청각문진에 대한 검증 연구가 필요하여 실제 난청으로 진단받은 유소아와 청력이 정상인 유소아를 대상으로 청각문진을 시행하고 각 청각 문진 항목이 난청을 선별하기 위해 적합한 문항인지를 민감도, 특이도, 양성 예측률, 음성예측률을 측정하여 분석하였다. 문진항목을 재정비하여 유소아 보호자들이 불필요한 걱정을 하지 않고 필요한 경우 의료기관에서 청력검사를 시행하도록 하고자 하였다. 영유아용 청각선별 문항을 개정하기에 앞서 청각학 교수님의 자문과 문헌조사를 통해 선별된 문항에 대한 다기관 전향적 설문 연구를 기획하였다. 이를 통해 새로운 영유아 난청 선별용 문진을 개발하고자 하였다.

대상 및 방법

문헌 검색 및 후보 문항선정
유소아 난청의 선별에 적합할 것으로 보이는 문항을 시기별 10개씩 문헌 조사를 통하여 선별하였다.4,5,6,7,8,9,10,11,12,13,14,15,16) 7시기는 영유아 건강검진 시기인 4개월, 9개월, 18개월, 30개월, 4세, 5세, 6세를 기준으로 하였고 문항 선별은 청각학 교수 의해 추천을 받았다.12,13,14,15,16)

연구 대상
대상아가 최근 6개월 이내 시행한 순음청력검사, 유희청력검사 혹은 뇌간유발반응검사소견을 참고로 정상아와 난청 환아를 구분하였다. 영유아의 특성상 1개월 이내 청력검사를 시행한 경우가 많지 않아 6개월 이내 소견을 참고하였으며 설문시 특별한 청력이상이 없는 경우를 대상으로 하였다. 청력검사상 순음청력검사가 가능한 경우 정상아는 양측 청력이 25 dB HL 이하인 경우로 난청 환아는 양측 청력이 40 dB HL 이상인 경우로 정의하였다. 청력은 500, 1000, 2000, 4000 Hz를 이용한 4분법을 기준으로 하였고 혹은 검사 가능한 주파수의 평균을 사용하였다. 단, 일측성 난청(unilateral hearing loss)은 본 연구에서 제외하였다. 순음청력검사가 불가능한 경우는 Click ABR 또는 frequency-specific ABR을 사용하여 정상아는 양측 뇌간유발반응검사역치가 35 dB nHL 이하인 경우로, 난청 환아는 양측 뇌간유발반응검사역치가 40 dB nHL 이상인 경우로 정의하였다. 대상아의 청력검사 소견이 없는 경우, 이과적 검진상 이상소견이 있는 경우, 난청 외 인지장애, 지능장애, 발성장애 등을 동반한 경우, 시각장애, 발달장애를 동반한 경우, 부모의 모국어가 한국어가 아닌 경우는 제외하였다(Table 1).
설문지에 대한 민감도 및 특이도 조사 연구로 특별히 목표수를 산정하지는 않으나, 최소 모수 분석에 필요한 각 군 30명 이상을 모집하기로 하였으며, 따라서 탈락률 10%를 고려하여 총 7개의 군에 각군 34명을 모집하여(정상군, 환자군 1:1 배정) 총 238명을 모집하려고 하였다. 대상아의 보호자에게 병원 방문 시 동의서 설명 후 청각문항지를 나누어주거나 의사의 문진으로 작성하였다. 본 연구는 서울대학교 병원을 비롯한 소속 기관의 Institutional Review Board 승인을 받았다.

설문조사
2014년 3월 1일부터 2014년 8월 4일까지 설문이 진행되었다. 전국의 7개 대학병원(서울대학교병원, 분당서울대학교병원, 한림대학교 성심병원, 서울아산병원, 순천향대학교 천안병원, 동아대학교병원, 전남대학교병원)을 방문하여 6개월 이내에 객관적 청력검사를 받은 총 223명의 정상아 및 양측 40 dB 이상의 난청 환아(정상군 119명, 난청군 104명)의 보호자가 참여하였다. 보호자는 대상아의 상태를 잘 이해하고 있는 보호자에 한하여 선정하였다. 시기는 설문 조사일을 기준으로 4개월 0일~6개월, 9개월 0일~12개월, 18개월 0일~24개월, 30개월 0일~36개월, 42개월 0일~48개월, 54개월 0일~60개월, 66개월 0일~71개월이었다.

문항선정 및 자문단회의
청각문항의 민감도, 특이도, 양성예측률, 음성예측률을 측정하여 통계적으로 민감도와 특이도가 높은 문진항목을 새로운 청각문진 항목으로 선택하였다.
전문가 자문과 인지발달과의 상관관계를 고려하여 최종 5문항을 선정하였으며 자문위원단 회의를 통하여 분석된 문항에 대한 발달선별검사와의 중복여부 점검, 연령별 중복문항과 문항별 이해도를 높이기 위한 용어 및 단어 선정, 전체 유소아 선별검사 설문지와의 통일성 등을 고려하여 문항들을 개정하였다. 자문단에는 청각학 교수 1명, 이과학 교수 4명, 소아과 교수 2명이 참석하였다.

결과

4개월 0일~6개월 군에서 문항별 민감도와 특이도, 양성예측률과 음성예측률은 Table 2와 같았다. 이 중 양성예측률이 높았던 상위 5개 문항의 조합은 난청의 진단에 있어, 민감도, 특이도, 양성예측률과 음성예측률이 각각 100.0%, 38.1%, 63.9%, 100.0%로 나타났다.
9개월 0일~12개월 군에서 양성예측률이 높았던 5개 문항의 조합을 통한 난청의 유소견률은 Table 3과 같았다. 같은 원리로 18개월 0일~24개월 군, 30개월 0일~36개월 군 42개월 0일~48개월 군, 54개월 0일~60개월 군, 그리고 66개월 0일~71개월 군에서 상위 5개 문항을 각각 양성예측률이 높은 순으로 배열하였다. 이들 5개 문항의 조합을 통해 한 문항이라도 양성 반응시 난청을 의심할 수 있는 경우로 가정하는 경우 난청의 선별의 민감도는 100~40%, 특이도 100~38.1% 양성예측률 100~50%, 음성예측률 100~45.5%로 매우 다양한 폭을 가지게 나타났다(Table 4, 5, 6, 7, 8).
자문회의를 통해 중복성 및 용어 수정 후 각 군에서 최종적으로 채택된 5개의 문항은 Table 9와 같았다.

고찰

노인성 난청 환자를 비롯한 성인 난청 환자에서 청각장애에 대한 문진은 여러 연구자에 의해 주된 혹은 보조적인 선별 도구로서 보고된 바 있다.17,18,19,20,21,22) 유소아층에서 역시 문진으로서 난청을 진단하고자 하는 시도가 여러 연구자에 의해 보고된 바 있다.23,24,25,26,27,28,29,30) 그렇지만 성인 난청 환자와 달리, 많은 연구에서 유소아층의 난청을 진단함에 있어 청각장애와 관련된 문진이 한계가 있음을 언급하고 있다.26,27,28,29,30) 난청의 진단에 있어, 문진을 선별의 도구로서 가치가 있음을 천명한 몇몇 논문 역시 응답의 주체를 부모가 아닌 보모나 교사, 의료인력 등 전문지식을 갖춘 인력으로 한정하거나, 전문시설이 갖추어진 환경에서 적용한다는 단서를 달아, 문진을 통한 난청의 진단을 보편화하여 적용하는 근거로 삼기에는 부족하다.23,24,25) 이는 유소아층의 경우 문진에 대한 응답이 환자 본인이 아닌 보호자에 의해 이루어지며, 청각장애에 대한 반응이 비전형적이라는 점 등에서 이유를 유추해 볼 수 있다. 그렇지만 유소아층은 일반적인 청력검사에 많은 제한점을 가지기 때문에, 난청의 조기 진단과 재활에 대한 필요성이 높아 타당성 있는 문진 항목의 개발은 여전히 임상적 유용성이 큰 주제이다.
영유아 건강검진은 청각뿐 아니라 모든 신체발달을 신체 검진 및 문진을 통해 검진하는 것으로 전체 건강검진을 위한 제한된 시간과 신체검진으로 청각부분에 배당된 항목은 5문항이었다. 기존 문헌 고찰을 통해 이미 문항이 충분한 경우라도 순음청력검사를 대신할 수 없다는 것은 알려져 있으며, 문항의 낮은 민감도와 특이도 때문에 청각 문진을 포기하는 경우 청각에 대한 최소한의 건강검진을 포기하는 것으로 5문항 안에서 최대한의 효과를 얻고자 하였다. 따라서 한 문장이라도 이상소견을 보이는 경우 양성으로 판단하여 민감도를 높이려고 하였다. 기존 난청 선별을 위한 검사는 문항별 이상소견의 점수의 합을 이용하는 방식이나 현재 영유아 건강검진에서 사용하는 방법은 한 문항이라도 이상소견을 보이는 경우 양성으로 판정하고 있다. 이러한 문진의 특성상 민감도만이 높은 문항을 우선순위로 선별하는 경우 민감도는 더 이상 증가를 하지 않고 특이도, 양성예측률, 음성예측률 등의 변화는 없다. 하지만 양성예측률을 기준으로 한 경우에는 다른 특이도, 양성예측률 등이 더 상승하기 때문에 적절한 민감도, 특이도, 음성, 양성예측률을 유지하기 위해 본 연구에서는 모든 군에서 양성예측률이 높은 문항을 중심으로 문항을 선정하였다. 이는 문항선별 기준이 최소 1문항 이상 소견 시 의뢰로 되어 있는 건강검진 문진의 구조상의 제한점으로 생각된다. 본 연구에서 채택한 5개의 문항을 조합했을 때 난청의 진단은 7개 군에서 평균적으로 78.8%의 민감도와 68.7%의 특이도를 보여, 11문항이나 14문항을 조합하여 난청의 진단을 시도한 이전의 연구와 대등한 진단율을 보였다.25,29)
연구 시작 전에 이미 문헌조사와 사전조사를 통해 문구를 작성하였으나 최종 문항선정과 정리는 자문회의를 통해 결정하였다. 최종 문항선정 과정에서 금번 개정 작업을 통해 동시에 개발 중이던 발달 장애 문항과의 중복성에 대한 검증을 실시하였고, 설문조사 시 보호자가 어렵게 느끼거나 이해하기 어려운 문항을 개선하였다. 중이염은 영유아 시기 가장 흔한 질환이나 실제 조사결과 가장 효과적인 것으로 나온 연령(30~36, 42~48, 66~71개월)에만 설문 항목으로 넣었다.
본 연구는 각 군별로 30명 이상의 대상군을 확보하는 것을 목표로 하였다. 그렇지만 전향적 연구의 특성상 각 군의 대상군이 고르게 모집되지 않았으며, 54개월 0일~60개월의 경우, 총 인원수가 21명 모집되었다. 54개월 0일~60개월 군과 66개월 0일~71개월 군에서의 환아 비율도 정상군에 비해 적은 숫자가 모집되어 통계적 의미를 산출함에 있어 한계가 있다. 이는 추후 임상 영역에서의 지속적인 검증을 통해 보완되어야 할 것으로 보인다. 또한 대부분의 군에서 임상적으로 의미 있는 민감도와 특이도를 보였지만, 민감도의 경우, 9개월 0일~12개월 군에서 40.0%, 54개월 0일~60개월 군에서 66.7%를 보여 비교적 낮은 민감도를 나타냈으며, 특이도의 경우, 4개월 0일~5개월 군에서 38.1%, 30~36개월 군에서 45.5%를 보여, 특정 연령대에서 난청의 진단에 있어 유효성이 떨어짐을 확인할 수 있었다. 따라서 정확한 난청의 진단을 위해서는 해당 설문조사에 의한 난청 선별보다는 청력검사에 의한 난청 선별이 필요할 것으로 보인다. 따라서, 정규 교육이 시작되기 전인 만 5세경에 1회의 순음청력검사를 통한 청력검사가 시행되어야 할 것으로 보인다. 기존 문진을 전면 개정할 예정이어서 기존 문진과 새 문진과의 비교 계획은 없었으며, 따라서 기존 문진과의 민감도 특이도와의 차이를 분석할 수는 없었다.

자문 위원단
청각 연구원
서울대학교 박무균 교수
한림대학교 박수경 교수
청각 자문위원
가톨릭대학교 박경호 교수
서울대학교 이준호 교수
전남대학교 조형호 교수
한림대학교 김진숙 교수
한림대학교 장지원 교수
소아과 참여 연구원
관동대학교 제일병원 신손문 교수
국립의료원 신혜정 교수

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