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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 51(12); 2008 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2008;51(12): 1147-1150.
A Case of Minor Salivary Gland Pleomorphic Adenoma Arising from Larynx.
Nam Hoon Lee, Hyun Jin Choi, Jang Ok Yeo, Sang Hyuk Lee
Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Kangbuk Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, Seoul, Korea. entlsh@hanmail.net
후두에서 발생한 소타액선 다형성 선종 1예
이남훈 · 최현진 · 여장옥 · 이상혁
성균관대학교 의과대학 강북삼성병원 이비인후과학교실
주제어: 다형성 선종소타액선후두.
ABSTRACT
Even though pleomorphic adenoma is the most common benign tumor of the major salivary gland, such as the parotid gland, it is relatively rare in the minor salivary gland since it accounts for only 10% of all reported pleomorphic adenoma. The minor salivary gland spreads throughout the oral cavity from nasopharynx, oropharynx, to larynx, and pleomorphic adenoma can be possibly found in every one of them. However, pleomorphic adenoma of the larynx is very rare. We experienced a case of 59 year old woman who presented 3 months history of voice change, swallowing difficulty. She had huge pleomorphic adenoma originated from arytenoid area of larynx. We resected the mass by suprahyoid approach and obtained good postoperative results. We reporte this case with a review of literature.
Keywords: Pleomorphic adenomaMinor salivary glandLarynx

교신저자:이상혁, 110-746 서울 종로구 평동 108  성균관대학교 의과대학 강북삼성병원 이비인후과학교실
교신저자:전화:(02) 2001-2269 · 전송:(02) 2001-2273 · E-mail:entlsh@hanmail.net

서     론


  
다형성 선종(pleomorphic adenoma)은 타액선에서 발생하는 양성종양 중 가장 많은 비중을 차지하고 주로 주타액선에서 발생하나, 소타액선에서는 10% 미만으로 발생한다.1) 소타액선 다형성 선종의 경우 소타액선이 많이 분포하는 구강 및 인두 부위와 비강에서 주로 발생하며 후두에서 기원하는 경우는 드물다.2) 문헌고찰 결과 후두에서 발생한 소타액선의 다형성 선종은 국외에서도 보고된 예가 많지 않으며, 그 중 가장 흔한 발생부위는 후두개였다.3) 또한 국내에서는 후두에서 발생한 다형성 선종은 극히 드물어 Park 등이 보고한 두경부 영역의 76예 중 성문하강에 발생한 1예가 있었다.4) 다형성 선종은 특징적으로 10% 내외에서 악성변화를 일으킬 수 있으며 주 원인은 반복적인 수술, 방사선 치료 등으로 생각된다. 일단 악성변화가 일어나면 종양의 성장속도가 빨라지고 예후가 불안정해지므로 다형성 선종이 의심되면 조기에 수술을 해야 하며 특히 소타액선 종양은 악성의 비율이 높은 것으로 알려져 있다.5)
   저자들은 3개월간 지속된 음성변화와 연하곤란을 주소로 내원한 59세 여자 환자에서 후두 좌측 피열연골 부위에서 기원한 3×3 cm 크기의 원형 종괴를 설골상부 접근법으로 절제하였으며 조직학적으로 다형성 선종으로 진단된 1예를 경험해 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   59세 여자 환자가 3개월 전부터 지속된 음성변화와 연하곤란을 주소로 외래 내원하였다. 가족력과 과거력상 특이 사항은 없었고 두경부 외상력도 없었다. 이학적 검사상 경부에 만져지는 종물이나 압통점은 없었으며 신경학적 이상 증상은 보이지 않았다. 후두 내시경 검사상 후두개 후측, 피열연골 부위에 약 3×3 cm 크기의 원형 종괴가 관찰되었으며 이 종괴는 후두의 후측 절반과 식도 개구부를 완전히 덮고 있었다(Fig. 1). 양측 성대, 피열연골의 움직임은 정상이었으며 감염이나 염증으로 인한 점막 이상 소견과 출혈 흔적은 보이지 않았다. 경부 전산화단층촬영에서 3×3 cm 크기의 내부에 석회화 소견을 보이며 주변과 경계가 명확한 조영 증강되는 피막을 가진 원형 종괴가 후두 상부에서 관찰되었고 경부 자기공명영상에서는 피열연골에 연접한 종괴가 여러 신호강도가 혼합된 형태로, 특히 T1 강조영상에는 낮은 신호강도, T2 강조영상에는 높은 신호강도를 보였다(Fig. 2). 영상학적 검사상 후두 상부 피열연골에서 기원한 고분화도의 연골육종이 의심되었으며 악성의 가능성에 대비하여 후두부분절제술 및 경부 청소술을 시행할 수 있도록 준비 후 절제면 확인 및 종괴의 일괄 절제를 위해 설골상부 접근법으로 수술을 시행하였다.
   기관절개 및 전신마취 후 설골 상연을 수평 절개하여 후두개와 인두벽을 노출시키자 후두개 뒤편에 매끄러운 정상 점막으로 덮혀 있는 종괴가 보였다. 이 종괴는 좌측 피열연골 부위에 단단히 고정되어 있었으며 육안상 주변 조직으로 협착 및 침범 소견은 보이지 않았다. 수술 중 시행한 동결절편검사에서 다형성 선종이 진단되었으며 피열연골의 운동성 이상 유무를 확인하며 종괴를 주변 조직과 박리 및 일괄 절제하였다(Fig. 3). 육안 소견상 종괴는 3×3×3 cm의 외부 표면이 매끄럽고 경계가 잘 이루어진 원형의 단단한 양상으로 섬유질 피막으로 싸여 있었다(Fig. 4). 조직병리학 소견상 얇은 섬유질 막과 풍부한 과립상 세포조직이 관찰되었으며 면역염색조직검사 결과 소타액선에서 발생한 다형성 선종으로 확진되었다(Fig. 5).
   환자는 수술 직후 약간의 음성변화와 연하장애를 호소하였으나 수술 후 흡인, 감염 등의 특별한 합병증 없이 증상이 호전되어 퇴원하였으며 12개월의 외래 경과관찰 중 성대 및 피열연골의 움직임, 연하기능은 정상으로 불편을 호소하지 않았으며 현재까지 재발 소견은 보이지 않고 있다(Fig. 6).

고     찰

   타액선은 이하선, 악하선, 설하선 등의 주타액선과 약 600
~1,000개 정도가 부비동을 포함한 상부 호흡기관과 인후두부에 분포하는 것으로 알려진 소타액선으로 나누어지며, 이 중 소타액선 종양은 그 발생 부위가 광범위하여 매우 다양한 임상 증상이 나타날 수 있다.6) 타액선 종양은 이하선(70%), 악하선(8.4%), 구개부(8.0%), 구순, 협부점막, 상악동, 설부, 비강, 치은부 등의 순서로 호발하며 기타 다른 부위는 1% 미만을 차지한다.2)
   다형성 선종은 타액선에서 발생하는 가장 흔한 양성 종양으로 타액선에서 발생하는 전체 종양의 45%, 양성종양의 84%를 차지하며,6) 상피성 요소와 간엽성 요소로 이중 기원을 하는 종양이므로 혼합종이라고도 불린다.7) 중배엽성 기질은 근상피세포에서 기원하는 것으로 여겨지고 있으며, 기질은 점액성, 연골성, 섬유성, 골성의 형태로 종양에 따라 단독, 혹은 복합적으로 나타나고, 흔히 견고한 유리질의 호산성 결합조직을 이룬다.8) 소타액선에서 발생하는 종양은 주타액선 종양에 비해 드물게 발생하나 조직병리학적으로 13%가 양성, 87%가 악성으로 나타나 양성종양이 주로 발생하는 주타액선 종양과는 다른 병리 양상을 보인다.2,9)
   임상양상은 서서히 자라나는 종괴로, 무통성이며 촉진 시 단단한 결절의 양상을 보인다. 구형 또는 난형으로 주변과의 경계가 비교적 명확하고 촉진 시 연한 파동성에서부터 단단한 결절양까지 다양하며 주변 구조물을 미는 양상이나 침습적이지는 않다.8,10) 또한 우연히 발견되는 경우가 많아 발병에서 내원까지의 기간은 대부분 수 개월에서 수년이고 길게는 수십 년까지도 보고되고 있다.4) 전산화단층촬영상 경계가 비교적 명확한 중등도로 조영증강되는 연조직 음영을 보이며, 자기공명영상에서는 T1 강조영상에서 근육과 지방조직 사이의 신호 강도를 보이는 비균질성 종괴 양상을 보이고 T2 강조영상에서는 높은 신호 강도의 비균질성 종괴 양상을 보인다.8)
   치료는 완전한 외과적 절제이며 절제면에 종양이 잔존할 경우 국소재발의 가능성이 높아지므로 주위의 정상조직까지 포함하여 광범위하게 절제하는 것이 원칙이다.11) 본 예의 경우 영상학적 검사 후 피열연골의 연골육종을 의심하였으며 종괴의 일괄절제 및 절제면의 확인, 악성의 가능성 등으로 설골상부의 피부절개 접근을 시도하였지만, 크기가 작고 피막화가 잘 되어 있는 종양의 경우 CO2 레이저를 이용한 내시경적 제거술도 고려해 볼 수 있을 것으로 생각된다. Nam 등은 후두의 2.5 cm 크기의 신경초종을 CO2 레이저를 이용해 내시경적으로 절제하였다고 보고한 바 있으며 외부 접근을 통한 수술보다 우선 고려해 볼 수 있다 하였는데 이는 성대의 기능을 보존하고 구조적 손상을 최소화할 수 있으며 수술 후 회복기간을 줄일 수 있기 때문이다.12)
   다형성 선종은 타액선에서 발생하는 흔한 양성종양이지만 소타액선, 특히 후두에서의 발생은 매우 드물며 후두에서는 후두개에 발생하는 경우가 가장 흔하다.3) Dubey 등은 후두에 발생한 다형성 선종 환자 21명 중 후두개에 발생한 9예와 본 예와 같이 피열연골 부위에 발생한 2예를 보고하였으며,3) Sawatsubashi 등은 1960년부터 1997년까지 일본에서 보고한 후두 다형성 선종 환자 10명 중 피열연골 부위에 발생한 환자 1예를 발표하였다.13) 그 밖에 Peng 등이 1예,14) Nardone 등이 1예의 후두에서 발생한 다형성 선종을 보고한 바 있다.15) 국내에서는 Park 등이 소타액선 종양 환자 83명을 대상으로 한 연구에서 악성종양이 후두에서 2예 보고하였으나 양성종양의 후두 발생은 없었다.6) 또한 Park 등이 보고한 두경부 영역의 다형성 선종에 대한 연구에서는 76예 중 단 1예만이 후두의 성문하강에서 발생하였다.5)
   저자들은 59세 여자 환자에서 후두 피열연골 부위에서 발생한 종괴를 설골상부 접근하에 일괄 절제하였으며 조직병리학 소견으로 소타액선에서 발생한 다형성 선종을 진단한 드문 증례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.


REFERENCES

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  15. Nardone M, Ferrara G, Nappi O, Di Maria D, Villari G. Pleomorphic adenoma in unusual anatomic sites: Case reports and review of literature. Acta Otorhinolaryngol Ita 2002;22(3):158-63.


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