교신저자：정민교, 301-723 대전광역시 중구 대흥동 520-2  가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   지금까지 뇌척수액 유출의 교정에 지방, 근편, 근막편, 봉합재, 골왁스, 합성 생물질 등 여러 가지 재료들이 사용되었으나 일관된 결과를 보여주지 못하고 있다.¹⁾ Hydroxyapatite(HA)는 인간의 골격구조를 이루는 주된 구성물질로서, 체내에서 HA로 변환되도록 한 Calcum-phosphate cement 제제가 Hydroxyapatite cement(HAC)(Bone source^®, Stryker-Leibinger, Kalamazoo, MI)이다. HAC는 주로 신경외과영역에서 개두술 후 골결손을 막는 데 주로 쓰이는 제제로서 현재까지 뛰어난 생물학적 적합성을 보이고, 체내의 골조직이 HAC 내로의 골유합도 매우 잘 되는 것으로 알려져 있다.¹⁾ 선천성 기형에 의한 자발적 뇌척수액 유출은 극히 드물며 주로 소아에서 삼출성 중이염으로 진단되어 고막절개술이나 환기관 삽입술을 시행하였을 경우 발생한다. 저자들은 반복되는 중이 삼출액 소견을 보이는 선천성 내이기형을 가진 21세 남자 환자가 교통사고 후 발생한 뇌척수액 유출을 HAC를 이용하여 교정하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   교통사고 후 발생한 두개골 함몰골절 및 두개내혈종으로 배액술을 시행받았던 21세 남자 환자가 사고 후 1개월부터 발생한 수양성 비루로 협진 의뢰되었다. 과거력 상 어려서부터 지속된 우측 난청과 반복되는 삼출성 중이염으로 수차례 개인의원에서 흡입천자한 적이 있었으나, 뇌막염을 앓은 적은 없었다.
   비내시경 및 부비동 전산화단층촬영 시행 결과 우측 사골동염 소견 외에 특이 소견은 보이지 않았으나 고막의 기수면 소견이 있었고 흡입천자한 액체는 맑은 장액성으로 검사실 검사 상 당 수치는 62 mg/dl이었다(Fig. 1). 측두골 전산화단층촬영 상 와우와 전정이 공통강(common cavity)을 이루고, 후반규관과 외반규관의 형성부전 및 건측에 비하여 환측의 내이도 직경이 큰 소견을 보였다(Fig. 2A and B). 유출의 확진 및 유출부위의 국소화를 위해 Gadolinium을 척수강에 주사후 측두골 자기공명영상을 시행하였다. 조영증강 T1 강조 영상에서 우측 내이도에서 중이, 이관까지 조영증강되는 소견을 보여 뇌척수액 유출을 확진할 수 있었다(Fig. 3). 순음청력검사 상 우측 귀는 전농, 좌측 귀는 정상 범주에 속하였다. 술전 전정기능의 잔존 여부를 평가하기 위해 전기안진검사를 포함한 전정기능검사를 시행하였고 반규관마비는 없었다.
   수술은 후이개접근법을 통해 중이로 접근하였으며, 수술소견 상 등골 족판의 중앙부 골결손부를 통해 스며나오는 양상으로 뇌척수액이 유출되고 있었고, 안면신경 고실부의 골결손이 있어 등골의 상부에서 돌출되어 있었다. 추골의 장돌기를 내측으로 절골시켜 외이도 packing의 압박효과가 뇌척수액 결손부까지 전달될 수 있게 하였다. 등골절제술을 시행한 후 난원창을 통하여 전정 내로 측두근편과 근막편을 삽입하고 지혈제인 Tacocom^®과 Gelfoam^®으로 중이내강을 충진하였고, 외이도를 Gelfoam^®과 guaze로 충진한 후, 요추배액을 시행하여 10일간 배액관을 유치하였다(Fig. 4).
   술후에 환자가 우측 이통을 호소하고 수술부위의 부종이 지속되는 소견과 조금씩 뇌척수액 비루가 지속되는 양상을 보여 재수술을 시행하였다. 경외이도접근으로 전정 내를 측두근막으로 충진하고, 난원창 부분을 Surgicel^®로 덮었다. 갑각의 점막을 제거하여 골부가 노출되도록 한 후, 약 1 cc 정도의 HAC를 멸균 증류수와 혼합하여 반죽(paste)의 형태로 만들어 갑각과 난원창 주변에 도포하였고 그 위로 fibrin glue를 뿌려 폐쇄효과를 증가시켰고, 전 수술에서와 같이 추골의 장돌기를 난원창 쪽으로 절골시키고 결손부와 고막을 되도록 가깝게 위치시켜 유착을 조장하였다. HAC를 도포하고 30분 이상 경과하여 충분히 굳은 후 10분간 환자의 머리를 아랫방향으로 기울이고 마취기의 일 회 호흡량(tidal volume)을 높혀 흉압을 올리는 방법으로 뇌척수액 유출이 교정되었는지 확인하였다. 뇌척수액 유출의 교정을 수술 시야에서 확인하였기 때문에 술후 요추배액은 시행하지 않았고. 술후 처치는 통상적인 유양동 삭개술 환자에 준하여 하였으며, 술후 7일째 퇴원하였다. 수술 직후부터 수양성 비루는 없어졌으며, 술후 House-Brackmann Grade Ⅲ의 안면마비가 발생하였으나 술후 2개월째 Grade Ⅰ으로 정상화되었다. 술후 5개월째 고막과 갑각의 유착소견이 관찰되고, 뇌척수액의 유출의 재발소견은 보이지 않았다(Fig. 5).

고     찰

   뇌척수액 이루는 외상이나 수술에 의한 원인이 대부분이며 선천적인 원인에 의한 경우는 매우 드문 것으로 알려져 있다.²⁾ 선천적인 원인의 경우 대부분은 고실개(Tegmen)나 후두개와의 균열부를 통해 유양동이나 중이에 뇌실(encephalocele)을 형성하여 이루가 발생한다.³⁾ 또한 patent cochlear aqueduct syndrome을 동반한 Mondini 이형성증도 선천성 뇌척수액 이루의 원인으로 알려져 있으며,⁴⁾ patent petromastoid canal, Hyrtl fissure, fallopian canal의 균열을 통해 발생할 수도 있다.^5,6)
   뇌척수액 이루의 진단은 뇌척수액 여부를 확인하는 방법과 유출 부위를 확인하는 방법으로 생각할 수 있다. 뇌척수액 여부를 확인하는 방법은 handkerchief 검사나 halo 징후 등의 이학적 소견을 보는 방법과 검체의 glucose나 β2-transferrin 등의 화학적 정량분석을 통해 진단하는 방법이 있다. 뇌척수액 유출부위를 확인하는 방법은 형광색소나 방사선 동위원소인 technetium^99m, indium¹¹¹ 등을 이용하여 동위원소 촬영을 하여 확인하는 방법이 있고, 또는 MRI를 이용하여 진단하는 방법이 있다. 현재 가장 유용한 뇌척수액 유출의 진단 방법은 수용성 조영제인 metrizamide, ipamidol, iotrolan(Isovist^®) 등을 이용한 조영증강 후 전산화단층촬영으로 알려져 있다.⁷⁾ 본 증례의 경우 조영제인 Gadolinium을 척수강 내로 주입한 후 측두골 자기공명영상을 시행하여 누출 부위를 확인하였다. 이러한 방법은 기존의 조영증강 전산화단층 뇌수조조영술(Cisternography)보다 더 자세한 해부학적 정보를 줄 수 있다고 생각된다.
   뇌척수액 이루의 치료는 여러 가지 논란이 있는 부분으로 Foyt 등⁶⁾은 뇌막염의 위험이 크므로 즉각적인 치료가 필요하다고 하였고, Ferguson 등³⁾은 뇌막염이 첫 번째 증상으로 오는 경우가 24% 정도라고 하였으나, 본 증례의 경우 어려서부터 수차례 반복된 뇌척수액 이루의 과거력이 있으나 뇌막염을 앓은 적은 없었다. 비록 중이와 지주막하강 사이에 교통로가 존재한다고 하여도 중이강 내의 무균적인 환경만 유지되고 과거력상 뇌막염을 앓은 적이 없다면 응급으로 수술할 상황은 아니라고 생각된다.
   뇌척수액 이루의 수술은 중두개와 개두술(middle fossa craniotomy) 접근법이 측두엽을 지지할 수 있는 구조를 적절히 만들 수 있어 가장 좋은 접근법으로 알려져 있다.⁶⁾ 지금까지 뇌척수액 유출을 막는 데 지방, 근막, 근, bone wax, 피판, fibrin glue, cyanoacrylate 등 여러 가지 물질들이 사용되어 왔다. fibrin glue와 cyanoacrylate 등과 같은 합성물질들은 일관된 성공률을 보이지 못하며, 이물반응과 감염을 발생시킬 위험이 있다. 또한 자가이식 조직이나 피판 등은 공여부의 결손이 문제가 된다.⁸⁾
   HAC는 처음에는 두개골 결손에 사용된 calcium phosphate-based 물질로 물이나 sodium phosphate solution과 섞였을 때 dense paste를 이루며, 물과 섞인 경우 30분 이내에 굳게 되고, sodium phosphate solution과 섞였을 때는 10분 이내에 굳게 되어 생체 내에서 microporous hydroxyapatite implant를 형성하게 된다.⁹⁾ 생체적합성이 매우 뛰어나며, 이물반응이나 염증반응을 일으키지 않고, 혈액내 칼슘이나 인 수치를 증가시키지 않는 것으로 밝혀졌고, HAC 내로 정상 골조직이 자라 들어가 융합되며 서서히 자가골로 치환되는 것이 조직학적으로 증명되었다.¹⁰⁾ 또한 결손부의 모양에 따라 성형하기가 쉬우며, 유출의 교정 여부를 직접 수술시야에서 확인할 수 있는 장점이 있다. HA의 이러한 특성때문에 뇌척수액 유출의 교정에도 사용하기 적합하며, 개두술을 피하는 좀 더 보존적인 수술이 가능하게 하여 술후 입원기간 및 합병증을 줄일 수 있고 이물반응이나 육아조직 형성의 가능성을 더 낮출 수 있다. Kveton 등¹¹⁾도 13예의 여러 원인에 의한 뇌척수액 유출 환자에서 HAC를 이용하여 전 예에서 성공적으로 교정시켰다고 보고하였고, 이 중 2예의 경우가 선천성 기형에 의한 뇌척수액 유출이었고 유출 부위도 난원창으로 본 증례와 동일하였다. 그러나 그들은 뭉툭해진 반고리관과 전정을 해골화(skeletonization)시키고 측두근편을 내이공(porus acousticus)에 충진하고 전정에 HAC을 채워 넣은 반면, 본 예의 경우 전정은 측두근편으로 충진하고 난원창과 갑각 부분에 HAC로 도포하여 충분한 유출방지 효과를 얻었다. 술 후 안면마비는 수술부위로 안면신경이 돌출되어 있어 기계적 자극을 받아 생긴 것으로 생각되며, 술후 2개월째 정상화되었다. 부가적으로 본 증례와 같이 청력이 없는 경우 추골의 장돌기를 유출되는 부분인 난원창 쪽으로 절골시켜 HAC를 도포한 부분과 가깝게하여 고막의 유착을 조장함으로써 좀 더 강한 폐쇄효과를 얻었을 것으로 생각된다.

1. Kveton JF, Coelho DH. Hydroxyapatite cement in temporal bone surgery: A 10 year experience. Laryngoscope 2004;114(1):33-7.

2. May JS, Mikus JL, Matthews BL, Browne JD. Spontaneous cerebrospinal otorrhea from defects of the temporal bone: A rare entity? Am J Otol 1995;16(6):765-71.

3. Ferguson BJ, Wilkins RH, Hudson W, Farmer J Jr. Spontaneous CSF otorrhea from tegmen and posterior fossa defects. Laryngoscope 1986;96(6):635-44.

4. Park TS, Hoffman HJ, Humphreys RP, Chuang SH. Spontaneous cerebrospinal fluid otorrhea in association with a congenital defect of the cochlear aqueduct and Mondini dysplasia. Neurosurgery 1982;11(3):356-62.

5. Gacek RR, Leipzig B. Congenital cerebrospinal otorrhea. Ann Otol Rhinol Laryngol 1979;88(3 pt 1):358-65.

6. Foyt D, Brackmann DE. Cerebrospinal fluid otorrhea through a congenitally patent fallopian canal. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2000;126(4):540-2.

7. Nicklaus P, Dutcher PO, Kido DK, Hengerer AS, Nelson CN. New imaging techniques in diagnosis of cerebrospinal fluid fistula. Laryngoscope 1988;98(10):1065-8.

8. Costantino PD, Hiltzik DH, Sen C, Friedman CD, Kveton JF, Snyderman CF, et al. Sphenoethmoid cerebrospinal fluid leak repair with hydroxyapatite cement. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2001;127(5):588-93.

9. Costantino PD, Friedman CD, Jones K, Chow LC, Sisson GA. Experimental hydroxyapatite cement cranioplasty. Plast Reconstr Surg 1992;90(2):174-85.

10. Costantino PD, Friedman CD, Jones K, Chow LC, Pelzer HJ, Sisson GA Sr. Hydroxyapatite cement. I. Basic chemistry and histologic properties. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1991;117(4):379-84.

11. Kveton JF, Friedman CD, Piepmeier JM, Costantino PD. Reconstruction of suboccipital craniectomy defects with hydroxyapatite cement: A preliminary report. Laryngoscope 1995;105(2):156-9.