교신저자：권용식, 150-071 서울 영등포구 대림동 948-1  한림대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   외이도의 진균이나 이진균증 같은 질환은 심각한 병적 상태로 진행하지 않는 흔한 질환이지만, 유양돌기의 진균 감염은 희귀한 질환으로 주로 면역결핍 환자에서 발생되며 심각한 합병증을 유발할 수 있다. 유양돌기의 진균 감염에 관한 보고는 백혈병,¹⁾²⁾ 후천성 면역결핍 증후군³⁾⁴⁾과 당뇨병⁵⁾⁶⁾ 등의 면역 결핍 환자들에게서 드물게 나타나는 것으로 알려져 왔으나, 면역 적격성 환자에서의 유양돌기의 진균 감염은 현재까지 매우 드물게 보고되어 있다.⁷⁾¹⁰⁾ 저자들은 과거에 특이한 질환의 병력이 없었던 면역 적격성 환자에서 7년 전부터 만성 중이염을 앓아오다가 유양돌기에 진균이 감염된 매우 드문 증례를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   43세 여자환자가 7년 전부터 발생한 간헐적인 우측 이루와 이통을 주소로 본원을 방문하였다. 내원 당시 우측 이명과 청력감소를 동반하였으며, 과거력상 특이한 질환은 없었다. 이학적 소견상 우측고막은 심하게 유착되어 있었고, 상고실 파괴소견이 관찰되었다. Weber 검사상 좌측으로 편위되었고, Rinne 검사상 128 Hz, 256 Hz, 그리고 512 Hz 모두 음성이었으며, 누공검사(Fistula test)도 정상이었다. 수술 전에 시행한 혈액검사 및 흉부 X-선 촬영, 심전도 검사 등에서도 모두 정상이었다. 수술 전에 시행한 순음 청력검사상 우측은 70 dB의 중등고도의 감각신경성 난청을 보였으며, 어음 청취 역치는 70 dB, 어음 명료도는 85%로 감소되어 있었으며, 좌측의 청력은 정상이었다(Fig. 1). 측두골 컴퓨터 단층 촬영상 우측 유양동에 연부 조직 음영이 관찰되었고, 고막과 이소골은 관찰되지 않았으며, 외측 반규관과 안면 신경관은 정상소견이었다(Fig. 2). 우측 유착성 중이염 및 진주종성 중이염으로 진단하고 수술적 치료를 시행하였다. 유양돌기 삭개술을 시행하는 도중 발견된 유양동 내의 연부 조직은 약 0.5×0.7 cm 크기의 편평 상피 조직으로 둘러 싸여져 있는, 주위 조직과 잘 떨어지는 진한 회색 덩어리로, 제거 후 조직검사를 실시하였다. 유착된 고막을 제거한 후 관찰한 이관 입구 주변은 육아조직이 심하게 자라있었으며, 점막의 보존이 어려워 보였고, 회복 후 이관의 폐쇄 및 고막의 유착이 예상되었으며, 중등고도의 감각신경성 난청을 보여, 이를 모두 제거한 후 중이 근치술을 시행하였다. 조직병리학적 결과 저 배율의 PAS 염색에서 균사 덩어리인 fungal ball이 관찰되었고, 고 배율에서는 약 40~45° 각도의 분지를 가지는 격막이 있는 균사를 관찰할 수 있었다(Fig. 3). 수술후 실시한 기본 면역 검사(Ig G,A,M, C3,C4, FANA)상 특이 소견은 보이지 않았다. 수술 후 약간의 이루 소견이 보여 경구용으로 itraconazole 400 mg을 일주일간 투여하였으며, 별 다른 투약 합병증은 관찰되지 않았다. 수술후 실시한 순음청력검사상 평균 기도 역치는 수술전과 동일하였으며, 현재 수술부위에 특별한 문제없이 외래 통원 치료 중이다.

고     찰

   외이도와 중이내의 진균 감염은 심각한 합병증을 일으키지 않는 비교적 흔한 질환임에 반해, 진균성 유양돌기염은 드문 질환으로 침습적으로 심각한 합병증을 유발시킬 수 있다. 만성 화농성 중이염 중에서 진균 감염이 9.0%정도 차지하는 것으로 보고되고 있고, 진균 감염의 가장 흔한 균주는 Aspergillus와 Candida로 알려져 있다.⁸⁾⁹⁾ 본 증례에서 발견된 Aspergillus는 물, 흙, 부패한 물질 등에 퍼져 있는 진균으로 약 45° 각도로 분지를 내는 독립된 균사의 모습을 보인다. Aspergillus는 19세기 중반에 Virchow에 의해서 인간에 발생하는 병원체로 기술되었다. 두경부 영역에서는 부비동에 주로 발생되며, 침습성 외이도염에 대한 보고가 있으나, 측두골에 발생하는 Aspergillus 감염은 매우 드문 것으로 되어 있다. 지금까지 보고된 진균성 유양돌기염은 주로 면역계에 문제가 있는 경우로 백혈병,¹⁾²⁾ 후천성 면역 결핍 증후군,³⁾⁴⁾ 당뇨병⁵⁾⁶⁾ 등의 질환이 있는 환자에서 발견된 보고가 있으며, 2001년 Ohki 등이 면역 적격성 환자에서 유양돌기의 진균 감염을 처음 보고하였고,⁷⁾ 우리 나라에서는 면역 적격성 환자에서 발생된 유양동내 Aspergillous 1예를 보고한 바 있다.¹⁰⁾ 
   진균이 유양동에 도달하는 경로는 고실원성(tympanogenic),^2)5)12) 수막성(meningogenic),²⁾¹³⁾ 혈행성(hematogenic),²⁾ 그리고 비 인두로부터의 전파(nasopharyngeal extension)⁶⁾¹³⁾ 4가지로 정리할 수 있다. 고실원성의 경로는 선행된 외이도나 중이내의 진균 감염 후 조직의 침습이 점차 진행되어 유양돌기 내로 국소화되는 형태이다. 수막성의 경로는 뇌막염과 같은 선행질환 후에 발생하며, 유양동 및 내이를 침습하여, 감각 신경성 난청이나 안면신경마비를 유발할 수 있다. 혈행성의 경로는 진균을 포함한 혈전에 의해서 추체나 유양동에 감염을 유발하는 경우이며, 비 인두로부터의 전파는 비 인두의 감염이 이관과 고막 장근을 경유하여 감염되는 것으로써 당뇨, 다발성의 뇌신경 마비, 혈전증, 그리고 허혈성 괴사에서 보고되고 있다. 본 증례에서는 7년 전부터 만성중이염을 앓아 왔으며 내원 당시 고막의 중이내벽에 유착과 상고실의 파괴를 동반한 진주종성 중이염 외 다른 특이소견이 없었으며, 중이 내에 이루의 소견이 없어 세균검사는 실시하지 못하였으나, 진주종성 중이염이 발생한 이후 외이도를 통한 진균 감염으로 생각되어 고실원성의 경로에 의한 감염으로 추측된다.
   진균성 감염은 국소 침습을 유발하므로 감각 신경성 난청이나 안면 신경마비와 같은 심각한 합병증을 유발할 수 있다. 또한 반규관 골벽을 파괴시킴으로써 진균이 내이로 직접 퍼질 수 있으며 이 경우 어지러움증을 유발할 수도 있다.^6)9)12) 본 증례에서는 이소골이 모두 파괴되었지만, 외측 반규관과 안면신경관은 손상받지 않고 유양동에 국한된 진균 감염으로 심한 합병증이 발생되지 않은 경우이다.
   Aspergillus의 가장 흔한 병원체로는 A. fumigatus이며, A. flavus, A. niger 등 여러 다른 병원체가 있으며, 진균 감염을 진단하기 위해서는 진균 배양검사가 중요하다. 본 증례는 진균성 감염을 의심하지 않아서 배양검사를 실시하지 않았으나, 수술시 관찰된 유양돌기내의 회색의 덩어리에서 시행한 조직검사결과상 Aspergillus임이 밝혀졌다.
   유양돌기의 진균 감염 치료로는 먼저 외과적인 절제가 우선이며, 보조적으로 전신적인 항 진균 제재를 투여하는 것을 원칙으로 하고 있다. 외이도와 중이내의 진균 감염은 항 진균제를 투여하는 것으로 치료효과를 거둘 수 있다. Aspergillus에 의한 진균 감염의 경우 일반적으로 전신적 amphotericin B의 치료가 저항성을 나타낼 경우 miconazole의 정맥 투여 또는 경구용 itraconazole에 감수성을 보이는 것으로 보고되고 있다. 이때 itraconazole의 용량은 일일 400 mg을 일정기간 투여하는 것이 보고되었으며, 그 기간과 용량은 다양하게 보고되고 있다.^1)3)4)14) 본 증례에서는 유착된 고막을 제거 후 중이소견에서 이관 주위에 광범위하고 심한 육아조직이 관찰되었으며, 술 후 이관이 막히고 이에 의해 새로 만든 고막이 다시 유착될 것으로 예상되고, 수술 전 순음청력검사상 중등고도의 감각신경성 난청을 보여 청력개선을 위한 재수술은 의미 없는 것으로 판단되어 중이 근치술을 시행하였으며, 술 후 항 진균제의 투여는 시행하지 않았으나, 술 후 10일 경부터 다시 이루 등의 감염 소견이 보여 항 진균제를 일일 400 mg 경구 투여하여 급속한 호전을 관찰할 수 있었다.
   또한, 환자는 과거력상 특이한 질환을 앓은 적이 없고, 수술 전 혈액 화학검사로 당뇨 등의 질환이 없었으며, 수술 후 시행한 일반 면역검사상 정상소견을 보여 면역학적으로는 정상적이라고 판단하였다.
   유양동 내의 진균 감염은 드문 질환이나, 심각한 합병증을 초래할 수 있다는 것을 명심해야 하며, 일반적으로 면역계 이상이 있는 환자에서 발생하는 것과는 다르게 본 증례에서와 같이 면역 적격성 환자에서도 발생할 수 있다는 것을 고려해야 하겠다.

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