교신저자：조양선, 135-710 서울 강남구 일원동 50 성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 이비인후과학교실
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서     론

   이하선의 종창은 주로 종양, 감염, 주위 결체 조직의 비대 그리고 이하선관의 폐색에 의하여 발생하지만 드문 원인으로 pneumoparotitis가 알려져 있다. 이는 구강 내압의 상승으로 인해 이하선관을 통해 이하선 선소포(acini)까지 공기가 유입되어 발생하며, 일시적일 수도 있고 재발성으로 나타날 수 있다. 치과 치료나¹⁾ 마취 시에 발생하는 구강내의 양압에 의해서 일시적으로 발생할 수 있으며, 재발성 질환은 직업적으로는 유리제품 제작자와 관악기 연주자²⁾에서 관찰할 수 있으며 만성적인 기침 억제나 이차적으로 어떤 이득을 볼 수 있는 사람에서 관찰되기도 한다.³⁾⁴⁾ 재발성인 경우에는 이하선관의 확장이나 재발성의 이하선 감염이 생길 수 있고, 심하면 피하 기종이나 기종격동을 유발할 수도 있다. 드물기는 하지만 현재까지 국내 문헌에는 이 질환에 대해 보고가 되어 있지 않다.
   저자들은 악기를 불 때마다 반복되는 이하선 종창을 호소하는 트럼펫 주자에서 pneumoparotitis에 적합한 소견을 관찰할 수 있었으며 이를 방사선학적인 소견과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   트럼펫 주자인 42세 남자가 악기를 연주할 때마다 좌측 이하선 주위가 붓는 느낌을 호소하였는데, 통증, 열감은 동반되지 않았고 이하선염을 앓은 과거력도 없었다. 이학적 소견상 악기를 불 때와 같이 호기를 한 후 좌측 이하선 주위의 종창이 관찰되었으며 압통이나 발적은 없었다. 구강내의 이하선관 입구는 정상에 비해 부어 있었으며 종창된 좌측 이하선을 눌렀을 때 염발음과 함께 이하선관 입구로 공기를 포함한 타액이 나오는 것을 관찰할 수 있었다.
   이하선의 염증 여부를 알아보기 위해 시행한 혈중 amylase 농도는 정상범위였다. 방사선학적인 검사로서 조영제를 입에 담은 상태로 구강내 압력을 올려서 촬영한 전산화 단층 촬영⁵⁾ 결과 확장된 이하선관에 조영제와 공기의 airfluid level이 확인되었다(Fig. 1A and B). 타액선 조영술에서도 타액선관 내의 공기가 filling defect를 나타내었다(Fig. 2). 위와 같은 병변의 성격을 고려하여 세침흡인검사나 동위원소 주사검사는 시행하지 않았다.
   환자는 트럼펫을 연주할 때 공기를 입에 넣은 후 볼을 부풀린 상태로 악기로 공기를 불어 낸다고 하였다. 이러한 연주 습관으로 인해 이하선관으로 공기의 유입을 유발한다고 생각하여, 환자에게 볼에 힘을 주어 부풀리지 않은 상태로 악기를 연주하는 것을 권하였다. 또한 이차적인 이하선염이 생길 수 있음을 설명하였고, 습관 교정을 통하여 증상 완화가 없을 때에는 수술적 교정이 필요할 수도 있음을 알려주었다.

고     찰

   이하선으로의 역류를 막기 위하여 몇 가지 해부학적 구조가 존재한다. 우선, 이하선관의 입구는 선형으로 생겼으며 주위의 늘어진 점막으로 둘러싸여 있어서 구강내 압력이 높아지면 점막이 입구를 막게 된다. 그리고 이하선관의 입구부의 내경이 도관의 내경보다 작아 구내압이 상승할 때 이하선관을 보호하는 기능을 한다. 또한 협근(buccinator)이 수축하면 이하선관 입구가 축되면서 이하선관이 더 많이 꺽이게 되고 역류를 방지할 수 있다.⁶⁾
   정상호흡 시 구내압은 2~3 mmHg 정도이지만, 유리 제조업자, 관악기 연주자 등은 구내압을 140~150 mmHg 정도까지 상승시킬 수 있다. 치과 치료 시 사용되는 도구도 압축된 공기를 사용하여 볼 주위 압력을 60~65 mmHg 정도로 상승시킬 수 있다.⁷⁾ 이러한 구내압의 상승은 이하선의 정상적인 보호 기능을 이겨내고 공기와 타액의 역류를 유발할 수 있다. 관악기 연주자에서 발생하는 이러한 역류는 주로 경력이 짧은 초심자에서 일어나며 이는 볼을 부풀려 악기를 연주하기 때문인 것으로 보고되고 있다.⁸⁾
   Pneumoparotitis는 일시적이거나 만성적 재발성으로 생길 수 있다. 일시적인 경우는 이하선관 주위에서 공기를 이용한 기구를 잘못 사용하거나 또는 마취볼거리라고 불리우는 것으로 마취 시에 근신경 차단을 시행한 후, 기도 삽관을 제거하고 양압의 인공호흡을 할 때에 발생할 수 있다.⁷⁾ 그 외에도 풍선불기나, 코를 심하게 풀거나 스킨 스쿠버가 너무 빨리 감압을 했을 때에도 발생할 수 있다. 증상은 일반적으로 1~3일 가량의 종창과 약간의 통증이며 치료는 안정과 예방적 항생제 치료정도로 쉽게 해결된다.¹⁾ 재발성 pneumoparotitis는 만성 폐색성 폐질환에서 기침을 억압하는 경우나 직업적으로 유리제작자나 관악기 연주자에서 보고되고 있는데 이들 직업을 가진 사람의 6~10%에서 발생한다고 알려져 있다.²⁾⁵⁾ 무의식적인 습관이나 이차적인 이득으로 재발성 pneumoparotitis를 만드는 경우도 보고되었는데³⁾⁴⁾ 습관적인 Valsalva's maneuver로도 만성적인 이하선의 종창이 생길 수 있다고 하였다.⁴⁾ 해부학적인 이상을 동반한 pneumoparotitis도 보고되었는데, 이러한 경우 해부학적인 이상은 개방성 이하선관, 협근의 기능부전 등이 있으며, 볼 주위의 외상 후 발생한 경우도 있다.⁹⁾
   공기는 이하선관을 따라 이하선의 선조직으로 역류되며, 만약 높은 구내압으로 역류되거나 반복적으로 발생하는 경우에는 이하선 조직이 파열되어 심경부막의 표층을 따라 인두주위강으로 공기가 유입될 수 있다. 이러한 기전으로 경부 피하 기종, 기도 폐색을 유발하기도 하며 상태가 더욱 악화될 경우 후인두강까지 병변이 진행하여 기종격동이나 기흉이 발생하기도 한다.¹⁰⁾
   재발성 손상은 이하선관 일부를 확장시켜서 타액 저류를 유발하고 여기에 세균감염이 되면서 재발성 이하선염을 일으킬 수 있는데 이런 경우에 병변의 원인을 알아내기가 어려워진다.
   환자는 대개 이하선 주위 종창을 주소로 내원하며 자세한 문진을 통하여 원인을 추측할 수 있다. 이학적 소견으로 이하선 부위를 촉진할 때 염발음을 확인할 수 있고 이하선 주위의 마사지를 통하여 이하선관으로 공기를 포함한 타액이 유출되는 것을 확인할 수 있으며 통증, 압통, 국소적 발열과 발적이 동반될 수도 있다.
   방사선학적인 검사로 하악골의 단순촬영에서는 이하선내의 공기를 확인할 수 있으나 특이하지는 않고 전산화 단층촬영, 초음파 검사, 침샘 조영술을 이용하여 진단할 수 있다. 전산화 단층 촬영은 이하선 내의 공기를 확인하고 이하선관 입구까지 추적하는 데에 유리하다(Fig. 1A).¹¹⁾ Gudlaugsson 등은 환자가 조영제를 구강에 가득 넣은 후에 볼을 힘껏 부풀게 한 후 1분 동안 유지시킨 후 전산화 단층촬영을 하여 조영제가 이하선관으로 역류하는 것을 증명할 수 있었다.⁵⁾ 본 증례에서도 이러한 방법을 이용하여 공기와 조영제가 역류되어 있는 것을 확인할 수 있었다(Fig. 1B). 초음파 검사는 진단과 추후 추적관찰에 유용하며 이하선 실질의 공기가 음영증가 되어 보이게 된다. 침샘 조영술은 정상일 수도 있으나 대개 이하선관이 확장되어 있으며 내부의 공기를 확인할 수 있다. 피하 기종이 관찰되거나 임상적으로 의심될 시에는 단순 흉부촬영을 시행하여 기흉이나 기종격동 등을 배제하여야 한다.
   치료는 처음 발생한 경우 안정을 시키고 예방적 항생제를 시도하지만 재발성의 경우에는 더욱 적극적인 치료를 요한다. 증상이 지속될 시에는 우선 스스로 증상을 유발시키는 경우가 아닌지를 확인하고, 직업과 관련된 경우에는 증상을 유발하는 행태를 파악하여 교정하여 주어야 한다. 즉 관악기 연주자인 경우에는 잘못된 습성을 교정하고 올바른 연주법을 알려주어야 하는데⁷⁾ 본 증례의 환자는 악기를 처음 배울 때부터 볼을 부풀리는 방법으로 악기를 불어왔으므로 갑자기 연주방법을 바꾸기가 쉽지는 않았지만 호기를 할 때에 협근으로 이하선관을 압박하여 수축시키는 방법을 알려주어 재발을 방지할 수 있었다. 실제로 관악기 연주자들 중에서 볼을 수축하여 연주하는 경우에는 거의 pneumoparotitis가 일어나지 않는다고 한다.⁸⁾ 급성 이하선염이 생기면 항생제, 마사지, 수액 공급 등의 방법으로 치료하여야 한다. 그러나 위와 같은 방법으로도 재발할 경우에는 수술적인 방법을 고려해야 하는데 이하선관을 결찰하거나 이하선 절제술을 시행할 수 있으며, 편도와로 이하선관 입구의 위치를 옮기는 수술로 성공적으로 치료한 경우도 보고되고 있다.⁹⁾¹²⁾

1. Takenoshita Y, Kawano K, Oka M. Pneumoparotitis: an unusual occurrence of parotid gland swelling during dental treatment. J Craniomaxilofac Surg 1991;19:362-5.

2. Saunders HF. Wind parotitis. N Engl J Med 1973;289:698.

3. Ferlito A, Andretta M, Baldan M, Candiani F. Nonoccupational recurrent bilateral pneumoparotitis in an adolescent. J Laryngol Otol 1992;106:558-60.

4. Curtin JJ, Ridley NT, Cumberworth VL, Glover GW. Pneumoparotitis. J Laryngol Otol 1992;106:178-9.

5. Gudlaugsson O, Geirsson AJ, Benediktsdottir K. Pneumoparotitis: a new diagnostic technique and a case report. Ann Otol Rhinol Laryngol 1998;107:356-8.

6. Ferlito A, Andretta M, Baldan M, Candiani F. Non-occupational recurrent bilateral pneumoparotitis in an adolescent. J Laryngol Otol 1992;106:558-60.

7. Goguen LA, April MM, Karmody CS, Carter BL. Self-induced pneumoparotitis. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1995;121:1426-9.

8. Calcattera TC, Lowe J. Pneumoparotiditis: an unusual case of parotid gland swelling. Arch Otolaryngol 1973;97:468-9.

9. Brodie HA, Chole RA. Recurrent pneumosialadenitis: a case presentation and new surgical intervention. Otolaryngol Head Neck Surg 1988;98:350-3.

10. Birzgalis AR, Curley JA, Camphor I. Pneumoparotitis, subcutaneous emphysema and pleomorphic adenoma. J Laryngol Otol 1993;107:349-51.

11. Golz A, Joachims HZ, Netzer A, Westerman ST, Gilbert LM. Pneumoparotitis: diagnosis by computed tomography. Am J Otolaryngol 1999;20:68-71.

12. Telfer MR, Irvine GH. Pneumoparotitis. Br J Surg 1989;76:978.