Address for correspondence : Kyung Tae, MD, Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, College of Medicine, Hanyang University, 222 Wangsimni-ro, Seongdong-gu, Seoul 133-792, Korea
Tel : +82-2-2290-8585, Fax : +82-2-2293-3335, E-mail : kytae@hanyang.ac.kr

서     론

   방선균은 1877년 Bollinger가 가축에서 bovine form을 처음 보고하였고, 후에 James Israel이 인간에서 발견된 A. israelii를 보고하였다. 방선균은 편도나 충치를 포함한 구강이나 소화기관 내에 정상 세균총으로 존재할 수 있으며 정상 점막을 뚫지 못하기 때문에 대부분 선행 유발인자 없이는 질환을 일으키지 않는다. 주로 외상이나 수술, 충치 및 발치 등에 의하거나 구강 내 위생상태가 좋지 않은 상태에서 구강 점막에 손상이 있을 경우 균주가 파급되어 국소적인 농양을 형성할 수 있다.^1,2,3) 방선균증은 경부안면형, 복부형, 흉부형의 3가지 임상형이 있으며, 이 중 두경부에서 발생하는 경부안면형의 발생빈도가 전체의 55%를 차지하며, 복부 20%, 흉부 15%, 그 외의 부위에 10% 정도로 발생한다. 두경부에 많이 발생하는 이유는 방선균이 구강 내 정상 균주로 존재하기 때문이며, 경부에 발생할 경우 전이성 악성 종양, 선천성 낭, 결핵성 림프절염, 나병, 세균성 골수염, 림프종 등과의 감별진단이 필요하다.^3,4,5,6) 국내에서 경부에 발생한 방선균증에 대한 연구는 한두 증례에 대한 몇몇 증례보고만이 있는 실정이다. 이에 본 연구에서 저자들이 경험한 6예의 경부 방선균증을 비교 분석하여 경부에 발생하는 방선균증의 임상양상을 이해하고 이를 통해 향후 감별진단과 치료에 도움이 되고자 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

증  례 1
   61세 남자 환자가 내원 1개월 전부터 서서히 커지다 내원 1주 전부터 급격히 커진 좌측 악하부 종물 주소로 내원하였다. 수술이나 외상의 과거력은 없었으며, 신체검사상 좌측 악하부에 3×4 cm 크기의 무통성 종물이 관찰되었다. 경부 전산화단층촬영상 좌측 악하선의 외측, 하악골의 후방에 불규칙하게 조영증강되는 3.5×2 cm의 종물 소견이 보였다(Fig. 1A). 세침 흡인 세포검사상 농양으로 확인되어 경구개 접근법으로 절개 및 소파술을 시행하였으며, 조직검사상 중심부에 화농성 괴사를 보이는 육아조직 및 유황과립을 보이는 방선균증으로 확인되었다(Fig. 2). 수술 후 amoxicillin 3.6 g을 2주간 정맥 투여한 후 amoxicillin 750 mg을 3개월간 경구 투약하여 치료하였다.

증  례 2
   34세 여자 환자가 내원 1주일 전부터 발생한 우측 악하부의 압통성 종물 주소로 내원하였다. 6개월 전 하악골 성형수술 후 생긴 염증으로 최근까지 치료 받아왔으며, 신체검사상 우측 악하부에 4×4 cm 크기의 압통성 종물이 관찰되었다. 경부 전산화단층촬영상 우측 악하선의 후외측에 불규칙한 조영증강을 보이는 거대한 농양 주머니가 관찰되었고(Fig. 1B), 세침 흡인 세포검사상 농양으로 보고되었으나 절개 및 소파술 시행 후 조직검사상 방선균증으로 확인되어 amoxicillin 3.0 g을 4주간 정맥 투여한 후 amoxicillin 750 mg을 1개월간 경구 투약하여 치료하였다.

증  례 3
   46세 남자 환자가 내원 1개월 전부터 발생한 우측 악하부 종물 주소로 내원하였다. 수술이나 외상의 과거력은 없었으나 매일 소주 2병을 마시며 구강 위생이 불량하였다. 신체검사상 우측 악하부에 2×2 cm 크기의 무통성 종물이 관찰되었으며, 경부 자기공명영상상 우측 악하선의 외측에 피하 지방조직과 근육을 침범한 염증성 종물이 보였다(Fig. 1C). 세침 흡인 세포검사상 방선균증으로 확인되어 경부 종물 절제술 후 penicillin G 2000만 IU을 3주간 정맥 투여한 후 amoxicillin 750 mg을 3개월간 경구 투약하여 치료하였다.

증  례 4
   18세 남자 환자가 내원 1주 전부터 발생해 3일 전 급격히 커진 우측 경부 종창 주소로 내원하였다. 내원 2주 전 경부 염좌 후 정형외과 의원에서 치료 받아오던 중으로 우측 상부 경부에 압통을 동반한 광범위한 미만성 종창 소견을 보였으며, 후두 굴곡 내시경 검사상 우측 구인두와 하인두의 종창이 관찰되었다. 경부 전산화단층촬영상 우측 척추주위 공간과 후인두 공간에 불규칙한 격벽을 가지며 변연의 조영증강을 보이는 농양주머니가 관찰되었다(Fig. 1D). 세침 흡인 세포검사상 방선균증으로 확인되어 amoxicillin 3.6 g을 2주간 정맥 투여한 후 amoxicillin 750 mg을 4개월간 경구 투약하여 치료하였다.

증  례 5
   55세 남자 환자가 내원 2개월 전부터 발생한 전경부 종물 주소로 내원하였다. 특별한 외상력은 없었으며 신체검사상 전경부에 5×6 cm 크기의 무통성 고정성 종물이 관찰되어 시행한 전산화단층촬영상 설골에서 갑상연골의 하방까지의 전경부에 4.5×1.8 cm의 연조직으로 이루어진 종물이 관찰되었다(Fig. 1E). 세침 흡인 세포검사상 염증으로 보고되어 경부 종물 절제술 후 조직검사상 방선균증으로 확인되어 penicillin G 2000만 IU을 2주간 정맥 투여한 후 amoxicillin 750 mg을 3개월간 경구 투약하여 치료하였다.

증  례 6
   12세 남자 환자가 내원 2주 전부터 발생해 내원 1일 전 급격히 커진 좌측 전경부 종창 주소로 내원하였다. 특별한 외상력이나 수술력은 없었으며 신체검사상 좌측 전경부에 5×6 cm 크기의 피부 발적을 동반한 미만성의 압통성 종창이 관찰되었으며, 전산화단층촬영상 변연의 조영증강을 보이며 5.8×5.3×7.8 cm 크기의 다중격성 종물이 좌측 정중주위의 설골 하부에서 관찰되었다(Fig. 1F). 세침 흡인 세포검사상 방선균증 진단되어 소파술 시행 후 ampicillin 3.0 g을 2주간 정맥 투여한 후 cefditoren 300 mg을 1개월간 경구 투약하여 치료하였다.

고     찰

   방선균은 그람양성 비항상균 혐기성 세균으로 피막과 포자없이 세포 내에 존재하며 정상 균주로서 구강, 인두에서 발견된다. 구강 내 위상상태가 좋지 않거나 치과적 치료 및 외상 등에 의해서 구강, 인두의 정상 점막이 손상되면, 정상 균주로 존재하던 방선균이 조직 내로 직접 침입하여 혐기성 환경에서 감염을 일으키는 것으로 알려져 있고, 당뇨나 면역저하 상태에서 더 쉽게 이환되는 것으로 알려져 있다. Actinomyces 중에서 A. israelii가 사람에서 일으키는 감염의 대부분을 차지하며, 그 외 A. bovis, A. viscosus, A. odontolyticus, A. naeslumdii, A. meyeri 등에 의해서도 감염이 있어날 수 있다. 두경부의 방선균증은 하악골, 상악동, 비인강, 비강, 악하선, 두개저 및 후두 등에서 보고된 바 있으며 30대에서 60대의 중년층 이상에서 호발한다.^3,4,5,6)
   두경부에 생긴 병변의 경우 만성 육아종성 병변 또는 급성 화농성 병변의 2가지 임상 형태를 보인다.⁷⁾ 만성 육아종성 병변의 경우 악성종양, 갑상설관낭종이나 새열낭종과 같은 선천성 기형, 진균감염, 만성 골수염, 베게너 육아종증, 치성낭, 결핵성 림프절염, 나병 등과 감별해야 한다. 임상양상으로는 주로 통증을 동반하지 않으면서 서서히 자라는 경화를 동반한 종물의 형태로 나타나며 피부발적이 일어난다. 종괴와 더불어 누관을 형성하여 황색의 과립을 포함한 장액성 화농성 농양이 분비되기도 하며 심부 농양을 형성하기도 한다. 급성 화농성 병변일 경우는 발열, 종창, 동통, 압통, 파동 및 부종 등의 전형적인 화농성감염의 형태를 띠는 것이 일반적이며 이러한 경우에는 구강저 봉와직염(Ludwig's angina)이나 이하선 농양 및 악하농양 등과 같은 급성 화농성 질환과의 감별이 필요하다.^8,9,10) 본 연구에서 6예의 환자들 중 3예는 무통성 육아종성 병변으로 나타났으며, 3예는 압통을 동반한 급성 화농성 종괴의 형태로 나타났었다. 발병 전에 수술적 치료나 외상 및 불량한 구강 위생상태를 보였던 경우는 3예였고, 나머지 3예에서는 특별한 과거력 없이 발병하였다.
   진단은 삼출물의 배양검사상 방선균이 검출되고 병리조직 검사상 중심부에 화농성 괴사를 동반한 육아조직과 섬유화가 관찰되면서 특징적인 유황과립(sulfur granule)을 확인하면 내릴 수 있다. 하지만 배양검사에서 방선균이 동정될 확률은 부적절한 배양 및 이전 항생제 사용 등의 원인에 의해 50% 미만으로 배양이 어렵고 세침 흡인 검사나 조직검사상 유황과립의 발견율이 40% 미만으로 쉽지 않기 때문에 임상적 소견이 진단에 중요하다.^3,11) 배양결과 및 조직검사상 방선균이 진단되지 않더라도 외상 및 수술의 과거력이 있거나 구강 위생상태가 좋지 않은 경우에 발생하는 누공을 동반한 무통성의 종괴의 경우 방선균증을 꼭 의심해 봐야 한다. 본 연구에서 6예의 환자들 중 세침 흡인 세포검사상 유황과립이 확인된 경우는 3예였으며, 나머지는 농양 또는 염증으로 보고되었다. 세침 흡인 세포검사에서 진단되지 않은 3예는 술 후 병리조직 검사에서 방선균증으로 진단되었다.
   방선균증에서 보이는 전형적인 방사선학적 소견은 없으나 전산화단층촬영에서 대개 불규칙한 조영증강을 보이며 병변 내에 격벽을 형성하는 경우도 있고 격벽 없이 하나의 커다란 농양 주머니 소견을 보이기도 한다. 본 연구에서 전산화단층촬영을 시행한 5예 중 4예에서 불규칙하게 조영증강을 보이는 종물이나 변연의 조영증강을 보이는 농양 주머니 소견을 보였고, 이 중 2예에서는 종물 내부에 불규칙한 격벽이 관찰되었다. 나머지 1예에서는 조영증강 없이 주위 조직을 침범하는 종물 음영만을 보였다. 전산화단층촬영 없이 자기공명영상을 시행한 1예에서는 주변의 지방조직과 근육을 침범하는 염증성 종물의 소견을 보였다. 방사선학적으로 6예 모두에서 주변 조직을 침범하는 소견을 보였다.¹²⁾
   세침 흡인 세포검사에서 진단되지 않은 3예는 술 후 병리조직 검사에서 방선균증으로 진단되었는데, 이 중 2예는 무통성 종괴 소견을 보이며 전산화단층촬영에서 불규칙한 조영증강을 보이는 종물의 형태를 보여 방선균증을 의심할 수 있었고, 1예는 압통성 종괴의 형태를 보였지만 전산화단층촬영에서 불규칙한 조영증강 소견을 보였으며, 구강 수술 후 염증치료를 시행한 과거력이 있어 방선균증을 의심할 수 있었다.
   방선균증의 치료로는 항생제 치료와 수술요법이 있다. 경부안면형 방선균증의 경우 장기간의 항생제 치료로 대부분의 환자에서 완치가 가능하다. 그러나 급성 농양을 형성하거나 약물요법에 반응을 보이지 않는 경우, 골 침범이 있는 경우, 괴사조직의 제거가 필요한 경우, 치료기간 단축을 위한 경우 등에서 수술적 치료가 필요하다. 충치 등의 치성 질환이 동반된 경우에는 치과적 치료도 시행해야 한다. 항생제 치료 원칙에 대해서는 여러 이견이 있지만 주로 2~6주간의 penicillin 정맥 내 투여 후 2~12개월간의 amoxicillin 경구요법이 주로 사용된다.^1,3,13) Penicillin 이외에도 erythromycin, tetracyclin, minocycline, doxycycline, cephalosporin, sulfonamide, streptomycin 등을 사용할 수 있고, penicillin에 저항성을 보이는 균주에는 clindamycin을 경구 투여할 수 있다.¹⁴⁾ 최근의 한 연구에서 경부안면형의 방선균증이 병변의 수술적 제거와 함께 2주간의 penicillin G 정맥 내 투여 및 4주간의 penicillin VK 경구투여의 단기간의 항생제 사용으로 좋은 치료 결과를 얻었다고 보고한 바 있다.¹⁵⁾ 본 연구에서는 6예 중 5예에서 수술적 치료 후 항생제 치료를 시행했고, 비교적 치료 초기에 항생제에 반응이 좋았었던 1예에서는 수술적 치료 없이 항생제 치료만을 시행하였다. 항생제는 amoxicillin이나 penicillin 정맥주사를 2주에서 4주간 사용하였고 정맥주사 후 경구항생제 요법으로 amoxicillin이나 cefditoren을 1개월에서 4개월간 사용하여 6예 모두 완치되었으며 현재 재발은 없는 상태이다(Table 1). 저자들은 농양을 형성한 경우, 괴사조직의 제거가 필요한 경우, 골 침범이 있는 경우나 항생제 치료에 반응이 없는 경우에 수술적 치료와 더불어 항생제 치료를 하며, 초기 1~2주의 항생제 치료에 반응이 좋은 경우에는 수술을 하지 않고 항생제만으로 치료하는 것을 원칙으로 한다. 항생제는 penicillin이나 augmentin의 정맥 내 투여와 augmentin의 경구 투약을 주로 시행하며 치료 기간 및 종료 시점은 개개인마다 차이가 있으나 2개월 이상으로 병변이 완전 소실되었을 때로 하고 있다.
   결론적으로, 본 연구의 결과와 이전의 연구 결과로 미루어 임상양상이나 세침 흡인 세포검사상 경부 방선균증이 의심되면 적절한 항생제 치료와 더불어 필요하면 적극적인 수술적 치료가 필요하리라 사료된다.

1. Choi JW, Lee TB, Hwang SH, Kim BH. A rare case of actinomycosis in nasal cavity with aspergillus sinusitis. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1997;40(12):1844-7.

2. Kim YH, Lee HS, Kang KH, Jung DH, Kim CG. A rare case of actinomycosis of the submandibular gland. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 1989;32(6):1205-7.

3. Bennhoff DF. Actinomycosis: diagnostic and therapeutic considerations and a review of 32 cases. Laryngoscope 1984;94(9):1198-217.

4. Roth M, Montone KT. Actinomycosis of the paranasal sinuses: a case report and review. Otolaryngol Head Neck Surg 1996;114(6):818-21.

5. Fradis M, Zisman D, Podoshin L, Wellisch G. Actinomycosis of the face and neck. Arch Otolaryngol 1976;102(2):87-9.

6. Hong SJ, Joo JB, Kim YJ, Lee BJ. Three cases of actinomycosis of the head and neck. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2000;43(11):1259-62.

7. Miller M, Haddad AJ. Cervicofacial actinomycosis. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1998;85(5):496-508.

8. Richtsmeier WJ, Johns ME. Bacterial causes of granulomatous diseases. Otolaryngol Clin North Am 1982;15(3):473-92.

9. Park SW, Kim HS, Kwon JH, Cho JH. A case of Ludwig's angina associated with bilateral submandibular glands infection. J Clinical Otolaryngol 2002;13(2):247-50.

10. Hwang WH, Park JJ, Jeon SY, Lee JH. Cervicofacial actinomycosis-misdiagnosed to parotid abscess. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2007;50(1):87-9.

11. Scott A, Stansbie JM. Actinomycosis presenting as a nasopharyngeal tumour: a case report. J Laryngol Otol 1997;111(2):163-5.

12. Allen HA 3rd, Scatarige JC, Kim MH. Actinomycosis: CT findings in six patients. AJR Am J Roentgenol 1987;149(6):1255-8.

13. Lad SD, Chandy MJ. Cranio-facial actinomycosis. Br J Neurosurg 1991;5(4):361-70.

14. Hensher R, Bowerman J. Actinomycosis of the parotid gland. Br J Oral Maxillofac Surg 1985;23(2):128-34.

15. Sudhakar SS, Ross JJ. Short-term treatment of actinomycosis: two cases and a review. Clin Infect Dis 2004;38(3):444-7.