교신저자：박찬흠, 200-704 강원도 춘천시 교동 153  한림대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   이하선의 염증성 질환은 소아에서 흔하게 발견된다. 급성 이하선 염증의 드문 원인으로서 pneumoparotitis가 있는데 이는 이하선관을 통해 이하선 소포까지 공기가 유입되어 발생되며 이때 유입된 공기는 소포벽을 파열시키고 안면과 경부 피하조직으로 퍼져 피하기종이나 기종격동을 일으킬 수도 있다. Pneumoparotitis는 직업적으로 관악기 연주자, 유리세공업자에서 관찰할 수 있으며 잠수부나 고압상태에서 일하는 경우에서도 나타날 수 있다. 또한 만성적인 기침 억제나 정신적 동요가 많은 소아 및 청소년에서 이차적인 이득을 위해 의도적으로 발생되기도 한다.¹⁾ 
   저자들은 양측 이하선 및 경부 종창을 주소로 내원한 환아에서 pneumoparotitis로 진단하고 치료할 수 있었으며 이는 국내 문헌에 보고가 드물며 양측성 질환에 대해서는 보고된 바가 없어 이를 보고하는 바이다.

증     례

   2년 전부터 플루트를 불어 오던 10세 여자 환자로 내원 전날부터 시작된 우측 이하선 및 경부 종창을 주소로 내원하였다. 과거력상 내원 20일전 우측 경부 임파선염 진단하에 개인 의원에 1주일간 입원하여 항생제 및 수액 치료를 받은 적이 있었으나 이하선염을 앓은 과거력은 없었다. 전신 소견상 우측 및 좌측 이하선 부위와 상부 종격동 부위에 경계가 명확하지 않은 종창, 통증 및 압통, 인후통을 호소하였고 이학적 소견상 종창된 부위를 눌렀을 때 염발음을 확인할 수 있었다. 그러나 그 외 열감이나 다른 특이소견은 없었다. 괴사성 경부 임파선염 진단하에 입원하여 시행한 초음파 검사상 공기 음영으로 인해 종물의 양상을 확인할 수 없었다. 경부 전산화 단층 촬영상 양측 경부의 근막을 따라 여러 공간에서 기종을 관찰할 수 있었으며, 이 기종은 우측 이하선 및 교근 부위에 가장 심하였고 하방으로 상부 종격동과 전흉벽까지 확장되어 있었다. 좌측은 교근의 외연을 따라 선형의 공기 음영으로 확장된 양측 이하선관을 관찰할 수 있었다(Fig. 1A and B). 이하선의 염증 여부를 알아보기 위해 시행한 일반 혈액 검사 및 혈중 amylase와 lipase 농도는 정상 범위에 있었으며 볼거리항체(IgG는 양성, IgM은 음성)도 음성이었다. 환아는 전신 마취하에 상부 종격동 및 양측 이하선 부위의 기종을 배출시키기 위해 우측 이하선 아래 하악각 부위에 주사침을 꽂아 주변부를 압박하여 주사침을 통해 공기를 배출시켰으며 그 외 우측 경부 및 좌측 하악각에도 주사침을 꽂고 공기를 배출시켰다. 그 후 구강 안에서 양측 이하선관에 실라스틱 관을 넣고 이하선 마사지를 했을 때 공기와 농의 배출을 확인할 수 있었다(Fig. 2A and B). 환자는 수술 후 1주일간 안정 및 항생제 치료를 받고 종창 및 압통, 염발음 등이 소실된 후에 퇴원하였으며 현재 재발 소견 없이 외래 추적 관찰 중에 있다.

고     찰

   Pneumoparotitis는 이하선 종창의 아주 드문 원인으로서 구강 내압의 상승으로 인해 이하선관을 통해 이하선 소포(acini)까지 공기가 유입되어 발생되며 일시적이거나 반복적으로 나타날 수 있다.^2,3,4) 일시적으로는 전신 마취 시에 발생되는 구강내 양압이나 치과 치료 후에 발생할 수 있으며 코를 심하게 풀거나, 풍선을 부는 경우에서도 나타날 수 있다.^5,6) 반복적인 경우로는 직업상 관악기 연주자나 유리세공업자, 잠수부가 너무 빨리 감압을 했을 때에 발생할 수 있으며 만성 폐쇄성 폐질환자에서 지속적으로 기침을 억제하는 경우에서도 보고되었다. 또한 정신적인 문제가 동반된 소아 및 청소년에서 이차적인 이득을 위해 의도적으로 발생되는 경우가 많았으며, 청력 개선을 목적으로 한 습관적인 Valsalva’s maneuver에 의해서 발생된 보고도 있었다.^7,8) 해부학적인 이상을 동반한 경우도 보고되었는데 이에는 교근의 비대와 연축, 협근의 기능 부전, 개방성 이하선관 등이 있으며 이 밖에 이하선 외상이나 다형 이하선종에서도 발생될 수 있다.²⁾
   Pneumoparotitis는 50%에서 양측성으로 발생되며 성인보다 구강의 해부학적 구조가 미성숙한 소아에서 더 많았다.^1,4,9) 이러한 이하선관으로의 역류를 막기 위해서 몇 가지 해부학적 구조가 존재한다. 먼저, 이하선관 입구부 내경이 도관 내경보다 작다는 점을 들 수 있다. 그리고 이하선관 입구는 선형으로 생겼으며 주위가 늘어진 점막으로 둘러싸여 있어 입구가 보호된다. 또한 협근(buccinator)이 수축되면 이하선관 입구를 수축하며, 볼이 팽창할 경우 이하선관이 더 많이 꺾이게 된다.^8,9)
   구강 내압은 정상 호흡 시에 2~3 mmHg 정도이지만, 관악기 연주자나 유리 세공업자에서 구강 내압은 140~150 mmHg 정도까지 상승될 수 있다. 치과 치료 시 사용되는 압축 공기도 구강 내압을 60~65 mmHg까지 상승시킬 수 있다.^7,8,9) 이런 구강 내압의 상승은 위에서 기술한 정상적인 해부학적 보호 기능을 넘어서 타액과 공기의 역류를 유발시켜 이하선 소포의 팽창과 파열을 일으킨다. 또한 안면부, 경부, 종격동, 부인두강, 후인두강 연부 조직으로의 공기 확장은 이하선 피막의 결함이 있는 경로를 통해 발생되는데 이에는 하악 후연, 외이도와 측두하악 관절 부위, 경상돌기 부위가 포함된다.^1,2) 이러한 기전으로 경부 피하 기종, 기도 폐색을 유발하기도 하며 상태가 더욱 악화될 경우 기종격동이나 기흉이 발생하기도 한다. 또한 구강 내압의 상승으로 인해 이관과 중이로 공기가 유입되면서 이통이 동반될 수 있다. 이런 이유로 이하선 흐름이 방해받아 이차적으로 세균감염이 일어나면 본 증례에서처럼 수술 시에 농의 배출을 확인할 수 있고 pneumoparotitis의 진단을 혼동시킬 수도 있다. 
   Pneumoparotitis는 기체 발생 세균 원인의 급성 이하선염과 구분하기 어렵다. 환자는 대개 이하선 주위 종창을 호소하며 자세한 문진을 통해 원인을 찾아야 한다. 이학적 소견으로 이하선 부위 촉진 시 염발음을 확인할 수 있고 이하선 마사지를 통해 이하선관으로 공기를 포함한 타액이 유출되는 것을 확인할 수 있으며 통증, 압통, 국소적 발열과 발적이 동반될 수 있다. 경미한 백혈구 상승이 나타날 수 있지만 발열 등의 전신 증상이 없다는 것이 급성 세균성 이하선염과 큰 차이점이다.¹⁾
   방사선학적인 검사로 초음파 검사는 진단과 추적 관찰에 용이하며 다수의 공기 음영 증가를 확인할 수 있다. 침샘 조영술은 정상이거나 확장된 이하선관을 관찰할 수 있지만 본 증례에서처럼 급성 화농성 이하선염이 합병된 것이 의심될 경우에는 금기가 된다. 전산화 단층 촬영은 우수한 영상을 제공하여 즉각적인 진단을 하는데 많은 도움을 준다. 조영제를 구강에 가득 넣은 후에 볼을 힘껏 부풀게 한 후 1분 동안 유지시킨 후 전산화 단층 촬영을 통해 공기와 조영제의 역류를 관찰할 수도 있다.¹⁰⁾ 염발음이 심하고 피하 기종이 관찰되거나 의심될 때에는 단순 흉부촬영을 통해 기종격동이나 기흉을 배제해야 한다.
   치료는 일시적인 경우 안정과 이차적인 세균 감염을 방지하기 위한 예방적 항생제 등으로 쉽게 해결된다. 반복적인 경우는 더욱 적극적인 치료가 필요한데 우선 스스로 증상을 유발시키는 경우가 아닌지를 확인하고 특히 정신적으로 동요가 심한 소아나 청소년에서는 부모와의 갈등이나 애정결핍이 있는지를 파악하여 심리상담치료를 병행하는 것이 좋다.^5,7) 직업과 관련된 경우에는 증상을 일으키는 형태를 파악하여 교정해 주어야 하며, 그래도 계속 유발 될 경우에는 직업을 바꾸는 것도 충고할 수 있다. 본 증례에서처럼 환아는 플루트 연주 시 공기를 입에 넣은 후 볼을 부풀린 상태로 악기로 공기를 불어 낸다고 하였다. 이런 연주 습관으로 인해 이하선관으로 공기가 유입될 수 있음을 환아에게 주지시켰으며 볼을 부풀리지 않은 상태로 악기를 연주하거나 피아노 등 다른 타악기를 연주할 것을 권하였다.^4,5,6) 그리고 보호자에게도 이런 습관 교정이 되지 않으면 계속 재발할 수 있음을 주지시켰으며 이 질환이 정신적으로 동요가 심한 소아에서 학교 공포증이 있는 경우나 부모의 관심을 끌거나 부모에게 반항하기 위해 의도적으로 유발될 수 있음을 알려주었다.^{1,2,3,4,5,7,8)} 그러나 위와 같은 방법으로도 계속 재발할 경우 수술적인 방법을 고려할 수 있다. 본 증례에서처럼 염발음이 심한 부위에 직접 주사침을 꽂고 이를 통해 공기를 배출시키는 것도 효과적이라 생각되지만, 이에 대한 사례가 없어 앞으로 보다 많은 연구와 임상적 고찰이 필요하리라 사료된다. 그 외에 이하선 입구를 클램프로 막거나 이하선관을 결찰하기도 하며 편도와로 이하선관을 후방도치할 수도 있으며 심한 경우 이하선 절제술까지 시행한 경우까지 보고되고 있다.^1,2,4,7,8)
   저자들은 이하선 종창을 주소로 내원한 환아에서 양측 pneumoparotitis를 진단하고 주사침을 통해 공기를 배출하여 성공적으로 치험하였다. 이는 국내 문헌에서는 보고된 바가 없는 의미있는 증례라 사료되어 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

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