교신저자：이흥만, 152-703 서울 구로구 구로동길 97번지  고려대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   하마종은 악하선이나 설하선에서 유발된 점액 유출에 의하여 설하의 구강 기저부에 발생하는 저류성 낭종이다.¹⁾ 병변의 외과적 절제가 주된 치료방법으로 알려져 있으며 수술이 힘든 경우 시행하는 비수술적 치료로는 방사선 치료나 낭종내로의 경화성 물질 주사 등이 사용된다.²⁾³⁾ 최근 새로운 경화성 물질인 OK-432(Picibanil^®)이 두경부 영역의 낭종성 병변 치료에 도입되어 임상에 적용되고 있다.¹⁾⁴⁾
   Picibanil^®은 독성이 약한 Streptococcus pyogens에서 추출된 경화성 치료제로서 낭종성 병변내로 주사할 경우 낭종내에서 국소적인 염증반응을 유발하여 병변의 관해를 유발하며 치료시 발생할 수 있는 부작용으로는 경증의 발열 및 동통 등이 있다.⁵⁾⁶⁾ 최근 저자들은 하마종으로 진단된 3명의 소아에서 Picibanil^® 주사 치료로 만족스러운 결과를 얻었기에 보고하고자 한다.

대상 및 방법

   2002년 1월 부터 2002년 12월 사이에 고려대학교 구로병원 이비인후과에서 구강내 하마종으로 진단된 3명의 소아를 대상으로 본원에서 Picibanil^®(Chugai Pharmaceutical Co., Tokyo, Japan) 주사를 통한 치료를 시행하였다. 구강내 하마종의 진단은 신체 검사와 방사선학적 검사를 통해 이루어졌다. 2명은 남아였고 1명은 여아였으며 8세에서 12세의 연령분포를 보였고, 평균 연령은 10.3세였다. 이전에 수술을 시행 받았거나 penicillin 과민반응을 보인 환아는 없었다.
낭종성 병변을 가능한 가는 주사바늘을 통해 천공한 후 낭종내 액을 흡인하였고 같은 양의 0.01 mg/ml Picibanil^® 용액을 낭종내로 주사하였다. 낭종내로 Picibanil^® 용액을 주사할 때 저항은 없었다. 주사 후에 Picibanil^® 용액이 주사부위를 통해 빠져 나오는 경우는 1주일 후에 다시 더 가는 주사바늘로 주사하여 용액이 빠져 나오지 않도록 하였다.
   모든 환아들을 입원시키지 않고 치료를 시행하였고 Picibanil^® 주사 후 외래 추적 관찰하여 치료효과를 판정하였다.

결     과

   두 명의 소아는 한차례의 Picibanil^® 주사로 치유되었고 한 명의 소아는 두 차례의 치료 후에 치유되었다(Table 1).

증  례 1：
   8세 여아로 4주된 구강저부의 낭종을 주소로 내원하였다. 본원 내원시 낭종은 약 2×2 cm의 크기로 구강저부의 중간에 위치하고 있었고 다른 두경부 영역의 촉지 병변은 관찰되지 않았다(Fig. 1A). 혈액화학적 검사 등 모든 검사결과는 정상범위였고 내원 당시 시행한 경부 컴퓨터 단층 촬영상 양쪽 설하선 주위에 저음영의 병변(2.0×1.7×1.8 cm)이 관찰되었으며 양쪽 악하선은 정상 소견을 보였다(Fig. 2A). 22G 주사바늘을 통해 낭종성 병변을 천공한 후 4.5 ml의 액체를 흡인하고 같은 양의 Picibanil^®(0.1 KE/ml)을 주사하였다. 이상의 치료 후 낭종의 크기가 점진적으로 감소하는 추세를 보이다 치료 1개월 후에 다시 증가하는 양상을 보여 3 ml의 액체를 흡인한 후 같은 양의 Picibanil^®(0.1 KE/ml)을 낭종내로 주사하였다. 이후 환아는 병변부위에서 경도의 발열감 및 부종을 2일간 호소하였으나 진통제 등을 통한 경구 약물치료 후 상기 증상은 소실되었다. 두 번째 치료시행 후 2주에서 4주사이에 병변은 현저히 감소하였고(Fig. 1B) 치료 1달 후 시행한 경부 컴퓨터 단층촬영상 하마종은 소실된 것으로 판명되었다(Fig. 2B). 이후 환아는 치료 12개월이 경과한 현재까지 정기적으로 추적관찰 중이며 재발소견은 없다.

증  례 2：
   9세 남아가 2개월 가량 지속된 구강저부의 종창 및 경도의 압통을 주소로 내원하였다. 내원시 낭종은 약 1×1.5 cm의 크기로 구강저부의 중간에 위치하고 있었고 다른 두경부 영역의 촉지 병변은 관찰되지 않았다. 환아는 구강내 하마종 진단하에 외래에서 22G 주사바늘을 통해 5 ml의 액체를 흡인하고 같은 양의 Picibanil^®(0.1 KE/ml)을 주사하였다. 술 후 환아는 경도의 발열과 주사부위의 통증을 호소하였으며 상기증상은 술 후 1일째 소실되었다. 경화요법을 시행한 3~4주 사이에 병변의 크기는 현저히 감소하였다. 이후 환아는 치료 12개월이 경과한 현재까지 정기적으로 추적관찰 중이며 재발소견은 없다.

증  례 3：
   12세 남아 환자가 5개월간 지속되는 좌측 구강저부의 종창을 주소로 내원하였다. 과거력 및 가족력상 특이사항은 없었다. 이학적 소견상 구개저의 종물은 4×3 cm 크기의 무통성 낭종성 병변이었다. 다른 두경부 영역의 신체검사 소견이나 술 전 시행한 검사는 모두 정상이었다.
   환아는 좌측 구강 내 하마종 진단 하에 Picibanil^® 주사를 통한 경화요법을 시행하였다. 20G 주사바늘을 통해 낭종성 병변을 천공시킨 후 7 ml의 액체를 흡인하고 같은 양의 Picibanil^®을 주사하였다. 술 후 환아는 경도의 발열과 주사부위의 통증 및 국소 발열을 호소하였으며 상기증상은 술 후 2일째 소실되었다. 경화요법을 시행한 3~4주 사이에 병변의 크기는 현저히 감소하였다. 이후 환아는 치료 13개월이 경과한 현재까지 재발 없이 추적관찰 중이다.

고     찰

   하마종은 비교적 드문 질환으로 설하선이나 기타 소타액선에서 유발된 점액 유출에 의한 가성 저류성 낭종이므로 낭종벽은 상피세포 대신 육아성 조직이나 결체성 조직으로 형성된다.¹⁾ 대부분의 환자들은 갑자기 커지는 무통성의 구강저부 종물을 주소로 내원하며 임상적 진단은 환자의 병력과 이학적 검사를 기초로 이루어지며 초음파검사나 컴퓨터 단층촬영 등을 통해 진단에 도움을 받을 수 있고 진단이 힘든 경우 천공 및 흡인검사를 시행할 수 있다.²⁾³⁾ 본 증례에서는 컴퓨터 단층촬영이 진단에 도움을 주었다.
   설하선을 포함한 완전한 외과적 절제술이 이상적인 치료법으로 알려져 있으나 낭종의 벽이 얇은 경우나 주위의 중요 기관과 인접한 경우에는 병변의 완전한 제거가 힘들어 재발이 빈번하며 주변의 중요 기관에 손상을 줄 수 있다. 따라서 최근에는 경화요법이나 방사선치료 등의 비수술적 치료방법 등이 소개되고 있다.¹⁾⁴⁾ 1980년대 후반 Ogita 등⁷⁾은 소아에서 발생한 두경부 영역의 낭종성 병변에 대해 수술에 의한 기능적 손상이나 미용적 문제를 피하기 위해 Picibanil^®을 이용한 경화요법을 시행하였으며 31예의 환자 중 27예(87%)에서 치료에 성공하였다고 보고하였다. 국내에서도 출산한 여성에서 발생한 낭성 수종과 술 후 재발한 몰입성 하마종을 Picibanil^®을 이용한 경화요법으로 치유한 보고가 있다.⁸⁾⁹⁾
   이후 Picibanil^®을 이용한 경화요법은 술 후 재발한 경우나 낭종의 크기가 큰 경우와 젊은 여성이나 소아에서 수술에 의한 부작용을 줄이기 위해 사용되었다.⁴⁾⁶⁾ 낭종내로의 Picibanil^® 주입은 주변의 면역세포를 자극하여 병소에 염증을 유발함으로써 섬유아세포와 콜라겐섬유를 증식시켜 병변의 수축과 섬유화를 촉진시키고 림프선으로의 배출을 용이하게 만들어 결국 하마종의 수축을 유도한다.¹⁾³⁾ Picibanil^®을 이용한 경화요법의 합병증으로는 쇼크, 경도의 발열과 압통 등의 국소적인 염증반응이 보고되고 있으며 치명적 부작용은 드물다.²⁾ 본 증례에서도 치료 2~3일 후 경도의 국소 발열 및 압통을 2예에서 호소하였으나 해열제의 투약만으로 쉽게 치료되었다.
   치료효과를 결정하기 위해서는 치료 4주 후가 가장 적절한 시기로 알려져 있으며 본 증례에서는 치료 2주에서 4주 사이에 현저한 병변의 감소를 보였으며 12개월 이상 경과한 현재까지 재발은 없었다. 그러나 치료 후 추적관찰 기간이 길지 않아 장기간의 추적관찰이 필요할 것으로 생각된다.

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