Address for correspondence : Yang Sun Cho, MD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Sungkyunkwan University School of Medicine, Samsung Medical Center, 50 Irwon-dong, Gangnam-gu, Seoul 135-710, Korea
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서론

일반적으로 만성 중이염은 고막천공과 이루를 동반한 경우를 의미하지만,¹⁾ 고막 천공이 없는 상태에서도 중이강과 유양동에 만성적인 염증이 있을 수 있으며,^2,3,4) 이런 경우 전음성 난청이 유일한 증상이 될 수 있다. 이러한 경우에 감별 진단해야 할 질환으로 이소골 이상, 이경화증, 선천성 등골 고정, 선천성 진주종, 그리고 정상적인 고막 소견을 유지하는 콜레스테롤 육아종 등을 생각할 수 있다. Tos⁵⁾는 정상고막을 보이는 전음성 난청 환자들에게서 중이강 내 액체 저류가 아닌 섬유성 조직이 중이강의 대부분을 채우고 있는 중이염을 폐색성 중이염(obliterative otitis media)이라고 명하였다. 원인은 장기간의 이관기능 부전으로서 중이 점막의 기능이 소실되고 섬유성 조직으로 대체된 결과 이소골이 고정되고 청력개선술을 하여도 청력 개선이 거의 없다고 하였다. 이전의 다른 연구에서도 유착성 중이염을 설명하면서 이와 비슷한 개념의 질환을 언급하였지만 정확하게 질환의 정의 및 분류가 되지 못하였던 탓에 보고자 들에 따라 섬유낭종성 경화증(fibrocystic sclerosis),⁶⁾ 섬유유착성 중이염(fibroadhesive otitis)⁷⁾ 등으로 불리기도 하였다. 그러나 이들의 공통적인 점은 이관기능 부전으로 인해 질환이 시작되며 섬유조직이 중이강 내를 채우고 있다는 점이다.
중이염의 국제 분류에 따르면^8,9) 폐색성 중이염은 유착성 중이염의 일부 과정으로 간주되어 독립적으로 분류되지 않았지만 실제 고막 소견 및 임상양상은 유착성 중이염과 많이 다르다. 본 연구에서는 저자들이 경험한 16예의 폐색성 중이염을 대상으로 임상적 양상을 분석하여 이 질환의 특징적 소견을 정리하고, 이를 바탕으로 진단기준을 제시하고자 한다.

대상 및 방법

2000년 1월부터 2011년 8월까지 난청을 주소로 삼성서울병원 이비인후과에 내원한 환자 중 1) 전음성 또는 혼합성 난청이 있으며 2) 고막에 천공이나 함몰이 없이 혼탁하거나 두꺼워진 양상이며 3) 통기이경 검사(pneumatic otoscopy)상 운동성이 저하되어 있으며 4) 고막절개를 하였을 때 액체저류가 없이 육아조직이 중이강 내를 채우고 있는 16예를 대상으로 하여 임상적 특징을 후향적으로 분석하였다. 모든 예는 편측 병변이었다. 먼저 순음청력검사를 시행하여 전음성 또는 혼합성 난청임을 확인하였으며, 모든 환자에서 저자들이 이전 연구에서 기술한 방법¹⁰⁾으로 비디오 통기이경 검사(video pneumatic otoscopy)를 시행하여 고막의 운동성을 정상운동성(mobile), 운동성 저하(hypomobile), 운동성 소실(immobile)로 나누어 평가하였다. 고실도 검사는 시행하지 않았다. 이 중 14예에서 측두골 단층촬영(temporal bone computed tomography, TBCT)을 시행하여 중이강 및 유양동이 연부조직음영으로 채워져 있음을 확인하였다. 진단적 목적으로 모든 예에서 고막 절개술을 시행하였고 그 중 환기관이 들어갈만한 공간이 있는 4예에서 고막 환기관 삽입술을 시행하였다. TBCT의 3차원 체적계측(3D-CT volumetry)을 이용하여 중이강 및 유양동의 체적 중 연부조직음영 및 공기음영의 체적을 구하였다. 3차원 체적계측은 OsiriX(Mac OS based DICOM viewer, free software license, www.osirix-viewer.com) 프로그램을 이용하였는데, 이 프로그램은 CT의 DICOM 파일을 바탕으로 구동되며, 관심영역(region of interest, ROI)의 디자인, 체적측정 및 Hounsfield unit(HU) 값의 확인과 변경이 가능하다. 일정 범위의 HU 값을 갖는 부위의 체적을 구하기 위해 우선, 수작업을 통해 함기공간을 모두 포함하는 측두골의 외형을 그려서 ROI로 정하였다. ROI 내의 HU 값을 분석하여, HU가 600 이상인 부위는 골 조직, -200 이하인 경우는 함기공간, 그리고 HU가 -200에서 600 사이는 연부조직으로 구분하였다.¹⁰⁾ 중이강 및 유양동 내 공기 체적 비율(air index)은, 측두골 외형의 체적에서 골조직의 체적을 제외한 값, 즉 연부조직음영 체적과 공기음영 체적의 합(V)을 분모로, 측두골 내 공기음영의 체적(A*T)을 분자로 하여 구한 값을 %로 산출하였다.

결과

폐색성 중이염의 진단 기준에 해당하는 16명의 환자들은 남자 7명, 여자 9명이었으며 나이는 21~79세(평균 52.6세) 사이로 20대가 5명으로 가장 많았고 60대가 4명으로 다음을 차지하였다. 환자의 주소는 청력저하가 14예, 이충만감, 이명이 각각 1예였다. 증상 발생시기는 발생시기가 불분명한 6예를 제외하고, 5.4±7.6년(2개월~25년) 전이었다(Table 1). 모든 예에서 이경 소견상 고막은 천공이나 함몰 없이 두꺼워진 소견을 보였다(Fig. 1).
총 16귀의 순음청력검사 결과를 4분법(0.5, 1, 2, 4 K)을 이용하여 계산하였을 때, 골도 24.1±15.9 dB, 기도 54.3±18.9 dB로 평균 기도-골도 차이 30.2±7.4 dB의 혼합성 난청을 나타내었다(Table 1). 비디오 통기이경 검사 결과, 15예에서 운동성이 저하된 소견이었으며 1예에서는 최대 압력에도 고막의 움직임을 관찰할 수 없었다. TBCT 소견 상 병변이 있는 쪽의 유양동은 모두 경화상이었으며 중이강 및 함기봉소의 대부분은 연부조직 음영으로 대체되어 있었다(Fig. 2). 3차원 체적계측을 이용하여 계산한 중이강 및 유양동의 전체 함기 공간 체적 중 공기의 체적 비율은 4.7±5.6%(0~18.2%)로 대부분의 중이강 및 유양동 내 함기공간이 연부조직음영으로 대체되어 있음을 알 수 있었다(Fig. 3)(Table 2).
고막절개술을 시행하여 모든 환자에서 액체저류 없이 육아조직이 중이강 내를 채우고 있는 것을 육안으로 확인하였으며, 시술 후 모든 환자에서 주관적인 청력 개선도 없었다. 환기관이 들어갈 공간이 있는 총 4명의 환자에서 고막환기관 삽입술을 시행하였는데 모든 예에서 시행 후 청력 개선은 없었으며, 술 후 환기관이 육아조직에 의해 막히는 소견을 보이다가 25일에서 3개월 사이에 모두 자연 탈출되었다.

고찰

폐색성 중이염은 Tos⁵⁾가 제안한 중이염의 한 가지 범주로서 이루 없이 난청을 호소하며 중이강은 섬유성 조직으로 가득 차 있으면서 고막의 천공이나 함몰 소견이 없는 상태를 말한다. 연구자들에 따라 이 질환에 대한 정의나 개념이 조금씩 다른데, Goodhill¹¹⁾은 미만성 진행성 섬유증(diffuse progressive fibrosis)이라고 하였고 Wullstein¹²⁾은 고실섬유증(tympanofibrosis)이라고 하여 고막 함몰이 없고 중이강 내 고실경화가 없다는 점에서 유착성 중이염(adhesive otitis media) 및 고실경화증(tympanosclerosis)과는 구분된다고 하였다. Schuknecht⁶⁾는 이러한 종류의 중이 병변을 3가지로 분류하였는데, 첫째는 중이강과 유양동이 섬유성 조직과 낭성 공간으로 부분적 또는 완전 폐색되는 섬유낭종성 경화증(fibrocystic sclerosis), 둘째 중이강과 유양동 내 섬유성 조직이 차 있는 섬유성 경화증(fibrous sclerosis) 그리고 셋째 점막이 상피조직으로 대체된 상피화(epidermization)로 구분을 하였다. Charachon 등⁷⁾은 이러한 개념들을 정리하여 질환의 진행상태에 따라 섬유성 조직의 양이 차이가 있을 수 있으며 이에 따른 명칭의 차이라고 하였다. 즉, 섬유성 조직의 양이 많아 두꺼우면 섬유유착성 중이염, 조직이 얇아 상피가 중이 점막에 달라붙어 있으면 상피화(epidermization) 또는 고정 함몰낭(fixed retraction pocket)이 된다고 하였다. 이 중 섬유낭종성 경화증과 섬유성 경화증이 Tos가 제안한 폐색성 중이염과 같은 개념으로 이해되고 있다.
발생 빈도는 그리 높지 않아 Tos⁵⁾는 전체 중이염의 약 1%, Charachon 등⁷⁾은 약 1.6%를 차지한다고 하였다. 그러나 이루와 같은 증상 없이 난청만이 있는 경우에 일상생활에 불편하지 않을 정도의 난청이면 내원하지 않을 수 있음을 감안하면 실제 발생빈도는 이보다 높을 것으로 생각된다.
조직학적 소견으로 중이강 내 점막상피의 소실을 보이고 섬유성 조직들로 대체되어 있으며 점액분비선들이 많이 분포하고 있다고 하였다.^5,7) 고막은 주로 고유층이 두꺼워지며, 섬유성 조직들이 이소골 주변을 둘러싸 정원창과 난원창의 폐색이 일어나기도 하며 이소골, 특히 등골의 움직임이 고정되어 수술 후에도 청력 개선 효과가 적다고 하였다.^5,7)
폐색성 중이염의 발생원인으로 많은 보고에서 이관기능의 부전을 언급하였으며 반복된 중이염으로 인해 점막 상피 파괴가 일어나고 점막 내 염증성 육아조직이 형성되어 결국 중이강 전체를 섬유성 조직이 채운다고 하였다.^5,13,14,15) 다른 원인으로 Takayama 등¹⁶⁾은 폐와 중이에 동시에 침범한 hypereosinophilic syndrome을 보고하면서 중이점막 내 호산구 침윤이 원인일 것이라고 하였고, Hill 등¹⁷⁾은 중이점막 소혈관의 염증으로 인한 삼출액이 중이강 내에 축적되고 시간이 지나면서 섬유성 조직으로 대체되었을 것이라고 하였다. 저자들도 알레르기와 질환과의 관련여부를 고려하여 6명의 환자에서 총 IgE와 호산구 수치를 검사하였지만, 비정상 수치를 보였던 환자는 각각 1예, 2예로, 대부분 정상범위 내에 있어 연관성은 떨어진다고 생각되었다. 그러나 검사한 환자 수가 매우 작아서 의미가 있는 결과를 얻기 위해서는 추후 좀 더 많은 환자를 대상으로 하는 연구가 필요할 것이다.
TBCT 소견만으로 삼출액과 연부조직을 구분하는 것은 어려움이 있으나, 모든 예에서 고막 절개술 후 액체저류가 없었다는 점을 감안할 때 TBCT 상 관찰되는 연부조직음영은 액체가 아닌 섬유성 또는 육아종성 조직으로 간주할 수 있으며 이는 Tos가 경험한 수술적 소견에 대응하는 결과라 할 수 있다. 평균적으로 전체 함기 공간 중 5% 미만의 공기음영을 관찰할 수 있었고 이는 병변이 완전 섬유화로 이행된 결과로 생각되었다.
Tos에 의한 폐색성 중이염의 진단기준은 1) 고막 천공이나 함몰소견이 없이 두꺼워져 있으며 2) 고실도 검사상 고막 움직임이 떨어져 있는 B형이며 3) 육안소견 상 중이강 내 이관 입구부까지 공기 없이 섬유성 조직으로 채워져 있는 것이라고 하였다. 이러한 범주의 중이질환을 가진 환자들은 보통 어릴 때부터 반복된 중이염의 병력이 있으며 이후 난청이 지속되었지만 만성 이루의 병력이 없는 경우가 많다. 본 질환군을 분류 및 진단하기 위한 진단기준을 고찰하여 볼 때, 본 연구에 포함된 증례들은 Tos가 제시한 진단 기준을 모두 만족하였지만 여기에는 청력에 대한 언급이 없었고, 육안적 소견을 굳이 수술하지 않고도 TBCT 등의 영상학적 소견으로 파악할 수 있다는 점을 고려할 때 진단기준이 달라져야 할 필요성이 있다. 또한, 기존 연구에서 수술 후 청력 개선 예후가 불량하여 폐색적 중이염 수술의 적응증 여부가 불분명하므로, 본 질환이 의심되는 환자 모두를 수술을 통해 중이강 내 조직을 육안으로 관찰하고 병리학적 진단을 하기가 어려운 점도 고려해야 한다. 따라서, 1) 전음성 또는 혼합성 난청이 있으며 2) 고막이 천공이나 함몰 없이 혼탁하거나 두꺼워진 양상이며 3) 고실도 검사나 통기이경 검사상 운동성이 저하되어 있으며 4) 고막절개를 하였을 때 액체저류 없이 육아조직이 중이강 내를 채우고 있으며, 5) TBCT에서 연부조직음영이 함기봉소의 대부분을 차지하고 있는 경우를 폐색성 중이염의 진단기준으로 제시할 수 있다고 생각한다.
감별 진단하여야 할 질환으로는 삼출성 중이염, 선천성 진주종 그리고 유착성 중이염 등이 있다. 이 중 유착성 중이염에서는 상피 소실이 관찰되지 않으며 폐색성 변화가 국소적으로 일어날 수 있지만 폐색성 중이염에서는 반복된 중이염으로 상피 파괴가 일어나고 중이 전체의 폐색성 변화가 일어난다.^5,9) 또한 고막 소견 상에서도 유착성 중이염인 경우 고막이 함몰되어 와우갑각에 유착되는 소견을 보이지만 폐색성 중이염인 경우 고막의 유착소견보다는 두꺼워진 소견을 보인다.
폐색성 중이염의 수술적 치료결과에 대한 보고에서는 청력개선 효과가 그리 크지 않음을 알 수 있다. Tos는 고실성형술을 12귀에 시행하여 1예에서 30 dB 이상의 청력개선이 있었으며 기도-골도 차이(A-B gap)가 20 dB 이내인 경우가 4예였다고 하였다. Charachon 등⁷⁾은 총 37귀에서 수술을 시행하였으며 3가지 수술방법에 따른 치료 성적을 비교하였다. 첫 번째로 유양동 절제술과 함께 고실절개술(tympanotomy)을 통해 중이강 내 실라스틱 판을 삽입한 경우, 두 번째로 폐쇄공동법 유양동 절제술을 단일 단계와 2단계로 시행한 경우, 세 번째로 개방공동법 유양동 절제술을 단일단계와 2단계로 시행한 경우였다. 이 중 단계적 개방공동법 유양동 절제술을 시행한 21귀에서 비교적 양호한 결과를 얻었다고 하였지만, 이 방법은 수술의 범위가 넓고 여러 번 수술을 해야 한다는 단점이 있다.
본 연구에서는 수술로 얻을 수 있는 이득이 제한적이라는 점을 고려하여 수술적 치료는 시도하지 않았고, 외래에서 고막 절개술이나 환기관 삽입을 시도한 경우 모든 예에서 유의한 청력호전을 얻을 수 없었다. 이루와 같은 증상 없이 단지 편측 또는 양측의 전음성 난청만을 호소하며 고막운동성이 저하되어 있고 특징적인 TBCT 소견을 보이는 환자에게는 적극적인 수술적 치료보다는 경과관찰을 하고 필요한 경우 보청기를 권하는 것이 좀 더 효과적인 치료방법으로 생각된다.

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